妊娠合并膀胱子宮內(nèi)膜異位癥1例

李晴晴　　勞凱雪　　燕巖巖

[摘要] 子宮內(nèi)膜異位癥是一種常見的婦科病，多見于育齡期女性，可引起慢性盆腔疼痛或者痛經(jīng)、不孕、結(jié)節(jié)或包塊，對年輕女性生活質(zhì)量造成嚴(yán)重的影響。因其具有侵蝕性、復(fù)發(fā)性，被稱為“良性癌癥”。泌尿系統(tǒng)累及比較罕見（1.0%～5.5%），其主要發(fā)生于膀胱（70%～85%）。膀胱子宮內(nèi)膜異位癥的臨床癥狀不典型，起病隱匿，甚至有一部分患者無明顯癥狀，因此容易被誤診，甚至漏診。2021年濱州醫(yī)學(xué)院附屬醫(yī)院產(chǎn)科收治1例妊娠合并膀胱子宮內(nèi)膜異位癥患者，于剖宮產(chǎn)術(shù)中發(fā)現(xiàn)，術(shù)中誤診為膀胱腫瘤，于剖宮產(chǎn)手術(shù)同時(shí)行膀胱部分切除術(shù)，手術(shù)順利，術(shù)后病理診斷為膀胱子宮內(nèi)膜異位癥，現(xiàn)結(jié)合國內(nèi)外文獻(xiàn)對該病例進(jìn)行分析報(bào)道，通過該病例報(bào)道，為該病以后的診斷及治療等臨床實(shí)踐提供依據(jù)。

[關(guān)鍵詞] 膀胱子宮內(nèi)膜異位癥;臨床表現(xiàn);妊娠;病理診斷

[中圖分類號(hào)] R699.8? ? ? ? ? [文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] C? ? ? ? ? [文章編號(hào)] 1673-9701（2022）08-0155-04

A case of pregnancy complicated with bladder endometriosis

LI Qingqing1? LAO Kaixue2? YAN Yanyan1

1.Department of Obstetrics and Gynecology， Binzhou Medical University Hospital， Binzhou? ?256600，China;2.Department of Reproductive Medicine， Binzhou Medical University Hospital， Binzhou? ?256600，China

[Abstract] Endometriosis is a common gynecological disease， which is more common in women of childbearing age.It can cause chronic pelvic pain， dysmenorrhea， infertility， nodules， and masses.It has a serious impact on the quality of life of young women.It is called "benign cancer" because of its aggressiveness and recurrence. Urinary system involvement is relatively rare， accounting for about 1.0% to 5.5%，which mainly occurs in the bladder， accounting for about 70% to 85%. The clinical symptoms of bladder endometriosis are atypical， and onset is hidden， and some patients even have no obvious symptoms， which makes it easy to be misdiagnosed or even missed.Recently，a patient of pregnancy complicated with bladder endometriosis was admitted to the Department of Obstetrics of Binzhou Medical University Hospital. The patient was misdiagnosed with bladder tumor during cesarean section and partial cystectomy was successfully performed at the same time. Postoperative pathological result showed a diagnosis of bladder endometriosis. This case is analyzed and reported in combination with domestic and foreign literature. The case report provides a basis for clinical practice such as the diagnosis and treatment of the disease in the future.

[Key words] Bladder endometriosis; Clinical manifestation; Pregnancy; Pathological diagnosis

子宮內(nèi)膜異位癥（以下簡稱內(nèi)異癥）是指子宮內(nèi)膜腺體和間質(zhì)生長在子宮腔以外的不同部位，累及10%～15%的育齡婦女，內(nèi)異癥手術(shù)占婦科良性疾病手術(shù)的30%～40%[1]。內(nèi)異癥近年來發(fā)病率呈明顯上升趨勢，由于其常合并疼痛、不孕等臨床表現(xiàn)，嚴(yán)重影響患病女性身心健康，甚至為一些家庭帶來巨大經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)[2]。而由于過去人們對于該疾病的認(rèn)識(shí)不足，因此對其罕有報(bào)道。近二十年來我國關(guān)于內(nèi)異癥已有深入研究，郎景和院士也表明內(nèi)異癥作為“現(xiàn)代病”已成為婦產(chǎn)科的重要問題[3]。根據(jù)內(nèi)異癥病理可分為三種類型：腹膜型子宮內(nèi)膜異位癥、卵巢子宮內(nèi)膜異位囊腫及深部浸潤型子宮內(nèi)膜異位癥（deep infiltrating endometriosis，DIE）[4]。深部浸潤型子宮內(nèi)膜異位癥是指在腹膜后間隙或盆腔側(cè)壁至少5 mm深的子宮內(nèi)膜腺體或間質(zhì)的植入[5]，是最嚴(yán)重的一種類型，多發(fā)于后盆腔，如直腸子宮陷凹、宮骶韌帶、陰道直腸隔、陰道穹隆及結(jié)直腸壁，而泌尿系統(tǒng)發(fā)生比較少見[6]，其主要發(fā)生于膀胱。本文通過1例妊娠合并膀胱子宮內(nèi)膜異位癥患者，結(jié)合國內(nèi)外文獻(xiàn)對其發(fā)病機(jī)制、診斷和治療做一闡述，為以后的臨床實(shí)踐提供依據(jù)。

1 臨床資料

患者，女，25歲，因“先兆臨產(chǎn)39+5周妊娠”于2021年7月20日在濱州醫(yī)學(xué)院附屬醫(yī)院產(chǎn)科住院待產(chǎn)。孕期產(chǎn)檢順利，各項(xiàng)檢查未見明顯異常。自訴孕期無頭暈眼花、視物模糊，無惡心嘔吐，無尿頻、尿急、尿痛及血尿癥狀。既往體健，無手術(shù)史及外傷史。平素月經(jīng)規(guī)律，5～7/28～32 d，量中等，無痛經(jīng)病史。入院完善各項(xiàng)檢查，肝腎功能及尿常規(guī)等輔助檢查均正常。該患者于2021年7月22日因“胎兒宮內(nèi)窘迫”急診行剖宮產(chǎn)手術(shù)，術(shù)中探查盆腔，可見膀胱頂部突起一大小3.5 cm×2.5 cm腫物，雙側(cè)附件及盆腔未見明顯異常，請泌尿外科臺(tái)上會(huì)診，泌尿外科應(yīng)邀會(huì)診，上臺(tái)后打開膀胱前壁，可見膀胱后壁頂部有一3.5 cm×2.5 cm大小腫瘤，腫瘤基底較寬，侵犯膀胱外側(cè)壁，雙側(cè)輸尿管口噴尿正常，給予切除腫物及部分膀胱組織，因夜間急診手術(shù)無快速病理，切除組織送常規(guī)病理，術(shù)中同時(shí)行雙側(cè)輸尿管雙J管置入術(shù)，手術(shù)順利。術(shù)后轉(zhuǎn)入泌尿外科進(jìn)一步治療。術(shù)后病理提示：（膀胱）子宮內(nèi)膜異位癥。

術(shù)后追溯患者病史，患者自訴2年前因查體發(fā)現(xiàn)膀胱腫物，平素?zé)o尿頻、尿急、尿痛及肉眼血尿等不適。曾于外院行彩超檢查提示：膀胱后壁探及一大小2 cm×2 cm×1 cm腫物，之后完善膀胱鏡檢查提示：膀胱后壁低回聲結(jié)節(jié)，大小3 cm×2 cm×1 cm，初步診斷為膀胱腫瘤性質(zhì)待查，建議進(jìn)一步住院治療，患者因個(gè)人原因拒絕，且未定期隨診。

2 討論

泌尿系統(tǒng)子宮內(nèi)膜異位癥部位主要包括膀胱和輸尿管，膀胱受累常見，占70%～85%。膀胱子宮內(nèi)膜異位癥是指子宮內(nèi)膜和間質(zhì)存在于膀胱逼尿肌中。膀胱子宮內(nèi)膜異位癥按發(fā)病類型分為原發(fā)性子宮內(nèi)膜異位癥和繼發(fā)性子宮內(nèi)膜異位癥，原發(fā)性膀胱子宮內(nèi)膜異位癥是指發(fā)生于既往無婦科手術(shù)的女性，繼發(fā)性是指發(fā)生于盆腔手術(shù)后的女性，多見于剖宮產(chǎn)術(shù)后，子宮切除術(shù)后患者不多見，屬于一種醫(yī)源性播散。膀胱子宮內(nèi)膜異位癥多為單一病灶，于膀胱后壁及頂部多見，與病灶的直接浸潤有關(guān)[7]。其發(fā)病機(jī)制尚不明確，該研究仍是婦科基礎(chǔ)研究的熱門話題，目前有以下三種學(xué)說：①經(jīng)血逆流學(xué)說。②化生學(xué)說：腹膜下的苗勒管殘跡化生為膀胱子宮內(nèi)膜異位癥。③腺肌癥學(xué)說：膀胱子宮內(nèi)膜異位癥為子宮腺肌組織向外生長侵及膀胱形成[8]。Koren等[9]曾報(bào)道過1例既往無剖宮產(chǎn)及盆腔手術(shù)史的膀胱子宮內(nèi)膜異位癥病例，病理提示在腺性化生上皮中既有尿路上皮又有帶纖毛的輸卵管上皮，這些輸卵管上皮雌激素受體、孕激素受體均為陽性。Branca等[10]推測腹膜下的苗勒管系統(tǒng)在成人可以潛在分化為子宮內(nèi)膜、宮頸管內(nèi)膜和輸卵管上皮。徐芳華等[11]在1例膀胱子宮內(nèi)膜異位癥中發(fā)現(xiàn)術(shù)后病理膀胱壁內(nèi)同一囊狀結(jié)構(gòu)中被覆子宮內(nèi)膜腺上皮、尿路上皮及腸化上皮，并互相穿插。這些現(xiàn)象均支持化生學(xué)說。在本案例中術(shù)中僅發(fā)現(xiàn)膀胱子宮內(nèi)膜異位癥病灶，為孤立性膀胱子宮內(nèi)膜異位癥，發(fā)生部位為膀胱后壁頂部，與文獻(xiàn)報(bào)道好發(fā)部位一致，且該患者既往無剖宮產(chǎn)手術(shù)史和盆腔手術(shù)史，其發(fā)病是否為化生現(xiàn)象還需進(jìn)一步研究。

膀胱子宮內(nèi)膜異位癥的臨床表現(xiàn)具有非特異性，通常表現(xiàn)出尿頻、尿急、尿痛及反復(fù)的尿路感染癥狀，于月經(jīng)前及月經(jīng)期間加重，具有周期性[12]，若行尿液培養(yǎng)及尿細(xì)胞學(xué)檢查則均為陰性。極少數(shù)人出現(xiàn)血尿，可能與病變很少浸潤膀胱黏膜層有關(guān)。約30%患者無任何癥狀，于查體中或者于其他指征進(jìn)行手術(shù)時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)[13]。該患者無任何癥狀，于查體中偶然發(fā)現(xiàn)，因平素?zé)o癥狀及本次入院隱瞞病史，于術(shù)前漏診，因“胎兒窘迫”剖宮產(chǎn)手術(shù)術(shù)中發(fā)現(xiàn)，被誤診為膀胱腫瘤。

目前，對于DIE的診斷主要依靠腹腔鏡術(shù)中對病灶的觀察以及病理組織學(xué)檢查，鄭玉梅等研究報(bào)道，DIE的術(shù)前診斷率僅有46.8%。而診斷的延遲導(dǎo)致術(shù)前準(zhǔn)備不充分，醫(yī)患雙方對手術(shù)風(fēng)險(xiǎn)溝通評估不足。有研究表明，DIE患者的疼痛癥狀（特異度依次為痛經(jīng)90.5%、慢性盆腔痛82.6%、性交痛80.6%）及臨床體征對診斷DIE有重要意義[14]。婦科檢查是診斷膀胱子宮內(nèi)膜異位癥的重要組成部分，具有高度準(zhǔn)確性及特異性，有報(bào)道稱其準(zhǔn)確率接近100%，一部分患者可于陰道前穹隆處觸及結(jié)節(jié)、包塊或者增厚的區(qū)域，35%～100%的患者會(huì)出現(xiàn)疼痛[8]，該項(xiàng)操作需要有經(jīng)驗(yàn)的婦科醫(yī)師完成。同樣，張俊吉等[14]研究者發(fā)現(xiàn)婦科檢查中子宮固定不活動(dòng)、附件囊腫固定等均提示存在盆腔粘連，對預(yù)測DIE的發(fā)生意義較大。此外，在該研究中，宮骶韌帶結(jié)節(jié)、宮骶韌帶觸痛、陰道直腸隔結(jié)節(jié)、后穹窿藍(lán)色結(jié)節(jié)這些位于后盆腔的陽性體征顯示出對DIE診斷的意義[14]。對于膀胱子宮內(nèi)異癥的影像學(xué)檢查，超聲是首選的影像檢查方法，超聲檢查能很好的發(fā)現(xiàn)膀胱子宮內(nèi)異癥病灶，能夠評估病灶的位置及大小，并能估計(jì)病灶邊緣與輸尿管開口的距離，但超聲對于病灶很難定性，易與膀胱腫瘤混淆，除非患者有典型的臨床表現(xiàn)如周期性尿頻、尿痛，或同時(shí)伴有其他部位的內(nèi)異癥。鄒文等[15]曾報(bào)道1例膀胱子宮內(nèi)膜異位癥超聲誤診為膀胱癌患者，超聲提示為膀胱內(nèi)側(cè)壁出現(xiàn)形態(tài)不規(guī)則的高、中、低回聲腫塊，出現(xiàn)“占位”效應(yīng)。彩色多普勒超聲示腫塊內(nèi)部及周邊出現(xiàn)動(dòng)脈血流信號(hào)，考慮膀胱癌可能性大，遂行經(jīng)尿道等離子電切術(shù)，術(shù)中快速病理提示膀胱子宮內(nèi)膜異位癥。而MRI與超聲相比，能更好鑒別膀胱的病變性質(zhì)及膀胱壁的浸潤深度[16]。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道MRI對辨識(shí)膀胱子宮內(nèi)膜異位癥的特異度和敏感度分別為98%和68%，并可顯示膀胱鏡下正?；驘o泌尿道癥狀的子宮內(nèi)膜異位病變[17]，因此盆腔MRI是膀胱子宮內(nèi)膜異位癥最佳診斷方法，而且可檢測出其他部位的子宮內(nèi)膜異位病灶，并有助于與盆腔感染性疾病和盆腔器官的腫瘤病變進(jìn)行鑒別[18]。但由于其價(jià)格昂貴，不利于作為常規(guī)檢查，因此術(shù)前診斷低可能與此有一定關(guān)系。膀胱鏡是一種廣泛用于門診的診斷方法，因膀胱子宮內(nèi)膜異位癥的病變是通過膀胱壁從膀胱漿膜層向黏膜發(fā)展，有一部分患者膀胱鏡顯示正常，半數(shù)病例出現(xiàn)典型的腺瘤樣紅色結(jié)節(jié)或藍(lán)色腫塊，潰瘍少見，建議在月經(jīng)前或月經(jīng)期間安排膀胱鏡檢查。此外膀胱鏡可估計(jì)輸尿管口與結(jié)節(jié)邊界之間的距離，以規(guī)劃最合適的手術(shù)途徑。然而除了經(jīng)尿道電切術(shù)，膀胱鏡下活檢往往不能診斷子宮內(nèi)膜異位癥，因此膀胱鏡不作為常規(guī)檢查手段，除非懷疑膀胱惡性腫瘤[8]。除影像學(xué)檢查外，對于有癥狀的患者，應(yīng)進(jìn)行尿培養(yǎng)及尿液細(xì)胞學(xué)檢查，以排除有刺激癥狀的尿路感染性病因及膀胱癌。在部分膀胱子宮內(nèi)膜異位癥患者中CA125會(huì)有不同程度的升高，雖有一定的臨床意義，但其特異性較差。本案例患者既往曾行超聲檢查及膀胱鏡檢查，考慮膀胱腫瘤，未對其進(jìn)行定性，因此應(yīng)加強(qiáng)該病的認(rèn)識(shí)，與類似疾病進(jìn)行鑒別，采用多種方式聯(lián)合診斷，避免因漏診、誤診而延誤治療或者過度治療。

一旦確診膀胱子宮內(nèi)膜異位癥，其治療方法的選擇由多個(gè)因素決定，如患者生育要求、年齡、泌尿系統(tǒng)的癥狀、是否合并其他盆腔內(nèi)異癥病灶等。治療方案分為保守治療、手術(shù)治療以及聯(lián)合治療，保守治療主要是用藥物使異位子宮內(nèi)膜發(fā)生暫時(shí)退化，如高效孕激素、避孕藥及促性腺激素釋放激素類似物，可作為年輕女性和有生育要求患者的初始治療。有多個(gè)個(gè)案報(bào)道指出藥物治療可以不僅可以緩解癥狀（癥狀緩解率92.3%以上），還可以縮小病灶，具有良好的治療效果[8]，但這僅為個(gè)案報(bào)道。有研究表明保守治療停藥后深部子宮內(nèi)膜異位癥復(fù)發(fā)率高達(dá)56%[19]，目前認(rèn)為藥物治療是一種姑息性治療，常作為膀胱部分切除術(shù)術(shù)前及術(shù)后的輔助治療。手術(shù)治療包括經(jīng)尿道電切術(shù)和部分膀胱切除術(shù)。經(jīng)尿道電切術(shù)是切除病變和鄰近肌層0.5～1.0 cm深的部分，以降低復(fù)發(fā)率，但是該方法容易導(dǎo)致膀胱穿孔，且不易完全切除病灶，復(fù)發(fā)率高，因此該術(shù)式并不適合單獨(dú)用于治療膀胱子宮內(nèi)膜異位癥，但可作為部分膀胱切除術(shù)的輔助手術(shù)方式，幫助避免過度切除正常的膀胱壁，減少術(shù)后并發(fā)癥[20]。國外有報(bào)道指出經(jīng)尿道切除術(shù)聯(lián)合GnRH治療膀胱子宮內(nèi)膜異位癥，復(fù)發(fā)率為25%～35%，可作為有生育要求女性及近絕經(jīng)期女性的治療方法[19]。膀胱部分切除術(shù)為去除黏膜下病變以及周圍的炎性和瘢痕組織，需完全切除病變及周圍1～2 cm[21]。對于原發(fā)性膀胱子宮內(nèi)膜異位癥，一般根據(jù)泌尿外科醫(yī)師的習(xí)慣和病灶邊緣距離輸尿管嵴的距離決定是否放置輸尿管雙J管，對于復(fù)發(fā)性病灶及病灶邊緣距離輸尿管嵴小于2 cm的病灶，則必須放置輸尿管雙J管[8]。多項(xiàng)研究表明，膀胱部分切除術(shù)在癥狀緩解及復(fù)發(fā)方面具有良好的長期效果。其手術(shù)途徑包括腹腔鏡手術(shù)及開腹手術(shù)，而腹腔鏡手術(shù)因其切口小，出血少，恢復(fù)快，且具有放大作用，能識(shí)別微小的以及深部的子宮內(nèi)膜異位癥病變，被認(rèn)為是內(nèi)異癥的首選手術(shù)方式。但由于膀胱子宮內(nèi)膜異位癥在術(shù)中也不易被識(shí)別，因此有研究者將其在腹腔鏡下的表現(xiàn)總結(jié)為以下三種類型：①A型：解剖結(jié)構(gòu)扭曲，如子宮過度前屈、膀胱周圍粘連等;②B型：近端輸卵管閉塞、前盆腔封閉消失，此外可以伴隨或不伴隨A型表現(xiàn);③K型：最顯著的癥狀為“圓韌帶接吻癥”，表現(xiàn)為雙側(cè)圓韌帶較正常解剖位置明顯靠近，甚至相互接觸，而該征象存在往往提示膀胱壁全層受累（占71.4%）。通過上述3種征象可以幫助術(shù)者判斷有無膀胱子宮內(nèi)膜異位癥，同時(shí)也可以初步判斷浸潤程度[22-23]。但膀胱子宮內(nèi)膜異位癥多合并盆腔內(nèi)異癥，且多繼發(fā)于盆腔手術(shù)后，盆腔粘連往往較重，盆腔組織、器官往往失去正常的解剖位置，因此腹腔鏡手術(shù)有時(shí)不能完成。而且有報(bào)道指出開腹手術(shù)在治療膀胱后壁及膀胱子宮隔膜處病變更具優(yōu)勢[24]，因此選擇何種手術(shù)途徑，應(yīng)根據(jù)病灶的位置及患者自身情況綜合考慮。聯(lián)合經(jīng)尿道部分膀胱切除術(shù)和腹腔鏡下的膀胱重建術(shù)對腹部子宮內(nèi)膜異位癥的治療符合微創(chuàng)手術(shù)的發(fā)展趨勢，它可作為開腹手術(shù)的一種替代的治療方法，特別是那些同時(shí)患有盆腔子宮內(nèi)膜異位癥的患者，這種方法需要有經(jīng)驗(yàn)的婦科醫(yī)師及泌尿外科醫(yī)師聯(lián)合手術(shù)[25]。無論何種手術(shù)方式，術(shù)后均應(yīng)嚴(yán)密隨訪，根據(jù)病灶切除情況，必要時(shí)輔助藥物治療預(yù)防復(fù)發(fā)。本案例患者因剖宮產(chǎn)手術(shù)術(shù)中發(fā)現(xiàn)，同時(shí)行膀胱部分切除術(shù)及輸尿管雙J管置入術(shù)，手術(shù)順利，避免了患者二次手術(shù)，術(shù)后應(yīng)加強(qiáng)隨訪，建議其加強(qiáng)哺乳時(shí)間，抑制卵巢功能，延緩復(fù)發(fā)，必要時(shí)加以藥物輔助治療。

綜上所述，膀胱子宮內(nèi)膜異位癥發(fā)病率較低，于剖宮產(chǎn)手術(shù)中發(fā)現(xiàn)更是比較罕見，其發(fā)病機(jī)制尚不明確，繼發(fā)性膀胱子宮內(nèi)異癥與剖宮產(chǎn)手術(shù)密切相關(guān)，因此減少不必要的剖宮產(chǎn)及提高手術(shù)技巧至關(guān)重要。其臨床表現(xiàn)無特異性，容易被漏診、誤診，對于婦科查體提示陰道前穹隆觸痛陽性的患者，應(yīng)高度懷疑膀胱子宮內(nèi)膜異位癥的存在，可進(jìn)一步聯(lián)合彩超、盆腔MRI、膀胱鏡等影像學(xué)檢查進(jìn)一步明確診斷。膀胱部分切除術(shù)是該疾病首選治療方法，為了優(yōu)化患者的治療，在診斷和治療方面的高度跨學(xué)科合作是至關(guān)重要的。

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（收稿日期：2021-10-09）