下頜骨成釉細(xì)胞瘤頰部異位復(fù)發(fā)1例

吳平凡 張強(qiáng) 譚偉兵 陳林林

[摘要] 成釉細(xì)胞瘤術(shù)后易復(fù)發(fā)，但異位復(fù)發(fā)臨床上并不多見(jiàn)。本文報(bào)道1例術(shù)后15年頰部異位復(fù)發(fā)的成釉細(xì)胞瘤病例，并結(jié)合文獻(xiàn)對(duì)其復(fù)發(fā)原因進(jìn)行探討。

[關(guān)鍵詞] 成釉細(xì)胞瘤； 異位復(fù)發(fā)； 下頜骨

[中圖分類號(hào)] R 739.81 [文獻(xiàn)標(biāo)志碼] B [doi] 10.7518/hxkq.2013.05.022

成釉細(xì)胞瘤（ameloblastoma）是臨床上較常見(jiàn)的一種牙源性上皮良性腫瘤，約占所有牙源性腫瘤的60%以上，其組織來(lái)源可能是牙源性上皮或牙源性上皮殘余[1]。成釉細(xì)胞瘤具有侵襲性，生長(zhǎng)緩慢持續(xù)并具有局部浸潤(rùn)周圍骨質(zhì)的特點(diǎn)。臨床上即使行根治性截骨術(shù)，仍有可能復(fù)發(fā)。成釉細(xì)胞瘤復(fù)發(fā)部位不在原發(fā)灶或手術(shù)野范圍內(nèi)（即異位復(fù)發(fā)）的情況并不多見(jiàn)，國(guó)內(nèi)報(bào)道較少，具體機(jī)制尚不清楚。本文報(bào)道1例下頜骨成釉細(xì)胞瘤患者在行下頜骨節(jié)段切除及髂骨植入術(shù)15年后出現(xiàn)頰部復(fù)發(fā)的病例，并對(duì)其臨床特點(diǎn)及復(fù)發(fā)原因進(jìn)行探討。

1 病例報(bào)告

患者，女，59歲。1991年因左下頜骨無(wú)痛性腫塊2年而入院。檢查：左下頜骨頰側(cè)骨性膨隆，大小約6 cm×4 cm，病灶累及下頜骨頰側(cè)骨皮質(zhì)，局部有明顯乒乓感，乒乓感分別位于顳肌、咬肌附著點(diǎn)。全景片示：左下頜骨自左下第一磨牙至升支前緣呈多房性囊性病變。采用左下頜骨節(jié)段切除及髂骨移植術(shù)，術(shù)后病理報(bào)告為左下頜骨成釉細(xì)胞瘤?；颊咝g(shù)后恢復(fù)良好，復(fù)查X線片示左下頜骨術(shù)區(qū)骨質(zhì)愈合良好。2006年患者發(fā)現(xiàn)左頰部長(zhǎng)一包塊，逐漸長(zhǎng)大。臨床檢查：左頰后份黏膜下可捫及一腫塊， 約3 cm×2 cm大小，表面黏膜色澤正常，質(zhì)中，與周圍組織無(wú)粘連，無(wú)搏動(dòng)性，無(wú)壓痛。行曲面斷層片（圖1）及錐形束CT（cone beam CT，CBCT）（圖2）檢查：左下頜骨及移植髂骨未見(jiàn)異常，移植骨固定的鋼絲與骨組織結(jié)合良好。結(jié)合病史考慮成釉細(xì)胞瘤復(fù)發(fā)可能性大。遂入院行左頰包塊切除術(shù)，術(shù)中見(jiàn)腫物包膜完整，向顳下窩方向延伸（圖3），移植骨表面光滑，將腫物及周圍部分正常組織一并切除。剖開(kāi)標(biāo)本，內(nèi)有囊腔，有褐色液體流出。術(shù)后病理報(bào)告為左頰部單囊性成釉細(xì)胞瘤Ⅱ型（圖4）。

圖 1 術(shù)前曲面斷層片

Fig 1 Preoperative panoramic radiograph

圖 2 術(shù)前CBCT

Fig 2 Preoperative CBCT

圖 3 腫瘤（箭頭示）位于頰部及顳下窩

Fig 3 Tumor （arrow showing） in bucca and infratemporal fossa

圖 4 術(shù)后病理影像 HE × 100

Fig 4 Postoperative pathological image HE × 100

2 討論

成釉細(xì)胞瘤雖系牙源性上皮良性腫瘤，但其生物學(xué)行為具有局部侵襲性，可侵犯頜骨，甚至進(jìn)入周圍的軟組織，在治療上這使得臨床醫(yī)師處于兩難境地。手術(shù)是治療成釉細(xì)胞瘤的首選方法，分為保守治療和根治性手術(shù)兩類。保守治療包括刮治術(shù)及近年興起的減壓術(shù)[2-3]，主要針對(duì)單囊型成釉細(xì)胞瘤，有利于容貌和功能的保持，且復(fù)發(fā)率較低，但各文獻(xiàn)報(bào)道結(jié)果不一，其可能與單囊型成釉細(xì)胞瘤組織學(xué)分型[4]及術(shù)后隨訪時(shí)間有關(guān)[5]。一般型成釉細(xì)胞瘤如采用保守治療常常復(fù)發(fā)，文獻(xiàn)[6]報(bào)道其復(fù)發(fā)率高達(dá)100%，預(yù)后較差，多次復(fù)發(fā)可致惡變。根治性手術(shù)主要針對(duì)一般型成釉細(xì)胞瘤，采用在腫瘤外0.5 cm擴(kuò)大切除腫瘤，根據(jù)腫瘤范圍的大小必要時(shí)行上下頜骨節(jié)段性切除或全部切除，術(shù)中植骨及重建板固定。雖然根治性手術(shù)可以大大地降低復(fù)發(fā)率，但易造成面部畸形和功能障礙。然而即使這樣仍然有可能復(fù)發(fā)，甚至異位復(fù)發(fā)。本例患者在術(shù)后15年出現(xiàn)了左頰部復(fù)發(fā)，這種情況并不多見(jiàn)，在臨床上難以作出合理的解釋。由于成釉細(xì)胞瘤不具有惡性腫瘤的生物學(xué)行為，這種異位復(fù)發(fā)不可能是通過(guò)血行轉(zhuǎn)移或淋巴轉(zhuǎn)移來(lái)實(shí)現(xiàn)的，只能以種植復(fù)發(fā)加以解釋。

筆者認(rèn)為成釉細(xì)胞瘤異位復(fù)發(fā)必須具備兩個(gè)前提條件：1）手術(shù)后腫瘤組織或細(xì)胞的殘留；2）殘留的腫瘤組織或細(xì)胞向手術(shù)野以外異位轉(zhuǎn)運(yùn)，這種轉(zhuǎn)運(yùn)依賴于器官或組織的移位。陳傳俊等[7]認(rèn)為成釉細(xì)胞瘤異位復(fù)發(fā)的機(jī)制是咀嚼肌失附著后的退縮，將手術(shù)操作過(guò)程中所殘留在肌附著骨膜上的腫瘤細(xì)胞帶至手術(shù)野以外的肌起點(diǎn)附近。當(dāng)骨骼肌起點(diǎn)從骨面上被剝離后，整塊肌肉成為單端游離狀態(tài)。這種單端游離狀態(tài)的骨骼肌仍然有運(yùn)動(dòng)神經(jīng)支配，神經(jīng)沖動(dòng)仍可使肌肉收縮。此時(shí)如被腫瘤侵襲的骨膜從骨面上被剝離后就很有可能被失附著后的肌肉退縮帶至肌止點(diǎn)附近而發(fā)生異位復(fù)發(fā)，這是成釉細(xì)胞瘤異位復(fù)發(fā)的可能機(jī)制。一般來(lái)說(shuō)，骨骼肌自骨面剝離后，只要其所附著的骨面沒(méi)有破壞，肌肉經(jīng)適當(dāng)?shù)膹?fù)位后可獲得再附著。本病例左下頜骨破壞嚴(yán)重，第一次手術(shù)已行下頜骨節(jié)段切除，顳肌、咬肌失去了原有附著的骨面，殘留在肌腱或肌肉殘端上的腫瘤細(xì)胞隨著肌肉的收縮被帶到頰部及顳下窩，造成異位復(fù)發(fā)。因此，筆者認(rèn)為當(dāng)腫瘤范圍較大，特別是當(dāng)頜骨已有乒乓感時(shí)，腫瘤可能已經(jīng)穿破下頜骨骨皮質(zhì)到達(dá)骨膜，手術(shù)時(shí)應(yīng)將鄰近的骨膜及部分肌肉一并銳性切除，而不是在骨膜下鈍性剝離肌附麗[8]。

文獻(xiàn)[9]報(bào)道成釉細(xì)胞瘤超過(guò)50%的病例是在術(shù)后5年內(nèi)復(fù)發(fā)，本例患者在術(shù)后15年才出現(xiàn)異位復(fù)發(fā)，筆者認(rèn)為可能是根治性手術(shù)后殘留的少量腫瘤細(xì)胞初期在機(jī)體自身抗瘤作用下，處于“休眠期”，隨著患者年齡增加，免疫功能下降，機(jī)體抗瘤作用減弱后，腫瘤細(xì)胞開(kāi)始增殖，出現(xiàn)腫瘤復(fù)發(fā)。為此筆者認(rèn)為患者術(shù)后復(fù)診時(shí)不但要注意原發(fā)灶處頜骨或移植骨的情況，更要仔細(xì)檢查周圍軟組織的異常，且隨診時(shí)間應(yīng)在10年以上。

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（本文編輯 李彩）