快速破壞性髖關節(jié)病2例并文獻復習

陳振南 何亞標 孫俊明 林政

【關鍵詞】 快速破壞性髖關節(jié)病;治療;醫(yī)案;文獻復習

快速破壞性髖關節(jié)?。╮apidly destructive coxarthrosis，RDC）是排除其他因素引起的關節(jié)破壞性疾病，為少見類型的髖骨關節(jié)炎[1-5]。RDC被描述為一種進展快速、股骨頭短期內破壞吸收、患者疼痛癥狀嚴重、不同于股骨頭壞死一般病程的髖關節(jié)破壞性疾病。由于本病臨床發(fā)生率較低，因此很多研究都是以回顧性為主。本文通過對漳州市中醫(yī)院骨二區(qū)收治的2例RDC資料進行回顧性分析，并結合相關文獻進行討論。

1 病例資料

【病例1】患者，男，67歲，2016年12月5日

就診。以左髖部疼痛，活動受限4個月為主訴?；颊?個月前無明顯外傷開始出現(xiàn)左髖部疼痛、活動受限，不能久站、久行，在外未行相關檢查，曾就診當?shù)卦\所。經(jīng)口服藥物對癥處理，癥狀未見明顯改善。今為進一步治療就診于漳州市中醫(yī)院門診，影像學檢查發(fā)現(xiàn)雙側股骨頭壞死?；颊呒韧形鼰熓?，每日1～2包，無飲酒史。否認遺傳傾向性疾病及傳染病家族史。實驗室檢查血常規(guī)、生化未見明顯異常，紅細胞沉降率（ESR）、降鈣素原、

C反應蛋白（CRP）均正常，抗鏈球菌溶血素“O”試驗（ASO）、類風濕因子（RF）、抗核抗體（ANA）、結核菌素試驗（PDD）、抗環(huán)瓜氨酸肽抗體（抗CCP抗體）、人類白細胞抗原-B27（HLA-B27）等均為陰性，尿酸717 μmol·L-1，但無癥狀?；颊卟∈份^短，表現(xiàn)為左側髖部疼痛，左側股骨頭壞死進展快，嚴重影響日常生活，考慮行左側全髖關節(jié)置換術。術后病情穩(wěn)定，術后3個月患者訴右側髖部疼痛逐漸加重，不能行走再次就診。短短3個月右側股骨頭壞死明顯加快，不同于普通的股骨頭壞死進程，對比其之前X線片，考慮右側RDC，行右側全髖關節(jié)置換術，手術順利。目前，患者可正常下地行走，臨床療效滿意。

【病例2】患者，女，73歲，2017年10月22日

就診。以右髖部酸痛，活動不利9個月，加劇伴不能行走半個月為主訴?；颊邿o高血壓、糖尿病史，無發(fā)熱，無煙酒嗜好。排除類風濕關節(jié)炎、梅毒性關節(jié)炎、結核性關節(jié)炎等。術前檢查血常規(guī)、尿常規(guī)、便常規(guī)正常，ESR、降鈣素原、CRP均正常，ASO、RF、ANA、PDD、抗CCP抗體、HLA-B27等均為陰性。查體：右髖部無明顯腫脹，右下肢較對側短約2.5 cm，大腿肌肉較對側萎縮約3 cm;右髖部外側及腹股溝區(qū)壓痛，右髖部活動受限，右髖關節(jié)活動度：前屈100°、后伸5°、外展20°、內收10°、外旋10°、內旋10°。右側“4”字試驗陽性，直腿抬高試驗陰性，加強試驗陰性，右下肢肌力、肌張力正常，生理征存在，病理征未引出。X線片示右側股骨頭、髖臼關節(jié)面下見囊狀改變，邊緣見硬化，股骨頭變扁平，關節(jié)間隙變窄。髖關節(jié)CT示右側髖臼及股骨頭關節(jié)面下均可見多發(fā)低密度骨質破壞，內可見多發(fā)斑點死骨影，髖臼頂部局部骨質斷裂并與變形變小股骨頭稍向頂部塌陷，關節(jié)囊及周圍軟組織明顯腫脹并見多發(fā)斑點斑片高密度影。左髖關節(jié)骨質無異常。MRI示右側股骨頭塌陷變形，股骨頭、髖臼骨質破壞，邊緣不規(guī)則，周圍軟組織腫脹。采用右側全髖關節(jié)置換術，術中手術所見：關節(jié)腔內見少許肉芽組織及渾濁關節(jié)液，夾雜大量細碎關節(jié)軟骨組織;股骨頭破壞吸收、變扁，形態(tài)不規(guī)則，軟骨剝脫，軟骨下骨部分骨破碎溶解;髖臼內陷，見多個大囊性病變組織，前壁菲薄，部分骨缺損。髖關節(jié)病灶切除后的髖臼、關節(jié)囊未行病理檢查。主要采集股骨頭的組織病理，冰凍切片結果提示纖維增生，小血管增生，并見死骨樣組織，部分變性的軟骨組織，未見腫瘤及特殊性炎。

隨訪：2例患者均得到隨訪，隨訪時間分別為22個月、26個月，髖關節(jié)假體未見松動，生活質量滿意。隨訪中Harris評分分別由術前的28分和34分增加至術后的86分、92分;疼痛視覺模擬評分法評分分別由術前的8分、7分降低至術后的

2分、2分。

2 討 論

2.1 RDC原因探討 早在1957年，F(xiàn)ORESTIER就發(fā)現(xiàn)這種疾病的特點，但是無法明確病因。直到20世紀70年代，LEQUESNE等[2-3]首次使用“快速破壞性髖關節(jié)炎”來表述這種髖關節(jié)骨關節(jié)病。此后，臨床上但凡出現(xiàn)這樣的特點（幾個月內股骨頭幾乎完全消失，而且關節(jié)破壞并非由其他特殊的疾病診斷所引起，如關節(jié)感染、骨關節(jié)結核等），就可以診斷為RDC。盡管醫(yī)學不斷發(fā)展，但至今對其病因還不能完全確定[6-7]。

正常骨組織中成骨細胞和破骨細胞在不同年齡階段有其不同特點，但總體上是一個相對平穩(wěn)的狀態(tài)。SEITZ等[8]認為，某個未知的刺激導致破骨細胞的大規(guī)?；罨?，造成成骨細胞與破骨細胞不平衡，股骨頭骨結構呈現(xiàn)顆粒狀改變，股骨頭甚至完全液化、消失。臨床中發(fā)現(xiàn)，股骨頭壞死不僅僅骨頭壞死，軟骨面也會出現(xiàn)破壞和裂解。這2例患者術中見到關節(jié)腔內見少許肉芽組織及渾濁關節(jié)液，夾雜大量細碎關節(jié)軟骨組織;股骨頭破壞吸收、變扁，形態(tài)不規(guī)則，軟骨剝脫，軟骨下部分骨破碎溶解;髖臼內陷，見多個大囊性病變組織，前壁菲薄，部分骨缺損?？赡苁怯捎跈C械應力、軟骨變性和骨反應的相互作用，產生炎癥反應，導致軟骨碎塊及骨缺損。因此，軟骨下骨缺血和細胞壞死是RDC發(fā)展的主要病理過程。有研究從炎癥指標出發(fā)，發(fā)現(xiàn)RDC較其他關節(jié)炎中白細胞介素-6、白細胞介素-8和腫瘤壞死因子-α水平更高。

HOMMA等[9]報道了髖關節(jié)置換導致術后骨盆后傾增大，改變了矢狀位的力線，使應力集中在髖臼的前緣，手術對側存在髖臼前壁囊腫，出現(xiàn)了RDC的改變。提示，機械因素在RDC的發(fā)生、發(fā)展中起重要的作用。SOLOMON等[10]認為，RDC的發(fā)病與髖關節(jié)的機械應力相關。臨床中也觀察到患者出現(xiàn)股骨頭壞死仍然正常負重，因此，負重在促進RDC發(fā)展方面也有一定的作用。

基于目前的文獻報告，RDC病因與骨狀態(tài)、血管供應、炎癥指標以及應力刺激等密切相關，具體的破壞誘導途徑還有待于進一步研究。

2.2 RDC診斷 疾病診斷包括詳細的病史、癥狀、體征和輔助檢查，然而RDC在實驗室檢查方面具有特異性，只是作為常規(guī)排除類風濕關節(jié)炎、梅毒性關節(jié)炎、結核性關節(jié)炎等。從流行病學角度看，典型的RDC有80%～90%發(fā)生在60歲以上女性，多累及單側髖關節(jié);因此，年齡和性別可以作為參考。不建議進行股骨頭部位的活檢，因為其可導致誤診，同時增加患者的痛苦。X線片早期不敏感且易與股骨頭壞死相混淆，但相比于一般退變性關節(jié)炎，RDC患者的髖關節(jié)增生及硬化明顯更輕，骨贅等增生物少見。

當懷疑存在RDC時，盡早行MRI檢查。MRI能顯示髖關節(jié)無股骨頭壞死典型的雙線征改變，股骨頭頸甚至粗隆區(qū)會出現(xiàn)大片的骨髓水腫表現(xiàn)，髖關節(jié)腔內混合性液性信號[11]。從早期到晚期，MRI更多提示髖關節(jié)少量至中等量積液，股骨頭關節(jié)軟骨不連續(xù)，股骨頭內信號不均[12]。CT檢查可以顯示股骨頭骨結構顆粒狀碎骨表現(xiàn)、完全液化和外形消失，髖臼側無明顯原發(fā)或繼發(fā)的骨結構改變。當然有文獻通過核掃描發(fā)現(xiàn)，患髖較明顯的核素密集現(xiàn)象，提示局部的高代謝狀態(tài)[12]。因此，X線、CT、MRI都是RDC必須檢查的，每個檢查都有其觀察的重點，臨床上要留意RDC在不同影像學及不同階段的典型表現(xiàn)。目前，隨著關節(jié)鏡的發(fā)展，髖關節(jié)鏡也是一種輔助診斷方法[13]。

2.3 RDC的治療 一旦確診，需要積極治療。誤診或延遲治療可能出現(xiàn)股骨頭壞死面積加大，為后期手術增加難度[14]。當RDC后期出現(xiàn)髖臼的大量骨缺損時，關節(jié)重建手術是困難且有挑戰(zhàn)性的，并會影響最終的關節(jié)功能。因此，早期診斷、早期干預是非常重要的。但是，臨床醫(yī)師面對這樣的疾病，缺乏早期確診的手段。只有等到股骨頭壞死進一步發(fā)展才能確診，一般已到中、晚期。目前，全髖關節(jié)置換術可顯著改善癥狀，提高生活質量[15]。對于早期保守治療方法很少，只能通過減少負重及口服非甾體抗炎藥、抗骨質疏松、物理療法等減輕疼痛，尚無能延緩骨質破壞進展的特效藥物。

對于RDC的髖關節(jié)置換術要注意以下幾點：①假體類型的選擇：患者髖關節(jié)置換術后，無論是骨水泥型還是生物型假體，松動的概率都較高，是影響RDC手術療效的重要因素。研究顯示，RDC患者行骨水泥型假體置換術后在半年到3年的隨訪中松動的發(fā)生率為40.5%，9.5%假體完全松動。平均隨訪生物型假體關節(jié)置換術后5.6年，假體松動率16.7%，可見骨水泥關節(jié)手術失敗率更高。因此，臨床上可首選考慮生物型假體。②手術時機的選擇：RDC雖然建議手術，但是手術時機選擇尤為重要，特別是判斷破壞是否屬于靜止期。研究認為，全病程演進周期為3～9個月，發(fā)病后9個月病情已經(jīng)靜止，可以進行手術治療[16]。但在臨床上可以將血清鈣水平的降低及堿性磷酸酶的穩(wěn)定作為病程終止的一個重要指標。③術中注意事項：注意術中假體種類、大小的選擇，放置的角度，充分止血等[17]。④術后注意事項：要重視手術后出現(xiàn)的并發(fā)癥，如下肢靜脈血栓形成、假體周圍骨折、假體松動，同時抗骨質疏松治療等。

2.4 RDC注意事項 RDC盡管臨床病例較少，一旦確診，就要做好充分的預防措施減輕或避免更嚴重的問題出現(xiàn)。①術前科學合理的評估及充分的術前準備工作，患者充分宣教等。②根據(jù)術前評估，術中處理股骨側和髖臼側假體的位置，防止松動。③定期進行科普醫(yī)學知識教育，并進行隨訪。當然也希望在外科治療的基礎上，能夠探索出保守治療的可靠性與優(yōu)勢，讓更多的患者提高生活滿意度，早日返回到工作中。

參考文獻

[1] MAVROGENIS AF，F(xiàn)LEVAS DA，PANAGOPOULOS GN，et al.Rapid destructive arthritis of the hip revisited[J].Eur J Orthop Surg Traumatol，2015，25（7）：1115-1120.

[2] LEQUESNE M.Unexpected rapidly destructive hip diseases[J].Presse Med，1970，78（32）：1425-1426.

[3] POSTEL M，KERBOULL M.Total prosthetic replacement in rapidly destructive arthrosis of the hip joint[J].Clin Orthop Relat Res，1970，72（1）：138-144.

[4] 唐競，周一新，邵宏翊，等.人工全髖關節(jié)置換術治療快速破壞性髖關節(jié)病療效分析[J].中國矯形外科雜志，2015，23（21）：1925-1928.

[5] HAMADA T，YAMAMOTO T，SHIDA J，et al.Subchondral insufficiency fracture of the femoral head in a patient with alkaptonuria[J].Skeletal Radiol，2014，43（6）：827-830.

[6] 賈炬川，張先龍.快速破壞性髖關節(jié)病發(fā)病機制的研究進展[J].中華解剖與臨床雜志，2019，24（6）：619-621.

[7] 嚴廣斌.快速破壞性髖關節(jié)病[J].中華關節(jié)外科雜志（電子版），2018，12（3）：443-445.

[8] SEITZ S，ZUSTIN J，AMLING M，et al.Massive accumulation of osteoclastic giant cells in rapid destructive hip disease[J].J Orthop Res，2014，32（5）：702-708.

[9] HOMMA Y，BABA T，SUMIYOSHI N，et al.Rapid hip osteoarthritis development in a patient with anterior acetabular cyst with sagittal alignment change[J].Case Rep Orthop，2014（1）：1-5.

[10] SOLOMON L，SCHNITZLER CM，BROWETT JP.Osteoarthritis of the hip：the patient behind the disease[J].Ann Rheum Dis，1982，41（2）：118-125.

[11] PIVEC R，JOHNSON AJ，HARWIN SF，et al.Differentiation diagnosis and treatment of osteoarthritis osteonecrosisand rapidly progressive osteoarthritis[J].Orthopedics，2013，36（2）：118-125.

[12] WATANABE W，ITOI E，YAMADA S.Early MRI findings of rapidly destructive coxarthrosis[J].Skeletal Radiol，2002，31（1）：35-38.

[13] 黃昊，徐曉峰.快速破壞性髖關節(jié)炎關節(jié)鏡下手術活檢一例[J].骨科，2020，11（3）：259-261.

[14] 王本超，陳森，彭昊，等.快速破壞性髖關節(jié)病國內外研究進展[J].中華關節(jié)外科雜志（電子版），2018，12（3）：374-378.

（下轉第57頁）

（上接第40頁）

[15] PETERS KS，DOETS HC.Midterm results of cementless total hip replacement in rapidly destructive arthropathy and a review of the literature[J].Hip Int，2009，19（4）：352-358.

[16] DEPUYT F，VAN HOLSBEECK M.Rapidly destructive coxarthrosis：case study and literature review[J].

J Belge Radiol，1990，73（3）：207-210.

[17] 劉曉寧，鞠陽，路露，等.快速破壞性髖關節(jié)骨關節(jié)炎人工全髖關節(jié)置換術中失血量分析[J].中國骨與關節(jié)損傷雜志，2019，34（2）：146-147.

收稿日期：2020-10-12;修回日期：2020-11-15