• <tr id="yyy80"></tr>
  • <sup id="yyy80"></sup>
  • <tfoot id="yyy80"><noscript id="yyy80"></noscript></tfoot>
  • 99热精品在线国产_美女午夜性视频免费_国产精品国产高清国产av_av欧美777_自拍偷自拍亚洲精品老妇_亚洲熟女精品中文字幕_www日本黄色视频网_国产精品野战在线观看 ?

    兒童組織細(xì)胞壞死性淋巴結(jié)炎18例分析

    2022-11-26 17:28:33劉麗艷王少寧聶秀真李繼安林愛偉
    中國(guó)醫(yī)學(xué)工程 2022年2期
    關(guān)鍵詞:潑尼松頸部病程

    劉麗艷,王少寧,聶秀真,李繼安,林愛偉

    (山東大學(xué)齊魯兒童醫(yī)院,山東 濟(jì)南 250022)

    組織細(xì)胞壞死性淋巴結(jié)炎(histiocytic necrotizing lymphadenitis,HNL)最初于1972 年由日本學(xué)者Kikuchi 等提出,又稱Kikuchi's 病或Kikuchi-Fujimoto's ?。?-2],是一種少見的原因不明的非腫瘤性淋巴結(jié)炎性疾病,該病臨床表現(xiàn)缺乏特異性,診斷主要依據(jù)淋巴結(jié)病理學(xué)檢查確診。既往該病成人患者報(bào)道比較多,近年來(lái)兒童發(fā)病率上升,且兒童與成人臨床特點(diǎn)有所差別[3-4]。現(xiàn)就山東大學(xué)齊魯兒童醫(yī)院在2020 年2 月至2021年2 月期間依據(jù)淋巴結(jié)病理確診的18 例兒童病例的臨床特點(diǎn)總結(jié)如下,并與以往報(bào)道相比較,以期發(fā)現(xiàn)更多兒童HNL 的臨床特征及治療方案。

    1 資料與方法

    1.1 一般資料

    本組18 例患兒均進(jìn)行了淋巴結(jié)切除活檢,確診為HNL,其中男10 例,女8 例,男女比例1.25∶1。年齡為6~15 歲,平均10.3 歲。

    1.2 方法

    1.2.1 臨床資料收集 通過(guò)復(fù)習(xí)病歷及隨訪,記錄患兒發(fā)熱、淋巴結(jié)情況及伴發(fā)癥狀。

    1.2.2 實(shí)驗(yàn)室檢查 ①一般檢查:血常規(guī)、C 反應(yīng)蛋白(CRP)、血沉(ESR)、血生化;②病因?qū)W檢查:血培養(yǎng);EB 病毒抗體、巨細(xì)胞病毒(CMV)抗體、單純皰疹病毒(HSV)抗體檢測(cè);結(jié)核菌素試驗(yàn)(PPD)、血清抗結(jié)核抗體檢測(cè)、T 細(xì)胞斑點(diǎn)試驗(yàn)(T-spot);抗核抗體(ANA)和抗雙鏈DNA(dsDNA)抗體檢測(cè);③細(xì)胞免疫及細(xì)胞因子檢查;④特殊檢查:心臟彩超、腹部采超、腦脊液常規(guī)、骨髓涂片等;

    1.2.3 臨床病程 包括抗生素應(yīng)用、治療過(guò)程及轉(zhuǎn)歸。

    2 結(jié)果

    2.1 臨床表現(xiàn)

    所有患兒在病程中均出現(xiàn)不同程度的發(fā)熱,熱型不規(guī)則,總熱程達(dá)8~40 d(平均21.8 d)。所有患兒均有不同部位的淋巴結(jié)腫大,其中12 例雙側(cè)頸淋巴結(jié)腫大,2 例單側(cè)頸部淋巴結(jié)腫大,2 例雙側(cè)頸部和腹部淋巴結(jié)腫大,1 例雙側(cè)頸部、腋窩和腹部均出現(xiàn)淋巴結(jié)腫大,1 例腹部淋巴結(jié)腫大。頸淋巴結(jié)腫大者占94.4%,腹部淋巴結(jié)腫大占22.2%,腋窩淋巴結(jié)腫大者占5.6%。10 例有觸痛,7 例無(wú)觸痛,1 例病初無(wú)觸痛、病程中出現(xiàn)觸痛。3 例病程中出現(xiàn)皮疹,2 例表現(xiàn)為軀干部的散在紅色斑疹、無(wú)瘙癢,1 例表現(xiàn)為耳、面、手足及臀部的凍瘡樣皮疹。3 例有下肢關(guān)節(jié)疼痛,無(wú)明顯紅腫;1 例有手指關(guān)節(jié)腫脹,無(wú)疼痛。

    2.2 一般檢查

    血常規(guī):無(wú)一例白細(xì)胞增多,13 例表現(xiàn)為白細(xì)胞減少,9 例病程中出現(xiàn)中性粒細(xì)胞比例升高>50%;14 例輕至中度貧血;1 例血小板減少。6 例CRP 升高(12.1 mg/L~35.1 mg/L);17 例ESR升高(19 mm/h~80 mm/h);8 例血清谷丙轉(zhuǎn)氨酶升高(39 u/L~795 u/L);11 例血清谷草轉(zhuǎn)氨酶升高(42 u/L~295 u/L),14 例血清乳酸脫氫酶升高(261 u/L~717 u/L)。

    2.3 病理學(xué)檢查

    ①細(xì)菌學(xué):所有患兒查血培養(yǎng)1~3 次,結(jié)果均陰性。②病毒學(xué):所有患兒均行EB 病毒抗體檢測(cè),1 例EB 病毒衣殼抗原IgM 抗體(EBV-VCAIgM)和早期抗原IgG 抗體(EBV-EAIgG)陽(yáng)性;1 例EBV-CAIgM 弱陽(yáng)性,EBV-EAIgG 抗體陰性,其余均為EB 病毒衣殼抗原IgG 抗體(EBV-VCAIgG)和EB 病毒核抗原IgG 抗體(EBV-NAIgG)陽(yáng)性;所有患兒血清EBV-DNA 均陰性。15 例行HSV-IgM抗體檢測(cè),其中3 例陽(yáng)性。5 例行CMV-IgM 抗體檢測(cè),均為陰性。③免疫學(xué)檢查:10 例均做了PPD 和T-spot 試驗(yàn),均陰性;3 例僅做了PPD 試驗(yàn),結(jié)果均陰性;1 例僅做了T-spot 試驗(yàn),陰性;1 例僅做了結(jié)核桿菌抗體檢測(cè),結(jié)果顯示陰性。17 例均行ANA 和dsDNA 檢測(cè),2 例ANA 滴度為1∶100,其余均陰性。

    2.4 細(xì)胞免疫及細(xì)胞因子檢查

    18 例均行T 淋巴細(xì)胞亞群檢測(cè),7 例CD4+降低,6 例CD8+升高,11 例CD4/CD8 比值降低。12例行B 細(xì)胞和NK 細(xì)胞檢測(cè),4 例B 細(xì)胞升高,4例B 細(xì)胞降低。3 例NK 細(xì)胞降低。14 例患兒均行白細(xì)胞介素-2(IL-2)、白細(xì)胞介素-4(IL-4)、白細(xì)胞介素-6(IL-6)、白細(xì)胞介素-10(IL-10)、腫瘤壞死因子-α(TNF-α)和γ 干擾素(IFN-γ)細(xì)胞因子檢測(cè),其中4 例IL-2 降低,1 例IL-4 升高,2例IL-6 升高,6 例IL-10 降低,4 例IL-10 升高,TNF-α 均在正常范圍,1 例IFN-γ 降低,5 例IFN-γ升高。

    2.5 特殊檢查

    所有患兒均做了腹部彩超,2 例提示肝腫大,3 例提示脾腫大,均為輕度腫大,肋下1~2 cm;4例腸系膜淋巴結(jié)腫大。10 例行心臟彩超,1 例顯示冠狀動(dòng)脈擴(kuò)張。9 例行腰椎穿刺,2 例腦脊液常規(guī)示白細(xì)胞略增多,糖、蛋白和氯化物均正常范圍。12 例行骨髓細(xì)胞學(xué)檢查,2 例提示偶見噬血細(xì)胞,8 例提示感染骨髓象,2 例提示感染骨髓象并偶見噬血細(xì)胞。

    2.6 臨床病程及轉(zhuǎn)歸

    所有患兒均有應(yīng)用抗菌素治療,結(jié)果顯示無(wú)效。所有患兒在確診后均予地塞米松0.1~0.2 mg/(kg·d)控制體溫,除1 例患兒靜滴地塞米松治療4 d 無(wú)效外,其余患兒靜滴地塞米松1~2 次后體溫均降至正常。這例患兒予地塞米松0.1 mg/(kg·次),每日一次,治療2 d,體溫?zé)o好轉(zhuǎn),又加大頻次予地塞米松0.1 mg/(kg·次),每日兩次,治療2 d,體溫仍無(wú)好轉(zhuǎn),后改用甲潑尼龍1 mg/kg,靜滴1次后體溫降至正常。這18 例患兒中17 例口服潑尼松0.5~1 mg/(kg·d)治療,并逐漸減量,療程為4~16 周(平均7.3 周),除1 例(病例8)病情反復(fù)外,其余均治愈。1 例患兒靜滴1 次地塞米松體溫降至正常后未復(fù)升,未繼續(xù)口服激素治療,目前已隨訪7 個(gè)月,無(wú)異常。目前這部分患兒最長(zhǎng)隨訪14 個(gè)月,除例8 外,其余患兒均無(wú)異常。特殊病例分述如下。

    病例1,男,6 歲,因間斷發(fā)熱20 余天入院,入院前在外院行心臟B 超提示冠狀動(dòng)脈擴(kuò)張,但并未予免疫球蛋白和阿司匹林治療,入院后查體發(fā)現(xiàn)頸部淋巴結(jié)腫大,無(wú)觸痛,患兒病程中無(wú)皮疹、無(wú)結(jié)膜充血、無(wú)楊梅舌、無(wú)手足硬腫、無(wú)指端脫皮等表現(xiàn),故診斷為不典型川崎病,予免疫球蛋白和阿司匹林治療,但效果不佳,患兒仍間斷發(fā)熱。在排除感染、腫瘤、血象系統(tǒng)等方面的疾病后,重點(diǎn)對(duì)自身免疫性疾病進(jìn)行了相關(guān)檢查,在對(duì)全身大血管進(jìn)行彩超檢查時(shí)發(fā)現(xiàn)右側(cè)頸靜脈擴(kuò)張,其它相關(guān)檢查無(wú)明顯異常。最終結(jié)合患兒多次血常規(guī)示白細(xì)胞減少、血紅蛋白降低,血小板不高,CRP 正常,ESR 升高,且頸部淋巴結(jié)腫大,考慮HNL 可能。在病程的第40 天時(shí)該患兒行頸部淋巴結(jié)活檢術(shù)并確診為HNL,隨后口服潑尼松治療4 周?,F(xiàn)已隨訪兩個(gè)月,患兒一般情況良好,冠狀動(dòng)脈和頸靜脈已恢復(fù)正常。

    病例7,男,12 歲,8 歲時(shí)曾患HNL,當(dāng)時(shí)口服潑尼松4 周停藥,現(xiàn)間隔4 年后復(fù)發(fā),本次口服潑尼松8 周后停藥,目前隨訪5 個(gè)月,無(wú)異常。

    病例8,男,6 歲,因反復(fù)發(fā)熱10 余天入院,入院后完善相關(guān)檢查考慮HNL 可能性大,在住院第3 天時(shí)行頸部淋巴結(jié)活檢并確診為HNL,予地塞米松控制體溫后繼續(xù)口服潑尼松[1 mg/(kg·d)]治療,并帶藥出院。出院第12 天時(shí)患兒因發(fā)熱3 d再次入院,本次發(fā)熱考慮與合并上呼吸道感染有關(guān),對(duì)癥治療后體溫降至正常,仍繼續(xù)口服潑尼松治療并逐漸減量,口服4 周后停藥。停藥1 周后患兒再次因發(fā)熱伴口腔潰瘍2 d 入院,入院后完善相關(guān)檢查,考慮HNL 復(fù)發(fā),再次予口服潑尼松[1 mg/(kg·d)]治療并延長(zhǎng)療程。在病程13 周時(shí)[此時(shí)口服潑尼松量為0.5 mg/(kg·d)],患兒雙耳廓、雙側(cè)面頰、雙手、足及臀部見紅色斑丘疹,無(wú)瘙癢,耳廓皮疹有滲出、觸痛,類似凍瘡樣皮疹,伴口腔潰瘍,監(jiān)測(cè)ANA 有陰性變?yōu)?∶100,抗dsDNA 仍陰性,故第4 次入院,此次住院過(guò)程中進(jìn)行了皮膚活檢,提示紅斑狼瘡(SLE),但患兒的其他臨床表現(xiàn)不符合系統(tǒng)性紅斑狼瘡的診斷標(biāo)準(zhǔn),考慮患兒病情再次復(fù)發(fā),且出現(xiàn)皮膚黏膜的損害,故予羥氯喹和甲潑尼龍片口服,后者口服4 個(gè)月停用。現(xiàn)隨訪9 個(gè)月,甲潑尼龍已停用1個(gè)月,患兒耳廓凍瘡樣皮疹反復(fù)出現(xiàn)1 次,堅(jiān)持口服羥氯喹后消失?;純耗壳芭R床表現(xiàn)和化驗(yàn)指標(biāo)均無(wú)明顯異常,仍在口服羥氯喹隨訪中。

    病例16,女,8 歲,因發(fā)現(xiàn)右側(cè)頸部包塊伴間斷發(fā)熱20 余天入院,除發(fā)熱及右頸部包塊外,該患兒無(wú)其他癥狀,入院后完善相關(guān)檢查并行淋巴結(jié)活檢,確診HNL 后口服潑尼松[1 mg/(kg·d)]并帶藥出院。但出院1 周后患兒出現(xiàn)雙手指腫脹,無(wú)疼痛,面部出現(xiàn)紫紅色皮疹,略高出皮面,壓之褪色,無(wú)瘙癢及疼痛,但患兒未隨診,且潑尼松逐漸減量,4 周后減停,停藥2 d 后患兒再次出現(xiàn)發(fā)熱,此次入住風(fēng)濕免疫科。入院后排除幼年特發(fā)性關(guān)節(jié)炎(JIA)和SLE,考慮HNL 未完全控制,再次予潑尼松[1 mg/(kg·d)]口服治療,隨后癥狀逐漸消失,本次口服潑尼松12 周后逐漸停用,目前隨訪10 個(gè)月,無(wú)異常。

    3 討論

    近年來(lái)研究發(fā)現(xiàn)HNL 的發(fā)病年齡可波動(dòng)于19月齡至75 歲,兒童發(fā)病率明顯增多,且多為學(xué)齡期及青少年兒童[4-6]。以往我國(guó)報(bào)道多為數(shù)年確診二三十例,如黃閃等[7]5 年才總結(jié)了21 例,羅麗娟等[8]15 年才總結(jié)了38 例,而筆者在剛剛過(guò)去的1 年內(nèi)就確診了18 例,這可能與筆者對(duì)該病的認(rèn)識(shí)逐漸完善有關(guān),但更提示兒童HNL 的發(fā)病率明顯升高,應(yīng)引起兒科醫(yī)生的注意。

    目前對(duì)于HNL 的病因及發(fā)病機(jī)制尚不十分清楚,似與EB 病毒、巨細(xì)胞病毒、人類單純庖疹病毒、微小病毒B19 及弓形體等感染相關(guān),但沒(méi)有得到確切證實(shí)[9-10]。本組患兒僅2 例提示存在EB病毒近期感染,CMV 和HSV 的檢出率也不高,不支持這部分病毒感染為其確切病因。有學(xué)者認(rèn)為HNL 主要的免疫學(xué)損傷機(jī)制是殺傷性CD8+T 淋巴細(xì)胞介導(dǎo)的Fas-FasL 相關(guān)性細(xì)胞凋亡,而組織細(xì)胞的吞噬作用發(fā)揮了輔助功能[11]。本組患兒中有6 例(33.3%)出現(xiàn)CD8+T 淋巴細(xì)胞比例升高,11例(61.1%)CD4/CD8 比值降低,似乎支持這一結(jié)論。有學(xué)者認(rèn)為部分HNL 患者在急性期可出現(xiàn)血漿IFN-γ 和IL-6 水平升高,并在疾病恢復(fù)期逐漸降至正常[12],本研究的18 例患兒有14 例在病情的急性期進(jìn)行了細(xì)胞因子的檢測(cè),發(fā)現(xiàn)2 例IL-6升高,5 例IFN-γ 升高,似乎支持這一觀點(diǎn)。對(duì)該病的確診病因還需進(jìn)一步研究。

    HNL 最突出的臨床表現(xiàn)是發(fā)熱和痛性頸部淋巴結(jié)腫大。據(jù)報(bào)道,成人患者30%~50%的可有發(fā)熱,多數(shù)為低熱,熱型不典型,常維持1周左右,少數(shù)病例可持續(xù)發(fā)熱1 個(gè)月以上,但兒童發(fā)熱機(jī)率更高[3-5]。本組患兒均有發(fā)熱,熱程均在1 周以上,熱型不規(guī)律,少部分持續(xù)1 個(gè)月以上,這與既往報(bào)道相一致。本組患兒15 例(83.3%)均出現(xiàn)了雙側(cè)頸部淋巴結(jié)病變,僅2 例(11.1%)累及單側(cè)頸部淋巴結(jié),這與以往報(bào)道[5,9,13]的多累及單側(cè)頸部淋巴結(jié)不同,且并不是所有患兒均有淋巴結(jié)疼痛。此外少數(shù)患兒出現(xiàn)皮疹、關(guān)節(jié)疼痛、白細(xì)胞減少、貧血、無(wú)菌性腦膜炎等均與報(bào)道相一致。此外,1 例患兒在病程中出現(xiàn)了冠狀動(dòng)脈和頸靜脈的擴(kuò)張,這是以往病例中所沒(méi)有報(bào)道過(guò)的,故以后再診治該病時(shí)應(yīng)注意對(duì)冠狀動(dòng)脈及大血管的檢查。1 例患兒病程中出現(xiàn)了無(wú)痛性的雙手指關(guān)節(jié)的腫脹,這也是以往病例中所沒(méi)有報(bào)道過(guò)的。隨著兒童病例的增多及對(duì)該病認(rèn)識(shí)的不斷提高,可能會(huì)有更多的臨床特征被發(fā)現(xiàn)。

    絕大多數(shù)認(rèn)為HNL 是病程為數(shù)周至數(shù)月的自限性疾病,所以臨床上主要是對(duì)癥處理,重癥患者可使用糖皮質(zhì)激素、氯喹、羥氯喹治療,嚴(yán)重病例使用靜脈注射免疫球蛋白效果也較好[14-15],但目前尚無(wú)統(tǒng)一的治療方案。雖然多數(shù)患者預(yù)后良好,但部分患兒也會(huì)復(fù)發(fā)或進(jìn)展為SLE 等其他自身免疫性疾病。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道兒童復(fù)發(fā)率可高達(dá)42.4%,遠(yuǎn)遠(yuǎn)高于成人復(fù)發(fā)率3%~4%,有學(xué)者提出可延長(zhǎng)激素的使用療程來(lái)防止該病的復(fù)發(fā)或進(jìn)展[3-4,16-17]。本組患兒中有1 例患兒在短期內(nèi)病情多次反復(fù),病程遷延,且出現(xiàn)了皮膚黏膜的損害,ANA 滴度升高,有進(jìn)展為SLE 的風(fēng)險(xiǎn);1 例患兒口服潑尼松治療4 周并沒(méi)有完全控制病情,這也提示要加強(qiáng)對(duì)HNL 患兒的管理,動(dòng)態(tài)監(jiān)測(cè)其自身抗體譜,必要時(shí)適當(dāng)延長(zhǎng)激素的使用療程防止病情的反復(fù)及進(jìn)展。這部分患兒中也有1 例為間隔4年的復(fù)發(fā)病例,這次該患兒口服激素近兩個(gè)月,以期不會(huì)再?gòu)?fù)發(fā)。本組患兒在治療過(guò)程中均使用過(guò)地塞米松,其中1 例患兒使用無(wú)效,這引起筆者以后在治療該病時(shí)加以注意,地塞米松可能對(duì)控制某些HNL 患兒病情效果不佳,可能存在個(gè)體差異。

    總之,通過(guò)對(duì)過(guò)去一年HNL 患兒的病例分析并復(fù)習(xí)文獻(xiàn),筆者發(fā)現(xiàn)兒童HNL 的發(fā)病率明顯上升,這應(yīng)引起兒科醫(yī)生的重視。對(duì)臨床上不明原因發(fā)熱伴淋巴結(jié)腫大的患兒應(yīng)考慮該病的可能性。該病除了引起發(fā)熱、淋巴結(jié)腫大外,也可累及全身多個(gè)臟器及器官,也會(huì)引起冠狀動(dòng)脈及大血管的病變,在診斷該病時(shí)要注意并與川崎病相鑒別。對(duì)兒童HNL 的治療方案目前尚無(wú)定論,必要時(shí)可延長(zhǎng)激素的使用療程來(lái)減少該病的復(fù)發(fā)和進(jìn)展。兒童HNL 復(fù)發(fā)率較高,要加強(qiáng)管理和隨訪。

    猜你喜歡
    潑尼松頸部病程
    居家運(yùn)動(dòng)——頸部練習(xí)(初級(jí)篇)
    中老年保健(2022年5期)2022-08-24 02:36:20
    居家運(yùn)動(dòng)——頸部練習(xí)(中級(jí)篇)
    中老年保健(2022年6期)2022-08-19 01:42:38
    改良頸部重要外敷方法
    環(huán)磷酰胺聯(lián)合潑尼松治療類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎的臨床療效觀察
    中西醫(yī)結(jié)合治療對(duì)急性胰腺炎病程的影響
    手術(shù)科室用血病程記錄缺陷評(píng)析
    頸部淋巴結(jié)超聲學(xué)分區(qū)
    潑尼松聯(lián)合嗎替麥考酚酯治療IgA腎病伴新月體形成的療效及對(duì)脂聯(lián)素的影響
    高頻超聲評(píng)價(jià)糖尿病膝關(guān)節(jié)病變與病程的關(guān)系
    甲基潑尼松龍?jiān)谥委熂毙约顾钃p傷中的應(yīng)用及研究進(jìn)展
    国产三级黄色录像| 日韩欧美国产一区二区入口| 又紧又爽又黄一区二区| 欧美精品啪啪一区二区三区| 国产一区二区激情短视频| 狠狠婷婷综合久久久久久88av| 宅男免费午夜| 亚洲精品美女久久av网站| 一二三四社区在线视频社区8| 国产午夜精品久久久久久| 女人久久www免费人成看片| 欧美日韩亚洲综合一区二区三区_| 国产福利在线免费观看视频| 高清黄色对白视频在线免费看| 69av精品久久久久久 | 久久久国产一区二区| 精品国产乱码久久久久久男人| 90打野战视频偷拍视频| 精品国产乱码久久久久久小说| 成人影院久久| 色老头精品视频在线观看| 亚洲成人免费av在线播放| 亚洲av电影在线进入| 午夜精品久久久久久毛片777| 青青草视频在线视频观看| 亚洲色图av天堂| 国产精品久久久av美女十八| 大陆偷拍与自拍| 一进一出抽搐动态| 美女福利国产在线| 韩国精品一区二区三区| 午夜福利在线免费观看网站| 精品国产一区二区久久| 一区二区三区乱码不卡18| 自线自在国产av| 精品少妇黑人巨大在线播放| 99热国产这里只有精品6| 91老司机精品| 妹子高潮喷水视频| 国产精品九九99| 波多野结衣一区麻豆| 丰满迷人的少妇在线观看| 侵犯人妻中文字幕一二三四区| 国产主播在线观看一区二区| 汤姆久久久久久久影院中文字幕| 黑人欧美特级aaaaaa片| 亚洲精品国产区一区二| 美女高潮到喷水免费观看| 久久久国产成人免费| 黄色a级毛片大全视频| 日本黄色视频三级网站网址 | 亚洲国产欧美一区二区综合| 最新美女视频免费是黄的| 精品少妇一区二区三区视频日本电影| 免费在线观看完整版高清| 久久精品成人免费网站| 一级毛片女人18水好多| 在线亚洲精品国产二区图片欧美| 国产亚洲欧美在线一区二区| 在线av久久热| 精品福利观看| 日韩欧美三级三区| 免费在线观看黄色视频的| 亚洲欧美日韩高清在线视频 | 亚洲成国产人片在线观看| 欧美乱码精品一区二区三区| 搡老岳熟女国产| 天堂中文最新版在线下载| 国产单亲对白刺激| 一级a爱视频在线免费观看| 久久精品熟女亚洲av麻豆精品| 狠狠狠狠99中文字幕| 大码成人一级视频| 女同久久另类99精品国产91| 国产欧美日韩精品亚洲av| 国产av又大| 一级毛片女人18水好多| 91成人精品电影| 久久人妻福利社区极品人妻图片| 老司机午夜十八禁免费视频| av天堂久久9| 国产黄频视频在线观看| 99国产精品免费福利视频| 人人妻人人澡人人爽人人夜夜| 亚洲一区二区三区欧美精品| 国产97色在线日韩免费| 高清在线国产一区| 色综合欧美亚洲国产小说| 精品少妇久久久久久888优播| 中文字幕高清在线视频| 真人做人爱边吃奶动态| 欧美激情久久久久久爽电影 | 国产高清视频在线播放一区| avwww免费| 亚洲av日韩精品久久久久久密| 国产成人精品久久二区二区91| 久久久国产成人免费| 熟女少妇亚洲综合色aaa.| 怎么达到女性高潮| 757午夜福利合集在线观看| 日韩免费av在线播放| 亚洲,欧美精品.| 久久午夜亚洲精品久久| 欧美日韩国产mv在线观看视频| 久久久国产欧美日韩av| 亚洲一区二区三区欧美精品| 91精品国产国语对白视频| 亚洲精品在线观看二区| 最近最新中文字幕大全免费视频| 两个人看的免费小视频| 精品亚洲乱码少妇综合久久| 男女免费视频国产| 两个人看的免费小视频| 精品亚洲成a人片在线观看| 久久人妻熟女aⅴ| 亚洲国产中文字幕在线视频| 欧美亚洲日本最大视频资源| 国产伦人伦偷精品视频| 亚洲情色 制服丝袜| 亚洲国产成人一精品久久久| 天堂中文最新版在线下载| 久久这里只有精品19| 高清在线国产一区| 免费av中文字幕在线| 极品人妻少妇av视频| 天堂8中文在线网| 一二三四在线观看免费中文在| 国产在线观看jvid| 国产有黄有色有爽视频| 别揉我奶头~嗯~啊~动态视频| 一区二区av电影网| 亚洲色图综合在线观看| 建设人人有责人人尽责人人享有的| 国产精品国产av在线观看| 一级片免费观看大全| 欧美日韩亚洲国产一区二区在线观看 | 久久久久久久精品吃奶| 国产成人影院久久av| av网站在线播放免费| 精品第一国产精品| netflix在线观看网站| 精品一区二区三区视频在线观看免费 | 热99久久久久精品小说推荐| 中文字幕另类日韩欧美亚洲嫩草| 视频区图区小说| 国产aⅴ精品一区二区三区波| 香蕉久久夜色| 久久久久久久国产电影| 欧美激情 高清一区二区三区| 国产精品av久久久久免费| 香蕉国产在线看| 人人妻人人添人人爽欧美一区卜| 嫩草影视91久久| 狠狠婷婷综合久久久久久88av| 欧美国产精品一级二级三级| 在线亚洲精品国产二区图片欧美| 亚洲国产欧美一区二区综合| 久久精品国产综合久久久| 亚洲国产毛片av蜜桃av| 国产精品久久久久久人妻精品电影 | 亚洲精品在线观看二区| 亚洲五月婷婷丁香| 色婷婷久久久亚洲欧美| 欧美日韩中文字幕国产精品一区二区三区 | 亚洲国产欧美网| 男女无遮挡免费网站观看| 99riav亚洲国产免费| 中文字幕高清在线视频| 宅男免费午夜| 精品久久蜜臀av无| 建设人人有责人人尽责人人享有的| 成人亚洲精品一区在线观看| 黄色丝袜av网址大全| 女人被躁到高潮嗷嗷叫费观| 日韩人妻精品一区2区三区| 色视频在线一区二区三区| 国产精品影院久久| 欧美亚洲 丝袜 人妻 在线| 91精品国产国语对白视频| 国产真人三级小视频在线观看| 桃红色精品国产亚洲av| 女性被躁到高潮视频| 美女午夜性视频免费| 久久精品亚洲av国产电影网| av不卡在线播放| 人人妻人人爽人人添夜夜欢视频| av又黄又爽大尺度在线免费看| 精品少妇一区二区三区视频日本电影| 少妇裸体淫交视频免费看高清 | 一边摸一边抽搐一进一小说 | 亚洲av成人不卡在线观看播放网| 亚洲av国产av综合av卡| 国产精品久久久久成人av| 宅男免费午夜| 大片电影免费在线观看免费| 亚洲国产欧美日韩在线播放| 亚洲精华国产精华精| 久久青草综合色| 男女午夜视频在线观看| a在线观看视频网站| 日日摸夜夜添夜夜添小说| 男女无遮挡免费网站观看| 国产色视频综合| 99久久99久久久精品蜜桃| h视频一区二区三区| 亚洲欧美一区二区三区黑人| 香蕉国产在线看| 无遮挡黄片免费观看| 热99久久久久精品小说推荐| 母亲3免费完整高清在线观看| 国产97色在线日韩免费| 欧美国产精品va在线观看不卡| 国产又色又爽无遮挡免费看| 国内毛片毛片毛片毛片毛片| 纵有疾风起免费观看全集完整版| 狂野欧美激情性xxxx| 啦啦啦视频在线资源免费观看| 每晚都被弄得嗷嗷叫到高潮| 99国产精品免费福利视频| 欧美成狂野欧美在线观看| 久久青草综合色| 国产在线一区二区三区精| 国产成人精品在线电影| 国产国语露脸激情在线看| 国产精品电影一区二区三区 | 国产精品久久久久久精品电影小说| tube8黄色片| 久久精品国产亚洲av高清一级| 亚洲国产欧美在线一区| 亚洲色图av天堂| 国产日韩欧美在线精品| 人人妻人人澡人人看| 国产精品久久久久久精品电影小说| 国产精品九九99| 黑人猛操日本美女一级片| 好男人电影高清在线观看| 1024视频免费在线观看| 老司机亚洲免费影院| 亚洲精品美女久久av网站| 国产精品免费大片| 国产精品久久久av美女十八| 精品国产乱码久久久久久小说| 亚洲欧美精品综合一区二区三区| 狠狠狠狠99中文字幕| 免费一级毛片在线播放高清视频 | 精品一区二区三区av网在线观看 | 99久久精品国产亚洲精品| 少妇 在线观看| 91av网站免费观看| 久久人妻av系列| 国产精品98久久久久久宅男小说| 叶爱在线成人免费视频播放| 国产1区2区3区精品| 在线永久观看黄色视频| 亚洲一卡2卡3卡4卡5卡精品中文| 午夜日韩欧美国产| 日本黄色日本黄色录像| 欧美黄色淫秽网站| 侵犯人妻中文字幕一二三四区| 免费高清在线观看日韩| 一级毛片女人18水好多| 国产伦理片在线播放av一区| 色综合欧美亚洲国产小说| 久久人人97超碰香蕉20202| 亚洲精品自拍成人| 亚洲精品av麻豆狂野| 国产不卡一卡二| 日本wwww免费看| 亚洲欧美激情在线| 午夜福利在线观看吧| 欧美乱码精品一区二区三区| 久久久国产精品麻豆| 美女扒开内裤让男人捅视频| 在线观看人妻少妇| 99久久国产精品久久久| 中文字幕制服av| a在线观看视频网站| 99国产精品一区二区三区| 成人免费观看视频高清| 啦啦啦中文免费视频观看日本| 两个人免费观看高清视频| 一本色道久久久久久精品综合| 美女视频免费永久观看网站| 中文欧美无线码| 777久久人妻少妇嫩草av网站| 俄罗斯特黄特色一大片| 在线观看免费高清a一片| 他把我摸到了高潮在线观看 | kizo精华| 色综合欧美亚洲国产小说| 人人妻,人人澡人人爽秒播| 国产黄频视频在线观看| 国产日韩欧美视频二区| 午夜福利在线观看吧| 两性午夜刺激爽爽歪歪视频在线观看 | 免费在线观看黄色视频的| 丁香六月欧美| 黄色视频在线播放观看不卡| 精品少妇黑人巨大在线播放| 夜夜夜夜夜久久久久| 激情在线观看视频在线高清 | 亚洲国产毛片av蜜桃av| 两性夫妻黄色片| 女性被躁到高潮视频| 大香蕉久久网| 777米奇影视久久| 亚洲精品国产区一区二| 中文字幕人妻丝袜制服| 国产高清videossex| 久久婷婷成人综合色麻豆| 十八禁网站网址无遮挡| 成年人黄色毛片网站| 色播在线永久视频| 亚洲欧美色中文字幕在线| 久久精品91无色码中文字幕| 中文字幕av电影在线播放| 无遮挡黄片免费观看| 这个男人来自地球电影免费观看| 国精品久久久久久国模美| 一个人免费看片子| 最新的欧美精品一区二区| 亚洲情色 制服丝袜| av线在线观看网站| 交换朋友夫妻互换小说| 国产在线精品亚洲第一网站| 韩国精品一区二区三区| 久久天躁狠狠躁夜夜2o2o| 啦啦啦中文免费视频观看日本| 国产日韩欧美在线精品| 汤姆久久久久久久影院中文字幕| 亚洲av成人一区二区三| 男女无遮挡免费网站观看| 69精品国产乱码久久久| 黄色成人免费大全| 极品教师在线免费播放| 久久久久久亚洲精品国产蜜桃av| 丰满迷人的少妇在线观看| 下体分泌物呈黄色| videosex国产| 免费av中文字幕在线| 纯流量卡能插随身wifi吗| 欧美日韩亚洲综合一区二区三区_| 欧美国产精品一级二级三级| 欧美亚洲日本最大视频资源| 老司机影院毛片| 婷婷丁香在线五月| 色老头精品视频在线观看| 亚洲成av片中文字幕在线观看| 18禁黄网站禁片午夜丰满| 亚洲专区国产一区二区| 久久人妻熟女aⅴ| 国产精品一区二区免费欧美| 精品亚洲成a人片在线观看| 午夜福利在线观看吧| 淫妇啪啪啪对白视频| 男女午夜视频在线观看| 桃红色精品国产亚洲av| 搡老熟女国产l中国老女人| 国产免费av片在线观看野外av| 亚洲人成电影免费在线| 一本综合久久免费| 深夜精品福利| e午夜精品久久久久久久| 一边摸一边做爽爽视频免费| 国产伦理片在线播放av一区| 久久九九热精品免费| 少妇猛男粗大的猛烈进出视频| 天天影视国产精品| 亚洲熟女精品中文字幕| 欧美 亚洲 国产 日韩一| 亚洲精品美女久久久久99蜜臀| 一本—道久久a久久精品蜜桃钙片| 又紧又爽又黄一区二区| 国产精品自产拍在线观看55亚洲 | 老司机午夜十八禁免费视频| 少妇 在线观看| 99国产综合亚洲精品| 9色porny在线观看| 久久久国产欧美日韩av| 一区二区三区精品91| 一区二区三区乱码不卡18| 亚洲成人国产一区在线观看| 亚洲免费av在线视频| 黄色 视频免费看| 后天国语完整版免费观看| 美女视频免费永久观看网站| 国产国语露脸激情在线看| 欧美+亚洲+日韩+国产| 亚洲国产av新网站| 在线观看人妻少妇| 亚洲avbb在线观看| 18禁国产床啪视频网站| 亚洲精品久久午夜乱码| 国产精品.久久久| 男男h啪啪无遮挡| 90打野战视频偷拍视频| 亚洲专区字幕在线| 亚洲黑人精品在线| 黄网站色视频无遮挡免费观看| 最新的欧美精品一区二区| 亚洲三区欧美一区| 美女主播在线视频| 嫩草影视91久久| 久久久精品国产亚洲av高清涩受| 色在线成人网| 亚洲欧洲日产国产| 欧美激情 高清一区二区三区| 淫妇啪啪啪对白视频| 亚洲熟妇熟女久久| 王馨瑶露胸无遮挡在线观看| 一夜夜www| 欧美国产精品va在线观看不卡| 99国产精品一区二区蜜桃av | 人妻 亚洲 视频| 法律面前人人平等表现在哪些方面| 欧美变态另类bdsm刘玥| 欧美另类亚洲清纯唯美| 久久精品国产亚洲av香蕉五月 | 黄色片一级片一级黄色片| 男人舔女人的私密视频| av片东京热男人的天堂| 精品视频人人做人人爽| 亚洲欧洲精品一区二区精品久久久| 99re在线观看精品视频| 亚洲成a人片在线一区二区| 99久久99久久久精品蜜桃| 亚洲色图av天堂| 午夜福利视频精品| 91大片在线观看| 亚洲五月色婷婷综合| 精品少妇黑人巨大在线播放| 亚洲国产中文字幕在线视频| 精品亚洲乱码少妇综合久久| 91国产中文字幕| 日韩免费高清中文字幕av| 日本黄色日本黄色录像| 国产精品美女特级片免费视频播放器 | 美女高潮喷水抽搐中文字幕| 午夜激情久久久久久久| 极品少妇高潮喷水抽搐| 国产精品成人在线| 欧美精品亚洲一区二区| 老司机影院毛片| 国产精品电影一区二区三区 | 19禁男女啪啪无遮挡网站| 搡老乐熟女国产| 成年动漫av网址| 日本撒尿小便嘘嘘汇集6| 中文字幕制服av| 两性夫妻黄色片| 亚洲三区欧美一区| 精品国产乱码久久久久久小说| 国产男靠女视频免费网站| 亚洲综合色网址| 久久天堂一区二区三区四区| 日日摸夜夜添夜夜添小说| 国产精品av久久久久免费| 一边摸一边抽搐一进一出视频| 亚洲一区二区三区欧美精品| 在线亚洲精品国产二区图片欧美| 极品人妻少妇av视频| 日韩 欧美 亚洲 中文字幕| 国产高清国产精品国产三级| 岛国毛片在线播放| 日日摸夜夜添夜夜添小说| 十八禁网站免费在线| 免费在线观看日本一区| 99国产综合亚洲精品| 欧美日韩av久久| 久久九九热精品免费| 日韩欧美国产一区二区入口| 美女扒开内裤让男人捅视频| 国产欧美日韩精品亚洲av| 91九色精品人成在线观看| 交换朋友夫妻互换小说| 黄色 视频免费看| 桃花免费在线播放| 人妻 亚洲 视频| 精品国内亚洲2022精品成人 | 久久天躁狠狠躁夜夜2o2o| 国产成人欧美| 久久精品国产99精品国产亚洲性色 | 一夜夜www| 国产亚洲av高清不卡| 免费在线观看黄色视频的| 国产一区有黄有色的免费视频| 亚洲欧洲精品一区二区精品久久久| 欧美激情极品国产一区二区三区| 国产精品熟女久久久久浪| 高清毛片免费观看视频网站 | 亚洲午夜理论影院| 亚洲精华国产精华精| 老熟妇仑乱视频hdxx| 精品久久蜜臀av无| 99精品欧美一区二区三区四区| 99久久99久久久精品蜜桃| 天天操日日干夜夜撸| 国产无遮挡羞羞视频在线观看| 亚洲国产av影院在线观看| 在线观看免费视频网站a站| 亚洲精品久久午夜乱码| 男女之事视频高清在线观看| 一区二区三区激情视频| 夜夜夜夜夜久久久久| 国产免费av片在线观看野外av| 亚洲精品av麻豆狂野| 在线看a的网站| 亚洲精品国产区一区二| 国产单亲对白刺激| a级片在线免费高清观看视频| 一区二区三区国产精品乱码| 欧美精品一区二区大全| 亚洲国产成人一精品久久久| 国产亚洲欧美精品永久| 99国产精品免费福利视频| 久久精品亚洲精品国产色婷小说| 在线观看免费日韩欧美大片| 国产日韩欧美亚洲二区| 国产aⅴ精品一区二区三区波| 一个人免费在线观看的高清视频| 侵犯人妻中文字幕一二三四区| 国产成人av教育| 在线观看免费视频网站a站| av国产精品久久久久影院| 亚洲国产精品一区二区三区在线| 国产成人欧美| av网站在线播放免费| 一二三四社区在线视频社区8| 国产精品久久久久成人av| 两性夫妻黄色片| tube8黄色片| 黄片播放在线免费| 91av网站免费观看| 国产一区二区三区视频了| 中文字幕色久视频| 十八禁网站网址无遮挡| 女性被躁到高潮视频| 久久香蕉激情| avwww免费| 国产成人免费无遮挡视频| 天天操日日干夜夜撸| 午夜精品国产一区二区电影| 国产成人啪精品午夜网站| 女性生殖器流出的白浆| av免费在线观看网站| 国产精品秋霞免费鲁丝片| 80岁老熟妇乱子伦牲交| 亚洲午夜理论影院| 国产精品偷伦视频观看了| 一个人免费看片子| 亚洲精品久久午夜乱码| 纵有疾风起免费观看全集完整版| 大型黄色视频在线免费观看| 一级毛片电影观看| 人人妻人人澡人人爽人人夜夜| 777久久人妻少妇嫩草av网站| 热99re8久久精品国产| 两个人免费观看高清视频| 亚洲午夜理论影院| 男女下面插进去视频免费观看| 水蜜桃什么品种好| 超色免费av| 亚洲av欧美aⅴ国产| 亚洲专区国产一区二区| 久9热在线精品视频| 午夜免费成人在线视频| 国产区一区二久久| 日本欧美视频一区| 高清在线国产一区| 大香蕉久久网| 午夜福利影视在线免费观看| 一级片免费观看大全| 婷婷成人精品国产| av福利片在线| 国产精品麻豆人妻色哟哟久久| 亚洲欧洲精品一区二区精品久久久| 99国产精品免费福利视频| 精品少妇内射三级| 大型av网站在线播放| 亚洲熟女毛片儿| 国产av又大| 亚洲av成人不卡在线观看播放网| 国产97色在线日韩免费| 国产又爽黄色视频| 美女福利国产在线| 欧美日韩成人在线一区二区| 亚洲美女黄片视频| 免费av中文字幕在线| 十八禁网站网址无遮挡| 又黄又粗又硬又大视频| 成人手机av| 日韩精品免费视频一区二区三区| 国产成人精品久久二区二区免费| 国产成人影院久久av| 国产日韩欧美在线精品| 国产成人影院久久av| 国产欧美日韩一区二区三区在线| 高清av免费在线| 老司机影院毛片| 999久久久精品免费观看国产| 精品午夜福利视频在线观看一区 | av片东京热男人的天堂| 精品少妇黑人巨大在线播放| 精品福利观看| 精品久久久久久电影网| 99re6热这里在线精品视频| 亚洲色图av天堂| 夜夜夜夜夜久久久久| 99在线人妻在线中文字幕 | 另类亚洲欧美激情| 成人永久免费在线观看视频 | tube8黄色片| 国产1区2区3区精品| 桃红色精品国产亚洲av| 精品视频人人做人人爽|