郝林 孫揚 牛曉輝
骨巨細胞瘤是一種局部侵襲性較強的良性腫瘤,少數(shù)可出現(xiàn)遠隔轉(zhuǎn)移,大宗病例的文獻報道多集中于四肢,治療方式主要包括刮除術、擴大刮除術 ( 應用高速磨鉆 ) 及整塊切除術,局部復發(fā)率 5%( 我科數(shù)據(jù) )~40%[1-4]。脊柱骨巨細胞瘤占全部骨巨細胞瘤的 1.4%~9.4%[5-9],由于其解剖位置的特殊性,手術切除后復發(fā)率普遍高于肢體。文獻報道中大部分行刮除術,少數(shù)行全椎體切除術,術后復發(fā)率 22.4%~41.7%[5,7-8,10-11]。2006 年 5 月至 2012 年5 月,我科采用擴大刮除方法治療 18 例良性脊柱骨巨細胞瘤患者,對治療結果進行研究,報告如下。
資料與方法
1. 納入標準:2006 年 5 月至 2012 年 5 月,于我科初次診治,并采取擴大刮除術治療的脊柱骨巨細胞瘤患者。
2. 排除標準:( 1 ) 復發(fā)病例;( 2 ) 術前接受放療病例;( 3 ) 術后隨訪時間不足 1 年;( 4 ) 臨床、影像學資料不完整;( 5 ) 無明確病理診斷。
本組 18 例脊柱骨巨細胞瘤患者,所有診斷均經(jīng)病理證實。男 8 例,女 10 例,年齡 20~56 歲,平均 31.6 歲;病變累及頸椎 1 例,胸椎 9 例,腰椎8 例;患者術前均存在不同程度局部疼痛,12 例合并肢體放射性疼痛;5 例合并脊髓功能受累,術前Frankel 分級[12]:B 級 2 例,C 級 2 例,D 級 1 例。所有患者術前均常規(guī)行 X 線、CT 及 MRI 檢查,影像學主要表現(xiàn)為膨脹性溶骨性破壞,絕大部分累及椎體和椎弓根,可合并皮質(zhì)破損及軟組織包塊。所有患者均為初次診治。
根據(jù)影像學檢查,對病變分別進行 Enneking 分期[13]及 Weinstein-Boiani-Biagini ( WBB ) 分期[14-15],病例資料見表 1。
1. 入路選擇:根據(jù)腫瘤部位和累及范圍選擇手術入路:腫瘤主要累及椎體的患者采用經(jīng)前路腫瘤擴大刮除、椎管減壓、椎體重建、內(nèi)固定術;累及椎體及椎弓的患者采用前后聯(lián)合入路,術中先行椎管后路減壓,切除椎弓腫物,并經(jīng)椎弓根行內(nèi)固定術,一期或二期行前路椎體腫瘤擴大刮除,椎體重建、內(nèi)固定術;單純累及后弓的患者行后路腫瘤擴大刮除、椎管減壓、椎弓根內(nèi)固定術。
2. 擴大刮除:將骨包殼外軟組織腫塊完整或分塊切除后,開足夠直視顯露腫瘤的骨窗,將骨包殼內(nèi)腫瘤徹底刮除,再用高速磨鉆進一步打磨骨包殼內(nèi)壁 ( 壁厚允許時應磨去 3~5 mm ),以徹底去除骨殼內(nèi)壁殘存的腫瘤組織。對于有條件的骨殼內(nèi)壁區(qū)域,可再行化學燒灼[3]。前后入路患者要分別經(jīng)過前側及后側切開分別去除腫瘤,直至肉眼所見手術視野內(nèi)均為正常組織后,才結束腫瘤的去除步驟。
3. 重建方式:以大塊自體骨或鈦網(wǎng)加自體碎骨植入,重建椎體結構,并以鋼板及椎弓根釘?shù)葍?nèi)固定器械重建脊柱穩(wěn)定性。
表1 本組 18 例患者臨床資料Tab.1 Clinical data of a series of 18 patients
4. 輔助放療:10 例術后接受放療,其中前路手術 4 例,前后路手術 4 例,后路手術 2 例,放療方案由放療科??漆t(yī)師制訂。
結 果
本組中所有患者均獲隨訪,隨訪時間 12~83 個月,中位隨訪時間 46 個月。典型病例見圖 1。
術后局部復發(fā) 4 例 ( 22.2% ),復發(fā)時間分別為初次術后 6、12、49、71 個月,平均 34.5 個月,4 例均為單純前路手術且術后未行輔助放療患者,腰椎 2 例,胸椎 2 例,Enneking 分期均為 3 期。其中 3 例再次行擴大刮除術并輔以術后放療,術后分別隨訪 12、33、40 個月,3 例均未見復發(fā);1 例拒絕手術,行單純放療,隨訪 59 個月,帶瘤存活。
1 例入院時即發(fā)現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移,術后隨訪 17 個月,死于心血管意外,術后 1 年復查肺部未見明顯進展。
術后疼痛消失 11 例,疼痛緩解 [ 視覺模擬評分( visual analogue scale,VAS ) ≤3 分 ] 7 例。5 例術前合并脊髓功能受累的患者,術后 Frankel 評分均獲不同程度改善 (表1),分別提高 1~2 級。
術后腦脊液漏 2 例,經(jīng)全身抗生素治療及抬高床尾后 1~3 周愈合。術后血腫壓迫胸段脊髓1 例,經(jīng)手術清除血腫后好轉(zhuǎn),脊髓功能完全恢復( Frankel E )。椎弓根釘折斷 1 例 ( 術后 2 年 ),患者無自覺癥狀,未行治療。
討 論
骨巨細胞瘤局部侵襲性強,術后較易復發(fā),對其治療方式一直存在爭議,Campanacci 等[1]對327 例骨巨細胞瘤患者的不同外科處理方式進行回顧性分析發(fā)現(xiàn),囊內(nèi)刮除的復發(fā)率為 27%,邊緣切除為 8%,廣泛或根治切除者無局部復發(fā)。近 10 余年,肢體骨巨細胞瘤擴大刮除術的使用已使其復發(fā)率降低到可接受的范圍內(nèi),明顯低于傳統(tǒng)的單純刮除[3,16]。Niu 等[3]報道了 283 例原發(fā)初治的肢體骨巨細胞瘤患者,囊內(nèi)單純刮除復發(fā)率為 56.1%,擴大刮除復發(fā)率為 8.6%,廣泛或根治切除復發(fā)率為 1.6%。擴大刮除術的關鍵是:開窗范圍應達到可直視腫瘤區(qū)域的各個角落,分塊切刮腫瘤后采用高速磨鉆打磨殘存骨殼,再酌情應用物理或化學方法滅活骨殼,從而經(jīng)過囊內(nèi)的方式達到邊緣切除的范圍。擴大刮除的方法與邊緣切除的方法不同點在于切除的方法沒有術中腫瘤組織對周圍正常組織的污染,但長期的臨床實踐表明,骨巨細胞瘤在刮除治療過程中,如果能夠正確地清理被污染的組織,并不增加腫瘤的復發(fā)率。在骨巨細胞瘤的治療中,腫瘤組織的殘留是局部復發(fā)的關鍵。
脊柱骨巨細胞瘤因為解剖關系復雜,手術不易徹底切除,文獻報道術后復發(fā)率 22.4%~41.7%[5,7-8,10-11]。采取單純囊內(nèi)刮除的復發(fā)率最高,Sanjay 等[8]報道 24 例,10 例復發(fā) ( 41.6% );Boriani等[5]報道 17 例,8 例復發(fā) ( 47.1% );Xu 等[10]報道66 例,30 例復發(fā) ( 45.5% )。對脊柱骨巨細胞瘤行單純囊內(nèi)刮除,切除范圍的局限會導致病灶殘留,各組報道的局部復發(fā)率均超過 40%。
圖 1表1中 8 號患者,男,31 歲 a:增強 CT 顯示 L4 椎體及附件骨巨細胞瘤,脊髓受壓;b~c:正側位 CT 重建顯示 L4 椎體及附件破壞情況;d~e:正側位 CT 重建顯示腫瘤擴大刮除,鈦網(wǎng)植骨重建,前路鋼板固定;f~g:術后 3.5 年,增強 CT 顯示局部未見復發(fā)Fig.1 Patient 8 in table 1, male, 31 years old a: Enhanced CT scan showed giant cell tumors of bone in L4 vertebral body and appendix, and spinal cord compression.b-c: Bone destruction of L4 vertebral body and appendix was showed in anteroposterior and lateral CT reconstruction; d-e: Antero-posterior and lateral CT reconstruction showed the tumors underwent extensive curettage, bone graft and reconstruction with titanium mesh, anterior fixation with plate; f-g: Three and a half years after the surgery, no local recurrence showed in enhanced CT scan
借鑒肢體骨巨細胞瘤擴大刮除的概念,本組18 例脊柱骨巨細胞瘤患者采取擴大刮除術。較傳統(tǒng)刮除不同之處在于:( 1 ) 盡可能多地分塊切除腫瘤侵及結構以獲得充分顯露;( 2 ) 直視下刮除后,在保護好脊髓及神經(jīng)根的情況下,用磨鉆打磨殘存骨殼再輔以化學燒灼。操作中充分顯露腫瘤所有侵及部位最為關鍵。本組中 4 例 ( 22.2% ) 復發(fā),均為單純前路手術患者,其中 3 例病變均已累及一側橫突,單純前路手術因常取側臥位,椎體對側的皮質(zhì)及椎弓處理相對困難,腫瘤組織的殘留是復發(fā)的主要原因;本組中 5 例通過前后聯(lián)合入路行擴大刮除術后均未見復發(fā),考慮與顯露充分有關。本研究中的 4 例復發(fā)患者,仍然是通過再刮除或單純放療的方法對疾病進行了有效地控制,長期隨訪無疾病進展的情況。本組病例最終疾病控制率為 100%。根據(jù)Boriani 等[17]1997 年提出的脊柱腫瘤手術設計:對于腫瘤單純累及椎體或椎體及一側椎弓根 ( 最大范圍 4~8 區(qū)或 5~9 區(qū) ),可采取前路手術;對于腫瘤累及椎體及兩側椎弓根 ( 最小范圍 4~9 區(qū) ) 或累及椎體及一側橫突 ( 最小范圍 3~5 區(qū)或 8~10 區(qū) ),應采取前后聯(lián)合入路手術;腫瘤單純累及椎弓時( 最大范圍 10~3 區(qū) ),可采取單純后路手術。因此,充分顯露、仔細操作、避免遺留死角是降低復發(fā)率的關鍵。特別是在腫瘤累及雙側椎弓根時,前后聯(lián)合入路非常必要。
Algrwahmed 等[16]報道肢體骨巨細胞瘤術中應用無水酒精或苯酚等輔助滅活方式能進一步降低擴大刮除的復發(fā)率,作者經(jīng) Meta 分析認為,盡管存在各種輔助滅活手段,高速磨鉆徹底清除腫瘤仍是降低復發(fā)率最關鍵的因素。在脊柱骨巨細胞瘤手術中,術區(qū)鄰近脊髓、神經(jīng)根及大血管,雖磨鉆及輔助滅活應用范圍受限,但仍可將大部分殘存骨殼進行處理。
Boriani 等[18]于 1996 年提出全椎體整塊切除術治療脊柱骨巨細胞瘤,根據(jù) WBB 分期選擇行全脊椎切除、椎體矢狀切除或后弓整塊切除術。Fidler等[19]報道 9 例,1 例復發(fā) ( 11.1% ),Boriani 等[5]報道 13 例,1 例復發(fā) ( 7.7% ),Xu 等[10]報道 11 例,1 例復發(fā) ( 9.1% )。全椎整塊切除的復發(fā)率雖低,但其手術操作復雜、風險較大的特點使其在病例的選擇性、推廣的普遍性兩方面受到局限[20-22]。
近年來,得益于超高電壓放療技術的發(fā)展[23-25],輔助放療在脊柱骨巨細胞瘤綜合治療中的地位開始得到重視。Miszczyk 等[26]報道 37 例放療治療骨巨細胞瘤,術后放療局部控制率 83%,單純放療局部控制率 69%;Feigenberg 等[23]報道 26 例放療治療骨巨細胞瘤,局部控制率 77%。文獻報道放療劑量在 21~80 Gy[27]。本組共 10 例術后輔助放療,前路4 例,前后路 4 例,后路 2 例,術后均未見復發(fā);單純前路且術后未放療患者 6 例,4 例復發(fā)。對放療的主要顧慮在于放療后惡變,文獻報道,采用中電壓放療的惡變率達 10%~20%[8,24],采用超高電壓放療后,惡變率顯著降低,Ruka 等[24]報道 77 例,2 例惡變 ( 2.6% ),F(xiàn)eigenberg 等[23]報道 26 例,1 例惡變 ( 4.8% )。本組 10 例術后輔助放療的患者,中位隨訪 41 ( 12~68 ) 個月,未見惡變。因此對擴大刮除術中腫瘤組織污染或殘存可能性大的患者可考慮輔助放療以降低復發(fā)率。
脊柱骨巨細胞瘤患者經(jīng)積極治療后多可長期存活,Boriani 等[5]報道 49 例中位隨訪 145 個月,6 例出現(xiàn)肺轉(zhuǎn)移,2 例死于疾病進展;Xu 等[10]報道 102 例中位隨訪 39.9 個月,7 例死于疾病進展;本組 18 例中位隨訪 46 個月,1 例肺轉(zhuǎn)移,為就診時即存在,術后 17 個月死于心血管意外,肺部未見明顯進展。文獻報道脊柱骨巨細胞瘤術后復發(fā)多在 2 年以內(nèi),但也有長達 82 個月復發(fā)的報道[5,8,10,20,28-29],本組 4 例復發(fā)病例中,2 例為 2 年內(nèi)復發(fā),最長復發(fā)間期為 71 個月,普遍觀點認為術后隨訪應在 5 年以上[5,10,30]。放療后惡變潛伏期較長,中位潛伏期在 10 年以上[23-24,26],因此,對術后采取過放療的患者,應設計更加個體化的隨訪。
本研究為回顧性研究,且病例數(shù)相對較少,同時又涉及不同分類分級,具體病例數(shù)更少,無法進行統(tǒng)計學分析;另外僅包含擴大刮除組病例,缺乏單純刮除組及整塊切除組病例,不能更好地比較不同手術方法之間的優(yōu)缺點。繼續(xù)擴充病例并引入對照組是下一步努力的方向。
回顧分析我科 18 例經(jīng)擴大刮除治療的原發(fā)初治脊柱骨巨細胞瘤病例,筆者認為擴大刮除術可以有效治療脊柱骨巨細胞瘤;對腫瘤累及椎體及后弓的病例行前后路聯(lián)合擴大刮除的徹底性更好;對擴大刮除術中腫瘤組織污染或殘存可能性大的患者,可考慮輔助放療以降低復發(fā)率;復發(fā)患者通過再次的刮除治療仍可以達到控制疾病的目的。
[1] Campanacci M, Baldini N, Boriani S, et al. Giant-cell tumor of bone. J Bone Joint Surg Am, 1987, 69(1):106-114.
[2] Kivioja AH, Blomqvist C, Hietaniemi K, et al. Cement is recommended in intralesional surgery of giant cell tumors: a Scandinavian Sarcoma Group study of 294 patients followed for a median time of 5 years. Acta Orthop, 2008, 79(1):86-93.
[3] Niu X, Zhang Q, Hao L, et al. Giant cell tumor of the extremity:retrospective analysis of 621 Chinese patients from one institution. J Bone Joint Surg Am, 2012, 94(5):461-467.
[4] Sung HW, Kuo DP, Shu WP, et al. Giant-cell tumor of bone:analysis of two hundred and eight cases in Chinese patients.J Bone Joint Surg Am, 1982, 64(5):755-761.
[5] Boriani S, Bandiera S, Casadei R, et al. Giant cell tumor of the mobile spine: a review of 49 cases. Spine, 2012, 37(1):E37-45.
[6] Dahlin DC. Giant-cell tumor of vertebrae above the sacrum: a review of 31 cases. Cancer, 1977, 39(3):1350-1356.
[7] Savini R, Gherlinzoni F, Morandi M, et al. Surgical treatment of giant-cell tumor of the spine. The experience at the Istituto Ortopedico Rizzoli. J Bone Joint Surg Am, 1983, 65(9):1283-1289.
[8] Sanjay BK, Sim FH, Unni KK, et al. Giant-cell tumours of the spine. J Bone Joint Surg Br, 1993, 75(1):148-154.
[9] Balke M, Henrichs MP, Gosheger G, et al. Giant cell tumors of the axial skeleton. Sarcoma, 2012, 2012:410973.
[10] Xu W, Li X, Huang W, et al. Factors affecting prognosis of patients with giant cell tumors of the mobile spine:retrospective analysis of 102 patients in a single center. Ann Surg Oncol, 2013, 20(3):804-810.
[11] Martin C, McCarthy EF. Giant cell tumor of the sacrum and spine: series of 23 cases and a review of the literature. Iowa Orthop J, 2010, 30:69-75.
[12] Frankel HL, Hancock DO, Hyslop G, et al. The value of postural reduction in the initial management of closed injuries of the spine with paraplegia and tetraplegia. I. Paraplegia, 1969, 7(3):179-192.
[13] Enneking WF. Musculoskeletal tumor surgery. New York:Churchill Livingstone. 1983: 87-88.
[14] Hart RA, Boriani S, Biagini R, et al. A system for surgical staging and management of spine tumors. A clinical outcome study of giant cell tumors of the spine. Spine, 1997, 22(15):1773-1783.
[15] Chan P, Boriani S, Fourney DR, et al. An assessment of the reliability of the Enneking and Weinstein-Boriani-Biagini classifications for staging of primary spinal tumors by the Spine Oncology Study Group. Spine, 2009, 34(4):384-391.
[16] Algawahmed H, Turcotte R, Farrokhyar F, et al. High-speed burring with and without the use of surgical adjuvants in the intralesional management of giant cell tumor of bone: a systematic review and meta-analysis. Sarcoma, 2010, 2010.
[17] Boriani S, Weinstein JN, Biagini R. Primary bone tumors of the spine. Terminology and surgical staging. Spine, 1997, 22(9):1036-1044.
[18] Boriani S, Biagini R, De Iure F, et al. En bloc resections of bone tumors of the thoracolumbar spine. A preliminary report on 29 patients. Spine, 1996, 21(16):1927-1931.
[19] Fidler MW. Surgical treatment of giant cell tumours of the thoracic and lumbar spine: report of nine patients. Eur Spine J,2001, 10(1):69-77.
[20] Junming M, Cheng Y, Dong C, et al. Giant cell tumor of the cervical spine: a series of 22 cases and outcomes. Spine, 2008,33(3):280-288.
[21] Boriani S, Bandiera S, Donthineni R, et al. Morbidity of en bloc resections in the spine. Eur Spine J, 2010, 19(2):231-241.
[22] Yamazaki T, McLoughlin GS, Patel S, et al. Feasibility and safety of en bloc resection for primary spine tumors: a systematic review by the Spine Oncology Study Group. Spine,2009, 34(Suppl 22):S31-38.
[23] Feigenberg SJ, Marcus Jr RB, Zlotecki RA, et al. Radiation therapy for giant cell tumors of bone. Clin Orthop Relat Res,2003, (411):207-216.
[24] Ruka W, Rutkowski P, Morysiński T, et al. The megavoltage radiation therapy in treatment of patients with advanced or difficult giant cell tumors of bone. Int J Radiat Oncol Biol Phys, 2010, 78(2):494-498.
[25] Bhatia S, Miszczyk L, Roelandts M, et al. Radiotherapy for marginally resected, unresectable or recurrent giant cell tumor of the bone: a rare cancer network study. Rare Tumors, 2011,3(4):e48.
[26] Miszczyk L, Wydmański J, Spindel J. Efficacy of radiotherapy for giant cell tumor of bone: given either postoperatively or as sole treatment. Int J Radiat Oncol Biol Phys, 2001, 49(5):1239-1242.
[27] Ma Y, Xu W, Yin H, et al. Therapeutic radiotherapy for giant cell tumor of the spine: a systemic review. Eur Spine J, 2015,24(8):1754-1760.
[28] Yin H, Yang X, Xu W, et al. Treatment and outcome of primary aggressive giant cell tumor in the spine. Eur Spine J, 2015,24(8):1747-1753.
[29] Habibou ML, Boutarbouch M, Oudghiri MY, et al. Surgical treatment of giant cell tumor of the cervicothoracic spine with combined anterior and posterior approaches. J Surg Case Rep,2015, 2015(2).
[30] Ben NA, Said IB, Badri M, et al. Giant cell tumor of the sixth thoracic vertebra: case report. Turk Neurosurg, 2015, 25(3):475-478.