自發(fā)性海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺多途徑血管內治療進展

【摘要】 自發(fā)性海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺（SCS-DAVF）是瘺口在海綿竇及周圍的硬腦膜壁的硬腦膜動靜脈短路，血管內治療以栓塞共同流出道海綿竇及引流靜脈為主，療效確切。本文針對其臨床表現(xiàn)、動靜脈途徑塞策略、并發(fā)癥等最新進展進行綜述。

【關鍵詞】 海綿竇；動靜脈瘺；途徑；栓塞；并發(fā)癥

【中圖分類號】 R651；R743 【文獻標志碼】 A 【文章編號】 1672-7770（2024）04-0456-04

Progress in multichannel intravascular treatment of spontaneous cavernous sinus dural arteriovenous fistula LI Fei， WANG Shaobing， OUYANG Wei， YU Jiasheng. Department of Neurosurgery， Hubei Provincial Hospital of Integrated Chinese amp; Western Medicine， Wuhan 430015， China

Corresponding author： OUYANG Wei

Abstract： Spontaneous cavernous sinus dural arteriovenous fistula（SCS-DAVF） is a dural arteriovenous shunt with fistula in the cavernous sinus and surrounding dural wall. Endovascular treatment is mainly embolization of the common outflow tract of cavernous sinus and draining vein， and the curative effect is definite. This article reviews the latest research progress in clinical manifestations， arteriovenous route occlusion strategy， and complications.

Key words： cavernous sinus； arteriovenous fistula； route； embolization； complication

基金項目：湖北省自然科學基金項目（2022CFB612）

作者單位：430015 武漢，湖北省中西醫(yī)結合醫(yī)院神經外科（李飛，王少兵，歐陽偉）；華中科技大學同濟醫(yī)學院附屬同濟醫(yī)院神經外科一病區(qū)（于加?。?/p>

通信作者：歐陽偉

自發(fā)性海綿竇區(qū)硬腦膜動靜瘺（spotaneous cavernous sinus dural arteriovenous fistula，SCS-DAVF）作為一種臨床相對少見的腦血管畸形，病因未明確^[1]，臨床表現(xiàn)各異^[2-4]，以眼部及頭痛癥狀為主，發(fā)病隱匿，早期海綿竇壓力不高，臨床癥狀不明顯容易漏診，數(shù)字化減影血管造影（digital subtraction angiography，DSA）檢查前，熟知其臨床表現(xiàn)并早期診斷顯得更為關鍵。針對該疾病，血管內治療已成為首選治療方案，包括靜脈途徑（transvenous embolization，TVE），動脈途徑（transcatheter arterial embolism，TAE）及動靜脈聯(lián)合入路。不同材料及治療路徑的選擇臨床爭議較多^[5]，了解不同材料特點及治療路徑的優(yōu)缺點及操作技巧才能更好地達到臨床治愈標準。

1 臨床表現(xiàn)

臨床研究證實自發(fā)性海綿竇動靜脈瘺的引流靜脈作為獨立的危險因素^[6]與臨床表現(xiàn)密切相關，再有海綿竇內壓力升高所致顱神經受壓（Ⅲ、Ⅳ、Ⅴ）麻痹癥狀：（1）最常見癥狀（80%以上^[7]）以眼部癥狀為主，表現(xiàn)球結膜充血、眼球突出、復視等，因眼部靜脈引流包括眼上眼下及內眥靜脈代償性迂曲擴展靜脈回流障礙所致；（2）經翼叢靜脈及沿下竇引流表現(xiàn)以顱內雜音波動性耳鳴為主；（3）經皮層靜脈（大腦中靜脈、眶面靜脈）引流可表現(xiàn)為顱內出血、頭痛、癲癇、認知功能障礙等；（4）頭痛常為首發(fā)癥狀不僅與海綿竇壓力改變有關，還與血壓及體位變化（直立性頭痛）的間接影響有關。對于早期反復發(fā)作的輕微頭痛、“結膜炎”治療無緩解的患者^[8]，均應行DSA檢查以明確。

2 術前DSA及血管風險評估

DSA作為診斷金標準，檢查應明確：（1）供血動脈：頸內、頸外，單側或雙側。臨床常用Barrow分型來評估：B型頸內動脈硬腦膜分支與海綿竇相通C型頸外動脈硬腦膜分支與海綿竇相通D型頸內頸外硬腦膜分支與海綿竇相通。有學者提出用Barrow分型來選擇入路^[9]。（2）引流靜脈：引流方向及靜脈血流量，臨床常用Borden分型：Ⅰ型只有靜脈竇和硬膜靜脈回流，Ⅱ型兼有靜脈竇，硬膜靜脈和軟腦膜靜脈回流。Ⅲ型只有軟腦膜靜脈回流。Borden分型主要用于預后及出血風險評估。（3）瘺口位置及數(shù)量^[10]。選擇治療途徑及方案前，應明確不同路徑血管操作的可行性及風險。

2.1 供血動脈 （1）頸內動脈發(fā)出的腦膜垂體干^[11]，血管纖細脆弱，微導絲易穿破出血，通過應輕柔，微導管到位困難，多需球囊輔助到位，且可供返膠距離短，通過腦膜背側干與對側存在吻合，可出現(xiàn)嚴重并發(fā)癥可能，一般不作為常規(guī)入路選擇；（2）腦膜中動脈（頸外路徑栓塞的首選動脈路徑^[12]），因其參與頸外供血的比例高，且其路徑走行直且長，導管易到位；允許足夠的膠返流，保證膠向前彌散的充分，完全栓塞瘺口；拔管無血管痙攣及出血的擔憂，因其獨特的血管優(yōu)勢并發(fā)癥少可作為治療首選；（3）咽升動脈：通過下頜動脈及破裂孔動脈與前循環(huán)頸內動脈吻合，通過枕動脈與后循環(huán)椎動脈吻合，且參與多組顱神經供血，操作不當易出現(xiàn)顱神經麻痹、失明等嚴重并發(fā)癥，盡量不要用此血管作為目標^[13]。術前DSA應逐根血管超選造影以明確血管構筑（單支或多支供血），危險吻合及通路的可行性，甚至需要3D造影明確位置關系。

2.2 引流靜脈 造影以明確引流靜脈與海綿竇的溝通方式，由于病理狀態(tài)下血流重新分布導致部分引流通道不顯影，明確生理狀態(tài)下海綿竇的溝通對路徑選擇至關重要，海綿竇向前與眼上，眼下靜脈溝通；向外與蝶頂竇，大腦中淺靜脈及側裂靜脈溝通；向后與巖上竇，巖下竇（inferior petrosal sinus，IPS）基底靜脈溝通；向下與導靜脈翼叢靜脈溝通。造影需明確引流單側還是雙側引流、海綿間竇是否顯影、血管迂曲程度、引流靜脈顯影情況及有無血栓、IPS開放與否。

2.3 瘺口 DSA對確認治療靶點瘺口至關重要，有研究認為頸動脈（carotid，CA）-DAVF瘺口位于靜脈竇壁上或靜脈竇附近1 cm范圍^[14]，除了典型的“水母狀”標志，有時需要正側位加斜位造影以避開骨性標志的影響。也有報道76.47%的瘺口位于海綿竇后部^[15]，造影劑最早最濃密聚集的部位即為瘺口所在海綿竇分隔。術中可借助微導管到位后可多次超選造影，引流靜脈最多處即為瘺口。

3 材料選擇

3.1 液體栓塞劑 目前臨床常用的Onyx18為非粘附性液體栓塞劑，主要成分為次乙烯醇異分子聚合物及其溶劑二甲基亞砜（DMSO），當配比濃度為6%時，即為常用的Onyx18，遇血液時次乙烯醇聚合凝固形成栓塞劑。缺點是DMSO有較強的血管毒性，損傷血管內膜引起痙攣出血等并發(fā)癥^[16]，在海綿竇表現(xiàn)為顱神經損傷和麻痹。其中接觸時間是影響血管毒性的重要因素，Rhim等^[17]的研究證實0.3 mL二甲基亞砜在40 s內注射完是安全的，文軍等^[18]的研究表明30 s、60 s、90 s緩慢推注0.5 mL并沒有導致明確血管痙攣及血管壁壞死。目前臨床常用0.1～0.15 mL/min的推注方式。優(yōu)點是不粘管、易于操作、彌散性好、可控性高等。因臨床效果明確而廣泛應用^[19]，臨床常用推注—返流—停頓（30 s～2 min）—推注方式操作已達到完全閉塞瘺口，返流一般控制在1.0～1.5 cm不影響拔管操作。針對海綿竇硬腦膜動靜瘺則采用注膠—彌散—凝結—停頓—再注膠的方式，以控制在海綿竇的快速彌散。也有部分單位使用NBCA（Glubran2）及NBCA-MS有效成分α氰基丙烯酸正丁酯作為液體栓塞劑，優(yōu)點是黏性強、聚合快、臨床效果明確；缺點是臨床需要合理的配比濃度，且彌散與血流速度相關，可控性差，滲透彌散性能差，導致不完全栓塞。僅允許一次注射并要求快速撤管經動脈途徑栓塞時需要多支超選，增加操作量，黏管拔管易導致斷管損傷周圍結構。臨床選擇相對較少。其他材料還有國產EVAL^[20]，其黏度與溫度、配比濃度有關。臨床中會有推出阻力過大、把控困難的問題。無水乙醇臨床有報道治療血管畸形，未見對此瘺的治療研究。所有的注膠位置應當在微導管靠近瘺口或盡量靠近瘺口，保證完全栓塞瘺口，并多角度觀察膠的彌散，Onyx臨床使用最為廣泛。

3.2 固體栓塞材料

3.2.1 球囊 有文獻報道應用于與該瘺的輔助栓塞中，對于海綿竇（cavemous sinus，CS）-DAVF主要用于動脈途徑防止返膠，還可增加動脈端的支撐力和壓力保證微導管盡量靠近瘺口的同時促使膠充分彌散，且放置于引流靜脈或靜脈竇內時，可限制過度彌散^[21]。放置均應盡量靠近瘺口。

3.2.2 彈簧圈 通過減少海綿竇血流，并于膠形成“鋼筋混凝土”結構，既保證了海綿竇鑄型，又防止膠的過度彌散，以達到治愈栓塞。對于粗大引流靜脈，特別是皮層靜脈引流，應先于引流靜脈海綿竇開口處填塞予以保護，以防血流改變引起的出血并發(fā)癥。一項通過對海綿新型分區(qū)法臨床研究的Logistic回歸分析顯示^[15]，海綿竇過度填塞，尤其是頸內動脈水平段中側區(qū)彈簧圈容量大于27 mm³可能導致持續(xù)性外展神經麻痹，彈簧圈填塞時應注意。

4 動脈路徑

海綿竇硬腦膜動靜脈瘺因位置深，解剖關系復雜，血管內介入治療已為首選。動脈途徑作為最早應用最簡便的治療方式，因瘺口有多根細小動脈或神經滋養(yǎng)動脈供血導致動脈途徑治療存在復發(fā)情況出現(xiàn)，且因其導管到位困難、返膠、移膠、危險吻合等問題受到爭議，曾被認為低效率高風險治療方式^[10]，但隨著材料進步及栓塞技術的提高及理念的轉變，動脈入路仍是高效簡便的選擇。

4.1 動脈途徑選擇適應癥 （1）首選頸外動脈供血血管^[22]，單一頸外動脈供血的瘺較理想，尤以腦膜中動脈（額支）供血為主的瘺，腦膜中動脈較為平直，且允許5 cm的膠返流而不影響拔管；（2）靜脈途徑迂曲，微導管無法到位，靜脈竇不顯影，超選困難的；（3）材料（球囊等）及技術允許的。不一定選擇粗大的供血動脈，應選擇盡量靠近瘺口的，盡量避免選擇腦膜垂體干和咽升動脈。

4.2 動脈途徑的改進技術

4.2.1 遠端血管阻斷技術 動脈途徑栓塞DAVF最常遇到的問題，動脈迂曲導管到位困難，甚至離瘺口有一定的距離，加上膠的返流，導致手術失敗；微導絲纖細，沒有足夠的支撐力無法超選，甚至成攀進入非目標血管，近端阻斷技術可有效解決上述問題。彈簧圈或球囊臨時阻斷遠端血管分支對目標分支的影響，不僅可為近端超選提供足夠的支撐力，還能保證微導管前行更遠距離以到達瘺口。

4.2.2 “楔入”技術^[23]將微導管盡量送向遠端楔入供血動脈遠端，阻斷血流，使微導管遠端的供血動脈變成微導管的延伸，以保證膠向前彌散封閉瘺口，臨床效果明確。

4.2.3 高壓鍋技術 供血動脈近端予以球囊或彈簧圈阻斷防止膠的返流，并增加膠向前彌散的壓力，臨床效果明確。

5 靜脈途徑

靜脈入路目前作為臨床公認的海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺的標準入路^[24]，治愈率達90%以上^[25]。靜脈入路通過栓塞瘺共同流出到海綿竇及瘺口及引流靜脈達到治愈目的。

5.1 頸內靜脈—巖下竇—海綿竇入路 因路徑最短最直作為經典的首選靜脈入路，臨床中遇到最多問題便是IPS的超選和開通，熟知IPS的解剖顯得尤其重要。

5.1.1 IPS匯入類型頸內靜脈 Ⅰ型IPS直接匯入頸靜脈球（45%）；Ⅱ型IPS與髁前靜脈吻合后匯入頸內靜脈，髁前靜脈再與椎旁靜脈叢或枕靜脈叢溝通（24%）；Ⅲ型IPS以靜脈叢的方式多支匯入頸內靜脈。Ⅳ型IPS不匯入頸內，引流入其他靜脈叢。臨床中遇到難以超選的開口常見的解決辦法^[26]是將6F導引導管置于頸靜脈球附近逆行造影，泥鰍導絲于頸2椎體及乙狀竇開口附近反復輕柔探查，其入口最常在頸內靜脈的前內側。泥鰍導絲+5F單彎造影管是超選IPS的黃金組合。

5.1.2 對于未顯影IPS的開通技術 Miller等^[27]報道60%～80%的IPS閉塞可經機械開通。導引導管頭端塑形（70°～90°），微導管塑形60°沿下竇走向探查進入海綿竇；泥鰍導絲在空白路圖下進入海綿竇拔出泥鰍后留下路徑圖，微導絲再在此路徑下探查進入IPS，并超選造影證實；微導絲更易成攀進入海綿竇；微導絲攜帶小球囊，借助球囊擴展到達海綿竇。

5.2 股靜脈—面靜脈—眼上靜脈入路 此入路缺點是路徑長，血管迂曲角度大微導絲超選困難，導致面靜脈痙攣，并有損傷眼上靜脈致血栓的風險，臨床主要作為其他入路失敗的補救措施。眼靜脈血栓形成無法實現(xiàn)時，還可經股靜脈—頸外靜脈—顳淺靜脈—眶上靜脈—眼上靜脈入路治療海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺，臨床報道確實有效。

5.3 穿刺類入路 眶上切開眼靜脈穿刺入路即面靜脈穿刺—眼上靜脈入路，經眶海綿竇穿刺入路，經卵圓孔穿刺海綿竇入路等，臨床均有開展。但因技術相對困難，并發(fā)癥等并非常規(guī)入路選擇。81%的眼上靜脈匯入海綿竇，病理狀態(tài)下眼靜脈代償擴張，可行性強、且路徑短、安全有效?？羯涎垤o脈切開穿刺^[28]為眉弓下緣眶上切跡中內1/3處畫2 cm的弧形切口線，消毒、鋪孔巾、切開皮膚和皮下組織，在眶上切內上方或B超定位，找到眼上靜脈后分離1～1.5 cm并拉直，直視下穿刺針向海綿竇方向穿刺并送入導絲，透視證實是否進入海綿竇。經眶眼上靜脈穿刺技術操作簡單安全，可臨床推廣，待臨床研究評價。

6 小 結

海綿竇區(qū)硬腦膜動靜脈瘺臨床表現(xiàn)多樣，發(fā)病隱匿，臨床工作盡量做到早發(fā)現(xiàn)早行腦血管造影檢查。血管內栓塞治療作為首選方式，動靜脈途徑因各自的優(yōu)點在臨床中開展。動脈途徑雖然受到爭議，但掌握正確的技術要點，選擇合適的材料仍是臨床高效安全的治療手段；靜脈途徑因安全治愈率高已成為標準治療方式，不同途徑的選擇根據(jù)自身技術及材料情況抉擇。經眶眼上靜脈穿刺海綿竇路徑隨著技術進步也許會成為常規(guī)治療方式選擇。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

作者貢獻聲明：李飛負責起草并查閱國內外最新五年內文獻資料，并結合臨床實踐；王少兵、歐陽偉負責總結最新的理論及技術的改進方法，提出自己的觀點；于加省負責技術支持及理論指導。

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（收稿2022-11-05 修回2023-04-09）