肝臟合并肺臟曼氏裂頭蚴病1例

宗來斌 李娜 孔鋮英 畢文姿 朱志強 吳劍涌 阮衛(wèi) 夏肖萍

患者女，55 歲。因“右側胸腹部疼痛伴間斷發(fā)熱6 d”于2021 年9 月26 日至浙江大學醫(yī)學院附屬第四醫(yī)院急診?；颊邿o畏寒寒戰(zhàn)，無喘息、氣促，無惡心、嘔吐。急診查全腹部CT 平掃未見明顯異常，肺部CT 平掃提示右側胸腔積液，右肺上葉及下葉感染（圖1），血常規(guī)：WBC 11.3×109/L，中性粒細胞、淋巴細胞、單核細胞、嗜酸性粒細胞、嗜堿性粒細胞百分比分別為55.3%、16%、2.9%、25.6%、0.2%，CRP 35.6 mg/L，肌鈣蛋白Ⅰ＜0.001 ng/mL，ALT 56 U/L，AST 54 U/L。患者擬“肺部感染”收治入院，予頭孢曲松2 g/次、1 次/d 聯(lián)合莫西沙星0.4 g/次、1 次/d 靜脈滴注治療。入院查體：體溫36.8 ℃，心率95 次/min，呼吸21 次/min，血壓119/74 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）。神志清，精神軟，皮膚鞏膜無黃染。雙肺呼吸運動對稱，未觸及胸膜摩擦感，右下肺叩診呈實音，雙肺呼吸音粗，右下肺可聞及濕啰音。心律齊，各瓣膜未聞及病理性雜音。腹平軟，無壓痛反跳痛，肝脾肋下未觸及。神經(jīng)系統(tǒng)無異常。詢問患者流行病學史，既往多次生食石蛙心臟史，末次食用時間為2021 年6 至7 月，無共同食用者。詢問患者既往就診史，患者因“右中腹脹痛”于2021 年3 月29 日和9 月13 日分別在浙江大學醫(yī)學院附屬第四醫(yī)院消化科和普外科就診。消化科就診查血常規(guī)無異常，全腹部增強CT、肺部CT 平掃未見異常，無痛胃腸鏡提示慢性非萎縮性胃炎伴糜爛，結腸多發(fā)息肉。普外科就診查體腹平軟，無壓痛、反跳痛，結合消化科檢查結果，告知患者注意生活方式，不適隨診。入院后積極尋找病因，查糞便常規(guī)+隱血實驗陰性，PCT 0.077 ng/mL，ESR 67 mm/h，結核桿菌抗體IgG 陰性，9 月27日、29 日連續(xù)送痰液細菌、真菌培養(yǎng)，痰液細菌、真菌、抗酸涂片，結果均陰性。9月28 日行胸腔閉式引流術，引流出深黃色膿性液體約500 mL，并留置引流管。胸水常規(guī)：李凡他陽性，紅細胞2 200×106/L，有核細胞28 085×106/L，有核細胞分類中性粒細胞、淋巴細胞、單核細胞、嗜酸性粒細胞分別為5%、3%、2%、90%。胸水生化：總蛋白59.5 g/L，白蛋白32.3g/L，葡萄糖1.35 mmol/L，乳酸脫氫酶780 U/L，腺苷脫氫酶15 U/L。胸水培養(yǎng)、抗酸涂片均陰性，胸水脫落細胞學未見腫瘤細胞。9 月30 日行支氣管鏡檢查，兩側支氣管均通暢，未見新生物，右肺下葉基底段見較多泡沫痰，于該處行肺泡灌洗術。肺泡灌洗液細菌、真菌培養(yǎng)，細菌、真菌、抗酸涂片，隱球菌莢膜抗原，GM 實驗，X-pert 均陰性，液基細胞學檢查未見腫瘤細胞，肺泡灌洗液高通量測序技術未檢測到致病菌基因序列。聯(lián)系檢驗科，胸水、肺泡灌洗液、糞便找寄生蟲及蟲卵均陰性。患者住院9 d，體溫在37～39 ℃徘徊，頭孢曲松聯(lián)合莫西沙星治療無效，右側胸腹疼痛癥狀未緩解，10月4 日起予塞來昔布0.2 g 口服對癥治療。回顧病史，患者嗜酸性粒細胞明顯增高，有多次生食石蛙心臟史，常規(guī)病原學檢測均陰性，患者無喘息，無鼻息肉，鼻竇CT 檢查提示兩側篩竇輕度炎癥，而且有胸腔積液，嗜酸性粒細胞肺炎可能性較小，考慮寄生蟲感染可能性大。10月4 日將患者血清送至杭州金域醫(yī)學進行寄生蟲抗體檢測，10 月7 日回報裂頭蚴IgG 抗體（ELISA 法）陽性，肺吸蟲、豬囊尾蚴、血吸蟲、包蟲、肝吸蟲、廣州管圓線蟲IgG 抗體，弓形蟲IgG、IgM 抗體均陰性。聯(lián)系浙江省疾病預防控制中心，復查血清、胸水寄生蟲抗體，均檢測出曼氏裂頭蚴抗體強陽性，建議吡喹酮治療。10 月8 至10 日連續(xù)給予吡喹酮治療60 mg/（kg·d），停用頭孢曲松和莫西沙星。治療后復查血常規(guī)，嗜酸性粒細胞下降至0.1%，胸水常規(guī)：李凡他陽性，紅細胞240×106/L，有核細胞2 750×106/L，有核細胞分類中性粒細胞、淋巴細胞、單核細胞、嗜酸性粒細胞分別為16%、10%、2%、72%，肝功能：ALT 23 U/L，AST 34 U/L。10 月10 日起體溫出現(xiàn)反跳增高，考慮殺蟲治療后蟲體死亡后分解釋放的物質(zhì)導致發(fā)熱，不除外細菌感染的可能，于10 月11 日拔除胸腔引流管，予頭孢哌酮/舒巴坦2 g 靜脈滴注、1 次/8 h，并給予甲強龍40 mg 靜脈滴注，10 月12日后體溫恢復正常。在治療寄生蟲的同時，積極進行影像學檢查，查找裂頭蚴是否感染其他組織器官。10 月8 日顱腦CT平掃和眼眶CT 平掃未提示寄生蟲感染，10 月10 日顱腦MRI 平掃和眼眶MRI 平掃未提示寄生蟲感染。10 月13 日肝臟MR 增強檢查提示肝右葉斑片狀異常強化，部分管狀影，考慮寄生蟲感染可能（圖2）?；颊唧w溫穩(wěn)定后于10 月15 日出院。出院后門診隨訪，患者無發(fā)熱，無腹痛，偶感右胸部悶、脹感，呼吸時偶有胸部不適。

圖1 患者肺部CT 變化

2021 年11 月22 日患者再次入院進行第二療程鞏固治療，11 月23 至11 月25日連續(xù)給予吡喹酮治療60 mg/（kg·d），同時予甲強龍40 mg 靜脈滴注。入院復查血常規(guī)：WBC 4.1×109/L，中性粒細胞、淋巴細胞、單核細胞、嗜酸性粒細胞、嗜堿性粒細胞百分比分別為46.2%、40.5%、5.9%、7%、0.4%，CRP 0.6 mg/L。復查肺部CT 平掃，與9 月26 日相比，感染灶明顯吸收（圖1）。復查肝臟MRI 增強提示感染灶較10 月13 日明顯吸收（圖2）?；颊?1 月26 日出院，無胸腹疼痛，無發(fā)熱。后門診隨訪（末次隨訪時間2023 年2 月28日），患者癥狀完全消失，臨床治愈。

圖2 患者肝臟MR 增強檢查影像圖（A：2021 年10 月13 日；B：2021 年11 月24 日）

討論曼氏迭宮絳蟲成蟲主要寄生于犬、貓科動物體內(nèi)，偶然寄生于人小腸中，其幼蟲（裂頭蚴）可寄生于人體，引起曼氏裂頭蚴病。裂頭蚴最常見的寄生部位是皮下、眼部、口腔頜面部、中樞神經(jīng)系統(tǒng)等部位，寄生于內(nèi)臟較少見[1]。肝臟合并肺臟曼氏裂頭蚴病極其罕見。

裂頭蚴病臨床表現(xiàn)沒有特征性，容易誤診[2]，臨床首診誤診率高達57.7%[3]。手術中或者組織活檢發(fā)現(xiàn)蟲體是最直接的診斷依據(jù)。影像學檢查有助于裂頭蚴病的輔助診斷，有研究表明肺曼氏裂頭蚴病CT 檢查表現(xiàn)為肺部斑片狀或多發(fā)小結節(jié)影，多合并胸腔積液[3]，也有研究發(fā)現(xiàn)肺曼氏裂頭蚴病CT 特征表現(xiàn)為“隧道征”和“遷移征”[4]。肝臟裂頭蚴病較罕見，國外有文獻報道了1 例肝裂頭蚴病CT、MRI、超聲的影像學表現(xiàn)[5]，可以作為臨床診斷肝裂頭蚴病的參考。外周血嗜酸性粒細胞增高時，應注意寄生蟲感染的鑒別診斷，但是寄生蟲感染患者的嗜酸性粒細胞不一定增高[6]。史冬梅等[3]研究發(fā)現(xiàn)曼氏裂頭蚴病患者外周血嗜酸性粒細胞增高的比例為53.8%，莫志碩等[7]研究認為內(nèi)臟型裂頭蚴病外周血嗜酸性粒細胞增高的比例較高，提示嗜酸性細胞水平可作為內(nèi)臟型裂頭蚴病驅(qū)蟲治療效果的評估指標之一，但也有研究表明曼氏裂頭蚴病外周血嗜酸性粒細胞不增高甚至下降[8-9]。血清學方法檢測裂頭蚴抗體是非常不錯的方法，特別對于裂頭蚴感染病灶難以找到，或者對于組織活檢和手術較難開展的患者[10]。ELISA 檢測裂頭蚴抗體的靈敏度1.00，特異度0.97 以上[10-11]，缺點是與華支睪吸蟲病、豬囊尾蚴病、肺吸蟲病存在抗原抗體交叉反應[12]。

曼氏裂頭蚴病的治療，手術去除裂頭蚴是最有效的方法，裂頭蚴須完整去除，因為剩余的頭節(jié)會導致疾病復發(fā)[2]。對于不能進行手術或者不接受手術治療的患者，可選擇的治療藥物包括吡喹酮、阿苯達唑和甲苯達唑。臨床使用較多的藥物為吡喹酮，其次為阿本達唑，有不少手術加用和單用吡喹酮或者阿本達唑臨床治愈的病例報道，也有不少臨床治療后復發(fā)的病例報道[3,6,13]。

綜上所述，曼氏裂頭蚴病臨床表現(xiàn)無特征性，臨床經(jīng)驗較少，容易誤診，延誤治療；內(nèi)臟曼氏裂頭蚴病影像學表現(xiàn)無特征性，臨床較難診斷，MRI 檢查比CT檢查在內(nèi)臟裂頭蚴病輔助診斷中更有價值；嗜酸性粒細胞增高，可以提示臨床注意寄生蟲感染的鑒別診斷，同時，治療后嗜酸性粒細胞下降可作為內(nèi)臟曼氏裂頭蚴病治療效果的評價；血清學檢測曼氏裂頭蚴特異性抗體是臨床較好的檢測方法，可彌補病原學和影像學診斷的不足；對于內(nèi)臟型裂頭蚴病，吡喹酮治療有不錯的療效。