兒童宮腔積膿1例病例報道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

許阡，段華，王金娟，李琳

宮腔積膿是婦科感染性疾病之一，表現(xiàn)為子宮腔內(nèi)膿液的積聚，其發(fā)病率僅為0.1%～0.5%[1]。常見于絕經(jīng)后女性，通常無明顯癥狀，部分患者表現(xiàn)為陰道流膿，絕經(jīng)后陰道出血，下腹痛等；癥狀嚴(yán)重還可能導(dǎo)致子宮穿孔，甚至發(fā)展為膿毒血癥等全身中毒癥狀而危及生命[2]。宮腔積膿在絕經(jīng)前婦女中較少見，尤其是兒童，國內(nèi)外鮮有報道。本文報道1例10歲兒童宮腔積膿，回顧性總結(jié)其診斷和治療經(jīng)驗，并結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，報道如下。

1 病例報告

患者，女，10歲2個月，因“間斷性下腹隱痛半年，持續(xù)性腹痛陣發(fā)性加重12 d”于2020年8月急診入院。患者衛(wèi)生習(xí)慣欠佳，無排尿后擦拭、流動水清潔外陰等習(xí)慣，洗澡間隔1～8周不等，無藥物服用史，無外傷史。該患者半年前間斷出現(xiàn)下腹隱痛，可忍受，持續(xù)1～2 d自行緩解，未診療。12 d前無明顯誘因出現(xiàn)持續(xù)性下腹疼痛，陣發(fā)性加重，伴腹脹、排便次數(shù)增加、肛門墜脹，體溫波動最高達(dá)38℃，就診于外院行靜脈頭孢美唑抗炎治療6 d，體溫下降后復(fù)升，無惡心、嘔吐、腹瀉，無尿頻、尿急、尿痛等不適。

轉(zhuǎn)診至我院，一般查體：患者生命體征平穩(wěn)，體溫37.9℃，強(qiáng)迫臥位，發(fā)育中等，乳房未發(fā)育；第一次婦科查體(患者配合欠佳)：外陰未發(fā)育，無陰毛，前庭中部可見尿道口，其下可見一凹陷，未見陰道外口；肛查：盆腹腔可觸及直徑10 cm大小包塊，其上極平臍，邊界清，張力大，壓痛明顯，活動差。急查化驗結(jié)果回報：白細(xì)胞計數(shù):15.04×109/L，中性粒細(xì)胞比例：76.4%，C反應(yīng)蛋白：25.0 mg/L，降鈣素原：0.10 ng/mL；凝血五項D-二聚體：1.73 mg/L；內(nèi)分泌六項：促卵泡激素(follicle stimulating hormone，F(xiàn)SH)：0.04 IU/L，促黃體生成素(luteinizing hormone，LH)：0.03 IU/L，雌二醇：70.9 pmol/L，孕酮：0.20 ng/mL，睪酮II：0.33 nmol/L，尿、便常規(guī)、生化全項、肝膽胰脾雙腎、輸尿管膀胱B超未見明顯異常；婦科經(jīng)腹部超聲提示：盆腔可見非均質(zhì)回聲，范圍約9.5 cm×7.2 cm×6.0 cm，其內(nèi)未見明顯血流信號，周邊可見肌層回聲(類似子宮肌層回聲)(見圖1)。磁共振(MRI)：膀胱直腸間見較大囊性腫塊，厚壁(為肌層結(jié)構(gòu))，該腫塊前上方兩側(cè)似見宮角樣擴(kuò)張結(jié)構(gòu)。腫塊前壁較厚，與膀胱后壁間似見宮頸樣結(jié)構(gòu)，中心未見宮頸管及內(nèi)膜，位置上移。恥骨聯(lián)合上緣平面，膀胱與腫塊及直腸間見小囊狀結(jié)構(gòu)，內(nèi)含少許氣體，考慮為陰道(見下頁圖2)。

圖1 經(jīng)腹部超聲提示宮內(nèi)非均質(zhì)回聲團(tuán)

圖2 MRI T2加權(quán)成像提示宮腔積膿及上移宮頸

患者收入院后靜脈輸入頭孢美唑1 g bid，治療 5 d后，體溫恢復(fù)正常，患者腹痛進(jìn)行性緩解。遂行第二次婦科查體：尿道口下方可見陰道口，處女膜完整，濕潤棉簽可探入陰道長約4 cm，未行窺器探查陰道頂端。肛查：盆腔可觸及直徑約10 cm大小包塊，其上極位于臍下一指，張力較前減弱，壓痛較前減輕，余查體同前。后經(jīng)科內(nèi)會診，次日行宮腔鏡手術(shù)，術(shù)中置窺器，暴露宮頸，宮頸管粘連閉鎖，B超監(jiān)測下探入宮腔，流出膿樣積液，約200 mL，行分泌物培養(yǎng)。宮腔鏡檢查見：宮頸管發(fā)育異常，長約1 cm，宮腔形態(tài)大致正常，宮腔四壁遍布黃白色膿苔組織(見圖3)，雙側(cè)宮角可見，未見明確輸卵管開口，宮腔及陰道內(nèi)未見異物，取少許內(nèi)膜組織送病理。

圖3 宮腔鏡提示宮內(nèi)大量黃白色膿苔組織

因患者宮腔積膿，予20號Foley尿管置入宮腔引流，旨在解除梗阻，引流宮腔液，防止生殖道再次粘連閉鎖。故行經(jīng)陰道宮頸粘連分離+宮頸成形+B超監(jiān)測宮腔鏡檢查+子宮內(nèi)膜活檢+宮腔球囊置入術(shù)，患者術(shù)后安返病房。術(shù)后子宮內(nèi)膜病理結(jié)果為：子宮內(nèi)膜炎性纖維素性物及變性壞死物；宮腔膿液分泌物細(xì)菌培養(yǎng)結(jié)果為大腸埃希菌。術(shù)后患者腹痛、腹脹、肛門墜脹癥狀完全緩解，繼續(xù)予頭孢美唑1 g bid治療2 d，復(fù)查體溫，血常規(guī)均無異常。術(shù)后第8 d行二次手術(shù)，宮腔內(nèi)放置自制宮腔陰道支架(見圖4)?；颊叨问中g(shù)術(shù)后恢復(fù)好，術(shù)后2 d準(zhǔn)予出院。術(shù)后診斷：生殖器官發(fā)育異常；宮頸發(fā)育異常；宮腔積膿。

圖4 宮腔內(nèi)放置自制宮腔陰道支架

2 討論

2.1 發(fā)病機(jī)制

宮腔積膿是子宮腔內(nèi)積聚膿液引起的一種婦科感染性疾病。宮腔積膿的形成可能是由于各種原因所導(dǎo)致的宮頸管狹窄、阻塞，宮腔內(nèi)的分泌物不能外流或引流不暢，并發(fā)感染，引發(fā)一系列炎性反應(yīng)，形成宮腔積膿[3]。引起宮腔積膿的常見原因是手術(shù)后宮頸粘連閉塞、放療、被遺忘的宮內(nèi)節(jié)育器、先天性宮頸異常、生殖道良惡性腫瘤引起的宮頸管炎等因素[4-5]。宮腔積膿常見于絕經(jīng)后婦女，其發(fā)病率可高達(dá)13.6%[6]。在絕經(jīng)前女性，尤其是兒童中十分罕見，先天性生殖系統(tǒng)畸形和宮頸外傷被認(rèn)為是未成年患者宮腔積膿的主要原因[7]。正常青春期前女性，宮頸與宮體比例1∶1，有文獻(xiàn)報道，中國95例8～10歲正常女性宮頸長度均值為(1.94±0.42)cm[8-9]，發(fā)育正常的宮頸除了作為子宮流出道的一部分，還分泌宮頸黏液以防止宮腔逆行感染，若合并生殖道畸形或狹窄導(dǎo)致的感染物質(zhì)流出受阻，可能導(dǎo)致宮腔積膿進(jìn)一步發(fā)展[7-10]。MRI檢查對評估生殖器官發(fā)育異常有著重要的指導(dǎo)意義[11]。Lueth等[12]報道了1例13歲的宮腔積膿患者，該患者因為狹窄的宮頸阻塞了月經(jīng)，因而形成了宮腔積膿。該患者婦科檢查時無法觸及宮頸，陰道鏡檢查僅可見狹窄的陰道口和較長的陰道，但未探及宮頸口。再次行陰道鏡檢查，探查發(fā)現(xiàn)宮頸口呈淺凹陷改變。本例患者亦因盆腔巨大張力性腫物壓迫出現(xiàn)陰道及宮頸探查困難，患者術(shù)前MRI提示宮頸位置上移，中心未見明確的宮頸管及內(nèi)膜，術(shù)中經(jīng)過宮腔鏡檢查，宮頸管粘連閉鎖，長約1 cm，這均可能提示該患者宮頸發(fā)育不良，考慮與宮腔積膿發(fā)生相關(guān)。

宮腔積膿形成的另一必要條件是感染。女性因解剖因素相關(guān)，尿路感染的發(fā)病率較高，有40%～50%的女性在一生中至少經(jīng)歷過一次尿路感染，其中大腸埃希菌占所有尿路感染的85%以上[13]。多篇報道顯示，年幼患者可由于衛(wèi)生條件差，導(dǎo)致尿液、糞便自陰道反流，導(dǎo)致生殖道感染、宮腔積膿[14-15]。加之，青春期前的女性，體內(nèi)雌激素水平偏低、陰道pH值為6.5～7.0、陰道內(nèi)缺乏乳桿菌等因素，均為大腸埃希菌的生長提供了良好的環(huán)境[16-17]。通過病史采集得知，該患者受教育程度及衛(wèi)生習(xí)慣欠佳，無排尿后擦拭、流動水清潔外陰等習(xí)慣，洗澡間隔1～8周不等，因此本例患者宮腔積膿的原因可能由于衛(wèi)生條件差引起的尿路來源的大腸埃希菌逆行感染，引起宮腔積膿，且宮腔膿液分泌物培養(yǎng)結(jié)果為大腸埃希菌，與文獻(xiàn)報道相符。

另外，雌激素的缺乏也可能是兒童患者宮腔積膿的病因之一。生殖道的雌激素化可保持宮頸通暢，防止宮腔流出道的阻塞；同時，雌激素可通過刺激子宮內(nèi)膜增生，維持子宮內(nèi)膜厚度來防止宮腔積膿的發(fā)展。缺乏雌激素支持的子宮內(nèi)膜較薄，更容易引起感染[7]。未成年的雌激素缺乏可能與兩個因素有關(guān)。第一，年齡相關(guān)：嬰幼兒晚期到青春期前，下丘腦垂體卵巢(hypothalamus-pituitary-ovary,HPO)軸未發(fā)育，雌激素缺乏[18]。第二，藥物相關(guān)：少部分未成年患者，需長期服用高效孕激素類藥物，因而抑制了雌激素的產(chǎn)生。Schmiech K等[15]報道了1例反復(fù)發(fā)生宮腔積膿的16歲女孩，患嚴(yán)重智力障礙，伴頑固性癲癇、甲狀腺功能減退及反復(fù)的尿路感染，因異常子宮出血從10歲起開始用醋酸甲羥孕酮治療，抑制雌激素的產(chǎn)生，引起宮腔積膿。本例患者10歲，HPO軸未發(fā)育，F(xiàn)SH及LH水平極低，處于年齡因素雌激素缺乏中，易患宮腔積膿。

2.2 臨床特點及相關(guān)并發(fā)癥

宮腔積膿患者最典型的臨床表現(xiàn)：陰道流膿，絕經(jīng)后陰道出血，下腹痛，被稱為宮腔積膿“三聯(lián)征”[19]，但這種典型的三聯(lián)征僅在10%的患者中出現(xiàn)，且近半數(shù)宮腔積膿患者無明顯臨床癥狀，這使得宮腔積膿臨床診斷較為困難[4]。本例患者間斷性下腹隱痛半年，未予重視及診療，就診時已出現(xiàn)持續(xù)性下腹疼痛且伴有高熱，子宮底已位于臍水平。這提示，對于合并生殖器官發(fā)育異常的患者，如出現(xiàn)上述癥狀，應(yīng)及時行相關(guān)檢查，確認(rèn)是否存在宮腔積膿的可能。

子宮穿孔是宮腔積膿最嚴(yán)重的并發(fā)癥。膿液積聚導(dǎo)致子宮壁的壞死過程會引起子宮穿孔和子宮破裂，發(fā)病率約為0.01%～0.05%[20]。雖然子宮穿孔發(fā)生率較低，但子宮破裂后可引起膿毒血癥，死亡率高，因此必須引起足夠的重視[21]。有學(xué)者進(jìn)行了文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，記錄了69例宮腔積膿穿孔的患者，其死亡率高達(dá)31.88%[22]。本例患兒就診時子宮已達(dá)平臍水平，子宮張力大，一旦出現(xiàn)子宮穿孔破裂，后果嚴(yán)重，因此我們需提高診療水平，防微杜漸。

2.3 輔助檢查

影像學(xué)檢查有助于宮腔積膿的診斷。超聲是最常見、最簡易的篩查方法，超聲對于宮腔積膿的診斷有較高的敏感性[23]。超聲提示宮腔積膿患者宮腔內(nèi)可顯示混雜回聲，CT和MRI也可用于宮腔積膿的評估，輔助評估是否存在生殖器官發(fā)育異常及子宮自發(fā)性穿孔[6]。有報道稱，CT和MRI可正確診斷出33%的宮腔積膿子宮自發(fā)性穿孔的患者[24]。此患者B超和MRI均提示宮腔積液的可能，MRI亦提示宮頸發(fā)育不良可能，可為臨床提供診斷依據(jù)。

2.4 治療

宮腔積膿的治療方法主要采用宮頸擴(kuò)張和引流宮腔膿液[25]，一些患者宮腔積膿反復(fù)發(fā)作，可能需要多次的引流[26]。通過文獻(xiàn)復(fù)習(xí)，宮腔積膿治療需要持續(xù)引流直至臨床癥狀完全緩解，若引流不完全，可能導(dǎo)致宮腔積膿的復(fù)發(fā)，如患者合并有生殖器官發(fā)育異常，需盡早行畸形矯正手術(shù)解除流出道梗阻[7]。同時，宮腔積膿的患者治療受益于早期的廣譜抗生素和液體復(fù)蘇治療，早期抗生素建議選用廣譜抗生素，因為大腸埃希菌、鏈球菌和脆弱類桿菌可能是宮腔積膿最常見的感染源[27]?？股厥褂玫淖罴褧r間尚不清楚，但大多數(shù)臨床研究認(rèn)為治療10～14 d效果較好[28]。本病例中，在足量應(yīng)用抗生素控制感染的前提下，盡早并及時進(jìn)行了手術(shù)治療，引流膿液，同時放置自制宮腔陰道支架，解除梗阻，預(yù)防宮頸再次粘連，防止宮腔積膿復(fù)發(fā)。該患者術(shù)中宮腔膿液的培養(yǎng)結(jié)果為大腸埃希菌，治療應(yīng)用頭孢美唑效果較好，治療周期亦與文獻(xiàn)相符。

對兒童患者，若合并有子宮穿孔，需行緊急剖腹探查術(shù)，進(jìn)行腹腔灌洗和引流，行子宮修補(bǔ)術(shù)，盡可能保留其生育功能[29]。如感染危及生命或反復(fù)感染保守治療無效時，需行子宮切除術(shù)。但是對于兒童患者，切除子宮是權(quán)衡利弊后的選擇，需要全面評估風(fēng)險、利弊之后決定。手術(shù)后進(jìn)行強(qiáng)化抗生素治療很重要，因為這些患者容易發(fā)展為全身性腹膜炎并隨后發(fā)生敗血性休克[30]。

綜上所述，宮腔積膿最常發(fā)生在絕經(jīng)后女性，在絕經(jīng)前，尤其是兒童中較為罕見。宮腔流出道受阻合并感染是導(dǎo)致宮腔積膿的根本原因。因此，當(dāng)患者患生殖系統(tǒng)畸形、宮頸病變、生殖系統(tǒng)惡性腫瘤等，同時合并有宮腔流出道梗阻時，需要警惕宮腔積膿的發(fā)生。本文對此病例進(jìn)行描述并對相關(guān)文獻(xiàn)加以復(fù)習(xí)，使臨床醫(yī)生提高對未成年女性宮腔積膿的認(rèn)識，為臨床中相關(guān)病例的診治提供一定建議，盡可能做到早診斷、早治療，避免病情進(jìn)展導(dǎo)致子宮穿孔甚至子宮破裂等嚴(yán)重并發(fā)癥的發(fā)生。