陰囊曼氏裂頭蚴病1例報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

許金銘 歐龍華 李文華 崔 林 史本濤*

1.深圳市第二人民醫(yī)院（深圳大學(xué)第一附屬醫(yī)院）泌尿外科（廣東深圳 518035）

2.北京大學(xué)深圳醫(yī)院泌尿外科（廣東深圳 518036）

曼氏裂頭蚴病是一種由假葉目裂頭科迭宮屬的曼氏迭宮絳蟲(chóng)的幼蟲(chóng)裂頭蚴寄生人體所致的人畜共患性疾病[1]。裂頭蚴可在人體內(nèi)廣泛移行，其臨床表現(xiàn)和嚴(yán)重程度視其移行和寄生部位而異，通常涉及皮下組織或骨骼肌，也可能涉及大腦，乳房，腸，眼睛，肺，心臟，血管，腎，膀胱[2-3]。陰囊曼氏裂頭蚴病報(bào)道非常少見(jiàn)。本文將北京大學(xué)深圳醫(yī)院泌尿外科確診的1例陰囊曼氏裂頭蚴病報(bào)道如下，以期加強(qiáng)臨床醫(yī)生對(duì)該病的了解，降低誤診率，提高診治水平。

材料與方法

一、臨床資料

患者，男，41歲，因“發(fā)現(xiàn)陰囊腫物伴瘙癢4年余”于2017年11月18日就診于北京大學(xué)深圳醫(yī)院泌尿外科?；颊邿o(wú)畏寒、發(fā)熱，無(wú)頭痛、癲癇，無(wú)尿頻、尿急、尿痛，既往曾生食青蛙幾十只，平素食用蛇類、螺類、生魚(yú)片。體格檢查：雙側(cè)陰囊不大，右側(cè)陰囊內(nèi)可觸及鴿卵大小腫物，質(zhì)韌，活動(dòng)差，雙側(cè)陰囊可觸及蚯蚓樣血管團(tuán)。輔助檢查：血常規(guī)示白細(xì)胞9.92E+9/L，單核細(xì)胞0.79E+9/L，嗜酸性粒細(xì)胞0.09E+9/L，尿常規(guī)、大便蟲(chóng)卵及大便常規(guī)未見(jiàn)明顯異常，裂頭蚴抗體（-），行眼部及頭顱MRI檢查未見(jiàn)寄生蟲(chóng)侵及。超聲檢查：雙側(cè)陰囊不大，右側(cè)睪丸周圍可見(jiàn)片狀暗區(qū)包繞，最大前后徑約20mm，內(nèi)透聲差，可見(jiàn)密集點(diǎn)狀弱回聲。雙側(cè)睪丸上方管狀結(jié)構(gòu)數(shù)量增多，精索靜脈迂曲、擴(kuò)張，呈不規(guī)則狀，精索靜脈內(nèi)徑較寬處分別約2.7mm（左側(cè)），2.4mm（右側(cè)），行乏氏動(dòng)作可見(jiàn)管狀結(jié)構(gòu)增寬，彩色多普勒顯示：多色血流呈束狀充滿靜脈叢，行乏氏動(dòng)作可見(jiàn)返流信號(hào)。右側(cè)陰囊后下方軟組織內(nèi)可見(jiàn)混合回聲團(tuán)，大小約12×7mm，邊界欠清，距皮膚表面的距離為5mm。CDFI：其周邊及內(nèi)部可見(jiàn)少量血流信號(hào)。超聲診斷：雙側(cè)精索靜脈曲張聲像；右側(cè)睪丸鞘膜積液聲像；右側(cè)陰囊后方軟組織內(nèi)混合性團(tuán)塊，性質(zhì)待查（圖1A-C）。術(shù)前穿刺病理：“右側(cè)陰囊腫物”提示裂頭蚴病。

圖1 超聲示右側(cè)睪丸周圍可見(jiàn)片狀暗區(qū)包繞，最大前后徑約20mm，內(nèi)透聲差，可見(jiàn)密集點(diǎn)狀弱回聲（A）；彩色多普勒顯示：多色血流呈束狀充滿靜脈叢，行乏氏動(dòng)作可見(jiàn)返流信號(hào)（B）；右側(cè)陰囊后下方軟組織內(nèi)可見(jiàn)混合回聲團(tuán)，大小約12×7mm，邊界欠清，CDFI：其周邊及內(nèi)部可見(jiàn)少量血流信號(hào)（C）。

二、方法與結(jié)果

患者于2017年11月22日在腰麻下行右側(cè)陰囊腫物切除術(shù)，完整切除腫物后送檢，標(biāo)本肉眼觀：“可疑寄生蟲(chóng)”灰白線樣組織一條，長(zhǎng)5cm，全一（圖2A）；腫物呈灰白色，5.5cm×5cm×2.5cm，切面呈囊性，另見(jiàn)切面結(jié)節(jié)一枚，直徑1cm（圖2B）。組織形態(tài)學(xué)：大量淋巴細(xì)胞、中性粒細(xì)胞、漿細(xì)胞及嗜酸性粒細(xì)胞浸潤(rùn)，中央見(jiàn)空洞及壞死（圖2C）。病理診斷：“可疑寄生蟲(chóng)”送檢蟲(chóng)體組織，考慮為曼氏迭宮絳蟲(chóng)的裂頭蚴。術(shù)后予吡喹酮1600mg tid驅(qū)蟲(chóng)治療，隨訪12個(gè)月，恢復(fù)良好，未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

圖2 A：右側(cè)陰囊腫物中分離出一條灰白線樣組織，長(zhǎng)5cm，為裂頭蚴本身；B：手術(shù)摘除的右側(cè)陰囊腫物，約5.5cm×5cm×2.5cm大??；C：組織形態(tài)學(xué)：大量淋巴細(xì)胞、中性粒細(xì)胞、漿細(xì)胞及嗜酸性粒細(xì)胞浸潤(rùn)。

討 論

曼氏裂頭蚴病呈全球性分布，以東亞和東南亞地區(qū)為主，與飲食習(xí)慣和傳統(tǒng)醫(yī)療實(shí)踐有關(guān)，嚴(yán)重危害人類健康[4-5]。我國(guó)目前報(bào)告的曼氏裂頭蚴病大多分布于廣東、福建、廣西等東南沿海地區(qū)，其中廣東省報(bào)道的病例數(shù)居全國(guó)首位，主要分布在10-30歲，男性和女性的發(fā)病率約為5:1[4,6]。裂頭蚴侵入人體后幾乎可以遷移到身體的任何部位，通常為軀干和四肢的皮下組織、眼、口、頜面和臟器等，其他部位如陰囊非常少見(jiàn)[7]。從1980年至今的文獻(xiàn)中只有13例陰囊裂曼氏裂頭蚴的報(bào)告，其中國(guó)內(nèi)6例，國(guó)外7例，見(jiàn)表1。

表1 回顧1980年至今的文獻(xiàn)中報(bào)道的陰囊曼氏裂頭蚴病例

曼氏迭宮絳蟲(chóng)成蟲(chóng)寄生于貓、犬等食肉動(dòng)物的小腸內(nèi)，原尾蚴寄生于第一中間宿主劍水蚤血腔內(nèi)，裂頭蚴則寄生于第二中間宿主蛙及轉(zhuǎn)續(xù)宿主蛇、鳥(niǎo)類和豬體內(nèi)。人體主要通過(guò)攝入被污染的水，局部敷貼生蛙肉或蛇肉，食用生或半生的蛙、蛇、雞以及豬肉等方式感染[7]，裂頭蚴進(jìn)入小腸發(fā)育為成蟲(chóng)，引起曼氏迭宮絳蟲(chóng)??；但更多的是侵入組織，保持裂頭蚴階段，引起裂頭蚴病[8]。裂頭蚴通常遷移到皮下組織或其他部位形成結(jié)節(jié)狀腫塊或囊腫，引起非特異性不適、偏癱、癲癇、頭痛和嗜酸性粒細(xì)胞病。典型的宿主反應(yīng)包括第1周的炎癥細(xì)胞浸潤(rùn)，2周后長(zhǎng)管樣結(jié)構(gòu)出現(xiàn)，以及感染后4周至2月間成纖維細(xì)胞的增殖。臨床表現(xiàn)因其最終的位置而異。皮下裂頭蚴病通常發(fā)生在裂頭蚴侵入的皮下結(jié)締組織和淺表肌肉，如腹壁、胸壁、乳房、外生殖器及四肢皮下，多呈游走性皮下結(jié)節(jié)，直徑約0.5-5cm，生長(zhǎng)緩慢，可伴瘙癢、蟲(chóng)爬感、炎癥、疼痛等。這些結(jié)節(jié)可無(wú)任何癥狀持續(xù)數(shù)月或數(shù)年不等[9]。

在本病例中，裂頭蚴在患者體內(nèi)的潛伏期長(zhǎng)達(dá)數(shù)年余，入院時(shí)表現(xiàn)為無(wú)痛的陰囊腫塊和陰囊瘙癢，血清學(xué)檢查未見(jiàn)異常，既往有生食青蛙、蛇肉病史。超聲示：右側(cè)睪丸周圍可見(jiàn)片狀暗區(qū)包繞，考慮為睪丸鞘膜積液。體格檢查雙側(cè)陰囊可觸及蚯蚓樣血管團(tuán)，超聲示：精索靜脈迂曲、擴(kuò)張，呈不規(guī)則狀，精索靜脈內(nèi)徑較寬處分別約2.7mm（左側(cè)），2.4mm（右側(cè)）。彩色多普勒示：多色血流呈束狀充滿靜脈叢，行乏氏動(dòng)作可見(jiàn)返流信號(hào)，考慮為雙側(cè)精索靜脈曲張III度。經(jīng)術(shù)前病理確診為裂頭蚴病后，回顧超聲結(jié)果，其中雙側(cè)睪丸上方管狀結(jié)構(gòu)可能為裂頭蚴遷移時(shí)形成的空腔。一個(gè)邊界欠清的混合性團(tuán)塊考慮為裂頭蚴本身。這些超聲特征與蟲(chóng)體特點(diǎn)密切相關(guān)。

事實(shí)上，很少在手術(shù)或病理檢查前就能診斷裂頭蚴病，因?yàn)槠渑R床特征和實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果往往是非特異性的。盡管已知生食青蛙、蛇肉是感染裂頭蚴的高風(fēng)險(xiǎn)因素，但據(jù)報(bào)道只有20%的感染者有這種特殊病史，其余病例被認(rèn)為與飲用被污染的水有關(guān)[10]。因此，影像學(xué)檢查是幫助診斷這種罕見(jiàn)寄生蟲(chóng)病的重要線索。多個(gè)長(zhǎng)管狀低回聲結(jié)構(gòu)和匐行性回聲病變是裂頭蚴病的獨(dú)特超聲表現(xiàn)[11-13]。當(dāng)陰囊腫塊以這種獨(dú)特的超聲表現(xiàn)時(shí)，尤其是當(dāng)陰囊病變不能用其他病因解釋時(shí)，泌尿外科醫(yī)師應(yīng)考慮這種疾病的可能性。不規(guī)則或結(jié)節(jié)狀的強(qiáng)化病灶和點(diǎn)狀鈣化是典型的CT征象，點(diǎn)狀鈣化是由于鈣在蟲(chóng)體周圍聚集而形成的。MRI顯示的特征性病變包括柱狀或梭狀隧道，并呈環(huán)形增強(qiáng)，T1加權(quán)像低信號(hào)，T2加權(quán)像高信號(hào)[14]。此外，酶聯(lián)免疫吸附試驗(yàn)（ELISA）具有較高的敏感性和特異性，利用外周血的抗原特異性IgG抗體對(duì)裂頭蚴進(jìn)行免疫血清診斷，可以作為補(bǔ)充這些影像學(xué)結(jié)果的有效診斷工具[15]。

裂頭蚴病治療的關(guān)鍵措施是手術(shù)切除，應(yīng)當(dāng)包括整個(gè)蟲(chóng)體，因?yàn)闅埩舻念^節(jié)易導(dǎo)致疾病復(fù)發(fā)。術(shù)后ELISA檢測(cè)裂頭蚴特異性抗體陰性結(jié)果預(yù)示著治療成功，但持續(xù)的陽(yáng)性反應(yīng)表明蟲(chóng)體未完全切除。如果不適合手術(shù)治療，可給予40%乙醇和2%普魯卡因2-4ml局部封閉殺蟲(chóng)[8,16]。對(duì)于藥物的選擇，大多選擇吡喹酮，對(duì)于不適合吡喹酮治療或者吡喹酮治療效果不佳的患者可考慮選用阿苯達(dá)唑[7]。本例患者術(shù)后予吡喹酮治療，隨訪12個(gè)月，恢復(fù)良好，未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

為預(yù)防裂頭蚴病這種食源性傳染病的發(fā)生，必須強(qiáng)調(diào)和改進(jìn)食品安全。人們應(yīng)該避免飲生水、食用生的蛙肉或蛇肉，摒棄舊的風(fēng)俗習(xí)慣，避免用生蛙肉或蛇肉治療開(kāi)放性傷口。此外應(yīng)該禁止非法捕殺和銷售野生青蛙和蛇，減少銷售和狩獵所有的野生動(dòng)物，以保護(hù)生態(tài)環(huán)境[17]。

總之，曼氏裂頭蚴病是一種重要的食源性人畜共患病。臨床上可以通過(guò)詢問(wèn)癥狀、流行病學(xué)史，結(jié)合影像學(xué)、血清免疫學(xué)等檢查輔助診斷，但最主要、最核心標(biāo)準(zhǔn)是鏡下蟲(chóng)體形態(tài)學(xué)的檢測(cè)。手術(shù)完全切除是治療疾病和改善預(yù)后的核心。加強(qiáng)衛(wèi)生監(jiān)督和健康教育，減少捕獵和銷售野生動(dòng)物，提倡科學(xué)安全的餐飲方式有助于防止裂頭蚴病的流行。