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    無臨床癥狀的膀胱平滑肌瘤2例報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2021-06-26 08:57:38劉偉周正興許國勝孫松陳紅兵
    關(guān)鍵詞:瘤體尿路平滑肌

    劉偉,周正興,許國勝,孫松,陳紅兵

    (合肥市第一人民醫(yī)院泌尿外科,安徽 合肥 230000)

    0 引言

    膀胱平滑肌瘤是臨床上比較罕見的膀胱良性腫瘤,臨床表現(xiàn)主要與腫瘤的位置、大小關(guān)系密切,常見癥狀為下尿路癥狀、肉眼血尿、上尿路梗阻等,少數(shù)患者無癥狀。近期合肥市第一人民醫(yī)院泌尿外科收治2例無臨床癥狀的膀胱平滑肌瘤患者,資料詳實(shí),現(xiàn)進(jìn)行總結(jié)并回顧最近文獻(xiàn),探討其臨床癥狀、影像學(xué)特點(diǎn)、病理特征、治療方法,現(xiàn)報(bào)告如下。

    1 臨床資料

    1.1 [例1]

    患者,女性,55歲,因“反復(fù)頭暈5年,加重1天”入住我院其他科室,病程中無明顯肉眼血尿,無尿路刺激征,無排尿困難等癥狀,住院期間泌尿系B超檢查提示:膀胱三角區(qū)可見大小約2.2cm*1.1cm低回聲團(tuán)塊,不隨體位改變移動(dòng),未見明顯血流信號(hào)(圖1A)。尿常規(guī)陰性。進(jìn)一步CTU檢查提示膀胱后壁可見2.0cm*1.3cm腫物,似呈菜花樣,邊緣欠光整,增強(qiáng)后病灶可見輕度強(qiáng)化(圖1B、C),排泄期可見膀胱明顯充盈缺損,考慮膀胱癌。轉(zhuǎn)入我科后經(jīng)積極術(shù)前準(zhǔn)備,患者行經(jīng)尿道膀胱腫瘤診斷性電切,術(shù)中見膀胱三角區(qū)大小約2.0cm*1.5cm隆起新生物,與肌層連續(xù)性生長。術(shù)后病理鏡檢腫瘤細(xì)胞呈梭形、編織狀、束狀排列。免疫組化:Ki-67(-),S100(-),SMA(-),Desmin(+),CD117(-),Vimentin(-),Dog-1(-)。結(jié)論符合膀胱平滑肌瘤(圖1D)。術(shù)后痊愈出院?;颊咝g(shù)后隨訪18月無復(fù)發(fā)。

    1.2 [例2]

    患者,男性,54歲,在當(dāng)?shù)乜h醫(yī)院CT檢查提示膀胱右側(cè)壁占位,無腰部酸脹疼痛,無肉眼血尿,無排尿困難,無尿路刺激等癥狀。入我科后CTU提示膀胱右后壁可見軟組織影,約2.5cm*3.0cm,增強(qiáng)后可見中度強(qiáng)化(圖2A、B),考慮膀胱癌可能。尿常規(guī)陰性。尿脫落細(xì)胞學(xué)檢查連續(xù)3次結(jié)果陰性。膀胱鏡檢查:前列腺稍增大,膀胱頸9點(diǎn)方向可見腫物隆起,突入膀胱腔內(nèi),表面粘膜覆蓋、光滑,呈球形,邊界清楚,未見出血和壞死。夾取腫物表面組織3塊活檢,病理提示膀胱粘膜組織慢性炎。

    考慮腫瘤來源于膀胱黏膜下或膀胱壁間組織,膀胱鏡檢查只夾取表面黏膜,病理檢查尚未能明顯診斷。經(jīng)充分相關(guān)術(shù)前準(zhǔn)備,患者擬行手術(shù):首先行經(jīng)尿道膀胱腫瘤診斷性電切,切取腫瘤實(shí)質(zhì)組織,術(shù)中冰凍快速病理診斷,提示膀胱平滑肌瘤,局灶尿路上皮輕度異型增生,灶性區(qū)域可見粘膜糜爛及淺潰瘍形成。遂行開放膀胱部分切除術(shù)。術(shù)中所見:瘤體位于膀胱右側(cè)壁黏膜下,直徑約3cm,橢圓形突入膀胱腔,未侵犯周圍組織,界限清晰,鄰近右側(cè)輸尿管開口。術(shù)中放置輸尿管支架避免輸尿管損傷。手術(shù)過程順利,無并發(fā)癥。術(shù)后膀胱腫物組織標(biāo)本:直徑3cm,質(zhì)韌,包膜完整,形狀不規(guī)則,腫塊表面黏膜光滑,切面呈灰白色,似魚肉樣(圖2C、D)。終末病理:鏡下見梭形細(xì)胞增生,呈結(jié)節(jié)狀,局灶上皮輕度異型增生,部分粘膜表面糜爛,符合膀胱黏膜下平滑肌瘤伴局灶尿路上皮輕度異型增生。免疫組化:梭形細(xì)胞表達(dá)Desmin(+),SMA(+),S100(-),P53散 在 少 量 弱(+),Vim少 量(+),Ki-67(+)<1%(圖2E)。術(shù)后10天康復(fù)出院,隨訪3月患者未復(fù)發(fā)。

    注:圖1 A:膀胱平滑肌瘤患者的超聲表現(xiàn);B:CT平掃顯示膀胱三角區(qū)腫物(黑色箭頭);C:增強(qiáng)CT提示膀胱腫物輕度強(qiáng)化;D:腫瘤細(xì)胞呈梭形,呈束狀、編織狀排列(HE×100)。

    注:圖2 A:CT平掃顯示膀胱右側(cè)壁腫物;B:增強(qiáng)CT提示膀胱腫物中度強(qiáng)化;C:膀胱平滑肌瘤大體標(biāo)本;D:腫瘤剖開見內(nèi)部光滑,無出血和壞死;E:鏡下見大量梭形細(xì)胞增生(HE×100)

    2 討論

    2.1 疾病概述

    膀胱平滑肌瘤是來源于膀胱間葉組織的良性腫瘤,臨床上較罕見,其發(fā)病率約占膀胱腫瘤的0.43%,女性明顯高于男性,約為男性的3倍,可發(fā)生各年齡段,常發(fā)年齡為40-50歲,目前世界范圍內(nèi)文獻(xiàn)共報(bào)道僅250例[1],最小發(fā)病年齡僅6歲[2]。膀胱平滑肌的病因尚不明確,雌激素,孕激素與生殖系統(tǒng)的平滑肌瘤尤其是子宮平滑肌瘤的發(fā)病密切相關(guān)。子宮肌瘤與膀胱平滑肌瘤的病理類型及免疫組化相類似[3],因此有研究者認(rèn)為雌激素水平的變化可能影響膀胱平滑肌瘤的發(fā)生發(fā)展。此外也有研究認(rèn)為腫瘤與膀胱肌層炎癥反應(yīng)、組織發(fā)育不良、血管周圍感染有關(guān)[4]。

    膀胱平滑肌瘤常單發(fā),根據(jù)腫瘤在膀胱壁的位置變化,分為膀胱黏膜下(63%)、膀胱壁間(7%)和膀胱漿膜下(30%)三種類型;也有研究認(rèn)為可將肌壁間型依據(jù)腫物突出方向納入其他兩種類型[5]。臨床表現(xiàn)主要與腫瘤的位置、大小關(guān)系密切,腫瘤生長位置是臨床癥狀是否出現(xiàn)及嚴(yán)重程度的首要影響因素,常見癥狀為下尿路癥狀(LUTS)、肉眼血尿等,少數(shù)巨大腫瘤可出現(xiàn)上尿路梗阻癥狀。有學(xué)者認(rèn)為[6]判斷血尿癥狀是否嚴(yán)重或預(yù)判其發(fā)展趨勢,應(yīng)考慮腫瘤向腔內(nèi)突出程度、腫瘤與膀胱血管的位置關(guān)系、是否合并感染;而判斷腫瘤是否影響排尿功能,則應(yīng)綜合考慮腫瘤與膀胱的三維相對(duì)位置關(guān)系及腫瘤體積對(duì)膀胱流出道、控尿各肌群的影響。部分患者可無臨床癥狀,因體檢或其他原因發(fā)現(xiàn)而就診[7],本文匯報(bào)的2例患者屬于無明顯臨床表現(xiàn)。

    2.2 臨床診斷

    無癥狀患者多數(shù)因體檢而發(fā)現(xiàn)病灶,術(shù)前則重點(diǎn)依據(jù)相關(guān)影像學(xué)檢查輔助明確診斷。B超簡易、快捷、經(jīng)濟(jì)實(shí)用的特性在臨床中常作為首選,可明確腫瘤的部位、大小、范圍,同時(shí)通過多個(gè)切面的觀察,判斷瘤體與周圍組織的關(guān)系,常表現(xiàn)為膀胱壁低回聲腫塊,形態(tài)規(guī)則,界限清晰,表面強(qiáng)回聲,無明顯血流信號(hào)。病例1患者超聲圖像符合平滑肌瘤的特征。然而超聲檢查具有自身局限性,無法提供更多有價(jià)值的診斷信息,因此臨床中CT檢查是必不可少的。大多數(shù)膀胱平滑肌瘤典型CT表現(xiàn)為膀胱內(nèi)軟組織腫塊,形態(tài)規(guī)則、密度均勻、界限清晰、增強(qiáng)掃描后明顯強(qiáng)化等影像學(xué)特征[8],然而少數(shù)腫瘤因瘤體較大、外觀形態(tài)不規(guī)則、瘤體內(nèi)部密度不均,極易與膀胱或其他組織來源的惡性腫瘤相混淆。這類非典型CT表現(xiàn)的平滑肌瘤增強(qiáng)掃描時(shí)大致可分為3類征像:膀胱惡性腫瘤征象、輕度強(qiáng)化實(shí)性腫塊以及明顯不均勻強(qiáng)化實(shí)性腫塊。其表現(xiàn)與腫瘤的大小、血供及水腫變性程度等相關(guān)[8]。CTU檢查可見膀胱內(nèi)局部充盈缺損,并了解上尿路情況。本文2例患者分別表現(xiàn)為輕、中度強(qiáng)化,CT影像學(xué)表現(xiàn)不典型,開始誤診為膀胱癌,此類患者可考慮核磁共振(MRI)進(jìn)一步檢查。MRI可從不同剖面掃描,明確腫瘤位置、大小和范圍。黃聰?shù)萚9]總結(jié)膀胱平滑肌瘤MRI具有以下特征:①瘤體多形態(tài)規(guī)則,極少數(shù)呈分葉狀,界限清晰,包膜完整,其內(nèi)側(cè)的黏膜連續(xù)、光滑、完整,無外侵破壞現(xiàn)象;②瘤體信號(hào)特征性表現(xiàn);T2WI呈等或稍高信號(hào),T1WI呈等信號(hào),脂肪抑制像呈等信號(hào),與盆壁肌肉信號(hào)基本一致;③瘤體周圍的脂肪間隙及結(jié)構(gòu)層次清晰,無浸潤征象,與腫瘤鄰近的膀胱壁無異常增厚、破潰,增強(qiáng)無異常強(qiáng)化。

    部分膀胱平滑肌瘤影像學(xué)表現(xiàn)與膀胱尿路上皮來源惡性腫瘤鑒別困難,同時(shí)影像學(xué)檢查也很難區(qū)分間葉組織來源的肉瘤、其它間葉源性腫瘤,對(duì)于該類腫瘤膀胱鏡檢查及活檢是不可或缺的。但值得注意的是,由于膀胱平滑肌瘤表面由光滑黏膜覆蓋,膀胱鏡下只能觀察到膀胱壁局部腫塊明顯突起,位置較深腫瘤活檢取材困難,容易漏診、誤診[10],因此膀胱鏡檢查在此類腫瘤診斷中具有局限性。本文病例2患者術(shù)前膀胱鏡檢見腫瘤位于右側(cè)壁,明顯突入膀胱內(nèi),雖然夾取了3塊組織活檢,但是未抓取到腫瘤實(shí)質(zhì),病理提示粘膜慢性炎癥,無陽性結(jié)果,即輔證了這一點(diǎn)。當(dāng)以上輔助檢查仍無法明確診斷時(shí),最后需依賴手術(shù)探查來明確腫瘤性質(zhì)。

    病理及免疫組化檢測是確診膀胱平滑肌瘤的唯一金標(biāo)準(zhǔn)。顯微鏡下腫瘤細(xì)胞呈梭形,邊界清楚,有縱行的肌原纖維,被結(jié)締組織間隔開,無或少見核分裂,通常每高倍視野少于2個(gè)核分裂象,無明顯異型性,瘤細(xì)胞聚集成束、呈漩渦狀或編織狀排列[11]。免疫組化desmin、SAM、h-caldesmon多為彌漫強(qiáng)陽性,Ki-67 陰性。病例2患者免疫組化結(jié)果提示P53散在少量弱(+),Ki-67(+)<1%,考慮為膀胱鏡檢查活檢時(shí)夾取組織,后期局部創(chuàng)面形成潰瘍、糜爛、壞死所致。膀胱很多疾病可出現(xiàn)梭形細(xì)胞病變,通過核分裂像、細(xì)胞壞死、細(xì)胞異型性、免疫表型鑒別,如平滑肌肉瘤、術(shù)后梭形細(xì)胞結(jié)節(jié)等。平滑肌肉瘤與平滑肌瘤免疫表型相仿,細(xì)胞形態(tài)上有明顯區(qū)別,細(xì)胞壞死,為浸潤性生長,細(xì)胞密度高,有絲分裂活性和細(xì)胞異型性顯著增加[12]。術(shù)后梭形細(xì)胞結(jié)節(jié)多見于外傷或術(shù)后,為細(xì)胞反應(yīng)性增生,核分裂象較多,但缺乏細(xì)胞異型性,通常表達(dá)低分子量細(xì)胞角蛋白,desmin 和h-caldesmon 彌漫陽性很少見[13]。

    2.3 治療及預(yù)后

    膀胱平滑肌瘤的治療方案趨于規(guī)范但尚未完全統(tǒng)一。是否所有的膀胱平滑肌瘤在發(fā)現(xiàn)后都需要積極處理,尤其對(duì)于無臨床癥狀的患者?膀胱平滑肌瘤的治療與其他無功能良性腫瘤一樣,面臨時(shí)機(jī)選擇的問題。腫瘤較小且無癥狀、病理診斷明確的患者可觀察隨訪,隨訪期間腫瘤有增大趨勢,則需外科干預(yù),尚未見發(fā)生惡化、轉(zhuǎn)移的報(bào)道[14]??紤]目前的影像學(xué)檢查尚無法完全排除惡性腫瘤情況,一旦發(fā)現(xiàn)腫瘤有惡性可能,需放棄觀察等待,轉(zhuǎn)為積極處理。本文匯報(bào)的病例1患者腫瘤體積較小,無臨床癥狀,具有等待觀察的指征,但CT提示有膀胱癌可能,則手術(shù)處理。目前主流的觀點(diǎn)[15]認(rèn)為如果腫瘤造成膀胱出口梗阻、上尿路積水、持續(xù)血尿或體積較大,則建議積極采取手術(shù)治療。病例2患者無臨床癥狀,一方面考慮腫瘤體積較大,另一方面影像學(xué)提示惡性可能,所以手術(shù)切除腫瘤。因此我們認(rèn)為手術(shù)治療時(shí)機(jī)的選擇需多方面綜合考慮,包括患者情況、腫瘤自身生長特性、臨床表現(xiàn)等。

    膀胱平滑肌瘤的主要治療方案為外科切除腫瘤。手術(shù)方式取決于腫瘤的位置及大小,主要包括:經(jīng)尿道膀胱腫瘤電切術(shù)(TURBT)、膀胱部分切除術(shù)、腹腔鏡下膀胱部分切除術(shù)、經(jīng)尿道膀胱腫瘤剜除術(shù)、開放腫瘤剜除術(shù)等[16]。目前TURBT是治療淺表性膀胱腫瘤的金標(biāo)準(zhǔn),因此瘤體較小或帶蒂腫瘤首選此術(shù)式。而瘤體較大、腫瘤位置較深通常選擇開放手術(shù)(膀胱部分切除術(shù)、腫瘤剜除術(shù))。近年來隨著腔鏡技術(shù)的發(fā)展,膀胱平滑肌的治療更加趨于微創(chuàng),研究表明采用腹腔鏡下膀胱部分切除術(shù)或者腫瘤剜除術(shù)取代以往的開放手術(shù),具有同樣的安全性及有效性[16]。此外,其他可行的微創(chuàng)手術(shù),例如經(jīng)尿道腫瘤剜除、機(jī)器人輔助腹腔鏡下腫瘤切除也取得良好效果[17]。本文報(bào)告的2例患者極具有代表性,無臨床癥狀,均因影像學(xué)檢查懷疑惡性腫瘤,而行手術(shù),病例1患者腫瘤體積較小且?guī)У?,選擇了TURBT;病例2患者瘤體較大,位置較深,位于膀胱壁間,最終采取開放膀胱部分切除術(shù),術(shù)后均恢復(fù)良好,無并發(fā)癥。

    膀胱平滑肌瘤預(yù)后良好,術(shù)后生存率高,目前全世界范圍內(nèi)報(bào)道中,未見腫瘤復(fù)發(fā)和惡變、轉(zhuǎn)移[18,19]。本文中2例患者術(shù)后定期隨訪復(fù)查,最長隨訪18個(gè)月,均未見腫瘤復(fù)發(fā)。

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