單角子宮合并腹股溝卵巢下降不良漏診1例

修銀玲，魯海鷗，于月新

(中國人民解放軍北部戰(zhàn)區(qū)總醫(yī)院生殖醫(yī)學(xué)科，沈陽 110003)

子宮畸形可影響女性生育功能，導(dǎo)致不良妊娠事件的發(fā)生，其在普通人群中的發(fā)生率僅為6.7%[1]，在不孕或有不良孕產(chǎn)史的女性中發(fā)生率相對較高。有關(guān)報道指出子宮畸形在復(fù)發(fā)性流產(chǎn)患者中約占13.3%[2]。2013年6月，歐洲人類生殖與胚胎學(xué)會和歐洲婦科內(nèi)鏡學(xué)會發(fā)布了以解剖學(xué)為基礎(chǔ)的分類共識[3]對子宮畸形進(jìn)行分型，其中單角子宮(Unicornuate Uterus)發(fā)生率較高，是不孕、反復(fù)流產(chǎn)、早產(chǎn)及胎位不正的重要原因之一[4]。單角子宮系一側(cè)副中腎管發(fā)育，另一側(cè)副中腎管未發(fā)育或未形成管道的一種發(fā)育異常[5]，診斷單角子宮的臨床手段包括四維超聲檢查、盆腹腔磁共振成像檢查、子宮輸卵管造影術(shù)、宮腹腔鏡或開腹手術(shù)探查等，超聲及核磁共振成像(MRI)檢查有助于單角子宮分型[6]。臨床上單角子宮患者合并卵巢異位或下降不良罕見，因此易被忽略。近期我院收治1例單角子宮合并卵巢下降不良漏診病例，現(xiàn)回顧其臨床資料報告如下。

一、病例資料

患者王某，因“繼發(fā)不孕2年、單角子宮”于我院就診。2013年結(jié)婚，婚后性生活正常，2016年生化妊娠1次，后未避孕一直未孕。既往2011年單位體檢行腹部MRI檢查發(fā)現(xiàn)“右側(cè)腎臟發(fā)育不良”，因無不適未進(jìn)一步檢查。2015年行子宮輸卵管造影術(shù)，結(jié)果提示單角子宮、左側(cè)輸卵管通暢。一般檢查：身高155 cm，體重72.3 kg，體重指數(shù)(BMI)30.1 kg/m2。表型及外生殖器均未見異常。

2018年于我院行婦科檢查未見明顯異常，盆腔彩超示單角子宮(圖1A)，左側(cè)卵巢正常，右側(cè)卵巢未顯示，雙腎超聲提示右腎區(qū)囊性包塊，考慮先天右腎發(fā)育不良。同年8月于我院行體外授精-胚胎移植助孕治療，8月27日皮下注射亮丙瑞林3.75 mg降調(diào)節(jié)，30 d后血E2水平103.07 pmol/L、LH 0.461 U/L，遂予尿促性腺激素150 U啟動，11 d后，給予HCG扳機(jī)；HCG日超聲示左側(cè)卵巢內(nèi)可見直徑大于1.4 cm的卵泡5枚，血E27 956.84 pmol/L，獲卵7枚，形成3枚優(yōu)質(zhì)胚胎。取卵術(shù)后8 d患者自述腰部酸脹、無惡心、嘔吐、腹痛腹脹，收治入院。

入院查體：一般情況可，近右側(cè)腹股溝區(qū)似觸及一腫物，活動欠佳；婦科檢查：外陰發(fā)育正常，陰道暢，子宮常大，左附件區(qū)輕壓痛、無反跳痛，右附件區(qū)未觸及明顯異常。遂復(fù)查盆腔彩超，超聲提示：左側(cè)卵巢增大，大小約5.8 cm×5.2 cm×4.0 cm，其內(nèi)可見多個液性無回聲區(qū)，較大者約1.5 cm×0.8 cm，內(nèi)透聲差(圖1B)；盆腔右側(cè)髂窩處可見大小約10.7 cm×8.0 cm×4.5 cm的囊性結(jié)構(gòu)，邊界清，壁光滑，內(nèi)呈液性、透聲好，伴多房樣改變(圖1C)。囑患者高蛋白飲食，避免加腹壓、劇烈活動。術(shù)后1個月復(fù)查盆腔彩超示左側(cè)卵巢大小正常，盆腔右側(cè)髂窩處可見大小約2.6 cm×1.7 cm低回聲，與卵巢組織回聲相似，其內(nèi)可見2個暗區(qū)(圖1D)。追問患者，無不適主訴。

A：單角子宮；B：取卵術(shù)后第8天的左側(cè)卵巢；C：取卵術(shù)后第8天的 下降不良的右側(cè)卵巢；D：取卵術(shù)后1個月的右側(cè)卵巢圖1 患者治療過程中盆腔彩色超聲圖

二、討論

女性生殖器官在形成、分化過程中，若受到內(nèi)、外源性因素的影響，可能會出現(xiàn)先天性生殖道發(fā)育異常[7-8]。先天性生殖道發(fā)育異常包括陰道、子宮體、子宮頸、輸卵管等的發(fā)育異常，伴或不伴卵巢、泌尿系統(tǒng)及其他器官的發(fā)育異常，主要以子宮發(fā)育異常最常見。其中單角子宮較常見，是由于僅一側(cè)副中腎管發(fā)育，對側(cè)副中腎管完全未發(fā)育或未能形成管道所致。與正常人相比，單角子宮早期流產(chǎn)率明顯增加[9]，且單角子宮女性妊娠過程中易出現(xiàn)胎兒生長受限、胎位異常、胎兒窘迫、子宮收縮乏力、甚至子宮破裂等不良情況。這些并發(fā)癥的發(fā)生可能與單角子宮血管、神經(jīng)分布異常，僅能從一側(cè)獲得血供導(dǎo)致胎兒血供不足，宮腔容積相對較小、宮腔形態(tài)不規(guī)則，使胎兒生長受到影響，子宮頸機(jī)能不全等有關(guān)。部分單角子宮患者因不孕癥、子宮內(nèi)膜異位癥和腫瘤等并發(fā)癥被發(fā)現(xiàn)。其檢查手段多為超聲、MRI或子宮輸卵管造影，僅有極少數(shù)患者合并卵巢異位或下降不良[10]。

單角子宮合并卵巢異位或下降不良在臨床上較為罕見。因生殖腺在其發(fā)育過程出現(xiàn)異常，卵巢位置有兩種情況：一是卵巢停留在胚胎期位置，未降入盆腔，這種情況常伴隨卵巢發(fā)育不良[11-13]；另一種是卵巢下降過度，移位于子宮直腸窩，偶降入腹股溝內(nèi)與腹股溝疝并存，這種情況臨床上極少見。

受上述特殊病例的啟發(fā)，我們將既往報道的單角子宮畸形合并卵巢異位或下降不良的病例資料進(jìn)行回顧，探究卵巢異位或下降不良的發(fā)生情況。

1989年，Elliott等[14]報道的1例染色體正?；颊撸姓５淖訉m及輸卵管，同時左腹股溝另有1個卵巢和1個單角子宮。2004年，田秦杰等[15]報道了1位子宮發(fā)育正常的患者合并異位的卵巢位于左側(cè)腹股溝，其發(fā)生原因和病理過程尚不清楚。2014年Webb等[10]報告了1例腹股溝管內(nèi)有異位卵巢而沒有相關(guān)疝的女性青少年患者及時進(jìn)行手術(shù)矯正的病例。2016年李淑萍[16]報道了1例腹股溝異位卵巢經(jīng)促排卵治療后發(fā)生卵巢過度刺激綜合征(OHSS)患者的資料分析。實(shí)際上我國最早在1985年孫桂芝[17]報道了行右側(cè)腹股溝斜疝修補(bǔ)術(shù)時發(fā)現(xiàn)疝內(nèi)容物為輸卵管、卵巢；術(shù)中檢查發(fā)現(xiàn)：子宮稍小，表面光滑，活動好，左側(cè)附件正常，右側(cè)附件缺失；病理報告：腫物為具有原始卵泡和生長卵泡及卵巢間質(zhì)的完整卵巢和正常輸卵管。

單角子宮合并卵巢異位或下降不良可通過子宮輸卵管造影、手術(shù)探查、超聲及MRI進(jìn)行診斷，但因臨床經(jīng)驗(yàn)不足等因素影響，會出現(xiàn)漏診情況。Ombelet等[13]指出，在做出單角子宮的診斷時，可進(jìn)行克羅米芬卵巢刺激后的MRI檢查，提高異位卵巢的診斷率。對于發(fā)現(xiàn)的異位卵巢處理，不同專家持不同意見。田秦杰等[15]報道的病例中證實(shí)該患者存在異位卵巢，雖然異位卵巢在形態(tài)上未見明顯異常，但功能不足，表現(xiàn)為對側(cè)卵巢切除后，雌激素水平下降和促性腺激素水平升高。因此，認(rèn)為手術(shù)探查對于明確診斷是必要的。同時，應(yīng)根據(jù)患者的年齡等情況，決定處理方式：如患者為年幼女嬰，應(yīng)及時手術(shù)，將卵巢還納復(fù)位；而對于類似本例的成年婦女，應(yīng)結(jié)合患者的年齡、對生育的要求和術(shù)前的化驗(yàn)結(jié)果等，決定是切除異位的卵巢，還是將異位卵巢還納回腹腔。周福金等[18]則認(rèn)為應(yīng)最大程度保留卵巢組織。本例患者因“繼發(fā)不孕2年、單角子宮”于我院就診，結(jié)合患者既往輔助檢查、體重指數(shù)及臨床經(jīng)驗(yàn)等，經(jīng)驗(yàn)性地認(rèn)為患者右側(cè)卵巢缺失，行促排卵助孕治療前并未行進(jìn)一步的檢查，導(dǎo)致患者下降不良卵巢內(nèi)的成熟卵泡未被利用，獲卵數(shù)下降，形成優(yōu)質(zhì)胚胎數(shù)下降，且因增大的下降不良卵巢壓迫周圍組織出現(xiàn)腰部酸脹不適癥狀，并增加患者發(fā)生OHSS的風(fēng)險。

通過該病例，臨床醫(yī)生應(yīng)從中汲取經(jīng)驗(yàn)教訓(xùn)：若該患者促排卵前，能對其進(jìn)行充分的檢查與評估，發(fā)現(xiàn)右側(cè)卵巢位于右側(cè)髂窩，促排卵后可考慮通過經(jīng)腹穿刺獲得右側(cè)卵巢內(nèi)的卵子，增加患者優(yōu)質(zhì)胚胎數(shù)，繼而增加患者受孕機(jī)會。在臨床工作中，雖然單角子宮合并卵巢異位或下降不良罕見，且缺乏典型的臨床癥狀及表現(xiàn)，但對于臨床高度懷疑子宮發(fā)育異常者，應(yīng)完善盆腹腔MRI、子宮輸卵管造影等檢查以明確診斷，必要時開腹探查。對于臨床罕見病應(yīng)加強(qiáng)專業(yè)知識的學(xué)習(xí)，提高對一些合并存在的生殖器畸形的認(rèn)識和警惕性，慎重評估患者單角子宮分型及卵巢位置；加強(qiáng)IVF-ET助孕患者的監(jiān)護(hù)與管理，重視病史詢問，及時完善相關(guān)檢查，全面評估卵巢功能，充分利用患者優(yōu)勢卵泡，增加患者受孕機(jī)會，避免出現(xiàn)OHSS、腹股溝卵巢疝等并發(fā)癥。