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    鮮紅斑痣伴白癜風和局限性硬皮病1例

    2019-01-21 03:01:28阮哲王儷昀郭亞俊夏傳開楊春俊
    關鍵詞:硬皮病線狀會陰部

    阮哲,王儷昀,郭亞俊,夏傳開,楊春俊

    (安徽醫(yī)科大學第二附屬醫(yī)院,安徽合肥230601)

    1 臨床資料

    患兒男,5歲。因全身多處皮疹5年,于2015年9月就診于我科門診。患兒出生時即發(fā)現(xiàn)左頸部有紅色斑片,隨年齡逐漸增大,顏色稍有加深;出生6個月大時,發(fā)現(xiàn)前額中部線狀凹陷,隨年齡增長凹陷逐漸明顯;半年前于左側背部、雙側小腿及會陰部逐漸出現(xiàn)白斑,初為紅豆大小,逐漸擴大。3種皮損在疾病發(fā)展過程中均無瘙癢、疼痛等不適?;颊呦底阍马槷a(chǎn),母乳喂養(yǎng),患病以來飲食睡眠均正常。無家族免疫系統(tǒng)疾病病史,父母非近親結婚,否認家族中有可疑遺傳性疾病史。

    體格檢查:一般情況良好,發(fā)育營養(yǎng)無異常,神志精神正常,智力無異常;系統(tǒng)檢查未見明顯異常。皮膚科情況:左頸部可見10 cm×5 cm不規(guī)則紅色斑塊,邊界清晰,見圖1、2;前額近中線略偏右可見線狀凹陷,長約5 cm,邊界清楚,表面光滑,稍硬,見圖1、3、4?;颊咦髠缺巢恳?1 cm×2 cm 白斑,見圖 7,小腿部見5 cm×5 cm白斑,內有點狀色素島,見圖5,會陰部見6 cm×10 cm白斑,見圖6。雷諾氏征陰性。

    輔助檢查:血尿常規(guī)各項數(shù)據(jù)在正常范圍內,外院抗核抗體及心肌酶譜均為陰性。

    外院頭顱CT示:顱內及顱骨均未見明顯異常。左側背部、小腿和會陰部等皮損Wood燈檢查為堊白色,支持白癜風的診斷。

    診斷:鮮紅斑痣、白癜風、局限性硬皮病。

    治療:門診予以復方甘草酸苷50 mg/d,口服;額部硬斑病皮損和白癜風皮損處外用0.03%他克莫司乳膏。為加強白癜風局部皮損的治療,同時外用復方卡力孜然酊和口服百靈片治療。門診隨訪1年,現(xiàn)額部皮損無加重,但是萎縮之皮損無改善。白癜風皮損未再擴大,并見皮損中皮島形成。鮮紅斑痣皮損未治療。

    2 討論

    局限性硬皮病主要累及皮膚,一般無內臟受累,有多種分型,常為5種亞型[1]:①斑塊狀硬斑?。喊郀钣舶卟 ⒌螤钣舶卟?、特發(fā)性皮膚萎縮、瘢痕疙瘩狀硬斑病(結節(jié)性硬斑?。┖陀不晕s性苔蘚;②泛發(fā)性硬斑??;③大皰性硬斑??;④線狀硬斑?。ň€狀硬皮?。?、刀劈狀硬斑病和進行性偏側顏面萎縮;⑤深部硬斑病、嗜酸性筋膜炎、兒童致殘性全硬化性硬斑病。局限性硬皮病目前病因不明,可能與自身免疫性損害有關聯(lián)[2]。發(fā)生于前額呈刀劈樣損害的線狀硬斑病臨床不少見,文獻報導可能繼發(fā)腦內損害,引起神經(jīng)系統(tǒng)癥狀,因此需要進行相關檢查[3-5]。該患兒在硬斑病發(fā)病后3年左右時間出現(xiàn)白癜風皮損,白癜風也被認為系免疫相關性疾病,存在B細胞或T細胞功能紊亂,與局限性硬斑病有類似發(fā)病通路。據(jù)報導,白癜風易伴發(fā)類風濕性關節(jié)炎、甲狀腺疾病和系統(tǒng)性紅斑狼瘡等與自身免疫功能紊亂有關的疾病。雖然白癜風和硬皮病都被認為是自身免疫性疾病,自身免疫性因素在疾病的發(fā)生中也起到一部分因素,但二者并發(fā)并不常見[6],而且多數(shù)自身免疫性疾病,自身免疫性抗體檢查均為陰性[7],敏感的自身免疫性抗體亟需發(fā)現(xiàn)為這類疾病提供實驗室檢查依據(jù)。

    鮮紅斑痣是常見的先天性毛細血管畸形,出生時即可存在,好發(fā)于顏面、頸部,也可發(fā)生于其他任何部位。鮮紅斑痣易與太田痣伴發(fā),國內已有多例報道[8-10]。但合并局限性硬皮病和白癜風的現(xiàn)象尚未見報道,三者是否有內在聯(lián)系也不清楚。

    白癜風與硬斑病在治療上有共同之處,復方甘草酸苷片或白芍制劑等能兼顧白癜風和局限性硬斑病的治療。該患兒在積極的系統(tǒng)用藥后,硬皮病及白癜風的病情均得以控制,皮損未再進一步進展。且經(jīng)過近8個月的治療,白癜風皮損區(qū)可見色島形成,見圖1~3。該患兒出生后即見明顯的鮮紅斑痣皮損,建議早期行脈沖染料激光治療。

    圖1 面部局限性硬皮病和左頸部鮮紅斑痣

    圖2 左頸部鮮紅斑痣

    圖3 面部局限性硬皮病

    圖4 面部局限性硬皮病

    圖5 左側小腿白癜風

    圖6 會陰部白癜風

    圖7 左側背部白癜風

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