中軸區(qū)原發(fā)骨內型原始神經(jīng)外胚層腫瘤CT和MRI表現(xiàn)

王鵬，陳怡楠，劉洪超，蔣濤，劉士遠

·骨骼肌肉影像學·

中軸區(qū)原發(fā)骨內型原始神經(jīng)外胚層腫瘤CT和MRI表現(xiàn)

王鵬，陳怡楠，劉洪超，蔣濤，劉士遠

目的：探討6例中軸區(qū)原發(fā)骨內型原始神經(jīng)外胚層腫瘤（PNET）的CT和MRI表現(xiàn)，提高對中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET的影像學認識。方法：回顧性分析經(jīng)病理證實的6例中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET患者臨床資料，其中4例行CT掃描，2例經(jīng)MRI掃描。結果：6例PNET位于骶椎2例，腰椎1例，頸椎1例，尾骨1例，右髂骨1例。腫瘤最大截面2．0 cm×3．8 cm～5．0 cm×8．5 cm。6例均伴不同程度的骨質破壞，其中融骨性破壞5例，成骨性1例。4例部分邊界不清，2例邊界完全模糊不清。CT以等密度為主，4例密度均不均勻，3例內見點狀、片狀高密度，呈“浮冰”樣改變；2例增強掃描明顯強化，內見多發(fā)小血管及斑片狀低密度灶。2例MRI信號均不均勻，T1WI均為等信號，T2WI均為稍高信號，增強后不均勻明顯強化。2例伴椎體壓縮性骨折，6例均無明顯骨膜反應，椎間隙無狹窄，2例行MRI檢查椎間盤無明顯破壞。結論：中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET以兒童及青年多見，腫塊常較大，包繞椎體，椎體骨質破壞常見，腫瘤密度或信號常不均，強化明顯，其中“浮冰”征有一定提示價值。

原始神經(jīng)外胚層腫瘤；中軸區(qū)；體層攝影術，X線計算機；磁共振成像

原始神經(jīng)外胚層腫瘤（primitive neuroectodermal tumor，PNET）是起源于神經(jīng)嵴向神經(jīng)方向分化的惡性小圓細胞腫瘤，分為中樞型和外周型，中樞型占多數(shù)［1-2］。外周型PNET分為骨內型和骨外型，骨內型起源于椎體或附件骨骼；骨外型起源于原因不明的間充質瘤，多見于椎旁及椎管內，一般無鈣化［3］。中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET罕見，其影像學報道較少。本文通過分析6例中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET的CT和MRI表現(xiàn)，探討其影像學特征，旨在提高對該病的影像學認識。

材料與方法

1．臨床資料

2008年10月－2014年5月經(jīng)穿刺活檢及手術病理證實的中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET患者6例，其中男4例，女2例，年齡8～36歲，中位年齡19．3歲。臨床表現(xiàn)為骶部疼痛2例，并伴軟組織腫塊進行性增大；腰部疼痛1例；頸部疼痛1例并肩部麻木、上肢無力；右髖及尾部疼痛各1例，伴軟組織腫塊進行性增大。

2．CT掃描

2例僅行平掃，2例行平掃及增強掃描。采用Philips Brilliance 64及Philips 256 iCT掃描，管電壓120 k V，管電流210 m As，層厚5 mm。增強掃描采用高壓注射器注射非離子型對比劑碘海醇或碘普胺（370 mg I／m L）80 m L，注射流率4 m L／s，三期增強掃描時相：動脈期延遲30 s，實質期延遲60 s及延遲期延遲90 s。

3．MRI掃描

2例術前采用GE Signa 1．5T行平掃及增強檢查。采用體表線圈，平掃包括常規(guī)矢狀面T1WI（TR 420 ms，TE10 ms）、T2WI（TR 3000 ms，TE 100 ms），抑脂矢狀面T2WI，橫軸面T2WI，增強掃描經(jīng)肘靜脈注射Gd-DTPA 0．1 mmol／kg，行矢狀面、冠狀面及橫軸面掃描。

4．圖像分析

所有圖像均由兩位中級以上職稱醫(yī)師共同評價，雙方達成一致性意見。

圖1 男，8歲。a）骶椎處巨大占位灶伴骶椎骨質破壞，周圍見軟組織密度包繞，骶前間隙腫塊較大，腫塊內散在片狀稍低密度灶，其內殘存骨形成“浮冰”征（箭）；b）骶骨溶骨性骨質破壞，骶骨形態(tài)基本消失，其內散在殘存骨（箭），骶管及雙側關節(jié)面受累。 圖2 男，18歲。a）右側髂骨近耳狀面處臀后緣巨大軟組織占位灶伴髂骨骨質破，邊界不清，其內散在點狀、斑點狀殘存骨形成“浮冰”征（箭）；b）增強后冠狀面重組示腫瘤強化明顯，其內多發(fā)迂曲小血管（箭）及片狀高、低密度灶。 圖3 男，18歲。a）骶椎占位灶伴骨質破壞，骶椎周圍軟組織密度包繞，前緣軟組織灶體積較大（箭），累及骶管，邊界不清；b）骶椎溶骨性骨質破壞，骨皮質不連續(xù)（箭），骶椎形態(tài)尚存在。

結 果

1．病灶位置及大小

6例發(fā)病部位分別為頸椎1例，位于第6頸椎體；腰椎1例，位于第4腰椎體；骶椎2例，分別位于第1、3骶椎體；尾椎1例，位于第1～2尾椎體；右髂骨1例，位于髂骨翼。最小腫瘤的最大層面為2．0 cm× 3．8 cm，最大者5．0 cm×8．5 cm，中位大小4．3 cm× 6．3 cm。

2．CT表現(xiàn)

CT顯示3例分別為右側髂骨翼、第3骶椎體、第1～2尾椎體處等或略低密度的軟組織腫塊包繞髂骨及椎體，髂骨處軟組織腫塊以外側方為主，邊界模糊不清，骶尾椎處以椎前為主，部分邊界不清，其中髂骨及骶椎處軟組織腫塊巨大，并內見散在的斑片狀稍低密度灶，伴髂骨及骶尾椎不均勻溶骨性骨質破壞（圖1～3），軟組織腫塊內可見散在的高密度殘存骨，這種散在分布于等、略低密度軟組織中的高密度殘存骨似“浮冰”樣改變（圖1～2），右側髂骨處軟組織病灶增強后強化明顯，內見片狀低密度及多發(fā)迂曲小血管影（圖2b），右側臀上動脈受累，VR圖像顯示右髂骨耳狀面旁不規(guī)則骨質破壞。第6頸椎體周圍巨大混雜密度占位灶伴頸椎不均勻成骨性骨質破壞，周圍結構受壓、移位，腫塊與周圍結構分界不清，以軟組織密度為主，內見條狀、片狀致密影，可見“浮冰”征（圖4a），相應椎體密度增高，椎管受累，椎管前壁處可見軟組織密度灶，增強后軟組織腫塊不均勻明顯強化，其內多發(fā)迂曲小血管影（圖4b）。

圖4 男，22歲。a）C6椎體處巨大混雜密度占位灶，邊界不清，椎前間隙腫塊較大，其內條狀、片狀致密影形成“浮冰”征（箭），椎管受累，前壁軟組織密度灶，椎管狹窄不明顯；b）冠狀面重組示C6椎旁混雜密度灶（箭），其內不規(guī)則高密度，相鄰椎體骨質密度增高，呈象牙質樣變，椎間隙無狹窄。 圖5 女，36歲。L4椎體處占位伴骨質破壞（箭），增強后不均勻強化，椎體內環(huán)狀高信號，其內片狀未強化低信號灶，椎體前方軟組織腫塊影。 圖6 男，14歲。a）T1WI示S1椎體占位伴骨質破壞（箭），病灶以等信號為主，其內點狀、斑片狀稍低信號灶，相鄰椎間盤未見破壞，骶管受壓、狹窄；b）增強后腫瘤強化明顯（箭），強化不均，其內散在斑點狀低信號灶，腫瘤沿椎前間隙及椎后硬脊膜外跨節(jié)段蔓延。 圖7 病理鏡下腫瘤細胞由呈巢狀分布的小圓細胞構成，胞質疏松，核深染，可見Homer-Wright玫瑰結（箭，HE，×100）。

3．MRI表現(xiàn)

2例行MRI平掃及增強檢查，MRI顯示2例分別為第4腰椎體、第1骶椎體處巨大軟組織占位灶伴椎體骨質破壞、輕度壓縮性骨折，部分邊界不清，T1WI為等信號，T2WI為稍高、高信號，信號稍不均，軟組織腫塊以椎前部體積較大（圖5～6），椎間盤均未見破壞，椎間隙均無狹窄，腰椎病變未累及椎管，骶椎病變累及椎管，位于硬膜外，椎管變窄，增強后強化明顯（圖5b、6b），強化不均，內見斑片狀、片狀低信號區(qū)，骶椎病變沿椎管內硬膜外跨節(jié)段浸潤性生長，上下方均可見脊膜尾征（圖6b）。

4．病理表現(xiàn)

大體病理見病灶常呈圓形、橢圓形，邊緣不光整，與鄰近結構分界常不清，少數(shù)可見包膜，包膜可完整或不完整。本組6例均無包膜。切面常呈灰白色，魚肉狀，質脆。鏡下見腫瘤細胞體積較小，大小較一致，卵圓形或梭形，密集成巢狀；核深染，核仁小而不明顯，核分裂像常見。腫瘤組織常見神經(jīng)性H-W菊形團（圖7）。本組5例可見H-W菊形團。免疫組化：CD99（＋）6例，NSE（＋）5例，Syn（＋）4例，vimentin（＋）4例，NF（＋）2例，S-100（＋）2例。

討 論

骨內型PNET是起源于骨骼系統(tǒng)的具有相似細胞形態(tài)學及細胞基因學特點的惡性小圓細胞腫瘤［4］。骨內型PNET發(fā)生與染色體［t（11，22）q（24，12）］易位有關，具有多向分化潛能，因此同一腫塊內?？梢姴煌只潭鹊纳窠?jīng)上皮組織［1］。臨床常表現(xiàn)為迅速增大的腫塊伴疼痛及腫塊壓迫癥狀。中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET罕見，惡性程度高，預后很差［7］，與其他小圓細胞腫瘤類似［8］。

1．中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET的臨床和影像學特征

各年齡段均可發(fā)病，但兒童及青少年多見，男性略多于女性，但亦有文獻報道［6］女性發(fā)病率約為男性的3～4倍。本組6例骨內型最小年齡8歲，最大36歲。PNET好發(fā)于四肢、骨盆、胸部和腹膜后［1，5］，與本組病例基本符合。PNET腫塊常較大，多＞5 cm［9］。本組6例腫塊均較大，平均大小約4．3 cm×6．3 cm，最大徑線達8．5 cm。本組病例腫塊大小與腫瘤部位深淺及癥狀出現(xiàn)早晚有關，腫瘤部位深、癥狀出現(xiàn)晚者腫塊常較大，反之則較小。PNET易發(fā)生遠處轉移。本組6例中有3例早期已發(fā)生遠處播散。

中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET為高度惡性的小圓細胞腫瘤，常呈浸潤性生長，與周圍結果分界不清楚。小圓細胞瘤常表現(xiàn)為軟組織腫塊較大，而骨質破壞相對輕。中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET起源于髓腔，故均伴有骨質破壞，并以椎體溶骨性破壞常見，成骨性及混合性少見，附件原發(fā)或受累少見，可伴椎體壓縮性骨折。腫塊包繞椎體，體積往往較大，并常以椎前間隙為主，可能與椎前間隙組織結構較疏松有關。腫瘤常累及椎管硬脊膜，因硬脊膜有一定阻擋屏障作用，故腫瘤多位于硬膜外，并可沿硬脊膜外跨節(jié)段生長，一般不累及椎間盤，椎間隙常無狹窄。腫塊與周圍組織分界往往不清，內?？梢娔易儭乃绤^(qū)，部分病灶內可見散在的大小不等形態(tài)各異的殘存骨，病灶內偶見腫瘤骨形成，部分瘤內可見新生迂曲的腫瘤血管。CT表現(xiàn)：常見以等或稍高密度為主，邊界常不清，少數(shù)可邊界清，腫塊密度常不均，增強后強化明顯，強化不均。MR表現(xiàn)：T1WI呈不均勻低信號，T2WI呈不均勻高信號［8，10-11］。腫瘤實體部分腫瘤細胞排列密集、間質含水少，T1WI和T2WI上均與肌肉組織信號相似。增強后強化明顯，強化不均。本組4例軟組織腫塊以椎前間隙為主，2例瘤內伴多發(fā)迂曲腫瘤血管，文獻少見報道。“浮冰”征：PNET發(fā)生鈣化或骨化少見，即使有也常為針尖樣。丁曉毅等［12］認為骨PNET惡性程度高，理論上缺少鈣化或骨化的時間。Dick等［9］報道的29例中僅有5例發(fā)生輕度鈣化。骨內型PNET多伴骨質破壞，部分可伴腫瘤骨形成，這種軟組織內散在高密度的殘存骨或新生的腫瘤骨形成“浮冰”樣改變，具有一定特征。本組3例可見“浮冰”征，其中1例發(fā)生于頸椎體的PNET，伴椎體骨質硬化，椎旁軟組織內見廣泛瘤骨形成，以往罕見報道。

2．鑒別診斷

良性病變：主要是郎格罕斯組織細胞增生癥。郎格罕斯組織細胞增生癥［13-14］70%發(fā)生于10歲以下兒童，脊柱多發(fā)于胸椎，單發(fā)常見，少數(shù)可多個相鄰椎體或跳躍性發(fā)病，常表現(xiàn)為單囊或多囊溶骨性骨質破壞，輕度膨脹，常累及一側附件，早期即可出現(xiàn)椎體楔形變或扁平椎。中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET發(fā)病年齡相對偏大，以單發(fā)常見，常為溶骨性骨質破壞，偶見成骨性，軟組織腫塊常較大，并以椎前間隙為主，椎體骨折不如郎格罕斯組織細胞增生癥出現(xiàn)的早。本組PNET僅1例年齡小于10歲，并以腰骶椎發(fā)病為主。

轉移瘤：一般年齡較大，多有原發(fā)惡性腫瘤病史，常多發(fā)，而中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET一般發(fā)病年齡較年輕，常單發(fā)。

惡性腫瘤：主要是淋巴瘤。兩者均為惡性小圓細胞腫瘤，軟組織腫塊往往較大，骨質破壞相對輕為他們共同特點。但中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET發(fā)病年齡較淋巴瘤小。兩者椎體周圍均可出現(xiàn)軟組織環(huán)繞，但通過復習文獻［15-17］發(fā)現(xiàn)脊柱原發(fā)單椎體淋巴瘤軟組織腫塊以后部為主，常常累及椎管四周，形成＂袖套＂樣改變，易致椎管狹窄，附件受累常見，與硬膜外淋巴組織豐富有關；而中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET軟組織腫塊常以椎前間隙為主，可能與椎前間隙組織疏松，生長空間較大，后方受硬脊膜阻止有關，椎管以前壁受累常見，附件受累少見，致椎管狹窄相對少。本組6例均未見“袖套”征。

總之，中軸區(qū)原發(fā)骨內型PNET以兒童及青少年多見，腫塊常較大，包繞椎體，并以椎前間隙為主，均伴椎體骨質破壞，溶骨性常見，成骨性及混合性少見，極少數(shù)可伴瘤骨形成，附件原發(fā)或受累少見，可伴椎體壓縮性骨折、“浮冰”征，可伴多發(fā)新生小血管，常伴壞死、囊變，多不侵及椎間盤，椎間隙多無狹窄。CT以等密度為主，密度不均勻，MRI表現(xiàn)為等T1稍長T2信號，信號不均，增強掃描中度以上強化，強化不均。

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《中國當代醫(yī)藥》雜志

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CT and MRI manifestations of primary intra-osteal type peripheral primitive neuroectodermal tumor in axial areas

WANG Peng，CHEN Yi-nan，LIU Hong-chao，et al．Department of Radiology，Changzheng Hospital，the Second Military Medical U-niversity，Shanghai 200003，P．R．China

Objective：The aim of this study was to study the CT and MRI findings of primary intra-osteal type primitive neuroectodermal tumor（PNET）in axial areas，in order to improve the knowledge of the imaging manifestations．Methods：The clinical materials of six patients with pathology proven PNET in the axial area were retrospectively analyzed，including CT findings（four patients）and MRI findings（two patients）．Results：Of the six patients with PNET，the location was sacral vertebra（2 patients）and lumbar，cervical vertebrae，coccyx，right ilium for one patient each．The maximum area in cross section of the tumor ranged from 2．0cm×3．8cm to 5．0cm×8．5cm．All of the six patients had different degree of bone destruction．5 patients had osteolytic destruction and one had osteogenesis．Besides，the margin of lesion was partially ill-defined（4 patients）and completely blurred（2 patients）．Iso-attenuation was the most commonly seen CT feature．Heterogeneous density was observed in 4 patients，while patchy hyper-attenuation presented as＂floating ice＂was found in 3 patients．2 patients enhanced obviously with patchy hypo-attenuated areas with abundant intra-tumoral small blood vessels．MRI showed isointensity on T1-weighted imaging and slightly hyperintensity on T2-weighted imaging，with obvious heterogeneous enhancement after contrast administration．2 patients had vertebral compression fractures．However，all of the 6 cases had no periosteal reactions and the intervertebral spaces and discs were also intact．Conclusion：The axial area PNET is commonly seen in children and adolescence，with large tumor mass enclosing vertebral body，and bone destruction was a common manifestation．Heterogeneous attenuation／signal intensity with obvious enhancement of tumor was common．＂Floating ice＂was a valuable sign for diagnosis．

Primitive neuroectodermal tumors；Axial area；Tomography，X-ray computed；Magnetic resonance imaging

R814．42；R445．2

A

1000-0313（2015）11-1121-05

10．13609／j．cnki．1000-0313．2015．11．015

2015-07-27）

200003 上海，第二軍醫(yī)大學附屬長征醫(yī)院放射科

王鵬（1986－），女，山東威海人，碩士，住院醫(yī)師，主要從事放射診斷工作。

劉士遠，E-mail：cjr．liushiyuan＠vip．163．com

國家自然科學基金（81101044；81371551；81230030），上海市生物醫(yī)藥處重大專項（CZ20137886）；上海市啟明星人才項目（12QA1404700）