結(jié)節(jié)性筋膜炎18F-FDG PET/CT 誤診為霍奇金淋巴瘤復(fù)發(fā)1 例

姜思遠(yuǎn) 周曉蝶 吉蘅山 吳江

1 東部戰(zhàn)區(qū)總醫(yī)院核醫(yī)學(xué)科，南京 210002；2 東部戰(zhàn)區(qū)總醫(yī)院病理科，南京 210002

結(jié)節(jié)性筋膜炎（nodular fasciitis，NF）是一種相對少見的纖維組織增生性良性病變，組織病理學(xué)上具有假肉瘤的特征，該病常突然出現(xiàn)，生長迅速，易被誤診為惡性腫瘤[1]。NF 的臨床及影像學(xué)表現(xiàn)缺乏特異性，誤診后導(dǎo)致的手術(shù)等過度治療會給患者造成不必要的傷害。筆者報道了1 例誤診為霍奇金淋巴瘤（Hodgkin lymphoma，HL）復(fù)發(fā)的NF 病例。

1 患者資料

患者男性，25 歲，2018 年9 月初無意間觸及右側(cè)頸部有一腫物，質(zhì)地硬，活動度尚可，無明顯壓痛，2018 年9 月14 日于東部戰(zhàn)區(qū)總醫(yī)院口腔科行右側(cè)頸部腫物摘除術(shù)，術(shù)后經(jīng)組織病理學(xué)檢查結(jié)果確診為結(jié)節(jié)硬化型經(jīng)典型霍奇金淋巴瘤（nodular sclerosis classical Hodgkin lymphoma，NSCHL）。2018 年9 月18 日于東部戰(zhàn)區(qū)總醫(yī)院核醫(yī)學(xué)科行18F-FDG PET/CT 檢查，結(jié)果顯示：左側(cè)頸部、左側(cè)鎖骨區(qū)、左上縱隔、前縱隔胸腺區(qū)、主動脈弓旁可見多發(fā)腫大淋巴結(jié)，18F-FDG 代謝增高，SUVmax=4.7，考慮為淋巴瘤浸潤（圖1A～C）。骨髓形態(tài)學(xué)+活體組織病理學(xué)檢查結(jié)果提示正常。結(jié)合病史及檢查結(jié)果，診斷為NSCHL[Ann Arbor 分期為ⅡA 期，淋巴瘤國際預(yù)后指數(shù)（IPI）評分0 分，年齡調(diào)整后的淋巴瘤國際預(yù)后指數(shù)（aaIPI）評分0 分，低危組]。對患者行ABVD 方案治療：在第1 天和第15 天，分別靜脈滴注多柔比星脂質(zhì)體30 mg+博來霉素15 mg +長春瑞賓10 mg+達(dá)卡巴嗪0.6 mg，1 個周期為21 d，化療2 個周期后行18F-FDG PET/CT 復(fù)查，結(jié)果顯示，原發(fā)病灶明顯縮小，18F-FDG 代謝程度明顯降低?；? 個周期后，再次行18F-FDG PET/CT 復(fù)查，結(jié)果顯示，原發(fā)病灶均未見18F-FDG 代謝增高灶，評估病情為完全緩解（圖1D）。

圖1 結(jié)節(jié)性筋膜炎患者（男性，25 歲）在霍奇金淋巴瘤治療過程中的3 次18F-FDG PET/CT 顯像圖 A 為該患者第1 次18F-FDG PET/CT 全身MIP 圖，示左側(cè)頸部、左側(cè)鎖骨區(qū)、左上縱隔、前縱隔、主動脈弓旁有多發(fā)腫大淋巴結(jié)，18F-FDG 代謝增高；B、C 為橫斷面CT 及18F-FDG PET/CT 融合圖，示前縱隔腫大淋巴結(jié)（白色箭頭），大小約3.1 cm×2.8 cm，SUVmax=4.7；D 為經(jīng)4 次ABVD方案化療后，第2 次18F-FDG PET/CT 全身 MIP 圖，示原發(fā)病灶均未見異常18F-FDG 代謝增高灶；E 為第3 次18F-FDG PET/CT 全身MIP 圖，示左側(cè)肩胛下肌內(nèi)新發(fā)18F-FDG 代謝增高灶，F(xiàn)、G 為橫斷面CT 及18F-FDG PET/CT 融合圖，示左側(cè)肩胛下肌內(nèi)新發(fā)低密度病灶（白色箭頭），邊界尚清，內(nèi)部密度均勻，大小約1.5 cm×1.3 cm，CT 值為31.4 HU，SUVmax=13.06。FDG 為氟脫氧葡萄糖；PET 為正電子發(fā)射斷層顯像術(shù)；CT 為計算機(jī)體層攝影術(shù)；MIP 為最大密度投影；SUVmax 為最大標(biāo)準(zhǔn)化攝取值；ABVD 方案為在第1 天和第15 天，分別靜脈滴注多柔比星脂質(zhì)體30 mg+博來霉素15 mg +長春瑞賓10 mg+達(dá)卡巴嗪0.6 mg，1 個周期為21 dFigure 1 Three 18F-FDG PET/CT imaging results of a patient with nodular fasciitis (male, 25 years old) during the treatment of Hodgkin's lymphoma

2021 年3 月，患者出現(xiàn)左側(cè)肩部疼痛，于東部戰(zhàn)區(qū)總醫(yī)院行MRI 檢查，結(jié)果顯示左側(cè)肩胛下肌有異常信號（圖2），2021 年5 月復(fù)查MRI，結(jié)果提示病灶增大，結(jié)合病史，考慮可能為淋巴瘤浸潤。2021 年7 月19 日，患者行18F-FDG PET/CT 檢查，結(jié)果顯示：左側(cè)肩胛下肌處有類圓形低密度灶，18F-FDG 代謝明顯增高，SUVmax=13.06，考慮可能為淋巴瘤浸潤（圖1E～G）。2021 年7 月21 日，患者行經(jīng)皮穿刺左肩胛下肌結(jié)節(jié)活體組織病理學(xué)檢查，結(jié)果提示：梭形細(xì)胞增生性病變，伴黏液樣變性及炎細(xì)胞浸潤（圖3）；結(jié)合影像表現(xiàn)（肌內(nèi)腫塊長徑約2 cm）及免疫組織化學(xué)、分子生物學(xué)方法檢測結(jié)果，考慮為NF。

圖3 結(jié)節(jié)性筋膜炎患者（男性，25 歲）的組織病理學(xué)檢查圖（蘇木精-伊紅染色，×100，×200）及基因檢測圖（熒光原位雜交法，×1 000）A～B 示病變由增生的梭形細(xì)胞組成，部分區(qū)域呈交錯排列，間質(zhì)內(nèi)可見黏液樣變性，并可見淋巴細(xì)胞浸潤；C 為USP6 基因，顯示紅、綠信號分離，提示基因斷裂Figure 3 Histopathological examination (hematoxylin eosin staining, ×100, ×200) and genetic testing (fluorescence in situ hybridization, ×1 000)results of a patient with nodular fasciitis (male, 25 years old)

2 討論

NF 是由纖維母細(xì)胞和肌纖維母細(xì)胞增生形成的假肉瘤性病變，一般被認(rèn)為是一種自限性、反應(yīng)性、增生性的腫瘤樣病變，通常具有生長迅速、細(xì)胞豐富、分裂活躍等特點，它最常見于上肢、軀干、頭頸部的皮下組織，發(fā)病年齡從2 歲到50 歲不等，無性別差異[2-3]。第5 版WHO 軟組織腫瘤分類將其歸于成纖維細(xì)胞和（或）肌成纖維細(xì)胞性良性腫瘤[4]。NF 按照部位一般可分為3 種亞型：皮下型、肌內(nèi)型、筋膜（肌間）型；按照病理類型可分為黏液型、細(xì)胞型、纖維型。NF 的MRI 表現(xiàn)與其組織病理學(xué)特點及生長方式有關(guān)，MRI 上大多呈 T1WI 等信號、均勻或不均勻T2WI 高信號（病灶內(nèi)的黏液成分多，則呈明顯高信號；纖維和細(xì)胞成分多，則信號減低）[2,5-7]。本病例MRI 表現(xiàn)為T1WI 低信號，T2WI 脂肪抑制高信號，符合文獻(xiàn)報道中對NF 的歸納與描述。

18F-FDG PET/CT 被廣泛應(yīng)用于腫瘤代謝顯像，在淋巴瘤的診斷、臨床分期、療效評估中也發(fā)揮著重要作用[8]。NF 的病理基礎(chǔ)為纖維母細(xì)胞和肌纖維母細(xì)胞的增生，其糖代謝也處于較高水平，所以此類病變在行18F-FDG PET/CT顯像時也可表現(xiàn)為高攝取，因此在診斷上具有一定迷惑性，國外也有相關(guān)個案報道[3,9-10]。18F-FDG PET/CT 檢查的靈敏度高，但特異度相對較低。同樣，在進(jìn)行MRI 診斷時也會面臨這一困難。腫瘤轉(zhuǎn)移的MRI 信號特征通常由原發(fā)灶的性質(zhì)確定，可呈現(xiàn)為多樣性，因此僅憑影像學(xué)表現(xiàn)很難做出準(zhǔn)確判斷，針對本病例，如果沒有組織病理學(xué)檢查的進(jìn)一步診斷，很容易將左側(cè)肩胛下肌的高攝取灶誤判為NSCHL 復(fù)發(fā)，從而造成過度治療，給患者的身心帶來損傷。近年來，隨著核醫(yī)學(xué)技術(shù)的不斷發(fā)展，68Ga 標(biāo)記的成纖維細(xì)胞活化蛋白抑制劑 （fibroblast activating protein inhibitor，F(xiàn)API）現(xiàn)已作為一種新型的正電子腫瘤顯像劑逐漸被應(yīng)用于臨床，當(dāng)機(jī)體存在強(qiáng)烈的纖維增生反應(yīng)、患有以間質(zhì)組織活化為特征的疾病或有傷口處于愈合期，成纖維活化蛋白呈現(xiàn)為高表達(dá)狀態(tài)[11]，68Ga-FAPI已作為PET 顯像劑被應(yīng)用于實體腫瘤、感染及炎癥的診斷，未來我們或可應(yīng)用68Ga-FAPI 作為18F-FDG 的補(bǔ)充顯像劑，提高對該類炎性病變的診斷及鑒別診斷能力，其臨床價值有待進(jìn)一步探索。

NF 的發(fā)病機(jī)制不詳，目前多被認(rèn)為可能與外傷或感染性因素有關(guān)。追溯本病例的病史后，我們發(fā)現(xiàn)患者在NSCHL 治療過程中一直有網(wǎng)球運(yùn)動的習(xí)慣，或與其NF 發(fā)病有一定關(guān)聯(lián)。18F-FDG PET/CT 對于葡萄糖高代謝的病變具有較高的檢出率，但是其鑒別診斷效果有待提高。回顧分析本病例可發(fā)現(xiàn)，患者的治療效果一直很好，隨訪過程中進(jìn)行的18F-FDG PET/CT 檢查也從未有復(fù)發(fā)跡象，此次左側(cè)肩胛下肌病灶的SUV 明顯高于其原發(fā)NSCHL 病灶，或可提示它們并非同源。因此，在日常影像診斷工作中，不斷增加對病種的積累、學(xué)會對比各項影像檢查的表現(xiàn)、結(jié)合患者整個病史過程考慮病情發(fā)展的可能性等都顯得十分重要。

利益沖突所有作者聲明無利益沖突

作者貢獻(xiàn)聲明姜思遠(yuǎn)負(fù)責(zé)數(shù)據(jù)的采集與分析、論文的撰寫；周曉蝶負(fù)責(zé)論文的審閱；吉蘅山負(fù)責(zé)論文的審閱與指導(dǎo)；吳江負(fù)責(zé)論文的修訂與指導(dǎo)