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    多模態(tài)影像診斷右臀部軟組織磷酸鹽尿性間葉組織腫瘤1 例

    2022-12-12 13:19:58葉婷孫碩文張輝輝陳進(jìn)文曹陽(yáng)袁建軍
    關(guān)鍵詞:骨痛生長(zhǎng)抑素臀部

    葉婷,孫碩文,張輝輝,陳進(jìn)文,曹陽(yáng),袁建軍

    河南大學(xué)人民醫(yī)院 河南省人民醫(yī)院超聲科,河南 鄭州 450003

    1 病例簡(jiǎn)介

    男,50歲,主訴:無(wú)明顯誘因出現(xiàn)全身活動(dòng)性進(jìn)行性骨痛3年余,由胸背部逐漸發(fā)展至全身痛,伴顯著肌無(wú)力,活動(dòng)受限。于外院行胸椎MRI平掃未見明顯異常,給予扶他林片口服,未見明顯好轉(zhuǎn)。實(shí)驗(yàn)室檢查:血磷0.38 mmol/L,堿性磷酸酶210 U/L。體格檢查:右側(cè)臀部可捫及一包塊,無(wú)壓痛,位置較深,可移動(dòng)。超聲檢查(圖1A)示:右側(cè)臀大肌低回聲團(tuán)塊。增強(qiáng)CT(圖1B、C)示:右側(cè)臀大肌軟組織密度影。全身骨掃描(圖1D)示:顱骨、肋骨多發(fā)異常放射性濃集灶。生長(zhǎng)抑素受體功能顯像(圖1E、F)示病灶異常放射性濃集灶。行右側(cè)臀部腫物切除術(shù)。病理圖片見圖1G、H。免疫組化:角蛋白(-),結(jié)蛋白(-),CD34(部分+),Bcl-2(+),STAT6(-),CD99(+),SMA(-),S-100(-),Ki-67(5%+)。最終診斷為磷酸鹽尿性間葉腫瘤(phosphaturic mesenchymal tumor,PMT)。術(shù)后7 d,肌無(wú)力、骨痛癥狀緩解;術(shù)后26 d,肌無(wú)力、骨痛癥狀消失,患者自主活動(dòng),實(shí)驗(yàn)室檢查:血磷1.03 mmol/L、堿性磷酸酶140 U/L。

    圖1 男,50歲,右臀部軟組織PMT。超聲示右側(cè)臀大肌可見一低回聲團(tuán)塊(箭),大小約3.5 cm×2.5 cm×2.0 cm,邊界清,形態(tài)規(guī)則,內(nèi)回聲較均勻,周邊可見稀疏血流信號(hào)(A);增強(qiáng)CT示右側(cè)臀大肌可見一軟組織密度影,邊界清晰,動(dòng)脈期示右側(cè)臀大肌腫塊均勻強(qiáng)化(箭,B);靜脈期示腫塊呈等密度(箭,C);全身骨掃描示顱骨(箭頭)、肋骨(箭)多發(fā)異常放射性濃集灶(D);生長(zhǎng)抑素受體功能成像:全身顯像后位像示右側(cè)臀部見異常放射性濃集灶(箭,E);SPECT/CT斷層融合示右側(cè)臀大肌稍低密度結(jié)節(jié)影,放射性攝取異常增高(箭,F(xiàn));病理檢查:肉眼見灰紅色腫物1塊,切面呈灰黃、灰紅色,質(zhì)軟(G);鏡下見富含梭形細(xì)胞、巨細(xì)胞和血管(HE,×200,H)

    2 討論

    PMT是一種能導(dǎo)致低磷骨軟化的間葉組織來(lái)源的腫瘤,非常罕見,可生長(zhǎng)于全身軟組織或骨組織,多見于四肢、頭頸部,體積小且生長(zhǎng)緩慢。臨床癥狀主要為骨痛、進(jìn)行性肌無(wú)力、低磷血癥等[1]。PMT大多為良性,通過(guò)影像檢查定位并手術(shù)切除原發(fā)腫瘤,術(shù)后代謝紊亂和臨床癥狀可迅速緩解。

    PMT的典型超聲表現(xiàn)為皮下組織內(nèi)低回聲實(shí)性腫塊,邊界清,成分葉狀或卵形,多數(shù)內(nèi)部欠均勻,彩色多普勒血流顯像示內(nèi)部可見豐富血流信號(hào)[2]。CT典型表現(xiàn)為軟組織密度腫塊,大部分內(nèi)可見點(diǎn)狀稍高密度灶,可能與瘤內(nèi)鈣質(zhì)沉積有關(guān),增強(qiáng)掃描呈明顯強(qiáng)化[3]。本例患者右臀部原發(fā)病灶位置較深,多普勒超聲不典型,表現(xiàn)為周邊稀疏血流信號(hào);CT表現(xiàn)為邊界清楚、內(nèi)部均勻的等密度軟組織腫塊,增強(qiáng)掃描呈均勻強(qiáng)化,考慮與病灶體積小、瘤體內(nèi)尚無(wú)鈣化灶有關(guān)。PMT患者由于長(zhǎng)期低血磷骨軟化,全身骨顯像一般表現(xiàn)為多發(fā)性應(yīng)力骨折。因PMT表達(dá)多種生長(zhǎng)抑素受體,生長(zhǎng)抑素受體全身顯像、99Tcm-奧曲肽SPECT/CT斷層融合顯像定位敏感度更高,表現(xiàn)為病灶異常放射性濃集灶[4-5]。本例病灶功能成像的特點(diǎn)與典型表現(xiàn)相符。本例原發(fā)病灶位置較深,體積較小,全身骨掃描及生長(zhǎng)抑素受體功能成像可以敏感地發(fā)現(xiàn)病灶,超聲與CT檢查輔助定位并進(jìn)一步評(píng)估,結(jié)合病史及生化、免疫組化指標(biāo),考慮PMT可能性大,最終手術(shù)病理證實(shí)這一診斷。

    PMT形態(tài)復(fù)雜多變,多種影像手段結(jié)合可與某些軟組織瘤鑒別,①非骨化性纖維瘤:MRI表現(xiàn)為T1WI呈低信號(hào),T2WI呈高信號(hào),病變周圍可見硬化邊,MR增強(qiáng)內(nèi)部信號(hào)均勻。②軟骨肉瘤:CT表現(xiàn)為軟組織腫塊內(nèi)伴有環(huán)狀或弧狀的鈣化灶及溶骨性破壞,與PMT表現(xiàn)相似,但PMT可繼發(fā)骨軟化癥,通過(guò)X線或骨掃描鑒別兩者。③腱鞘巨細(xì)胞瘤:超聲可顯示腫物內(nèi)部均勻,有纖維性包膜,邊緣清晰,不破壞鄰近骨組織。PMT則無(wú)包膜,少數(shù)可破壞鄰近骨組織[6]。

    皮下軟組織腫塊在臨床上很多見,影像檢查作為主要診斷方法之一,在觀察腫塊部位、形態(tài)、結(jié)構(gòu)、變化及血流的特點(diǎn)等方面發(fā)揮重要作用;但針對(duì)本病,單一影像技術(shù)不具有特異性,需聯(lián)合多項(xiàng)檢查共同分析。該病例提示在臨床工作中對(duì)于頑固低磷血癥、骨軟化癥患者,應(yīng)考慮到PMT可能,結(jié)合血生化檢查,應(yīng)用多種影像方法對(duì)腫瘤進(jìn)行定位及定性評(píng)估,輔助制訂手術(shù)方案。

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