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    Castleman 病1例 并 文 獻 復(fù) 習(xí)

    2022-08-13 15:01:50劉修平韋超潔
    關(guān)鍵詞:胸水右肺漿細胞

    劉修平 韋超潔 楊 炯

    武漢大學(xué)中南醫(yī)院呼吸與危重癥醫(yī)學(xué)科 湖北 武漢 430071

    Castleman ?。–astleman disease,CD)是 一 種罕見的反應(yīng)性慢性淋巴組織增殖性疾病,又被稱為血管濾泡性淋巴組織增生癥、巨大淋巴節(jié)病或血管瘤性淋巴樣錯構(gòu)瘤。該病由Benjiamin Castleman博士于1956年首次報道類似于胸腺瘤的縱隔腫物[1],故而命名為Castleman 病。截至目前,該病的病因及發(fā)病機制尚不明確。由于我們對Castleman病的認識不足,臨床上容易出現(xiàn)漏診、誤診,本文將武漢大學(xué)中南醫(yī)院確診的一例Castleman 病患者的資料進行整理,對其進行回顧性分析,并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻。

    1 資料與方法

    患者,女性,50歲,因發(fā)現(xiàn)左側(cè)頸部淋巴結(jié)腫大及肺占位2月余,胸悶1 個月,于2018年9月26 日入院?;颊?月余前發(fā)現(xiàn)頸部淋巴結(jié)腫大,無其它不適,遂立即于當?shù)蒯t(yī)院行胸部CT 平掃,提示右肺中葉腫塊,遂于我院胸部腫瘤科就診,行胸部增強CT(2018?07?16)示:右肺中葉內(nèi)側(cè)段及左肺下葉后基底段軟組織結(jié)節(jié)影并縱隔及雙側(cè)腋下多發(fā)腫大淋巴結(jié),炎性可能性大,不除外惡性。遂于當日行CT引導(dǎo)下肺穿刺檢查及淋巴結(jié)活檢檢查,術(shù)后肺部病理檢查提示:送檢肺組織內(nèi)纖維明顯增生,肺泡萎縮,局部慢性炎性細胞聚集;免疫組化檢測,肺泡上皮ALK?1(-)、Ki?67(+)、TIF?1(+)。左側(cè)頸部淋巴結(jié)活檢病理檢查示:送檢淋巴結(jié)呈反應(yīng)性增生,其內(nèi)未見癌(未做免疫組化)。余檢查如:腫瘤標志物(呼吸道)、肝腎功能血脂電解質(zhì)、腹部CT 平掃、腦平掃MRI、全身骨ECT 均未見異常,后患者出院,囑患者出院1月后復(fù)查胸部CT。2018?08?14患者于我院復(fù)查胸部平掃CT 提示:右肺中葉內(nèi)側(cè)段及左肺下葉后基底段軟組織結(jié)節(jié)影并縱隔及雙側(cè)腋下多發(fā)腫大淋巴結(jié),較前變化不明顯,未予以相應(yīng)處理,囑患者定期觀察隨診。患者近1 個月來出現(xiàn)胸悶不適,呈加重趨勢,于當?shù)蒯t(yī)院完善胸部CT 平掃檢查提示:右肺不張,右肺腫塊,右側(cè)胸腔積液。為求進一步診治,于我院呼吸內(nèi)科門診就診,以“胸腔積液、肺部占位性質(zhì)待查,淋巴結(jié)腫大原因待查”收入。

    既往體健,無特殊病史,入院查體:左側(cè)頸部淋巴結(jié)腫大,右肺呼吸音低,雙肺未聞及干濕性啰音。外院胸部CT 示:右肺肺不張并腫塊,右側(cè)胸腔積液。入院后,血常規(guī)檢查WBC:5.7×109/L,RBC:4.19×1012/L,Hb:124 g/L,PLT:142×109/L,淋巴細胞絕對值0.69×109/L↓,ESR 36 mm/h↑,ALB 34.4 g/L↓,PCT 0.25 ng/mL↑,IgG 20.2 g/L↑,肝酶、腎功能心肌酶、傳染病四項、凝血象、CEA、ACE、IgG4、真菌D 葡聚糖等未見異常。隧行胸腔穿刺抽液術(shù)進一步明確診斷,胸水常規(guī):黃色清晰無凝塊,比重1.022,黏蛋白試驗陰性,有核細胞數(shù)1 890 個/μL,中性粒細胞占8%、淋巴細胞86%、間皮細胞6%。胸水生化:胸水蛋白52.7 g/L↑、胸水ADA 27 U/L↑,余項正常范圍內(nèi);胸水脫落細胞學(xué)、胸水抗酸未見異常,根據(jù)上述檢查診斷仍不明確。聯(lián)系病理科,對既往CT 引導(dǎo)下肺穿刺活檢組織及左側(cè)頸部淋巴結(jié)活檢組織加做免疫組化檢查,結(jié)果提示:送檢肺組織內(nèi)見纖維明顯增生,肺泡萎縮,局部慢性炎性細胞聚集,免疫組化檢測,增生之纖維SMA(+),CD34(-),漿細胞:CD38(+),CD138(+),IgG4(-),IgG(+)。淋巴結(jié)活檢示(左側(cè)頸部淋巴結(jié)活檢):Castleman 淋巴結(jié)?。ɑ旌闲?,玻璃樣血管型及漿細胞型)。免疫組化檢測,CD3(T 細胞+),CD20(B 細胞+),CD21(FDC網(wǎng)+),CD38(漿細胞+),CD138(漿細胞+),Lambda(漿細胞+),Kappa(漿細胞+),Ki?67(Li 生發(fā)中心高表達),HIV?8(-)。遂診斷Castlemen 病(混合型,玻璃樣血管型及漿細胞型),完善血液內(nèi)科會診,隧轉(zhuǎn)入我院血液內(nèi)科進行??浦委煟枰钥诜忱劝财委?,建議聯(lián)合化療(CHOP)治療,患者因經(jīng)濟原因拒絕,要求出院于外院進一步就診,隨訪得知患者出院后加用地塞米松片聯(lián)合沙利度安片口服治療,目前患者隨訪1年,胸悶癥狀消退,頸部淋巴結(jié)較前減小,正進一步隨訪中,擬近期返院復(fù)查?;颊唠p肺及淋巴結(jié)CT 照片見圖1 和圖2。

    圖1 患者雙肺CT 圖片

    圖2 患者淋巴結(jié)CT 圖片

    2 文獻復(fù)習(xí)及結(jié)果討論

    目前,Castleman 病在臨床上較為罕見,臨床及影像學(xué)表現(xiàn)具有多樣性,對于其診治尚缺乏統(tǒng)一標準。根據(jù)臨床病情累及部位的不同,可將該病分單中心型Castleman 病(unicentric Castleman disease,UCD)和多中心型Castleman 病(multicentric Castle?man disease,MCD)。根據(jù)組織病理學(xué)的不同,可以將該病分為透明血管型 Castleman ?。╤yaline?vascular variant Castleman disease HV?CD),漿細胞型Castleman ?。╬lasma cell vari?ant Castleman disease,PC?CD)和混合型Castleman病[2]。該病人病程中可觸及頸部淋巴結(jié)腫大,CT 可見縱隔及腋下多發(fā)淋巴結(jié)腫大,肺部可見兩處占位并可明顯強化,為多中心型Castleman 病。雖肺穿刺病理檢查未提示Castleman 病診斷,可能于活檢未準確獲取病變組織相關(guān),但患者多發(fā)淋巴結(jié)腫大、病理檢查及相應(yīng)臨床表現(xiàn)支持MCD 診斷。左側(cè)頸部淋巴結(jié)病理檢查可見典型的洋蔥皮樣改變,并可見透明樣變性小血管,其中可見散在的淋巴細胞及漿細胞浸潤,在CD38 染色中尤為明顯。

    在臨床上,UCD 又稱為局灶型Castleman 病,其發(fā)病率為47%~81%,病理類型有60%~75% 為HV?CD,發(fā)病年齡主要集中在30~40歲,發(fā)病部位常集中于縱隔淋巴結(jié)(60%~75%),主要臨床表現(xiàn)為局部淋巴結(jié)腫大,近90%的患者并無全身癥狀。MCD 患者發(fā)病占比為19%~53%,最常見病理類型為PC?CD,其占比為77%,發(fā)病年齡較UCD 大,多集中于50~60歲,在臨床上表現(xiàn)為多個臟器受到累及和多部位的淋巴結(jié)腫大,伴隨臨床癥狀既表現(xiàn)為發(fā)熱、消瘦、盜汗、全身乏力,化驗結(jié)果為血清IL?6 升高,血細胞減少,脾臟腫大和高免疫球蛋白血癥等全身癥狀,部分患者可出現(xiàn)胸腔、腹腔及心包積液等[3],預(yù)后與UCD 相比較差。此例患者起病初期未出現(xiàn)明顯癥狀,僅以影像學(xué)提示肺部占位入院,合并縱隔、腋窩及頸部淋巴結(jié)腫大,病理檢查未提示惡性腫瘤即出院。故如文獻報道,當肺部占位且有淋巴結(jié)腫大時,注意Castleman 病、肺癌、淋巴瘤等惡性腫瘤之間相鑒別。

    在Castleman 病的診斷方面,由于該病患者的臨床表現(xiàn)具有多樣性,影像學(xué)檢查無特異性,因此該病確診較困難。Frizzera[4]于1988年提出了MCD疾病的診斷標準:具有明顯表現(xiàn)的組織病理學(xué)改變,顯著腫大的淋巴結(jié)已經(jīng)累及周圍淋巴結(jié),有多個系統(tǒng)的器官受累及表現(xiàn),并且排除其它可能的病因。Arlet 等[5]于2010年也提出了此病診斷過程的金標準:淋巴結(jié)活組織檢查、術(shù)中、術(shù)后病理學(xué)檢查以及免疫組織化學(xué)染色等。雖然淋巴結(jié)活檢病理檢查為Castleman 病診斷的金標準,但淋巴結(jié)病理特征性不強,需要由富有經(jīng)驗的病理醫(yī)生認真檢查,明確診斷。此患者病程中出現(xiàn)漏診一次,后出現(xiàn)明顯癥狀后引起醫(yī)生警覺,加做淋巴結(jié)病理免疫組化得以確診為Castleman 病(混合型、玻璃樣血管型及漿細胞型)。

    圖3 患者病理切片圖

    目前對CD 的治療方案和預(yù)后結(jié)果根據(jù)類型不同差異較大。對于UCD 普遍采用對切除病變部位淋巴結(jié)的治療方案,多數(shù)患者手術(shù)后可長期存活,極少復(fù)發(fā),PC?CD 型的全身癥狀在手術(shù)切除發(fā)生病變的淋巴結(jié)后迅速消失。對于累及少部位的MCD可采取手術(shù)切除結(jié)合化療進行治療;對于累及到多個病變部位的MCD 目前并沒有有效治療方案,在一項大規(guī)模的回顧性分析研究中,50%MCD 患者都采用了糖皮質(zhì)激素作為一線治療方案,其中有56.6%患者獲得臨床改善。該種治療方法可使病情緩解,但停藥后易復(fù)發(fā)[6],故目前一般不考慮糖皮質(zhì)激素作為單藥治療MCD。因MCD 是一種潛在的淋巴增生性惡性疾病,病變廣泛,且多具有侵襲性,因此在臨床方面還經(jīng)常需要采取的聯(lián)合化療治療[7],常見化療方案為CHOP(R±CHOP)。既往有研究表明,采用CHOP 化療方案治療的患者,約50%可獲得較為持久的緩解,但不良反應(yīng)較多,且停藥后易復(fù)發(fā)[8]。隨著人們對MCD 的發(fā)病機制了解逐漸深入,已有一部分學(xué)者針對MCD 進行了免疫調(diào)節(jié)治療,其中沙利度胺可以通過降低TNF?α、IL?6 和IL?10 的水平用以發(fā)揮抗炎作用[9]。此外,抗IL?6 受體抗體(Tocilizumab)[10]以及抗IL?6 單克隆抗體(西妥昔單抗)[11]也可用于治療MCD,但停藥后易復(fù)發(fā)。因此,對于MCD 患者制定出安全有效且經(jīng)濟的治療方案是我們面臨的巨大挑戰(zhàn)。在本文涉及的病例中,患者先于胸外科就診病理檢查未檢查出肺癌、淋巴瘤等惡性腫瘤后出院。因出現(xiàn)胸悶即檢查出胸腔積液,遂于呼吸科就診,在前次住院的病理切片上加做免疫組化,確診為Castleman病,遂轉(zhuǎn)入我院血液內(nèi)科進一步治療,予以口服沙利度胺片,建議聯(lián)合化療(CHOP)治療,患者拒絕(經(jīng)濟原因),要求出院于外院進一步就診,隨訪得知患者出院后加用地塞米松片聯(lián)合沙利度安片口服治療,目前患者隨訪1年,胸悶癥狀消退,頸部淋巴結(jié)較前減小,正進一步隨訪中,擬近期返院復(fù)查。

    文獻報道,絕大部分CD 是多克隆起源的,利用PCR 技術(shù)對相關(guān)基因(CD 免疫球蛋白基因、TCR受體基因)進行重排后結(jié)果多為陰性,但也有少數(shù)CD 是單克隆增生,并有轉(zhuǎn)化為淋巴瘤可能,其中B細胞淋巴瘤多見,且多見于HIV(+)患者[12]。Cas?tleman 病發(fā)生惡化的機制可能是在其增生的過程中發(fā)生了基因突變,F(xiàn)DC 介導(dǎo)的淋巴細胞或血管內(nèi)皮增生,可發(fā)生向淋巴瘤的轉(zhuǎn)化,并導(dǎo)致肉瘤的發(fā)生,如Kaposi 肉瘤或FDC 肉瘤 等[13]。故對于確診CD的患者,加強后期隨訪是該病監(jiān)測最重要的策略。

    該患者就診及診斷過程較復(fù)雜,先后于胸外科、呼吸內(nèi)科和血液內(nèi)科住院治療后確診為MCD。期間出現(xiàn)漏診一次,故加強該病的病理學(xué)檢查、提高臨床醫(yī)生對于Castleman 病的臨床認識及病理醫(yī)生對于該病的病理所見尤為重要。

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