1例HIV陰性腮腺良性淋巴上皮囊腫病例報(bào)告及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

盧芳?呂中靜

摘要：腮腺淋巴上皮囊腫是少見(jiàn)的良性囊性病變，曾被稱(chēng)為第一鰓裂囊腫，認(rèn)為其與普通的鰓裂囊腫病因相同，近年來(lái)越來(lái)越多的研究表明其不同于鰓裂囊腫，且多與HIV有關(guān)，在成年HIV感染患者中的發(fā)病率達(dá)6%，而在 HIV 陰性個(gè)體中十分罕見(jiàn)，我們近期收治發(fā)生在右側(cè)腮腺非 HIV相關(guān)性淋巴上皮囊腫 1例， 結(jié)合相關(guān)文獻(xiàn)， 對(duì)其臨床表現(xiàn)、診斷和鑒別診斷 、治療方法等進(jìn)行討論 。

關(guān)鍵詞：腮腺良性囊腫;良性淋巴上皮囊腫;HIV陰性;病例報(bào)道

【中圖分類(lèi)號(hào)】 R551.2 【文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼】 A? ? ? 【文章編號(hào)】2107-2306（2022）08--01

一、病例資料

患者男性，58歲，因右側(cè)腮腺無(wú)痛性腫物1年就診。患者自訴于1年前無(wú)意間發(fā)現(xiàn)右側(cè)耳前腮腺區(qū)一葡萄大小無(wú)痛性腫物，半年前自行于當(dāng)?shù)厣鐓^(qū)醫(yī)院就診，攝彩超示：耳前腮腺區(qū)皮下低回聲結(jié)節(jié)，未予特殊處理，近日自覺(jué)腫物緩慢增大;約20年吸煙史，30年酗酒史。專(zhuān)科檢查：顏面部不對(duì)稱(chēng)，右面部腮腺區(qū)稍隆起，表面皮膚色澤正常，皮溫不高，腫塊約2.5cm×1cm×2.5cm大小，質(zhì)地中等，界限清楚，活動(dòng)可，壓痛（-），無(wú)面癱表現(xiàn)，進(jìn)食無(wú)影響，腮腺不腫，導(dǎo)管口不紅，唾液分泌正常。彩色多普勒超聲示：右側(cè)耳前腮腺內(nèi)囊性結(jié)節(jié)。腮腺CT示：右側(cè)腮腺內(nèi)占位性病變，腮腺混合瘤？（圖1）實(shí)驗(yàn)室檢查：乙肝表面抗體、乙肝e抗原、乙肝核心抗體陽(yáng)性，HIV Ag/Ab（-）。完善相關(guān)檢查并排除手術(shù)及麻醉禁忌證后，予以全麻下手術(shù)切除。

二、病理結(jié)果

病理檢查? 眼觀：涎腺組織一塊，9cm×4cm×1.3cm，切面見(jiàn)一囊，1.5cm×1.2cm×0.6cm，囊內(nèi)壁略粗糙，內(nèi)容物已流失，切面灰黃灰紅色，分葉狀，質(zhì)中。鏡檢：鏡下見(jiàn)囊壁內(nèi)襯復(fù)層鱗狀上皮，周?chē)鸀榱馨蜆娱g質(zhì)，周?chē)严俳M織示慢性炎癥細(xì)胞浸潤(rùn)（圖2，圖3）。

病理診斷? 淋巴上皮囊腫（lymphoepithelial cyst）。

三、討論

腮腺良性淋巴上皮囊腫（benign lymphoepithelial cysts，BLEC）屬于少見(jiàn)的良性囊性病變，在成年HIV陽(yáng)性患者中的發(fā)病率達(dá)6%[1]，而在 HIV 陰性個(gè)體中十分罕見(jiàn)，由于BLEC在非HIV患者中的低發(fā)病率，在文獻(xiàn)中無(wú)法找到其確切患病率。結(jié)合目前已報(bào)道的病例，我們得出非 HIV 相關(guān)性BLEC 患者常見(jiàn)于中年男性，且男性比例遠(yuǎn)大于女性，只有極少數(shù)發(fā)生于女性的病例，國(guó)內(nèi)外均有病例報(bào)道[1-2，3-5]。

BLEC 通常表現(xiàn)為雙側(cè)腮腺腫大，通常由一個(gè)腺體中的多個(gè)囊腫組成。這些無(wú)痛性囊腫生長(zhǎng)緩慢且觸診柔軟，具有波動(dòng)性。一般不存在局部侵襲性，也幾乎不會(huì)惡變，但會(huì)導(dǎo)致明顯的局部變形。臨床上需要與鰓裂囊腫、彌漫性浸潤(rùn)性淋巴細(xì)胞增多癥（DILS）、腮腺炎、腺樣囊性癌、卡波西肉瘤和淋巴瘤等鑒別[6]。組織學(xué)上，BLEC 內(nèi)襯復(fù)層上皮，通常為鱗狀上皮，也可以是立方或假?gòu)?fù)層柱狀上皮。上皮成分由淋巴聚集體支持，可見(jiàn)良好的生發(fā)中心。內(nèi)部可觀察到淋巴樣增生[4]。

非HIV相關(guān)性BLEC患者與HIV相關(guān)性BLEC的組織病理相似，但臨床及超聲影像表現(xiàn)不同。術(shù)前CT或B超檢查通常可見(jiàn)腮腺區(qū)囊性低密度影或囊實(shí)性腫物，存在包膜。術(shù)前CT可提高此病診斷的準(zhǔn)確性，但組織病理學(xué)依然是最終確診的金標(biāo)準(zhǔn)[7-8]。

目前HIV陰性患者的BLEC通常是手術(shù)切除。有研究報(bào)道單純囊腫摘除易復(fù)發(fā)[9]，因此治療可采用腫物及周?chē)糠窒袤w組織的區(qū)域性切除術(shù)，且同時(shí)摘除腮腺下極的淋巴結(jié)，術(shù)中注意分離面神經(jīng)頸面干及其分支予以保護(hù)。此種術(shù)式術(shù)后不易復(fù)發(fā)[10-12]。相比之下，與HIV 相關(guān)的 BLEC 治療選擇包括反復(fù)細(xì)針穿刺引流、手術(shù)、放射治療[13]和硬化治療[3]、采用高效抗逆轉(zhuǎn)錄病毒治療藥物[14]等?；仡櫯R床病例可知，HIV相關(guān)性BLEC接受治療后易復(fù)發(fā)，非HIV相關(guān)性BLEC接受手術(shù)切除后基本無(wú)復(fù)發(fā)，對(duì)于沒(méi)有明顯美容畸形的輕微癥狀患者，可以采用暫時(shí)觀察的保守治療。如果腮腺大小迅速改變、導(dǎo)致毀容或有顯著的壓迫癥狀，可以考慮及時(shí)行腮腺切除術(shù)或腫塊摘除術(shù)[15-16]。

BLEC在HIV陽(yáng)性患者中較常見(jiàn)，則腮腺無(wú)痛性腫塊形成時(shí)術(shù)前HIV篩查進(jìn)行鑒別診斷變得十分重要。近年來(lái)在HIV陰性患者中也出現(xiàn)報(bào)道，這提示我們?cè)\斷腮腺鰓裂囊腫前必須排除HIV相關(guān)的囊性淋巴樣增生，而在非HIV患者中，BLEC必須作為腮腺腫脹的鑒別診斷之一。

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基金項(xiàng)目：徐州醫(yī)科大學(xué)附屬醫(yī)院院級(jí)科研項(xiàng)目（編號(hào)：2020KB008）

[作者簡(jiǎn)介]盧芳（1998-），女，在讀碩士研究生，E-mail：1875949262@qq.com

[通信作者]呂中靜，女，副主任醫(yī)師，E-mail：zhongjing_lv2012@163.com