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    一例大齡法洛四聯(lián)癥合并肺動脈發(fā)育不良、雙主動脈弓畸形患者的治療分析

    2021-01-08 16:35:08云南省玉溪市人民醫(yī)院653100劉超何帆呂向陽
    首都食品與醫(yī)藥 2021年17期
    關(guān)鍵詞:法洛右室室間隔

    云南省玉溪市人民醫(yī)院(653100)劉超 何帆 呂向陽

    1 病例資料

    患者,女性,32歲,主因發(fā)現(xiàn)法洛四聯(lián)癥6年入院。該患者自四歲開始反復(fù)出現(xiàn)活動后胸悶、心悸及氣促,蹲踞休息后可緩解,活動耐力較差,無胸痛、咳嗽、咯血、吞咽困難及暈厥等,其間未予診斷及治療,6年前因胸悶發(fā)作頻繁,癥狀逐漸加重,于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行超聲心動圖提示“法洛四聯(lián)癥”,因擔(dān)心手術(shù)風(fēng)險未予治療,現(xiàn)為求手術(shù)收入院。查體:口唇及甲床青紫,可見杵狀指,左前胸部可觸及震顫,胸骨左緣第2-4肋間可聞及3/6級全收縮期噴射性雜音,末梢氧飽和度63%。超聲心動圖示:先心?。悍迨纤穆?lián)癥-室間隔缺損(雙向分流,最寬14mm)、主動脈騎跨(35%-45%)、右室壁增厚(最厚約12mm)、右室流出道狹窄(最窄17mm)、肺動脈瓣重度狹窄(流速520cm/s,壓差108mmHg)、肺動脈發(fā)育不良。胸主動脈CTA示:①法洛四聯(lián)癥:室間隔膜周部缺損、右室流出道狹窄、右室壁肥厚、主動脈騎跨;②雙主動脈弓畸形、右位降主動脈(食道、主支氣管未見明顯受壓);③肺動脈發(fā)育不良:左肺動脈干增粗、右肺動脈纖細(xì)。纖維支氣管鏡:所見正常,未見明顯氣管狹窄及受壓。心電圖提示:非陣法性室上性心動過速130次/分。

    2 治療

    經(jīng)充分術(shù)前準(zhǔn)備后,在全麻體外循環(huán)下行法洛四聯(lián)癥根治術(shù)、肺動脈瓣狹窄矯治術(shù)、肺動脈擴(kuò)大矯治術(shù)。手術(shù)取正中切口,游離主動脈弓,充分松解食管及氣管,建立體外循環(huán)。術(shù)中切開右心房,經(jīng)三尖瓣開口進(jìn)入右室并修補(bǔ)室間隔膜部缺損,切開右室流出道,用自體心包補(bǔ)片加寬右室流出道,切開肺動脈主干至左右肺動脈分叉處,用自體心包補(bǔ)片行肺動脈主干及右肺動脈擴(kuò)大加寬,同時行三尖瓣成形。術(shù)中探查升主動脈在氣管前分成2支,一支在氣管和食管的右方,另一支在左方,兩者在氣管和食管的后方匯入降主動脈,兩弓口徑相當(dāng),分別發(fā)出同側(cè)頭臂干、頸總動脈及鎖骨下動脈,氣管食管無明顯受壓。手術(shù)順利,術(shù)后第2天拔管,第4天轉(zhuǎn)出ICU,第8天出院?;颊呤中g(shù)順利,術(shù)后癥狀明顯緩解,復(fù)查各項(xiàng)指標(biāo)明顯改善,恢復(fù)良好。

    3 討論

    先天性雙主動脈弓(double aortic arch,DAA)是一種罕見的先天性心臟畸形,發(fā)病率約占先天性心臟病的1%-2%[1],由于胚胎發(fā)育過程中第4對主動脈弓未能吸收退化而形成,多數(shù)情況下雙弓大小不同,大的右后弓和小的左前弓占雙弓畸形的75%,大的左前弓和小的右后弓占15%,雙弓口徑相等者占10%[2]。DAA的發(fā)病機(jī)制與遺傳因素有關(guān),據(jù)報道DAA與染色體異常的相關(guān)性高達(dá)24%[3]。法洛四聯(lián)癥(tetralogy of Fallot, TOF)是最常見的紫紺型先天性心臟病,其發(fā)病率約占先天性心臟病的3%-5%[4],其解剖特點(diǎn)為右心室流出道梗阻、室間隔缺損、主動脈騎跨和右心室肥厚。TOF的發(fā)生是由于在胚胎發(fā)育過程中動脈圓錐扭旋運(yùn)動不充分,導(dǎo)致主動脈未能完全與左心室相通而騎跨在室間隔上,圓錐間隔向前移位導(dǎo)致室間隔缺損和肺動脈狹窄[5]。

    DAA合并TOF畸形在先天性心臟病中的發(fā)病率極低,其病因可能與22q11上的基因缺失導(dǎo)致胚胎發(fā)育過程中圓錐間隔及大血管發(fā)育異常有關(guān)[6]。雙主動脈弓環(huán)繞并壓迫氣管和食管,可出現(xiàn)呼吸道及消化道癥狀,如氣促、喘鳴、呼吸困難、咳嗽、反復(fù)呼吸道感染以及嘔吐和喂養(yǎng)困難等[7]。對于出現(xiàn)呼吸道及消化道癥狀的患者,通常采取手術(shù)治療,但對于無癥狀的患者,有學(xué)者認(rèn)為,絕大部分DAA患者隨著病情進(jìn)展都會出現(xiàn)呼吸道及消化道癥狀,即便目前沒有癥狀,都應(yīng)該早期手術(shù)治療,避免出現(xiàn)嚴(yán)重并發(fā)癥以及相關(guān)癥狀[8]。對于TOF合并DAA的患者,臨床表現(xiàn)可有TOF典型的紫紺伴心臟雜音,同時根據(jù)氣管及食管壓迫情況不同,可出現(xiàn)不同程度的呼吸道及消化道癥狀。本例患者臨床癥狀以TOF的癥狀為主,呼吸道及消化道癥狀不典型,有典型的TOF心臟雜音,再結(jié)合患者超聲心動圖、三維CT重建基本可以確診,術(shù)前進(jìn)一步行纖維支氣管鏡檢查評估氣管受壓情況,為制定治療方案提供充足證據(jù)。

    本例患者為TOF合并雙弓口徑相等的DAA畸形,同時合并肺動脈發(fā)育不良,極為罕見。目前對于TOF合并其他復(fù)雜心內(nèi)畸形的治療,多數(shù)??漆t(yī)生傾向于一期手術(shù)根治[9],即先行DAA血管環(huán)松解術(shù),同期體外循環(huán)下行TOF根治、肺動脈擴(kuò)大矯治。TOF合并肺動脈發(fā)育異常,特別是合并肺動脈分支狹窄的患者,病情更加復(fù)雜,手術(shù)死亡率和并發(fā)癥發(fā)生率高,手術(shù)矯治難度大,再狹窄幾率高。這種合并畸形多發(fā)生在左側(cè)肺動脈起始部,比例為3%-10%[10],如矯治不恰當(dāng),近期可導(dǎo)致術(shù)后左右肺血供不平衡,出現(xiàn)灌注肺,遠(yuǎn)期可影響右心功能,對于肺動脈分支狹窄的矯治結(jié)果,直接影響著TOF手術(shù)效果,因此選擇同期用自體心包補(bǔ)片行肺動脈擴(kuò)大矯治是必要的。隨著技術(shù)的進(jìn)步,一期手術(shù)根治效果滿意,死亡率僅1%-5%,而且遠(yuǎn)期20年生存率可達(dá)90%-95%[11]。如果不行手術(shù)矯治,TOF的死亡率隨年齡增長而逐漸增加,能活到20歲的患者不到10%,能活到30歲的患者大多數(shù)會出現(xiàn)充血性心力衰竭[12]。該例患者不但超過30歲,而且合并多種畸形,出現(xiàn)雙向分流、肺動脈瓣壓差108mmHg,一般情況差,心衰較重,氧飽和度低。入院后立即給予吸氧,多巴胺、米力農(nóng)強(qiáng)心,呋塞米、螺內(nèi)酯利尿,美托洛爾控制心率等治療,給予營養(yǎng)支持,調(diào)節(jié)內(nèi)環(huán)境穩(wěn)定。同時積極完善術(shù)前檢查,評估病情,制定治療方案:①患者年齡偏大,一般情況差,如繼續(xù)保守治療,可能病情加重,出現(xiàn)艾森曼格綜合征,失去手術(shù)機(jī)會,因此積極的術(shù)前準(zhǔn)備后,在病情允許下應(yīng)爭取手術(shù)治療;②目前患者診斷基本明確,應(yīng)一期手術(shù)同時完成右室流出道疏通、室間隔缺損修補(bǔ)、肺動脈瓣狹窄矯治、肺動脈干及左右肺動脈擴(kuò)大矯治;③患者呼吸道及消化道癥狀不典型,三維CT重建及氣管鏡均未見明顯食管及氣管壓迫,但術(shù)中應(yīng)探查雙弓,充分松解周圍組織,根據(jù)術(shù)中情況決定是否行血管環(huán)松解,在切斷后弓前應(yīng)常規(guī)試行阻斷,并觀察外周動脈血壓;④術(shù)中應(yīng)注意保護(hù)胸導(dǎo)管、膈神經(jīng)及喉返神經(jīng),以免術(shù)后發(fā)生乳糜胸、膈膨升及聲帶麻痹等并發(fā)癥。患者手術(shù)矯治效果滿意,術(shù)后癥狀明顯改善,出院后定期門診隨訪,未出現(xiàn)并發(fā)癥,半年及一年后復(fù)查超聲心動圖及三維CT未見異常,對于此類患者的成功救治,值得推廣及借鑒。

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