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      肝上皮樣血管內皮細胞瘤18F-FDG PET/CT 顯像一例

      2020-03-18 13:27:36綺樺梁婉媚王欣璐尹吉張金赫
      關鍵詞:右葉低密度上皮

      孫 綺樺 梁婉媚 王欣璐 尹吉 林 張金赫

      中國人民解放軍南部戰(zhàn)區(qū)總醫(yī)院核醫(yī)學科,廣州 510000

      上皮樣血管內皮瘤(epithelioid hemangioendothelioma,EHE)是一種來源于內皮細胞的罕見的低度惡性腫瘤,可侵犯不同的器官和軟組織[1]。其發(fā)病率極低,每年發(fā)病率約為1/10 萬。發(fā)病年齡為12~93 歲,年齡跨度較大,發(fā)病高峰為30~40 歲。最常見的部位是肝臟和肺,女性多見[2-3]。發(fā)生在肝臟的上皮樣血管內皮瘤(hepatic epithelioid hemangioendothelioma,HEHE)通常為多發(fā)病灶,鑒別診斷較為困難。本研究報道了一例HEHE 患者的18F-FDG PET/CT及CT 增強掃描的影像學特點及診斷過程,以供臨床醫(yī)師參考。

      1 患者資料

      患者女性,39 歲,因“右上腹疼痛半年,腹脹伴反復發(fā)熱10 d”入院。外院行CT 檢查發(fā)現(xiàn)肝臟彌漫性病變,診斷未明確。既往無腫瘤病史。查體結果:貧血貌,皮膚鞏膜無黃染,淺表淋巴結未觸及腫大,腹部膨隆,可見腹壁靜脈曲張,無壓痛及反跳痛,未觸及包塊。肝臟腫大超過肋下,質軟、表面光滑無結節(jié)、邊緣銳利、Murphy 征可疑陽性。腹部叩診呈鼓音,移動性濁音陽性。肝上界位于第5 根右鎖骨中線的肋間,下界位于右季肋下三橫指,肝區(qū)無叩痛,腸鳴音亢進。相關實驗室檢查結果:總膽紅素升高(25.6 μmol/L)、白蛋白減低(29.3 g/L)、谷丙轉氨酶升高(58 μ/L)、谷草轉氨酶升高(114 μ/L)、癌胚抗原和甲胎蛋白水平正常。提示肝功能受損。

      為進一步診斷,患者行18F-FDG PET/CT(德國Siemens公司Biograph 16 型)全身檢查。患者空腹血糖為6.3 mmol/L,靜脈注射顯像劑18F-FDG 318.2 MBq,平靜休息85 min 后行PET/CT 全身斷層顯像。顯像范圍從顱頂至大腿根部,2 min/床位,共6 個床位。CT 掃描條件:管電壓120 kV,并根據(jù)掃描部位厚度及密度進行管電流實時動態(tài)自動調節(jié)。所有圖像重建采用有序子集最大期望值法(OSEM)。將PET 和CT 圖像傳送到工作站進行圖像對位融合。同日經(jīng)靜脈注射CT 對比增強劑(碘帕醇)80 mL,行肝臟Ⅲ期增強掃描。PET/CT 顯像結果:肝臟體積明顯增大,肝臟內放射性彌漫性不均勻性攝取增高,SUVmax為5.3,肝右葉可見圓形病灶,放射性缺損,肝左葉放射性攝取相對較低,肝臟密度不均勻減低。肝臟Ⅲ期CT 增強掃描可見肝臟彌漫性不均勻強化,其中肝右葉病灶可見典型由外至內“低-高-低”強化表現(xiàn),呈“靶征”;肝左葉彌漫性病變呈延遲強化;門脈左支未見顯影,門脈右支顯示不全,腔靜脈管腔可見受壓變窄;肝門、胃網(wǎng)膜、腹膜后、腸系膜多發(fā)高代謝增大淋巴結(圖1)。

      PET/CT 檢查4 d 后在超聲引導下行肝穿刺活檢,病理結果:低度惡性腫瘤,結合形態(tài)學及免疫組化檢測結果,符合HEHE。免疫組化檢測結果:CD34(+)、CD31(+)、Vim(+)、S-100(?)、CK5/6(?)、SMA(+)、Actin(+)、Desmin(?)、CD68 個別(+)、AACT(+)、CD57(?)、Bcl-2 部分(+)、HMB45(?)、MelanA(?)、Hep(?)、Ki-67 約15%(+);殘存膽管上皮CK(+)、EMA(+)、CK7(+)。

      2 討論

      HEHE 是一種罕見的血管性肝腫瘤,發(fā)病原因不明,一般認為與避孕藥、肝外傷、肝炎病史、長期接觸石棉、氯乙烯或二氧化釷等有關[4]。其臨床表現(xiàn)缺乏特異性,部分表現(xiàn)為腹部不適,肝區(qū)疼痛,可伴隨布加綜合征或卡薩巴赫-梅里特綜合征,當腫瘤較大時可出現(xiàn)腫瘤破裂并腹腔出血。由于腫瘤早期無癥狀,該病發(fā)現(xiàn)并確診時大多已是晚期。一般認為根治性手術切除或肝移植是治療HEHE 較好的方法[5-6],該病對放化療均不敏感,所以往往預后不佳,5 年總生存率僅為43%[7]。

      HEHE 的生物學行為被認為介于血管瘤和血管肉瘤之間,但其病情發(fā)展過程及預后往往難以預測,可以進展緩慢,也可以發(fā)展很迅速[8]。典型的HEHE 在影像學上可有一定特點,CT 平掃一般呈多發(fā)低密度結節(jié),中心密度更低,部分可見鈣化,腫瘤較大時邊界模糊;增強掃描可見輕度強化,典型腫瘤可見由外到內呈“低-高-低”環(huán)形強化,呈“靶征”改變[9],偶可見粗大的靜脈穿行,呈“棒棒糖征”改變[10]。另有文獻報道[8],HEHE 行18F-FDG PET/CT 顯像時,代謝呈輕度增高表現(xiàn)。本例患者CT 增強掃描可見肝右葉病灶具有典型由外至內“低-高-低”強化的“靶征”表現(xiàn),中心低密度未見明顯強化,PET 顯像示肝臟葡萄糖代謝彌漫不均勻增高,其中肝右葉病灶中心可見放射性缺損。這與Wang 等[11]報道一致,這種代謝特點與其腫瘤學行為及預后的關系尚有待進一步研究。

      免疫組化因子CD31、CD34 和因子Ⅴ Ⅲ相關抗原陽性更能幫助診斷HEHE。CD31 被認為是特異性表達,而CD34 具有較高的靈敏度,但不具有特異度[12]。本例患者免疫組化CD31 和CD34 均呈陽性。

      綜上所述,HEHE 在臨床上較為罕見,確診還需要依靠病理結果,臨床上遇到肝臟占位的情況,無法用常見肝臟疾病來解釋的時候,應該考慮HEHE,并行組織學檢查協(xié)助診斷。

      圖 1 肝上皮樣血管內皮瘤患者(女性,39 歲)的18F-FDG PET/CT 顯像和肝臟Ⅲ期CT 增強掃描圖 圖中,A:PET 示肝臟代謝彌漫不均勻增高,局部代謝缺損;B:CT 示肝臟體積增大伴密度彌漫不均勻減低,肝右葉示類圓形低密度病灶;C:PET/CT 融合圖像示肝右葉類圓形病灶中心代謝缺損,且肝左葉密度較低處代謝相對減低。D~F:分別為動脈期、門脈期和延遲期CT 增強顯像圖,示肝右葉大部分呈明顯強化,另肝右葉類圓形病灶邊緣呈環(huán)形低密度,內側呈環(huán)狀相對高密度,中心呈低密度,由外到內“低-高-低”呈“靶征”強化,并可見肝右葉粗大血管穿行。FDG: 氟脫氧葡萄糖;PET:正電子發(fā)射斷層顯像術;CT:計算機體層攝影術Fig. 1 18F-FDG PET/CT imaging and liver triple-phase contrast-enhanced CT images of hepatic epithelioid hemangioendothelioma(female,39 years old)

      利益沖突本研究由署名作者按以下貢獻聲明獨立開展,不涉及任何利益沖突。

      作者貢獻聲明孫綺樺負責研究命題的提出、論文的撰寫與修訂;梁婉媚負責病例圖像的分析、文獻的搜集;王欣璐負責診斷報告的終審;尹吉林負責研究命題的理論指導;張金赫負責研究命題的提出、論文的審核。

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