基于GRADE系統(tǒng)腦癱患兒選擇性脊神經(jīng)后根切斷術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練效果的系統(tǒng)綜述

田潤溪 郭海玲 姜雨婷 蘇春香 郝玉芳* 王彤宇 劉谷一 付景娜 李志穎

（1 北京中醫(yī)藥大學(xué)東直門醫(yī)院，北京 100700；2 香港大學(xué)深圳醫(yī)院護(hù)理部，廣東 深圳 518053；3 北京中醫(yī)藥大學(xué)護(hù)理學(xué)院，北京 100102）

小兒腦性癱瘓[1-2]是指患兒自出生前母體受孕開始，到患兒1個(gè)月內(nèi)由于各種原因?qū)е履X損傷、發(fā)育缺陷的綜合征，主要臨床表現(xiàn)為運(yùn)動(dòng)障礙及姿勢異常為，同時(shí)可伴視聽覺、智力、語言等多種功能性障礙。據(jù)世界衛(wèi)生組織報(bào)道小兒腦癱的患病率為1‰～5‰，我國六省市的流行病學(xué)調(diào)查顯示腦癱的患病率為1.12‰～2.17‰。且伴隨新生兒重癥監(jiān)護(hù)病房的普及，高危兒的生存率的度提高，腦癱的發(fā)病率呈上升趨勢。小兒腦癱給家庭和社會(huì)均帶來痛苦[3-4]和負(fù)擔(dān)。目前選擇性脊神經(jīng)后根切斷術(shù)[5]（SPR）已成為治療腦癱的主要手術(shù)方式[6-7]。其具有徹底解除痙攣，不復(fù)發(fā)，降低肌張力且不損傷運(yùn)動(dòng)功能等的優(yōu)點(diǎn)，能降低腦癱的致殘率，使其盡快回歸社會(huì)[8]。有研究表明需在SPR術(shù)后進(jìn)行有效的康復(fù)訓(xùn)練，方可更好地提高腦癱患兒的行走能力及姿勢的控制能力[9]。目前康復(fù)訓(xùn)練種類較多，但研究質(zhì)量參差不齊，有效性和安全性尚有待進(jìn)一步探討[10]。

1 資料與方法

1.1 檢索策略：檢索Pubmed、中國生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫、萬方數(shù)據(jù)知識(shí)服務(wù)平臺(tái)、中國知網(wǎng)、維普期刊資源整合服務(wù)平臺(tái)等數(shù)據(jù)庫中有關(guān)腦癱患兒選擇性脊神經(jīng)后根切斷術(shù)后進(jìn)行康復(fù)訓(xùn)練的隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)（RCT），檢索時(shí)間限制為各數(shù)據(jù)庫建庫至2017年9月1日。利用Review Manger5.3分析軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)的Meta分析，并用GRADE Profiler 3.6.1軟件進(jìn)行GRADE評(píng)級(jí)。根據(jù)不同數(shù)據(jù)庫的檢索要求制定檢索策略，盡可能全面收集符合納入標(biāo)準(zhǔn)的文章。

1.2 納入與排除標(biāo)準(zhǔn)

1.2.1 納入標(biāo)準(zhǔn)：①研究類型：所有涉及選擇性脊神經(jīng)后根切斷術(shù)治療小兒腦癱的隨機(jī)對(duì)照實(shí)驗(yàn)（RCT）。②研究對(duì)象：年齡＜18周歲臨床確診為腦癱的住院患兒，并完成選擇性脊神經(jīng)后根切斷術(shù)。③干預(yù)措施：對(duì)照組為術(shù)后實(shí)施肌力增強(qiáng)、被動(dòng)關(guān)節(jié)活動(dòng)等常規(guī)康復(fù)訓(xùn)練或術(shù)后不行康復(fù)的空白對(duì)照；試驗(yàn)組參加有組織的、針對(duì)選擇性脊神經(jīng)后根切斷術(shù)后的系統(tǒng)康復(fù)訓(xùn)練（如物理治療：bobath治療以及其他運(yùn)動(dòng)療法，生物反饋訓(xùn)練，低頻電療等；作業(yè)治療；中醫(yī)傳統(tǒng)療法如按摩等）或術(shù)后采用常規(guī)康復(fù)聯(lián)合上述康復(fù)訓(xùn)練。④結(jié)局指標(biāo)：主要結(jié)局指標(biāo)包括：粗大運(yùn)動(dòng)功能評(píng)分（GMFM）；關(guān)節(jié)活動(dòng)度。次要結(jié)局指標(biāo)包括：日常生活活動(dòng)能力評(píng)分（ADL）；行走潛能評(píng)分；肌張力。

1.2.2 排除標(biāo)準(zhǔn)：重復(fù)發(fā)表文獻(xiàn)、有明顯統(tǒng)計(jì)學(xué)錯(cuò)誤或數(shù)據(jù)不完整的文獻(xiàn)。

1.3 文獻(xiàn)篩選：文獻(xiàn)篩選由兩名有循證醫(yī)學(xué)、循證護(hù)理學(xué)、統(tǒng)計(jì)學(xué)背景或經(jīng)過系統(tǒng)META分析培訓(xùn)的研究者分別獨(dú)立地閱讀文獻(xiàn)。然后二人再次進(jìn)行交叉核對(duì)，若有分歧，邀請(qǐng)第三名有循證醫(yī)學(xué)背景的專家協(xié)商解決。

1.4 資料提?。簩?duì)最終納入的文獻(xiàn)的題目、作者、發(fā)表時(shí)間、樣本量、干預(yù)措施、結(jié)局指標(biāo)等進(jìn)行資料提取。

1.5 文獻(xiàn)質(zhì)量評(píng)價(jià)：采用Cochrane協(xié)作網(wǎng)[11]對(duì)干預(yù)性研究進(jìn)行系統(tǒng)評(píng)價(jià)的Cochrane手冊(cè)5.1.0版）中推薦的評(píng)價(jià)標(biāo)準(zhǔn)，對(duì)納入文獻(xiàn)進(jìn)行質(zhì)量評(píng)價(jià)，即隨機(jī)順序的產(chǎn)生、隨機(jī)分配與隱藏、對(duì)研究對(duì)象及干預(yù)實(shí)施者采取盲法、對(duì)結(jié)局測評(píng)者采取盲法、結(jié)局指標(biāo)數(shù)據(jù)的完整性、選擇性報(bào)道研究結(jié)果的可能性、其他偏倚[11]。

1.6 統(tǒng)計(jì)分析：在判斷所檢索的文獻(xiàn)各研究結(jié)果間是否存在臨床異質(zhì)性和方法學(xué)異質(zhì)性后，若無上述異質(zhì)性則采用Cochrane協(xié)作網(wǎng)提供的RevMan5.3軟件進(jìn)行Meta分析。通過C2檢驗(yàn)判斷是否存在統(tǒng)計(jì)學(xué)異質(zhì)性，P＞0.1，I2＜50%則說明異質(zhì)性可以接受，采用固定效應(yīng)模型進(jìn)行分析；若P＜0.1，I2≥50%，則認(rèn)為各研究結(jié)果間存在異質(zhì)性，應(yīng)選擇隨機(jī)效應(yīng)模型(Random Effects Model)分析。如P＜0.1且無法判斷異質(zhì)性來源，不能進(jìn)行數(shù)據(jù)的合并，則僅行描述性分析。

1.7 證據(jù)質(zhì)量GRADE評(píng)級(jí)：本研究使用國際通用的GRADE系統(tǒng)，對(duì)每個(gè)結(jié)局指標(biāo)的證據(jù)質(zhì)量進(jìn)行評(píng)價(jià)。本研究納入的7篇原始文獻(xiàn)均為隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)，隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)被定為支持干預(yù)效果估計(jì)的最高級(jí)別的證據(jù)，有五種因素可能導(dǎo)致證據(jù)質(zhì)量降低，包括：研究的局限性、不一致性、間接性、不精確性和發(fā)表偏倚；有三種因素可能提升證據(jù)質(zhì)量，包括：效應(yīng)量大、可能的混雜因素、劑量-效應(yīng)關(guān)系。

2 結(jié)果

2.1 文獻(xiàn)檢索與篩選結(jié)果：通過檢索各數(shù)據(jù)庫，初步檢索到相關(guān)文獻(xiàn)348篇。經(jīng)過剔除重復(fù)文獻(xiàn)、閱讀全文后納入符合標(biāo)準(zhǔn)的文獻(xiàn)7篇。具體檢索及篩選流程圖見圖1。

表1 納入7項(xiàng)原始研究的基本特征

表2 納入原始研究的質(zhì)量評(píng)價(jià)

圖1 篩選流程圖

2.2 納入文獻(xiàn)基本特征：最終納入7項(xiàng)研究，共計(jì)644例患者。納入研究的原始研究基本特征具體見表1。

2.3 納入文獻(xiàn)的質(zhì)量評(píng)價(jià)：采用Cochrane手冊(cè)對(duì)納入的7項(xiàng)研究進(jìn)行質(zhì)量評(píng)價(jià)，對(duì)每一項(xiàng)研究的各個(gè)條目進(jìn)行高偏倚風(fēng)險(xiǎn)、低偏倚風(fēng)險(xiǎn)和不清楚的評(píng)估。如研究完全符合低偏倚風(fēng)險(xiǎn)，質(zhì)量等級(jí)為A；部分滿足低偏倚風(fēng)險(xiǎn)，質(zhì)量等級(jí)為B；完全不滿足低偏倚風(fēng)險(xiǎn)，質(zhì)量等級(jí)為C[19]。最終7篇原始研究中1篇原始研究的質(zhì)量等級(jí)為A級(jí)，4篇原始研究的質(zhì)量等級(jí)為B級(jí)，2篇原始研究的質(zhì)量等級(jí)為C級(jí)。具體評(píng)價(jià)結(jié)果見表2。

2.4 Meta分析結(jié)果：粗大運(yùn)動(dòng)功能測試量表（GMFM）[20]是目前國際公認(rèn)的用來評(píng)估腦癱患兒運(yùn)動(dòng)功能障礙的量表。GMFM量表是按照兒童正常發(fā)育順序[21]，設(shè)置了88項(xiàng)運(yùn)動(dòng)指標(biāo)。本研究納入的7篇文獻(xiàn)中，以GMFM為結(jié)局指標(biāo)的研究有3篇，共計(jì)358例患者報(bào)道了SPR術(shù)后進(jìn)行康復(fù)訓(xùn)練患者GMFM結(jié)局指標(biāo)的改變情況。Meta分析結(jié)果：3篇原始研究具有異質(zhì)性（P=0.003，I2=82%），故采用隨機(jī)效應(yīng)模型進(jìn)行Meta分析。合并效應(yīng)值=23.62，95%CI為（5.86～41.38），合并效應(yīng)量的檢驗(yàn)Z=2.61，P=0.009。其合并的95%可信區(qū)間橫線落在無效線右側(cè)，表明試驗(yàn)組與對(duì)照組比較有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2.5 描述性分析

2.5.1 SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練對(duì)GMFM評(píng)分的影響：3篇研究報(bào)道了GMFM評(píng)分。1篇研究[22]在腦癱SPR術(shù)后患兒康復(fù)訓(xùn)練的隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)中采取電刺激這種康復(fù)訓(xùn)練方法，并觀察一年內(nèi)試驗(yàn)組與對(duì)照組的GMFM評(píng)分變化的平均分，得出試驗(yàn)組的GMFM評(píng)分的增長率為5.5%較對(duì)照組的1.9%有顯著的增高的結(jié)果（P=0.001）。另有研究者[17]對(duì)腦癱患兒應(yīng)用運(yùn)動(dòng)療法，康復(fù)治療后組間進(jìn)行比較，治療組GMFM得分平均（134.29±46.43）分，高于對(duì)照組（119.67±50.14）分（P＜0.05）。另一研究者應(yīng)用生物反饋綜合治療的康復(fù)訓(xùn)練方法，治療后，兩組患者的GMFM評(píng)分值均高于治療前，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05），且觀察組患者的GMFM評(píng)分值高于對(duì)照組，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。說明康復(fù)訓(xùn)練在腦癱兒童SPR后康復(fù)中有明顯的優(yōu)勢，可以提高患兒GMFM評(píng)分。

2.5.2 SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練對(duì)關(guān)節(jié)活動(dòng)度的影響：四篇研究[15-18]報(bào)道了關(guān)節(jié)活動(dòng)度。有研究者[17]對(duì)腦癱患兒采用一對(duì)一的康復(fù)治療，每日2次，每次40 min，20 d為1個(gè)療程，治療4個(gè)療程以上。訓(xùn)練內(nèi)容有：降低肌張力訓(xùn)練、增強(qiáng)肌力訓(xùn)練、頭部控制訓(xùn)練、骨盆控制訓(xùn)練、膝立位訓(xùn)練、體位轉(zhuǎn)換訓(xùn)練等?？祻?fù)治療前后，腦癱患兒的伸膝角度無明顯變化，但對(duì)于踝背屈的角度有明顯改善，治療后，踝背屈角度明顯大于對(duì)照組，說明運(yùn)動(dòng)療法能夠提高踝關(guān)節(jié)活動(dòng)范圍。

2.5.3 SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練對(duì)ADL的影響：1篇[14]報(bào)道了SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練對(duì)ADL的影響，結(jié)果顯示試驗(yàn)組患兒護(hù)理后生活能力方面優(yōu)于對(duì)照組，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。

2.5.4 SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練對(duì)行走潛能評(píng)分的影響：有研究者[12]在腦癱患兒行SPR術(shù)后3～5 d開始進(jìn)行康復(fù)訓(xùn)練，訓(xùn)練方法以Bobath法為基礎(chǔ)，再加上作業(yè)治療。出院后由家長繼續(xù)對(duì)患兒進(jìn)行康復(fù)訓(xùn)練。康復(fù)訓(xùn)練前后，患兒的行走潛能評(píng)分明顯提高，特別是俯臥抬腿、下蹲站立、仰臥直腿抬高、側(cè)擺方面差異顯著。

2.5.5 SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練對(duì)肌張力的影響：有研究者[13,16-17]在腦癱患兒SPR術(shù)后進(jìn)行增強(qiáng)肌力的訓(xùn)練，主要包括：腰背肌、腹肌、臀中肌、髂腰肌、腰方肌的訓(xùn)練。研究結(jié)果均表明腦癱患兒的肌力在治療前后有顯著差異，康復(fù)訓(xùn)練組的肌力評(píng)分也明顯優(yōu)于對(duì)照組。

2.6 結(jié)局指標(biāo)的GRADE評(píng)價(jià)：應(yīng)用GRADE Profiler 3.6.1軟件對(duì)結(jié)局指標(biāo)進(jìn)行證據(jù)分級(jí)。對(duì)于GMFM這一結(jié)局指標(biāo)，五個(gè)證據(jù)降級(jí)因素中，研究的局限性由于分配隱藏不充分或未進(jìn)行分配隱藏，缺少盲法的應(yīng)用以及未完整報(bào)道患者的失訪情況，故降一級(jí)；不一致性由于I2＞50%，一致性較差，這可能與每個(gè)研究所應(yīng)用的康復(fù)訓(xùn)練方法不同有關(guān)，故降一級(jí)。間接性、不精確性與發(fā)表偏倚暫未發(fā)現(xiàn)降級(jí)因素?？傮w結(jié)局指標(biāo)的證據(jù)分級(jí)為低等級(jí)別。

3 討 論

3.1 納入研究文章的方法學(xué)質(zhì)量：納入的7篇RCT文章均報(bào)道康復(fù)功能鍛煉對(duì)腦癱患兒SPR術(shù)后能達(dá)到滿意的臨床療效。由于康復(fù)訓(xùn)練在臨床中很難做到干預(yù)對(duì)象和干預(yù)者雙盲或單盲，只能做到結(jié)果測評(píng)者的盲法。其中3篇文章（42.86%）描述了研究具體的隨機(jī)方法和過程，1篇文章（14.29%）報(bào)道了分配隱藏方法，其中5篇文章（71.43%）做到結(jié)果測評(píng)者的盲法。最終7篇文章中1篇的質(zhì)量等級(jí)為A級(jí)，4篇文章的質(zhì)量等級(jí)為B級(jí)，2篇文章的質(zhì)量等級(jí)為C級(jí)。

3.2 腦癱患兒SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練的方法：結(jié)合文獻(xiàn)評(píng)價(jià)和Meta分析的結(jié)果，腦癱患兒SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練的療法各具特點(diǎn)，如作業(yè)療法主要為了改善患者精細(xì)運(yùn)動(dòng)能力和日常生活能力。運(yùn)動(dòng)療法主要降低肌張力，擴(kuò)大關(guān)節(jié)活動(dòng)度，進(jìn)行抗重力伸展運(yùn)動(dòng)，抑制原始反射、異常姿勢和運(yùn)動(dòng)范圍，誘發(fā)并建立生理反射，糾正病理運(yùn)動(dòng)模式，給予各種感覺刺激，促進(jìn)正常運(yùn)動(dòng)模式的建立[17]。臨床上根據(jù)患兒情況制定系統(tǒng)的運(yùn)動(dòng)形式和訓(xùn)練方法，采用被動(dòng)運(yùn)動(dòng)、主動(dòng)運(yùn)動(dòng)、抗阻運(yùn)動(dòng)、放松運(yùn)動(dòng)等方式，聯(lián)系生物力學(xué)和運(yùn)動(dòng)學(xué)的原理，以增進(jìn)肌肉、關(guān)節(jié)活動(dòng)和改善肌張力。

3.3 腦癱患兒SPR術(shù)后康復(fù)訓(xùn)練效果分析：粗大運(yùn)動(dòng)功能分級(jí)量表是腦癱患兒SPR術(shù)后常用的運(yùn)動(dòng)能力評(píng)估方法，評(píng)估腦癱兒童運(yùn)動(dòng)功能障礙，主要觀察指標(biāo)包括：①四點(diǎn)位、跪結(jié)合爬的運(yùn)動(dòng)；②仰臥、俯臥位結(jié)合翻身的運(yùn)動(dòng)，使原始反射殘存及直立反射建立；③坐位運(yùn)動(dòng)結(jié)合平衡反射建立；④站立運(yùn)動(dòng)；⑤ 走、跑、跳及攀登運(yùn)動(dòng)。通過Meta分析可見SPR術(shù)后行康復(fù)訓(xùn)練可以提高腦癱患兒的GMFM評(píng)分說明運(yùn)動(dòng)療法在腦癱兒童SPR后康復(fù)中有明顯的優(yōu)勢[15-18]。

痙攣型腦癱患兒往往存在馬蹄足，而踝關(guān)節(jié)是人體下肢三大關(guān)節(jié)之一，參與下肢運(yùn)動(dòng)并具負(fù)重功能，馬蹄足不同于正常的足跟著地，重心前移，足尖離地的過程，影響足與地面之間的力學(xué)情況。在步行周期中，擺動(dòng)相馬蹄足常導(dǎo)致痙攣型腦癱患兒患肢地面廓清能力降低，而在支撐相，閉鏈運(yùn)動(dòng)體系則由遠(yuǎn)端的踝關(guān)節(jié)帶動(dòng)近端髖關(guān)節(jié)來向前推進(jìn)身體，對(duì)整體影響最大，踝關(guān)節(jié)運(yùn)動(dòng)的改變將影響膝、髖、腰、肩的姿勢。通過對(duì)干預(yù)性試驗(yàn)的研究[15-18]進(jìn)行整合分析：康復(fù)治療后，踝背屈角度明顯大于對(duì)照組，說明康復(fù)訓(xùn)練能夠提高踝關(guān)節(jié)活動(dòng)范圍。踝關(guān)節(jié)活動(dòng)范圍的提高就促進(jìn)了步行期足廓清能力的提高以及全身運(yùn)動(dòng)的協(xié)調(diào)性。

SPR對(duì)于痙攣性腦癱的醫(yī)治，降低患肢肌張力，已經(jīng)得到了普遍承認(rèn)。Mu等[17]的研究表明，術(shù)后進(jìn)行康復(fù)訓(xùn)練可以降低患兒的肌張力水平，糾正病理運(yùn)動(dòng)模式，促進(jìn)正常運(yùn)動(dòng)模式的建立。同時(shí)，康復(fù)訓(xùn)練對(duì)于提高患兒術(shù)后行走能力評(píng)分[12]，提高生活自理能力等都有一定程度的提高[14]。SPR術(shù)后康復(fù)功能訓(xùn)練的主要目的是鞏固手術(shù)治療效果，術(shù)后配合長期系統(tǒng)、循序漸進(jìn)的康復(fù)訓(xùn)練，能達(dá)到滿意的臨床療效。

3.4 研究的局限性：本研究的局限性在于：①本系統(tǒng)綜述納入的原始研究在研究設(shè)計(jì)方面雖提到隨機(jī)二字，但并未描述其具體的隨機(jī)方法，多數(shù)文章并未詳細(xì)說明盲法的具體實(shí)施情況，缺乏嚴(yán)謹(jǐn)性。目前，康復(fù)訓(xùn)練在臨床中很難做到干預(yù)對(duì)象和干預(yù)者雙盲或單盲，只能做到結(jié)果測評(píng)者的盲法。建議研究者采用科學(xué)嚴(yán)謹(jǐn)?shù)难芯吭O(shè)計(jì)，以最大限度地降低選擇偏倚；②由于所納入原始研究的結(jié)局指標(biāo)涉及方面較多且分散，故未能制作漏斗圖進(jìn)行偏倚性分析；③臨床研究應(yīng)當(dāng)注意觀察康復(fù)訓(xùn)練的不良反應(yīng)，如有發(fā)生應(yīng)當(dāng)做詳細(xì)客觀真實(shí)的報(bào)道，并可以討論如何避免不良反應(yīng)的發(fā)生。同時(shí)也需加強(qiáng)對(duì)患者的隨訪工作，以便記錄觀察SPR術(shù)后行康復(fù)訓(xùn)練的長期療效及安全性。

4 小 結(jié)

腦癱患兒術(shù)后功能障礙依舊危害術(shù)后患兒的日常生活，通過文獻(xiàn)研究術(shù)后系統(tǒng)有針對(duì)性的康復(fù)訓(xùn)練在改善肢體功能、改善體能、降低肌張力、改善腦癱兒童的運(yùn)動(dòng)功能，提高健康相關(guān)生活質(zhì)量上的效果已得到初步肯定。并使其主動(dòng)回歸社會(huì)和參與康復(fù)治療的意識(shí)，所以在實(shí)際的選擇中，應(yīng)該根據(jù)患者的實(shí)際情況，針對(duì)性的進(jìn)行選擇。本研究發(fā)現(xiàn)目前國內(nèi)尚無系統(tǒng)化的康復(fù)標(biāo)準(zhǔn)或腦癱康復(fù)指南，大樣本多中心的相關(guān)隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)研究少，而隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)是系統(tǒng)評(píng)價(jià)的金標(biāo)準(zhǔn)，也是對(duì)研究的嚴(yán)謹(jǐn)要求。建議今后的研究應(yīng)進(jìn)一步開展大樣本、高質(zhì)量、不同人種、多種測量結(jié)局、嚴(yán)謹(jǐn)科學(xué)的臨床研究，并能真實(shí)詳盡地報(bào)道結(jié)局，形成運(yùn)動(dòng)模式、開始時(shí)機(jī)、訓(xùn)練頻度、運(yùn)動(dòng)強(qiáng)度、持續(xù)時(shí)間等方面系統(tǒng)、規(guī)范、詳細(xì)的干預(yù)方案，提高患者運(yùn)動(dòng)訓(xùn)練的依從性，延長隨訪時(shí)間，并進(jìn)一步驗(yàn)證其對(duì)改善患者身體癥狀和情緒狀態(tài)的效果，為臨床護(hù)理提供科學(xué)的決策依據(jù)。