上消化道造影陰性食管縱隔瘺誤診：1例報(bào)告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

包和婧，張 軍，岳芙蓉，張 力

重慶三峽中心醫(yī)院腫瘤消化病區(qū)，重慶 404000

食管瘺分為先天性及后天性，其中以后天性食管瘺最為常見，食管瘺一旦發(fā)生，患者常常出現(xiàn)難以控制的感染，若不及時(shí)診治，病死率高，目前治療方法主要包括手術(shù)治療、內(nèi)鏡下治療及保守治療[1-2]?，F(xiàn)報(bào)道上消化道造影陰性食管縱隔瘺誤診患者1例，并就食管瘺的診療予以綜述，希望提高對(duì)食管瘺的認(rèn)識(shí)，提高早期診斷效率，為食管瘺治療方案的選擇提供幫助，以提高食管瘺的治療效果。

1 病例資料

患者，男，68歲，因“進(jìn)食梗阻3月，加重11 d”于2018年1月21日入院?；颊?月前（2017年10月）無(wú)明顯誘因出現(xiàn)吞咽梗阻，干硬食物時(shí)明顯，2017年11月16日在某院行胃鏡示：食管距門齒約25～30 cm處見結(jié)節(jié)狀新生物，病檢（病理號(hào)1735202）示：食管鱗癌，胸部CT示（圖1、2）：中下段食管癌，多發(fā)縱隔淋巴結(jié)腫大，遂在該院于2017年11月22日及12月12日分別行全身化療2周期（多西他賽120 mg D1+洛鉑50 mg D1/21 D為1周期），患者吞咽梗阻有所好轉(zhuǎn)，可進(jìn)軟食。11 d前（2018年1月10日）患者進(jìn)硬質(zhì)食物后吞咽梗阻加重。既往病史無(wú)特殊。查體：體溫36.6 ℃、脈搏89次/min、呼吸20次/min、血壓114/62 mmHg，淺表淋巴結(jié)未捫及明顯腫大。雙肺呼吸音清晰，未聞及哮鳴音。KPS評(píng)分80分，疼痛NRS評(píng)分0分。輔助檢查：2018年1月22日無(wú)痛胃鏡：食管距門齒約23～29 cm可見腫物突向腔內(nèi)，食管距門齒約31～34 cm后壁見2個(gè)直徑約0.4 cm、2.0 cm凹陷（圖3），凹陷內(nèi)粘膜光滑，底部無(wú)法窺及。食管碘水造影：食管胸5椎體水平高度以下，可見長(zhǎng)約6.1 cm的向心性狹窄段，未見造影劑外溢征象。不排除目前食管縱隔瘺可能，建議暫禁食，給予置入胃腸營(yíng)養(yǎng)管，患者拒絕胃腸營(yíng)養(yǎng)管植入術(shù)，要求靜脈給予腸外營(yíng)養(yǎng)支持。2018年2月1日起行局部放射治療，期間患者偶有咳嗽，痰少，無(wú)發(fā)熱，氣喘。2018年2月11日復(fù)查上消化道碘水造影示：與2018年1月23日檢查比較，病變范圍較前縮小，狹窄程度較前減輕，未見造影劑外溢征象（圖4），遂開始進(jìn)流質(zhì)飲食。2018年2月20日患者開始出現(xiàn)陣發(fā)性咳嗽、咳痰，痰為白色粘痰，予抗感染、止咳化痰等治療。2018年2月28日患者完成放射治療PTV DT40 Gy/2 Gy/20 F，仍有咳嗽、咳痰，復(fù)查碘水造影示病變右側(cè)壁潰瘍形成，未見造影劑外溢征象（圖5），右側(cè)肺門影濃大，右肺中下野絮狀影。2018年3月20日復(fù)查胸部增強(qiáng)CT示食管中下段管壁增厚，周圍脂肪間隙模糊，增強(qiáng)不均勻強(qiáng)化（圖2）。右側(cè)胸腔氣液腔，似與食管腔相通，考慮食管-縱隔-胸腔瘺；右肺上葉及雙肺下葉斑片狀模糊影。根據(jù)患者臨床表現(xiàn)及輔助檢

圖1 PET-CT示食管胸段管壁不規(guī)則增厚累及右肺下葉背段

圖3 胃鏡示食管后壁見2個(gè)直徑約0.4、2.0 cm凹陷

圖5 食管碘水造影均未見造影劑外溢征象

2 討論

惡性食管瘺的主要病因是：食管癌腫瘤細(xì)胞浸潤(rùn)食管壁，破壞正常食管平滑肌，腫瘤組織惡性增殖導(dǎo)致局部缺血缺氧、有毒代謝產(chǎn)物積累從而發(fā)生壞死穿孔，據(jù)統(tǒng)計(jì)77%的惡性食管瘺繼發(fā)于食管癌[1-2]。

食管縱隔瘺患者絕大多數(shù)有發(fā)熱、胸痛、白細(xì)胞計(jì)數(shù)增高，合并縱隔炎時(shí)X線胸片示縱隔增寬、邊緣模糊、肺野透明度減低，食管鋇劑造影可診斷。食管瘺發(fā)生后消化道分泌物甚至食物可經(jīng)過(guò)瘺口進(jìn)入氣管、胸腔、縱隔等，常導(dǎo)致致命性感染，且感染較難控制，若食管瘺不能得到及時(shí)診治，常導(dǎo)致多器官功能衰竭甚至死亡[3-4]。以往腫瘤患者生存期短，未出現(xiàn)食管瘺即死于腫瘤或其他并發(fā)癥，隨著惡性腫瘤規(guī)范化治療以及診療技術(shù)的提高，患者生存期延長(zhǎng)，病程后期容易出現(xiàn)食管瘺等并發(fā)癥。此外術(shù)后吻合口查，診斷食管-縱隔-胸腔瘺，建議患者行胃腸營(yíng)養(yǎng)管置入、食管內(nèi)支架植入術(shù)、胃造瘺術(shù)等治療。瘺及氣管插管、食管異物取出術(shù)等導(dǎo)致的醫(yī)源性食管瘺發(fā)生率逐年上升，最常見的為由食管及周圍組織器官外科手術(shù)后損傷及傷口不愈合造成的吻合口瘺[4-5]。

圖2 胸部增強(qiáng)CT示右側(cè)胸腔氣液腔與食管腔相通

圖4 食管碘水造影未見造影劑外溢征象

該患者既往診斷為食管癌，因吞咽梗阻加重入院，無(wú)明顯發(fā)熱、胸痛、咳嗽等食管瘺的典型癥狀，胸部增強(qiáng)CT提示雙肺多發(fā)結(jié)節(jié)影，考慮感染或轉(zhuǎn)移，入院后查白細(xì)胞升高，胃鏡見食管下段后壁2個(gè)凹陷，診斷為食管癌、食管縱隔瘺，而食管碘水造影未見造影劑外溢征象。食管縱隔瘺早期未發(fā)生縱隔炎時(shí)，X線胸片、胸部CT常不能提供可靠的診斷依據(jù)，早期行食管鋇劑造影尤其鋇劑較稠時(shí)不易被發(fā)現(xiàn)[6]，這里碘水造影也可能出現(xiàn)假陰性的結(jié)果，加大臨床診斷的難度。若患者臨床表現(xiàn)不典型，無(wú)明顯胸背痛、發(fā)熱等癥狀，心率不快，血象不高，食管碘水無(wú)異常發(fā)現(xiàn)，應(yīng)行胃鏡檢查直接觀察食管病變局部情況，以便做出正確診斷。如果發(fā)現(xiàn)可疑穿孔時(shí)，應(yīng)盡早明確診斷，確診后應(yīng)積極抗感染等藥物治療，可采用鼻飼、胃造瘺、放置食管內(nèi)支架等手術(shù)治療措施，以提高生存質(zhì)量，延長(zhǎng)生存期[7]。

患者禁食20 d后復(fù)查碘水造影未提示造影劑外漏，遂開始進(jìn)食，后出現(xiàn)咳嗽、低熱，期間白細(xì)胞無(wú)升高，1月余后確診食管-縱隔-胸腔瘺?；仡櫥颊咴\療經(jīng)過(guò)，第1次查碘水造影并未見造影劑外滲，胸部CT考慮感染或轉(zhuǎn)移，而胃鏡可見食管下段凹陷，臨床診斷為食管瘺，并予以禁食等處理，是較為準(zhǔn)確及時(shí)的；但第2次僅僅依據(jù)碘水造影結(jié)果陰性判斷瘺口愈合，證據(jù)不夠充分，后期患者進(jìn)食后病情明顯加重，胸部CT可見胸腔內(nèi)氣液腔，而此時(shí)的碘水造影仍為見明顯漏出，因此，第2次除復(fù)查碘水造影應(yīng)再次復(fù)查胸部CT及胃鏡，并綜合判斷食管瘺口有無(wú)愈合，并及時(shí)建議患者采取胃腸營(yíng)養(yǎng)管、食管支架等治療手段。

食管造影檢查既可以發(fā)現(xiàn)病變位置，又可以顯示瘺口的形態(tài)及相鄰及與相鄰組織的溝通情況，對(duì)于食管瘺的診斷安全有效及時(shí)[8]，臨床醫(yī)生常根據(jù)食管造影結(jié)果判斷食管瘺及治療后愈合情況，而忽略的假陰性結(jié)果，導(dǎo)致主觀判斷錯(cuò)誤。這里鋇劑造影可優(yōu)先采用，首先，鋇具有優(yōu)越的粘膜涂層和放射密度的物理性質(zhì)，雖然鋇可引起縱隔肉芽腫形成，但鋇餐造影對(duì)患者食管瘺的診斷優(yōu)于胃腸顯影劑（泛影葡胺和重氮酸鈉），因?yàn)樗鼈兛赡苄枰罅康脑煊皠┖突颊邊f(xié)作才能顯示瘺[9]。

對(duì)于開口較大的良性食管瘺，患者在一般情況較好時(shí)，建議早期行手術(shù)治療，并根據(jù)術(shù)中探查情況決定具體術(shù)式，胸膜腔和縱隔應(yīng)該進(jìn)行廣泛清創(chuàng)和引流，行瘺修補(bǔ)術(shù)或吻合口切除術(shù)[10-12]。對(duì)于已無(wú)手術(shù)指征的惡性食管瘺患者，可采取食管支架置入治療，通過(guò)物理方法遮蓋瘺口。對(duì)食管癌伴食管瘺患者支架治療既解決了瘺口問(wèn)題又解決了食管狹窄吞咽梗阻的問(wèn)題[13-15]。此外，生物蛋白膠可黏合于創(chuàng)面，起到止血封閉的作用，其在內(nèi)鏡微創(chuàng)治療食管瘺中有較為廣泛的使用。對(duì)于瘺口較小的食管瘺，生物蛋白膠封堵操作簡(jiǎn)便、安全有效、創(chuàng)傷小、費(fèi)用低，可在胃鏡直視下檢查治療，并且可重復(fù)封堵，且可以加快瘺口的愈合[16-18]。內(nèi)科保守治療包括建立靜脈營(yíng)養(yǎng)通道及腸內(nèi)營(yíng)養(yǎng)作為輔助治療，腸內(nèi)營(yíng)養(yǎng)方式多選用空腸內(nèi)營(yíng)養(yǎng)，可防止胃內(nèi)營(yíng)養(yǎng)反流入食管。對(duì)于縱隔積氣、積液的患者，有效引流及選用敏感抗生素抗感染也是必不可少的。但是由于食管瘺的瘺口位置、直徑大小等的不同，且對(duì)食管瘺的處理無(wú)統(tǒng)一認(rèn)識(shí)，何種治療方案最佳尚無(wú)定論，仍需個(gè)體化治療。