方 慧,任艷玲,李春燕,柯曉燕
(南京醫(yī)科大學附屬腦科醫(yī)院,江蘇 南京210029*通信作者:柯曉燕,E-mail:kexiaoyan@njmu.edu.cn)
孤獨癥譜系障礙(Autism spectrum disorders,ASD)是一組神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病,主要臨床表現(xiàn)為社會交往障礙和交流障礙,興趣范圍狹窄、行為方式刻板和感知覺異常[1-2]。ASD兒童的父母往往承受較高的經(jīng)濟和心理壓力,社會支持和生活質(zhì)量普遍偏低[3-6]。因此,有效地評估ASD的治療效果,對調(diào)整其治療方案、改善ASD癥狀及判斷預后具有重要意義。目前,對ASD治療效果的評估多采用孤獨癥行為量表(Autism Behavior Checklist,ABC)、兒童孤獨癥評定量表(Child Autism Rating Scale,CARS)等診斷評估量表。這些工具對癥狀評估的信度較高,但對于癥狀變化不太敏感。20世紀九十年代,Rimland等[7]編制了孤獨癥治療評定量表(Autism Treatment Evaluation Checklist,ATEC)用于評估ASD的治療效果,該量表被廣泛使用。國內(nèi)有學者采用中文版ATEC評估ASD的臨床治療效果[8-11];盧建平等[12]的研究中提到ATEC的敏感度,但未對該量表進行特異度及信度檢驗。目前尚未查到專門針對該量表中文版信效度檢驗的文章。ATEC是否能反映ASD臨床癥狀的變化,結論尚不一致[13-14],ATEC中文版與ASD臨床癥狀的相關性仍有待進一步驗證。發(fā)育遲緩是ASD常見的共病之一,ASD人群智力障礙的患病率約為15%~65%[15]。因此,在評估ASD患兒核心癥狀的同時也有必要對其發(fā)育水平進行評定。本研究評價ATEC中文版的信度和效度,并探討該量表能否反映ASD兒童的癥狀嚴重程度及發(fā)育水平。
病例組為2016年6月-2018年12月在南京醫(yī)科大學附屬腦科醫(yī)院兒童心理衛(wèi)生研究中心門診就診或在康復部進行康復訓練的ASD兒童。入組標準:①符合《精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊(第5版)》(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders,fifth edition,DSM-5)孤獨癥譜系障礙診斷標準;②年齡2~6歲;③患兒監(jiān)護人具有初中及以上受教育程度。排除標準:①患有嚴重神經(jīng)系統(tǒng)疾病及軀體疾??;②不能配合完成相應評估項目。符合入組標準且不符合排除標準的ASD兒童共77例。面向社會招募正常兒童。入組標準:①正常發(fā)育兒童;②年齡2~6歲;③兒童監(jiān)護人具有初中及以上受教育程度。排除標準:①患有嚴重神經(jīng)系統(tǒng)疾病及軀體疾??;②不能配合完成相應評估項目。符合入組標準且不符合排除標準的正常兒童共71例。所有被試兒童的法定監(jiān)護人均簽署知情同意書。本研究通過南京醫(yī)科大學附屬腦科醫(yī)院倫理委員會批準。
1.2.1 ATEC
該量表由Rimland等[7]編制,共77個條目,包括4個分量表:表達/語言溝通、社交能力、感知/認知能力、健康/生理/行為。表達/語言溝通、感知/認知能力分量表按2,1,0三級標準反向評分,每級評分意義依次為“無、偶爾、經(jīng)?!保簧缃荒芰Ψ至勘戆?,1,2三級正向計分,每級評分意義依次為“無、偶爾、經(jīng)常”;健康/生理/行為分量表按0,1,2,3四級正向計分,每級評分意義依次為“無、輕、中、重”。ATEC具有較好的信度和效度,對ASD癥狀的改變敏感[16]。
1.2.2 ABC
該量表由Krug編制,用于初步調(diào)查ASD患兒的行為。由父母(要求與被測兒童至少共同生活3~6周)或教師(至少生活半年)評定。量表共57個條目,以“是”或“否”作答,如果回答“是”,再按權重1~4計分。該量表信度和效度均較好[17]。
1.2.3 CARS
該量表由Schopler等[18]編制,共15個條目,采用1~4分4級評分,每個等級的意義依次為“與年齡相當?shù)男袨楸憩F(xiàn)”“輕度異?!薄爸卸犬惓!薄皣乐禺惓!?。量表總評分最高為60分??傇u分30~36分且少于5項的評分高于3分,則評為輕-中度孤獨癥;總評分≥36分且至少有5項的評分高于3分,則評為重度孤獨癥。
1.2.4 孤獨癥診斷訪談量表修訂版(Autism Diagnostic Interview-Revised,ADI-R)
ADI-R是由Lord等[19]于1994年在ADI的基礎上進行修訂編制的標準化半定式診斷訪談工具。由經(jīng)過專業(yè)培訓的評估人員對ASD兒童的主要照顧者進行90~150 min訪談。訪談結果由社會交往、語言與溝通、刻板行為方式和起病4個維度組成。若每個維度均超過截止分,則可診斷為ASD。
1.2.5 Gesell發(fā)育量表
Gesell發(fā)育量表是目前臨床上常用的嬰幼兒發(fā)展測量工具,包含適應性行為、粗大運動、精細運動、語言、個人-社會性行為5個維度。以各維度的發(fā)育商(developmental quotient,DQ)評估兒童在不同方面的發(fā)展水平。DQ=發(fā)育年齡/實際年齡×100。
所有ASD和正常兒童均由兩名主治醫(yī)師及以上職稱的兒童精神科醫(yī)師同時做出診斷。所有心理評估均在南京醫(yī)科大學附屬腦科醫(yī)院兒童心理衛(wèi)生研究中心進行,由經(jīng)過統(tǒng)一培訓的工作人員完成。ASD兒童的家長完成ABC、ATEC中文版的填寫,工作人員對其家長進行ADI-R訪談,并對兒童進行CARS和Gesell發(fā)育量表評定。正常兒童的父母完成ATEC中文版的填寫。
采用SPSS 23.0進行統(tǒng)計分析。性別的組間比較采用χ2檢驗;被試兒童的月齡及ATEC、ABC、CARS、ADI-R、Gesell發(fā)育量表等評定結果以(±s)表示。采用Cronbach’sα系數(shù)對ATEC中文版總量表及其各分量進行內(nèi)部一致性檢驗。邀請12名專家對量表的內(nèi)容效度進行評價,采用Likert 4級評分(1=無相關、2=弱相關、3=較強相關、4=強相關),將每個條目給出評分為3或4的專家人數(shù)除以專家總人數(shù),即為條目水平的內(nèi)容效度指數(shù)(I-CVI)。通過獨立樣本t檢驗比較兩組兒童ATEC中文版評分的組間差異,采用ROC曲線分析ATEC中文版的特異度和敏感度以評估區(qū)分效度。采用Spearman相關分析比較ASD兒童組ATEC評分與其余各量表評分的相關性。
本研究共納入ASD兒童77例,其中男生60例,女生17例,月齡(41.70±10.45)月;正常兒童71人,其中男生45人,女生26人,月齡(43.77±13.20)月。兩組兒童性別和年齡差異均無統(tǒng)計學意義(χ2=3.790,P=0.052;t=1.064,P=0.289)。所有ASD兒童ADI-R四個維度的評分均超過截止分:社會交往評分為(19.45±4.38)分,語言與溝通(13.79±3.71)分,刻板行為方式(6.36±2.28)分,起病(3.83±0.89)分。ASD兒童Gesell發(fā)育量表的發(fā)育商分別為:粗大運動(74.35±13.37)、精細運動(72.35±16.72)、適應性行為(66.83±15.56)、語言(52.68±18.87)、個人-社會性行為(55.55±3.62)。
ATEC中文版各分量表及總量表具有較高的內(nèi)部一致性,其Cronbach'sα系數(shù)分別為表達/語言溝通(0.787),社交能力(0.745),感知/認知能力(0.750),健康/生理/行為(0.778),總分(0.772)。通過Spearman相關分析檢驗ATEC中文版總量表與各分量表之間的相關性,結果提示ATEC中文版總量表評分與表達/語言溝通、社交能力、感知/認知能力、健康/生理/行為各分量表評分均呈正相關(r=0.640、0.832、0.856、0.664,P均<0.01)。
2.3.1 內(nèi)容效度
ATEC中文版所有條目的I-CVI值均為1,各條目均具有較高的內(nèi)容效度。
2.3.2 區(qū)分效度
2.3.2.1 兩組ATEC中文版評分比較
ASD兒童和正常兒童ATEC中文版總評分和各分量表評分比較差異均有統(tǒng)計學意義(P均<0.01)。見表1。
表1 兩組ATEC中文版評分比較(±s,分)
表1 兩組ATEC中文版評分比較(±s,分)
注:ATEC,孤獨癥治療評定量表;ASD,孤獨癥譜系障礙
組 別ATEC中文版評分表達/語言溝通社交能力感知/認知能力健康/生理/行為總評分14.27±6.9614.27±6.9618.82±6.4619.47±7.3969.04±21.87 2.20±3.382.41±3.693.38±5.335.59±8.5213.58±15.74-9.419-9.805-9.466-8.912-9.914 ASD兒童組(n=77)正常兒童組(n=71)<0.01 Z P <0.01<0.01<0.01<0.01
2.3.2.2 ATEC中文版的敏感度及特異度分析
通過ROC曲線分析,對ATEC中文版總量表及各分量表進行敏感度及特異度檢驗,其敏感度在0.922~0.987之間,特異度在0.803~0.887之間,曲線下面積在0.924~0.972之間。見表2、圖1。
表2 ATEC中文版總量表及各分量表的敏感度及特異度
圖1 ATEC總量表及其各分量表的ROC曲線
除健康/生理/行為分量表外,ATEC中文版總評分及其余各分量表評分與ABC和CARS評分均呈正相關(r=0.318~0.580,P<0.05或0.01)。ATEC中文版的表達/語言溝通、社交能力、感知/認知能力分量表分別與Gesell發(fā)育量表中相對應的語言、個人-社會性行為、適應性行為維度的DQ呈負相關(r=-0.677、-0.383、-0.332,P均<0.01)。見表3。
表3 ATEC評分與CARS、ABC和Gesell相關維度評分相關分析(r)
ASD是一組神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病,嚴重影響患者的人際交往、學習和生活。準確評估ASD治療的效果對及時調(diào)整治療方案具有重要意義。發(fā)育遲緩在ASD人群中比較常見[15],評估ASD的治療效果不應僅局限于ASD的核心癥狀,還應兼顧其發(fā)育水平。本研究中ASD兒童的發(fā)育商低于正常發(fā)育水平,在語言、社交和社會適應性行為方面更明顯。臨床常用于評定ASD的工具多為診斷量表,對診斷有重要價值,但評估癥狀變化的敏感性不足。
ATEC是用于評估ASD治療效果的工具,由家長填寫,簡單易行,涵蓋了ASD常見的語言表達、社交、感知覺和行為等核心癥狀。本研究中,ATEC中文版總量表及各分量表的Cronbach’sα系數(shù)在0.750~0.787之間,提示ATEC具有較高的內(nèi)部一致性,與既往的研究結果一致[16,20]。
ATEC中文版各條目的內(nèi)容效度指數(shù)均為1,提示其具有較高的內(nèi)容效度。ATEC中文版總量表及各分量表在ASD兒童組和正常兒童組中區(qū)分度良好,ROC曲線分析提示其具有較高的特異度和敏感度,提示ATEC中文版具有較高的區(qū)分效度。本研究中ATEC中文版總量表及其各分量表的特異度明顯高于Geier等[13]研究結果,可能與Geier等按照ASD兒童CARS評分是否為中重度進行ROC曲線分析,而本研究采用是否臨床診斷為ASD進行分析有關。
ATEC能較好地反映ASD兒童的癥狀及其嚴重程度,與既往研究結果一致[12-13,20]。ASD兒童具有較多的飲食、睡眠等問題[21-22],評估工具CARS并未設置相關的條目,可以部分解釋CARS與ATEC健康/生理/行為分量表評分沒有相關性。ATEC的健康/生理/行為分量表可以幫助家長及專業(yè)人員更清晰、更直觀地了解ASD兒童的上述問題。ATEC的表達/語言溝通、社交能力、感知/認知能力等分量表評分與Gesell發(fā)育量表相應維度的發(fā)育商呈負相關,提示ATEC能較好地反映患兒語言、社交和適應性行為方面的發(fā)育水平。ATEC中文版各條目均采用等級評分,能更清晰地體現(xiàn)患兒某個問題的嚴重程度,用于治療前后評估能更好地體現(xiàn)其癥狀的變化。ATEC不僅與CARS癥狀量表的變化有關,同時也與發(fā)育水平相關。在對ASD患兒進行干預的過程中,不僅應觀察患兒核心癥狀的變化,也應觀察其發(fā)育水平的變化。ATEC同時包含這兩個部分,是一個比較好的療效評估工具。
本研究尚存在一定的不足:樣本量較小,不足以對其各條目進行結構效度分析,后續(xù)將擴大樣本量進行驗證性因子分析;因入組時采用門診與康復部訓練的兒童順序入組,人員流動性較大,同時完成治療前后ATEC評估的病例較少,故本研究未對治療前后ATEC評定資料進行分析,未來需進一步對ASD患兒治療前后的ATEC評分結果進行比較。