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    侵襲性血管黏液瘤4例報(bào)道并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)*

    2019-03-01 06:55:40
    中國(guó)腫瘤臨床 2019年2期
    關(guān)鍵詞:會(huì)陰黏液盆腔

    北京大學(xué)國(guó)際醫(yī)院腹膜后腫瘤外科于2014年12月至2017年9月共收治4例術(shù)后病理確診為侵襲性血管黏液瘤(aggressive angiomyxoma,AAM)患者,其中男性1例,女性3例,年齡為30~49歲,平均年齡39歲,均無(wú)基礎(chǔ)疾病,4例患者的臨床病歷資料,見(jiàn)表1。4例患者的臨床表現(xiàn)均不典型,大部分表現(xiàn)為下腹部不適,偶有腹痛腹脹,可伴有泌尿系癥狀或便秘。術(shù)前完善腹盆腔增強(qiáng)CT掃描,腫瘤主要部分位于盆腔。所有患者在完善檢查后均行手術(shù)治療,術(shù)后經(jīng)病理確診為AAM(圖1)。4例患者均接受隨訪,隨訪截至術(shù)后1年,均未復(fù)發(fā)。

    表1 患者一般資料

    圖1 4例患者的病理結(jié)果(H&E×10)

    小結(jié) AAM為十分罕見(jiàn)的軟組織腫瘤,發(fā)病年齡多在20~40歲之間,其中95%患者為育齡期女性,男女性發(fā)病率為1:6。AAM主要發(fā)生在骨盆、會(huì)陰區(qū)、外陰、陰道和膀胱尿道,對(duì)于有限報(bào)道的男性患者,累及部位多為陰囊、精索、腹股溝區(qū)、前列腺和附睪[1]。

    患者在就診時(shí)大多無(wú)明顯不適或出現(xiàn)一些非典型性癥狀。AAM術(shù)前診斷存在難度,因?yàn)椴∽冚^為罕見(jiàn)且缺乏特異性的影像學(xué)表現(xiàn)。有研究顯示,AAM術(shù)前誤診率高達(dá)82%[2]。MRI T1WI示瘤體相對(duì)于肌肉呈等信號(hào),T2WI呈高信號(hào),增強(qiáng)掃描腫瘤不均勻緩慢強(qiáng)化,靜脈期或延遲期不均勻強(qiáng)化,呈典型的漩渦狀或分層狀改變。這種分層旋渦征為AAM的特征性表現(xiàn)[3],在所有已知病例報(bào)道中的比例高達(dá)83%。AAM術(shù)前可以考慮對(duì)腫瘤行穿刺活檢以輔助診斷。獲取病理后,術(shù)前行血管栓塞及局部外照射治療可降低局部復(fù)發(fā)[4]。而針對(duì)雌激素受體(estrogen receptor,ER)/孕激素受體(progesterone receptor,PR)陽(yáng)性的腫瘤患者,促性腺激素釋放激素類似物(GnRHa)可縮小腫瘤體積,可用于新輔助細(xì)胞減滅術(shù)[5]。AAM的主要治療方法為手術(shù),手術(shù)目標(biāo)是達(dá)到R0切除,術(shù)式和入路可以考慮經(jīng)腹、經(jīng)會(huì)陰。如果預(yù)期的手術(shù)死亡率較高或需要保留生育功能時(shí),可考慮不完全切除腫瘤[6]。對(duì)術(shù)后切除的腫瘤進(jìn)行病理學(xué)檢查為診斷AAM的金標(biāo)準(zhǔn)。病理特征為存在大小不等的血管成分,從小的薄壁毛細(xì)血管到大血管,并伴有繼發(fā)的血管周圍透明樣變和均勻的肥大。免疫組織化學(xué)中Desmin、Vimentin、CD34,CD44、S-100、SMA和MSA對(duì)診斷具有重要意義。AAM多表現(xiàn)為Desmin(+),Vi?mentin(+),大部分病例表現(xiàn)為SMA(+)、MSA(+)和S-100(-)。AAM雖為良性腫瘤,但術(shù)后2~4年局部復(fù)發(fā)率較高。ER(+)/PR(+)患者可以考慮術(shù)后激素治療。但對(duì)于ER(-)/PR(-)患者,手術(shù)尚為唯一的治療方法。由于核分裂像較低,因此放化療作為術(shù)后輔助治療的療效尚未明確。腫瘤通常會(huì)在原位復(fù)發(fā),建議在術(shù)后1年內(nèi),每3個(gè)月復(fù)查盆腔MRI,1年后,每半年復(fù)查盆腔MRI,監(jiān)視腫瘤的復(fù)發(fā)情況。對(duì)于腫瘤復(fù)發(fā)的患者,需綜合考慮既往手術(shù)病理結(jié)果中ER/PR的表達(dá)情況、術(shù)前MRI、是否已絕經(jīng)等因素,在保留生育功能的基礎(chǔ)上腫瘤RO或R1切除,必要時(shí)配合激素治療,通常術(shù)后患者預(yù)后較好,對(duì)生存期無(wú)影響。

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