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    腎上皮樣血管平滑肌脂肪瘤臨床治療探討

    2016-05-23 07:36:52姚遠(yuǎn)新趙超飛孟慶禹羅國雄馬明輝武翀劉侃王雷張旭
    微創(chuàng)泌尿外科雜志 2016年1期
    關(guān)鍵詞:免疫組織化學(xué)

    姚遠(yuǎn)新 趙超飛 孟慶禹 羅國雄 馬明輝 武翀 劉侃 王雷 張旭

    1中國人民解放軍總醫(yī)院泌尿外科 100853 北京

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    論著

    腎上皮樣血管平滑肌脂肪瘤臨床治療探討

    姚遠(yuǎn)新1趙超飛1孟慶禹1羅國雄1馬明輝1武翀1劉侃1王雷1張旭1

    1中國人民解放軍總醫(yī)院泌尿外科 100853 北京

    [摘要]目的:探討腎上皮樣血管平滑肌脂肪瘤(EAML)的臨床特點(diǎn)及治療手段。方法:回顧性分析2006年9月~2014年4月8例腎EAML患者的臨床和病理資料。8例患者中,男4例,女4例,平均年齡50.25歲。術(shù)前診斷為腎癌者6例,術(shù)前診斷為血管平滑肌脂肪瘤者2例。結(jié)果:8例患者手術(shù)治療均成功。病理診斷為腎EAML。結(jié)論:腎EAML是一種少見的具有惡性潛能的血管平滑肌脂肪瘤,應(yīng)根據(jù)具體情況采取恰當(dāng)?shù)氖中g(shù)方式。病理及免疫組化檢查對本病的診斷、鑒別診斷以及預(yù)后有重要的作用。

    [關(guān)鍵詞]上皮樣血管平滑肌脂肪瘤;腎腫瘤;免疫組織化學(xué)

    腎上皮樣血管平滑肌脂肪瘤(epithelial angiomyolipoma, EAML)是一種罕見的血管平滑肌脂肪瘤(angiomyolipoma, AML)亞型,2004年WHO腫瘤分類中將EAML單獨(dú)分類,定義為一種具有惡性潛能的間葉腫瘤[1]。本研究試圖通過分析中國人民解放軍總醫(yī)院2006年9月~2014年4月收治的8例經(jīng)病理確診的EAML患者資料,探討該疾病病理特點(diǎn)和臨床特征,以提高對該疾病的診治水平?,F(xiàn)報告如下。

    1資料與方法

    1.1臨床資料

    本組8例患者,男4例,女4例,年齡35~74歲,平均50.25歲。腫瘤多發(fā)1例,單發(fā)7例。無合并結(jié)節(jié)性硬化家族史患者。病變位于右腎4例,左腎3例,雙腎1例。主訴患側(cè)腰部脹痛者3例,體檢偶然發(fā)現(xiàn)者5例。術(shù)前診斷為腎癌6例,腎血管平滑肌脂肪瘤2例。術(shù)前超聲檢查,1例為強(qiáng)回聲結(jié)節(jié),內(nèi)可見液性暗區(qū)。CDFI:周邊及內(nèi)部血流信號豐富;1例為不均質(zhì)結(jié)節(jié),1例稍強(qiáng)回聲結(jié)節(jié),1例囊實(shí)性結(jié)節(jié),4例低回聲結(jié)節(jié),CDFI:此7例均可見點(diǎn)狀血流信號。

    1.2手術(shù)方法

    8例均行手術(shù)治療。6例術(shù)前診斷為腎癌患者中,3例行腎癌根治術(shù),出血30~300 ml,平均手術(shù)時間2 h,其中1例腹主動脈旁有淋巴結(jié)2枚,無明顯腫大,腎靜脈無瘤栓,完整切除腎臟、周圍脂肪和淋巴結(jié),輸血2單位;另3例行腎部分切除術(shù),熱缺血時間20~25 min,手術(shù)時間2.0~2.5 h,出血30~50 ml。2例術(shù)前診斷為腎血管平滑肌脂肪瘤患者中,1例為雙腎血管平滑肌脂肪瘤,且右腎多發(fā),行右腎部分切除術(shù),出血200 ml,熱缺血時間30 min;1例為右腎血管平滑肌脂肪瘤合并肝細(xì)胞癌,行剖腹探查、右肝Ⅷ段切除術(shù)、右腎切除術(shù),術(shù)中總出血150 ml,輸紅細(xì)胞2單位。

    2結(jié)果

    8例手術(shù)均成功。病理檢查所見:腫瘤均呈結(jié)節(jié)狀腫物,切面灰白間灰黃色,部分囊性變及鈣化,可見出血、壞死及囊性變,質(zhì)地中等,腫物與周圍腎組織分界清楚。8例鏡下均可見典型上皮樣細(xì)胞,體積大,瘤細(xì)胞核異型性明顯,包漿豐富,紅染,胞核深染,可見核仁,核分裂象易見。免疫組織化學(xué)染色顯示腫瘤細(xì)胞:黑色素細(xì)胞標(biāo)記物HMB45陽性87.5%(7/8),Melan-A陽性87.5%(7/8),平滑肌標(biāo)志物SMA陽性100%(8/8),Vimentin陽性62.5%(5/8),上皮標(biāo)志物CK陰性100%(8/8),S100陽性87.5%(7/8),Ki-67指數(shù)2%~25%。病理診斷均為EAML。8例患者隨訪9~100個月,未見復(fù)發(fā)及轉(zhuǎn)移?;颊吲R床資料及免疫組化結(jié)果見表1、2。

    3討論

    Mai等[2]于1996年首先報道了EAML這種罕見的間葉腫瘤,其為一種克隆性腫瘤,由X染色體非隨機(jī)性失活所致[3]。經(jīng)典型AML是一種良性間葉性腫瘤,由厚壁血管、上皮樣平滑肌細(xì)胞以及脂肪組織構(gòu)成,而EAML是在經(jīng)典型腎AML基礎(chǔ)上以增生的上皮樣細(xì)胞為主,有些可能出現(xiàn)灶狀經(jīng)典的AML區(qū)域,呈浸潤性破壞性生長,具有惡性潛能的間葉性腫瘤。EAML國內(nèi)外報道有限,國內(nèi)均為小宗病例報道,國外[4~7]僅見于個案報道。

    目前缺乏對該疾病足夠認(rèn)識,易在術(shù)前誤診。本組8例患者有6例術(shù)前B超和CT均診斷為腎癌。原因可能在于EAML影像學(xué)表現(xiàn)易與腎癌混淆,EAML以上皮樣細(xì)胞為主,脂肪含量過少甚至沒有脂肪成分,因腫瘤大量出血、壞死掩蓋腫瘤內(nèi)的脂肪,CT影像學(xué)表現(xiàn)上往往掩蓋脂肪低密度區(qū),而強(qiáng)化時可見腫瘤邊緣強(qiáng)化和內(nèi)部不均勻強(qiáng)化,與腎癌的CT表現(xiàn)相似,因此目前術(shù)前常被高度懷疑為腎癌。

    EAML的病理學(xué)特征主要為大量增生的上皮樣細(xì)胞,也有研究認(rèn)為有些EAML可與典型的AML并存[8]。免疫組化對腎EAML的診斷和判斷預(yù)后非常重要。免疫標(biāo)志物HMB45、Melan-A、SMA可作為診斷EAML首選標(biāo)志物。Ki-67在腎AML呈陰性表達(dá),而在EAML均成陽性表達(dá)[9]。本組患者術(shù)后免疫組化結(jié)果顯示,黑色素細(xì)胞標(biāo)記物HMB45和Melan-A均陽性,平滑肌標(biāo)志物SMA陽性,上皮標(biāo)志物CK陰性,Ki-67也有不同程度的表達(dá)(2%~25%陽性)。有文獻(xiàn)報道,EAML與p53基因突變有關(guān)[10],本中心下一步可引入p53的檢測,提高對EAML診斷的準(zhǔn)確性。

    表1 8例腎EAML患者臨床資料

    表2 8例腎EAML患者病理免疫組化結(jié)果

    治療方式上,EAML治療目前沒有統(tǒng)一規(guī)范標(biāo)準(zhǔn)。有學(xué)者認(rèn)為:由于EAMI為具有惡性潛能的真性腫瘤,只要臨床上懷疑EAML,無論腫瘤大小及是否有癥狀,都應(yīng)盡早手術(shù)治療;手術(shù)方法應(yīng)選擇腫瘤剜除術(shù)或腎部分切除術(shù)[11]。本組8例患者,均行手術(shù)治療,術(shù)后隨訪無轉(zhuǎn)移或復(fù)發(fā),證明手術(shù)對EAML行之有效。在手術(shù)方式的選擇上,應(yīng)根據(jù)患者腫瘤大小、位置、是否雙側(cè)腫瘤和孤立腎等情況綜合評估,選擇行腹腔鏡或開放手術(shù)。楊陽等[9]對7例EAML患者采用腹腔鏡輔助腎腫瘤剜除術(shù),取得較好的效果,術(shù)后隨訪1.8(1.0~3.0)年,均未見腫瘤復(fù)發(fā)。

    在預(yù)后方面,EAML是一種罕見的、生物學(xué)行為不可預(yù)測的腫瘤,大多數(shù)呈良性經(jīng)過,少數(shù)具有惡性潛能,可發(fā)生轉(zhuǎn)移導(dǎo)致死亡。由于目前報道的病例有限,其預(yù)后還不確切。在一組9例腎EAML報道[12~14]中,7例發(fā)生轉(zhuǎn)移和復(fù)發(fā),3例死亡。Lebe[15]等認(rèn)為腫瘤細(xì)胞的異型性、核分裂象、血管浸潤等是潛在的惡性指標(biāo)。診斷惡性需有明確的遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移證據(jù)[16]。文獻(xiàn)報道[10,17]個別EAML可出現(xiàn)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移,多為肺或肝轉(zhuǎn)移,并導(dǎo)致患者死亡。但由于EAML也發(fā)生于腎外器官如肝、淋巴結(jié)及腹膜后等[18],因此2個及以上器官同時發(fā)生EAML,也有可能是多中心的良性病變[19]。本組1例患者為腎EAML合并肝細(xì)胞癌,行肝段切除術(shù)、腎切除術(shù)。臨床上要提高對EAML的警惕,選擇適當(dāng)?shù)氖中g(shù)方式,在無瘤原則下,盡量保留患者正常腎組織,使EAML患者臨床獲益更大。

    [參考文獻(xiàn)]

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    Clinical treatment of epithelioid angiomyolipoma of the kidney

    YaoYuanxin1ZhaoChaofei1MengQingyu1LuoGuoxiong1MaMinghui1WuChong1LiuKan1WangLei1ZhangXu1

    (1Department of Urology, Chinese PLA General Hospital, Beijing 100853, China)

    AbstractObjective: To review the diagnosis and treatment of epithelioid angiomyolipoma (EAML) of the kidney. Methods: Eight cases of EAML of the kidney were analyzed in the aspects of imaging and pathologic characteristics from September 2006 to April 2014. There were 4 males and 4 females with average age of 50.25 years. Six patients were diagnosed as having renal cell carcinoma, and 2 having EAML. Results: Eight operations were performed successfully. The post-operative histological diagnosis showed that all cases suffered from EAML. Conclusions: The EAML is a rare malignant-patented AML. The immunohistochemical staining could be helpful for diagnosis and differential diagnosis of EAML.

    Key wordsepithelioid angiomyolipoma; renal caicinoma; immunocytochemistry

    Corresponding author:Zhang Xu, xzhang@foxmail.com

    [文章編號]2095-5146(2016)01-034-03

    [中圖分類號]R737.11

    [文獻(xiàn)標(biāo)識碼]A

    基金項(xiàng)目:基于臨床信息的腫瘤分子網(wǎng)絡(luò)研究及關(guān)鍵產(chǎn)品開發(fā)項(xiàng)目(2014AA020607)

    收稿日期:2015-11-20

    通信作者:張旭,xzhang@foxmail.com

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