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    血管瘤樣纖維組織細(xì)胞瘤致單側(cè)下肢腫脹2例

    2018-08-30 10:43井元虎陳兆雷孫元徐淼魏潤澤章杰張喜成
    醫(yī)學(xué)信息 2018年11期
    關(guān)鍵詞:髂外單側(cè)免疫組化

    井元虎 陳兆雷 孫元 徐淼 魏潤澤 章杰 張喜成

    中圖分類號(hào):R730.43 文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼:B DOI:10.3969/j.issn.1006-1959.2018.11.064

    文章編號(hào):1006-1959(2018)11-0065-02

    血管瘤樣纖維組織細(xì)胞瘤(angiomatoid fibrous histiocytoma,AFH)是一種罕見的低度惡性軟組織腫瘤,臨床表現(xiàn)多為局部的單發(fā)或多發(fā)結(jié)節(jié)。我科于2014年10月~2017年5月收治2例,均以單側(cè)下肢腫脹為首發(fā)癥狀,報(bào)告如下。

    1臨床資料

    1.1病例1 女性,8歲,因左下肢腫脹4個(gè)月入院。查體:雙下肢感覺運(yùn)動(dòng)正常,雙下肢不對稱,左側(cè)腫脹,小腿明顯,非指凹性,皮色正常,皮溫不高,無淺表怒張靜脈,Neuhoff征(-)。雙側(cè)下肢髕骨上、下緣10 cm肢體周徑差,分別為3.0 cm、4.5 cm,左大腿中段內(nèi)側(cè)隱約捫及約3.0 cm×2.0 cm大小腫塊,質(zhì)地中,邊界尚清,無壓痛,活動(dòng)欠佳。下肢CTV檢查示(見圖1):左側(cè)中段股靜脈旁軟組織腫塊,相應(yīng)股靜脈明顯受壓變窄。全麻行腫瘤切除術(shù),術(shù)中探查見腫瘤大小約3.0 cm×2.0 cm×2.0 cm,質(zhì)地韌,邊界尚清,位于股淺動(dòng)靜脈之間,完全包繞股淺動(dòng)脈(見圖2a),部分包繞股淺靜脈(見圖2b)。肝素化后阻斷股淺動(dòng)靜脈,游離腫塊,發(fā)現(xiàn)腫瘤與股淺動(dòng)脈之間有間隙易剝離,但瘤體侵及股靜脈內(nèi)側(cè)壁不易分離(見圖2c),連同部分靜脈壁一同切除腫塊,取同側(cè)大隱靜脈修剪行股靜脈壁補(bǔ)片修補(bǔ)。術(shù)后病理示(見圖3):血管瘤樣纖維組織細(xì)胞瘤。免疫組化:瘤細(xì)胞Desmin(+)、GFAP(+)、EMA(小灶區(qū)+)。術(shù)后6個(gè)月隨訪,左下肢腫脹輕,復(fù)查CTV示(見圖4):左下肢深靜脈通暢無狹窄。

    1.2病例2 男性,31歲,右下肢明顯腫脹2年,間歇性跛行2個(gè)月,抬高肢體可緩解。查體:右下肢腫脹,非指凹性,淺表靜脈無迂曲擴(kuò)張。雙側(cè)髕骨上、下緣10 cm肢體周徑差,分別為3.0 cm、5.0 cm,Neuhoff征(-)。右髂窩可捫及一邊界不清腫塊,無壓痛。盆腔增強(qiáng)CT示:右腹股溝一大小5.8 cm×3.3 cm軟組織腫塊,內(nèi)可見低密度影,髂外靜脈受壓變窄(見圖5)。PET-CT示:腫塊FDG代謝異常增高,余器官未見明顯異常。全麻下行腫瘤切除術(shù),術(shù)中見見右髂窩腫瘤約7.0 cm×5.0 cm×4.0 cm大小,境界尚清,與右髂外靜脈、髂外動(dòng)脈緊密粘連,右髂外靜脈受壓幾乎閉塞。游離腫瘤與附近組織,并將腫瘤完整切除,松解右髂外動(dòng)脈和靜脈、髂外靜脈復(fù)張良好。術(shù)后病理示(見圖6):血管瘤樣纖維組織細(xì)胞瘤(實(shí)性型)。免疫組化:S100(小灶區(qū)+),Desmin(灶區(qū)+),CD99(+),CD117(+)。術(shù)后患者恢復(fù)良好,無并發(fā)癥發(fā)生。術(shù)后隨訪3年,右下肢腫脹完全消退。

    2討論

    AFH好發(fā)于兒童及青少年,平均年齡約20歲,40歲后極少見,以女性略多。該病由Enzinger于1979年首次描述并命名為血管瘤樣惡性纖維組織細(xì)胞瘤,將其作為惡性纖維組織細(xì)胞瘤的一種亞型,但隨后報(bào)道顯示,在生物學(xué)行為上,AFH呈惰性經(jīng)過,屬低度惡性或中間性,WHO(2002)軟組織腫瘤新分類[1]將其歸于分化不確定的偶有轉(zhuǎn)移的低度惡性腫瘤。

    AFH多位于四肢近端的皮下或真皮深層,表現(xiàn)為皮下的腫塊,該2例均發(fā)生于深部肌間隙,較罕見。部分病例可位于軀干和頭頸部,多發(fā)生于正常淋巴結(jié)所在部位,有時(shí)AFH位置深,很難被早期診斷。部分AFH患者可伴全身癥狀,如體重減輕、發(fā)熱、多克隆副球蛋白血癥和貧血,原因是腫瘤產(chǎn)生的細(xì)胞因子所致,在完全切除腫瘤后全身癥狀即可消失。

    該2例均以出現(xiàn)單側(cè)下肢腫脹就診,經(jīng)檢查腫瘤均發(fā)生于深部,無自覺癥狀,曾被多次漏診,經(jīng)進(jìn)一步檢查方發(fā)現(xiàn)因腫瘤壓迫所致。其中一例腫瘤侵犯股淺靜脈,文獻(xiàn)鮮有報(bào)導(dǎo)。故臨床上對單側(cè)肢體腫脹,除考慮常見血管疾病外,尤其要考慮到腫瘤等壓迫靜脈所致的回流障礙可能。

    AFH影像學(xué)檢查一般與其他良惡性腫瘤難以區(qū)分[2],臨床上易與囊腫、血腫或血管瘤、淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移性腫瘤等等相混淆。其確診依靠病理學(xué)檢查[3],主要特征:鏡下見呈梭形或圓形纖維組織細(xì)胞增生,腫瘤組織周圍被淋巴細(xì)胞為主的慢性炎癥細(xì)胞所浸潤。免疫組化:瘤細(xì)胞表達(dá)CD68、vimentin;腫瘤細(xì)胞的多樣性使病理學(xué)及免疫組化的診斷變得困難,有時(shí)需RT-PCR、FISH等進(jìn)行基因診斷。

    廣泛手術(shù)切除是AFH的主要治療手段。術(shù)后有2%~11%的局部復(fù)發(fā)率,但很少轉(zhuǎn)移。對術(shù)后局部復(fù)發(fā)者,仍以局部完整清除為主,一般可取得良好預(yù)后。對累及骨骼肌或位于頭頸部的AFH,術(shù)后放療可減少局部復(fù)發(fā)。由于該病常在術(shù)后免疫組化獲得明確診斷,首次手術(shù)有時(shí)難以做到大范圍的廣泛切除,故術(shù)后要加強(qiáng)隨訪,警惕局部復(fù)發(fā)可能。

    參考文獻(xiàn):

    [1]Fletcher CD,Unni KK,Mertens F.World Health Organization classification of tumours.Pathology and genetics of tunours of soft tissue and bone[M].Lyon:IARC Press,2002:194-195.

    [2]Mansfield A,Larson B,Stafford SL,et al.Angiomatoid fibrous histiocytoma in a 25-year-old male [J].Rare Tumors,2010,2(2):20.

    [3]Kong X,Zhao D,Lin G,et al.Recurrent painful perianal subcutaneous angiomatoid fibrous histiocytoma:a case report and review of the literature[J].Medicine(Baltimore),2014,93(28):202.

    收稿日期:2017-10-27;修回日期:2017-11-06

    編輯/楊倩

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