以多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊為特征的腮腺嗜酸性淋巴肉芽腫的多層螺旋CT診斷

何曉浩 孫淑霞 劉 莉

以多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊為特征的腮腺嗜酸性淋巴肉芽腫的多層螺旋CT診斷

何曉浩 孫淑霞 劉 莉

目的探討結(jié)節(jié)、腫塊型腮腺嗜酸性淋巴肉芽腫的臨床及多層螺旋CT（MSCT）特征，以提高對本病的認(rèn)知。資料與方法回顧性分析2007年6月－2016年3月于重慶市九龍坡區(qū)中醫(yī)院經(jīng)手術(shù)病理證實的6例結(jié)節(jié)、腫塊型嗜酸性淋巴肉芽腫患者的臨床及影像學(xué)資料，并選取32例同期經(jīng)手術(shù)病理證實的Warthin瘤患者。所有患者均行MSCT平掃+增強掃描，比較兩組患者的臨床及MSCT特征。結(jié)果嗜酸性淋巴肉芽腫患者年齡均≤50歲。與Warthin瘤患者比較，嗜酸性淋巴肉芽腫患者外周血嗜酸性粒細胞絕對值及比例和血清IgE水平均增高，差異有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.01）。與Warthin瘤患者比較，嗜酸性淋巴肉芽腫患者常伴隨同側(cè)腮腺腫大、頸深筋膜增厚、邊緣模糊、病灶囊變少及頸部淋巴結(jié)腫大。嗜酸性淋巴肉芽腫患者增強掃描呈延遲強化，靜脈期及延遲期強化明顯；Warthin瘤患者動脈期明顯強化，延遲期排空。結(jié)論結(jié)節(jié)、腫塊型嗜酸性淋巴肉芽腫患者MSCT表現(xiàn)具有炎性病變特征，腫塊密度相對均勻，且呈延遲強化改變。結(jié)合臨床及實驗室檢查有助于與Warthin瘤鑒別。

腮腺腫瘤；血管淋巴樣增生，嗜酸粒細胞增多性；體層攝影術(shù)，螺旋計算機

嗜酸性淋巴肉芽腫又稱為木村病或嗜酸性粒細胞增多性淋巴肉芽腫，是一種相對少見、原因不明的慢性肉芽腫性疾病。嗜酸性淋巴肉芽腫常以腮腺區(qū)多發(fā)無痛性結(jié)節(jié)、腫塊就診，伴或不伴頸部淋巴結(jié)腫大[1]。嗜酸性淋巴肉芽腫的影像學(xué)報道相對較少，既往研究認(rèn)為，其影像學(xué)表現(xiàn)首先應(yīng)與腮腺惡性腫瘤相鑒別；但腮腺原發(fā)惡性腫瘤以單發(fā)不規(guī)則腫塊多見[2-3]。臨床發(fā)現(xiàn)，以多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊為特征的嗜酸性淋巴肉芽腫首先應(yīng)與腮腺多發(fā)占位相鑒別；而腮腺最常見的多發(fā)占位性病變?yōu)閃arthin瘤，但關(guān)于嗜酸性淋巴肉芽腫及Warthin瘤鑒別診斷的報道相對較少[4-5]。本研究收集了6例經(jīng)手術(shù)病理證實的嗜酸性淋巴肉芽腫患者的臨床及影像學(xué)資料，并與Warthin瘤患者資料進行比較，以期為本病的影像學(xué)診斷提供參考。

1 資料與方法

1.1 研究對象 收集2007年6月－2016年3月重慶市九龍坡區(qū)中醫(yī)院手術(shù)病理證實6例嗜酸性淋巴肉芽腫患者，并納入同期32例手術(shù)病理證實為Warthin瘤患者。嗜酸性淋巴肉芽腫的納入標(biāo)準(zhǔn)：①手術(shù)病理證實嗜酸性淋巴肉芽腫，且CT分型為多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊型[6]；②臨床及影像學(xué)資料完整；③無腮腺手術(shù)史，慢性炎癥史及內(nèi)分泌相關(guān)疾病史。排除標(biāo)準(zhǔn)：①彌漫型嗜酸性淋巴肉芽腫；②合并感染病例。Warthin瘤的納入標(biāo)準(zhǔn)：①手術(shù)病理證實Warthin瘤，均為多發(fā)，且臨床及影像學(xué)資料完整。所有納入研究對象均符合倫理規(guī)范，患者均知情同意。

嗜酸性淋巴肉芽腫患者均為男性，年齡28～47歲，中位年齡41歲，病程1個月～12年，所有患者均以發(fā)現(xiàn)腮腺區(qū)無痛性腫塊就診，其中3例患者自覺近期腫塊增大，均無明顯面神經(jīng)癥狀；Warthin瘤患者中男30例、女2例，年齡43～65歲，中位年齡56歲，病程6個月～5年。與Warthin瘤患者相比，嗜酸性淋巴肉芽腫患者年齡相對較小，外周血嗜酸性粒細胞絕對值及比例增高，血清IgE水平增高，差異均有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.05）。見表1。

表1 嗜酸性淋巴肉芽腫與Warthin瘤患者一般資料比較（例）

1.2 儀器與方法 采用Siemens Somatom Emotion 16排螺旋CT掃描機，患者取仰臥位，頸部CT平掃參數(shù)：管電壓130 kV，管電流220 mA，重建層厚5 mm，層間距5 mm，螺距1.0，矩陣512×512。增強掃描：對比劑為碘海醇（300 mgI/ml），劑量1.5 ml/kg，采用高壓注射器經(jīng)肘靜脈團注，流速3.0 ml/s，增強掃描分別自團注對比劑動脈期30～40 s、靜脈期70～80 s以及延遲期120 s以上掃描獲取圖像。

1.3 圖像分析 由2名主治醫(yī)師獨立完成圖像分析，意見不一致時，提交上級醫(yī)師決定最終結(jié)果。MSCT觀察內(nèi)容：①病變側(cè)腮腺外形，以健側(cè)腮腺為對照，若病變累及雙側(cè)則以頸深筋膜外脂肪層是否外移為標(biāo)準(zhǔn)；②頸深筋膜是否增厚；③腫瘤累及腮腺淺、深葉情況；④病灶有無囊變；⑤邊緣是否模糊；⑥腫塊平掃及增強掃描各期CT值，若腫塊為多發(fā)病灶，則選取其中3個最大病灶測量，測量CT值時應(yīng)避開囊變、壞死區(qū)域，強化峰值=病灶同一部位增強后（動脈期、靜脈期及延遲期）最高CT測量值—平掃CT測量值；⑦頸部有無腫大淋巴結(jié)，以淋巴結(jié)短徑＞1.0 cm為淋巴結(jié)腫大。

1.4 統(tǒng)計學(xué)方法 采用SPSS 13.0軟件，計數(shù)資料比較采用Fisher確切概率法；計量資料以±s表示，組間比較采用獨立樣本t檢驗。P＜0.05表示差異有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 MSCT表現(xiàn)比較與Warthin瘤相比，嗜酸性淋巴肉芽腫常伴隨同側(cè)腮腺腫大、頸深筋膜增厚、邊緣模糊、病灶密度相對均勻及頸部淋巴結(jié)腫大。見表2、圖1A～D及圖2。

表2 嗜酸性淋巴肉芽腫與Warthin瘤MSCT征象比較（例）

圖1 男，45歲，嗜酸性淋巴肉芽腫。CT平掃腮腺淺葉見結(jié)節(jié)，密度均勻，邊緣模糊（箭，A）；增強掃描后腫塊呈延遲強化，靜脈期強化明顯（箭，B、C）；兩側(cè)腮腺外形稍腫大，頸深靜脈稍厚，腮腺實質(zhì)內(nèi)見多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊，頸部可見腫大淋巴結(jié)，強化方式與腮腺內(nèi)病灶一致（箭，D）；病理結(jié)果示右側(cè)腮腺腫物，纖維脂肪組織內(nèi)淋巴組織增生、淋巴濾泡形成，可見大量嗜酸性粒細胞浸潤伴嗜酸性膿腫形成，小血管增生伴內(nèi)皮細胞腫脹，形態(tài)上符合嗜酸性淋巴肉芽腫（HE，×40，E）

圖2 男，42歲，嗜酸性淋巴肉芽腫。CT平掃示腮腺實質(zhì)內(nèi)見多發(fā)結(jié)節(jié)，密度均勻，邊緣模糊（A）；動脈期軸位圖像（B）；靜脈期冠狀位圖像，病灶呈延遲強化，兩側(cè)腮腺腫大，頸深筋膜增厚（箭頭），右側(cè)明顯，頸部見多發(fā)腫大淋巴結(jié)（箭，C）

2.2 多期增強掃描CT值比較嗜酸性淋巴肉芽腫增強掃描呈延遲強化，靜脈期及延遲期強化明顯（圖1A～D，圖2）；Warthin瘤動脈期明顯強化，延遲期排空（圖3）；嗜酸性淋巴肉芽腫的強化峰值明顯低于Warthin瘤，差異有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.05）。見表3。

圖3 男，53歲，Warthin瘤。左側(cè)腮腺腫物，密度均勻，邊緣欠清，腮腺外形未見明顯腫大，頸深筋膜未見增厚（箭，A）；腫塊動脈期強化明顯（B）；靜脈期（C）及延遲期（D）強化消退

表3 嗜酸性淋巴肉芽腫與Warthin瘤多期增強掃描CT值比較（HU）

3 討論

嗜酸性淋巴肉芽腫是一種以嗜酸性粒細胞增多為特征的慢性炎癥，相對少見，好發(fā)于青壯年男性，臨床表現(xiàn)為頭頸區(qū)域的皮下軟組織內(nèi)多發(fā)無痛性腫塊，部分患者有近期腫塊逐漸增大的病史，約85%的病例累及腮腺[7-8]。

臨床上，腮腺區(qū)多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊首先需要與Warthin瘤相鑒別。本研究發(fā)現(xiàn)，嗜酸性淋巴肉芽腫主要有3點臨床特征與Warthin瘤鑒別：①發(fā)病年齡相對年輕，嗜酸性淋巴肉芽腫患者年齡多＜50歲，這與部分國內(nèi)外研究一 致[9-10]。②外周血嗜酸性粒細胞絕對值及比例增高，血清IgE水平增高。嗜酸性淋巴肉芽腫實驗室檢查異常的原因主要與其病理特征（嗜酸性粒細胞增多）密切相關(guān)。③面神經(jīng)癥狀方面，嗜酸性淋巴肉芽腫本質(zhì)上是一種慢性炎癥，而Warthin瘤是一種腮腺良性腫瘤，這與相關(guān)文獻結(jié)論一致[6,11]。發(fā)生于腮腺的多發(fā)無痛性腫塊，還應(yīng)與淋巴瘤、轉(zhuǎn)移瘤相鑒別。上述惡性腫瘤年齡相對較大，常有明確的病史或腫瘤原發(fā)部位，患者全身惡病質(zhì)癥狀明顯[2-3,12]。

嗜酸性淋巴肉芽腫的MSCT報道常以多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊型為主，彌漫型相對少見[11]。本組6例嗜酸性淋巴肉芽腫中，1例為彌漫型。彌漫型MSCT表現(xiàn)為腮腺密度彌漫性增高，正常腮腺結(jié)構(gòu)紊亂，穿行血管顯示不清，增強掃描呈不均勻明顯強化，病灶內(nèi)未見明顯結(jié)節(jié)及腫塊。6例結(jié)節(jié)、腫塊型嗜酸性淋巴肉芽腫均以多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊出現(xiàn)，5例同時累及雙側(cè)腮腺，1例累及單側(cè)。其MSCT表現(xiàn)主要為：①同側(cè)腮腺腫大、頸深筋膜增厚、邊緣模糊；上述征象可能主要與嗜酸性淋巴肉芽腫本質(zhì)上是慢性炎癥有關(guān)。炎性感染、腮腺膿腫、腮腺結(jié)核等腮腺慢性炎癥均伴有或部分伴有上述征象。②密度相對均勻；囊變少主要與病理特征有關(guān)。光鏡下嗜酸性淋巴肉芽腫的病理特點為小血管增生+嗜酸性粒細胞浸潤+纖維組織增生，很少形成較大膿腫或囊變，相應(yīng)MSCT表現(xiàn)多發(fā)、結(jié)節(jié)腫塊相對均勻，囊變少。③易伴發(fā)頸部淋巴結(jié)腫大。

嗜酸性淋巴肉芽腫及Warthin瘤的腮腺位置分布差異無統(tǒng)計學(xué)意義。一般認(rèn)為Warthin瘤好發(fā)于腮腺尾部（腮腺淺葉）[4,11]。本組資料支持該觀點，但又有所不同。本組Warthin瘤的納入標(biāo)準(zhǔn)是多發(fā)病灶。盡管多數(shù)結(jié)節(jié)位于淺葉，但仍然有13例病例同時累及腮腺淺葉及深葉；而對于嗜酸性淋巴肉芽腫的位置分布，目前尚無統(tǒng)一結(jié)論。本組資料傾向于單獨位于深葉的嗜酸性淋巴肉芽腫相對少見。

嗜酸性淋巴肉芽腫延遲強化方式是本病與Warthin瘤鑒別的一個重要影像學(xué)特征。嗜酸性淋巴肉芽腫強化方式與慢性炎癥類似，靜脈期及延遲期強化明顯；而Warthin瘤動脈期強化明顯，其強化峰值也明顯高于嗜酸性淋巴肉芽腫，這與Warthin瘤富含大量微血管及豐富的細胞構(gòu)成有關(guān)[11]。

臨床上，嗜酸性淋巴肉芽腫除首先與Warthin瘤鑒別外，還需與以下疾病進行鑒別：①慢性炎癥，慢性炎癥常表現(xiàn)為一側(cè)腮腺腫脹、壓痛，白細胞增高，MSCT表現(xiàn)為腮腺腫脹內(nèi)團片狀密度增高影，較少見到多發(fā)結(jié)節(jié)及腫塊形成。②淋巴瘤，原發(fā)于腮腺的淋巴瘤非常少見，常由非霍奇金淋巴瘤累及腮腺所致。MSCT表現(xiàn)為腮腺多發(fā)結(jié)節(jié)、腫塊并融合成團，無腮腺慢性炎癥改變（頸深靜脈增厚及邊緣模糊），典型者具有血管漂浮征。③腮腺結(jié)核，臨床少見，即使累及腮腺也常伴有頸部淋巴結(jié)結(jié)核。MSCT表現(xiàn)腺體內(nèi)多發(fā)病灶及鄰近腫大淋巴結(jié)典型的環(huán)形強化表現(xiàn)。

總之，嗜酸性淋巴肉芽腫年齡多＜50歲，常伴有外周血嗜酸性粒細胞絕對值及比例增高，無明顯面神經(jīng)癥狀，其MSCT表現(xiàn)為同側(cè)腮腺慢性炎癥改變，腫塊密度相對均勻，且呈延遲強化改變。但由于本研究樣本量較小，尚不能完全總結(jié)相關(guān)影像學(xué)特征，故需要進一步研究。

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（本文編輯 聞 浩）

Diagnosis of Parotid Eosinophilic Lymphogranuloma Characterized by Multiple Nodules and Masses by Using Multi-slice Spiral CT

HE XiaohaoSUN ShuxiaLIU Li

PurposeTo explore the clinical features and multi-slice spiral CT (MSCT)imaging characteristics of nodule-type and mass-type parotid eosinophilic lymphogranuloma,in order to improve the understanding of the disease.Materials and MethodsThe clinical and imaging data of 6 patients with nodule-type or mass-type parotid eosinophilic lymphogranuloma confirmed by surgery pathology in Chongqing Jiulongpo Chinese Medicine Hospital from June 2007 to March 2016 (experimental group) were retrospectively analyzed.Another 32 synchronous patients with Warthin tumor confirmed by surgery pathology were enrolled as the control group.MSCT conventional and enhanced scanning were performed on all these patients,and the clinical features and MSCT characteristics were compared between the two groups.ResultsCompared with patients with Warthin tumor,the value and percentage of peripheral eosinophil and serum IgE level increased in all the 6 patients (age≤50) with eosinophilic lymphogranuloma,and the difference was statistically significant (P＜0.01).Compared with Warthin tumor,eosinophilic lymphogranuloma was often accompanied by ipsilateral parotid enlargement,neck deep fascia thickening and edge blurring,lesions reducing,and neck lymph node enlargement.The enhanced scanning of eosinophilic lymphogranuloma showed delayed enhancement,and the enhancement in venous phase and delayed-phase was significant; while Warthin tumor showed significant enhancement in arterial phase and contrast clearing features in delayed-phase.ConclusionThe MSCT findings of eosinophilic lymphogranuloma characterized by nodules or masses shows features of inflammatory lesions,in which mass density is relatively uniform and presents delayed enhancement.Combining clinical manifestation with laboratory tests will contribute to distinguish eosinophilic lymphogranuloma and Warthin tumor.

Parotid neoplasms; Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia;Tomography,spiral computed

10.3969/j.issn.1005-5185.2017.10.004

重慶市九龍坡區(qū)中醫(yī)院放射科 重慶400080

劉 莉

Department of Radiology,Chongqing

Jiulongpo District HospitalofTraditional Chinese Medicine，Chongqing 400080,China

Address Correspondence to:LIU LiE-mail: 3744970@qq.com

R445.3；R55

2017-04-06

修回日期：2017-06-03

中國醫(yī)學(xué)影像學(xué)雜志

2017年 第25卷 第10期：734-737

Chinese Journal of Medical Imaging 2017 Volume 25 (10): 734-737