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    先天性上唇多發(fā)表皮樣囊腫合并皮膚瘺管一例及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2016-08-11 04:30:56孟沙沙韓新光
    關(guān)鍵詞:上唇

    孟沙沙,韓新光

    鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院口腔頜面外科 鄭州 450052

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    先天性上唇多發(fā)表皮樣囊腫合并皮膚瘺管一例及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    孟沙沙,韓新光#

    鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院口腔頜面外科 鄭州 450052

    關(guān)鍵詞表皮樣囊腫;多發(fā);上唇;皮膚瘺管

    表皮樣囊腫是一種較少見(jiàn)的良性病變,它源于胚胎發(fā)育時(shí)遺留于組織中的上皮細(xì)胞,或源于創(chuàng)傷植入的上皮細(xì)胞[1],囊壁病理表現(xiàn)為內(nèi)襯的被覆復(fù)層鱗狀上皮,且結(jié)締組織中不含皮膚附屬結(jié)構(gòu)[2]。表皮樣囊腫可發(fā)生于身體的任何部位,面頸部位發(fā)病率約為7%,而口腔發(fā)病率僅為1.6%,約占所有口腔囊腫的0.01%[1,3-4]??诘住⑸?、頜下、頦下為口腔頜面部表皮樣囊腫常見(jiàn)發(fā)病部位,國(guó)內(nèi)外鮮有報(bào)道其位于下頜骨[5]、硬腭[6]、懸雍垂[7]、腭扁桃體[8]、腮腺[9]及上唇[10-12]等處,且均為單發(fā),而多發(fā)于口腔頜面部者僅見(jiàn)幾例報(bào)道[13-14]。另外,在中外文獻(xiàn)中,表皮樣囊腫發(fā)生于口腔頜面部且合并皮膚瘺管者僅見(jiàn)一例報(bào)道[15]。作者收治了一例該病患者,報(bào)道如下。

    1臨床資料

    患者,孫××,男,2歲,出生時(shí)即發(fā)現(xiàn)上唇正中部有一凹陷,2 a內(nèi)上唇反復(fù)腫脹,當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷為“上唇腫脹”,給予“抗生素”口服后腫脹減輕,但反復(fù)腫脹,至鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院就診,初診為“先天性上唇瘺”?;颊邿o(wú)上唇手術(shù)及外傷史,無(wú)家族病史。??茩z查:上唇腫脹,人中正中部位有一圓形瘺口,針尖大小,無(wú)分泌物溢出(圖1)??趦?nèi)檢查:上唇系帶兩側(cè)各有一圓形隆起,表面黏膜無(wú)紅腫,無(wú)壓痛;觸診:上唇系帶兩側(cè)各觸及一囊性腫物,質(zhì)軟,右側(cè)腫物較大,約10 mm×8 mm,左側(cè)腫物約8 mm×5 mm(圖2),牙齒及頜骨發(fā)育未見(jiàn)明顯異常。排除手術(shù)禁忌后全麻下行探查手術(shù),沿上唇系帶右側(cè)緣設(shè)計(jì)一縱形切口,術(shù)中探及右側(cè)囊性腫物與皮膚竇道口相連(圖3),左側(cè)囊性腫物孤立存在,手術(shù)完整摘除兩囊性腫物及竇道。術(shù)畢擠壓與竇道相連的囊性摘除物,可見(jiàn)有黃白色豆渣樣分泌物從竇道口處溢出(圖4)。術(shù)后病理檢查顯示:兩腫物囊壁均內(nèi)襯復(fù)層鱗狀上皮,且未觀察到皮膚附屬結(jié)構(gòu),瘺管亦內(nèi)襯復(fù)層鱗狀上皮(圖5)。出院診斷為“先天性上唇多發(fā)表皮樣囊腫合并皮膚瘺管”。

    圖1 人中正中瘺口

    圖2 上唇系帶兩側(cè)的腫物

    圖3 囊腫摘除術(shù)中

    圖4 兩囊性腫物瘺口溢出豆渣樣分泌物

    A:右側(cè)腫物囊壁(×100);B:左側(cè)腫物囊壁(×100);C:瘺管內(nèi)壁(×200)。圖5 囊壁及瘺管HE染色結(jié)果

    2討論

    該患者合并先天性皮膚瘺管,可能為上皮組織遺留在皮下形成囊腫時(shí)有竇道穿通皮膚表面所致。然而,因該病罕見(jiàn),對(duì)其認(rèn)識(shí)不足,臨床表現(xiàn)無(wú)特異性,術(shù)前又無(wú)相應(yīng)影像學(xué)檢查以輔助診斷,該患者最初誤診為“先天性上唇瘺”。所以,必要的影像學(xué)檢查可有助于排除或鑒別其他疾病。該病主要需與以下幾類疾病相鑒別。

    首先,需與皮樣囊腫、畸胎樣囊腫等軟組織囊腫相鑒別。皮樣囊腫為胚胎發(fā)育時(shí)期遺留于組織中的上皮發(fā)展形成的囊腫,和表皮樣囊腫發(fā)病部位及臨床表現(xiàn)相似,最終鑒別還須依據(jù)病理診斷[16]。表皮樣囊腫鏡下見(jiàn)囊壁為角化復(fù)層鱗狀上皮襯里,結(jié)締組織中無(wú)皮膚附屬器[2];而皮樣囊腫囊壁內(nèi)含有皮膚附屬器,如毛發(fā)、毛囊、皮脂腺、汗腺等結(jié)構(gòu)[17]?;幽夷[等其他軟組織囊腫可以其囊腔內(nèi)容物及病理診斷與表皮樣囊腫相鑒別。

    另外,還需與Gardner綜合征(Gardner Syndrome,GS)相鑒別。GS屬常染色體顯性疾病,其特征是胃腸道息肉,并發(fā)多個(gè)骨瘤、皮膚和軟組織病變[13]。大部分皮膚、軟組織病變發(fā)生于疾病早期,表現(xiàn)為多發(fā)于面部、頭皮和四肢的表皮樣囊腫[18-19]。GS通常有家族史,此外,30%~75%的患者合并牙齒發(fā)育異常,68%~82%的患者合并骨瘤(通常位于鼻旁竇和下頜骨)[20]。顯然,該患者并不具備GS的特點(diǎn)。

    最后,該患者合并上唇皮膚瘺口,還需與先天性上唇瘺相鑒別。先天性上唇瘺是一種罕見(jiàn)的發(fā)育畸形,主要系胚胎早期面突間融合時(shí)上皮未消失所致[21]。竇道可有3種類型:只有皮膚外口;只有黏膜內(nèi)口;既有皮膚外口,又有黏膜內(nèi)口。其中只有皮膚外口而無(wú)黏膜內(nèi)口型最常見(jiàn)[22],主要表現(xiàn)為上唇瘺口,瘺口處可有黏液溢出。彩超或MRI影像學(xué)檢查對(duì)其鑒別診斷有重要價(jià)值。

    表皮樣囊腫是一種良性發(fā)展的病變,但諸多報(bào)道[23-25]顯示其有惡變潛能,長(zhǎng)期慢性炎性刺激被認(rèn)為是促發(fā)癌變的關(guān)鍵因素。故應(yīng)早期治療,徹底切除囊壁及瘺管是治療該病的惟一方法。

    參考文獻(xiàn)

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    (2015-10-14收稿責(zé)任編輯姜春霞)

    doi:10.13705/j.issn.1671-6825.2016.04.034

    #通信作者,男,1963年6月生,博士,主任醫(yī)師,研究方向:口腔頜面部腫瘤的防治,E-mail:xinguanghan@sina.com

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