人工肘關(guān)節(jié)置換術(shù)治療肘關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎1例報道并文獻綜述

高晨鑫 龔旭鳴 肖漣波

【關(guān)鍵詞】 色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎；人工肘關(guān)節(jié)置換術(shù)；關(guān)節(jié)炎，類風(fēng)濕；病案報道；文獻綜述

doi：10.3969/j.issn.2095-4174.2016.03.010

色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎（pigmented villonodular synovitis，PVNS）是一種較少見、性質(zhì)介乎炎癥和良性腫瘤之間的滑膜疾病，絨毛型更近似炎癥，結(jié)節(jié)型似良性腫瘤[1]。本病常以單個關(guān)節(jié)發(fā)病，因雙膝滑膜占全身滑膜的1/2，且為負重關(guān)節(jié)，故膝關(guān)節(jié)PVNS最為常見[2]。本病全身癥狀不明顯，患者基礎(chǔ)癥狀顯示正常，血象無明顯變化，炎癥指標表現(xiàn)也不典型，容易誤診。筆者診治PVNS患者1例并行左肘關(guān)節(jié)人工關(guān)節(jié)置換術(shù)，現(xiàn)報道并綜述如下。

1 病例資料

患者，女，61歲。因左肘關(guān)節(jié)疼痛4年，加重伴伸直受限3個月入院。患者于4年前無明顯誘因出現(xiàn)左肘關(guān)節(jié)腫痛，不伴晨僵，無雙手掌指關(guān)節(jié)、指間關(guān)節(jié)腫痛，無大關(guān)節(jié)游走性疼痛，發(fā)病以來無體質(zhì)量進行性減退?；颊呒韧w健，否認重大手術(shù)外傷史，無過敏史。體格檢查：各系統(tǒng)均無特殊變化。專科檢查：左肘活動度45°～90°，左肘關(guān)節(jié)腫脹壓痛明顯，左手遠端手指感覺正常，余關(guān)節(jié)均無特殊改變，MAYO評分30分。實驗室檢查示W(wǎng)BC 6.37×109·L-1，中性粒細胞比率68.4%，Hb 107 g·L-1，C-反應(yīng)蛋白（CRP）67.49 mg·L-1，紅細胞沉降率（ESR）12 mm·h-1，降鈣素原0.05，類風(fēng)濕因子（-），ENA 7項均正常，抗鏈球菌溶血素“O”試驗（-），HLA-B27（-），T-SPOT（+）；X線片提示兩肺紋理增多，主動脈弓突出、硬化，右上肺內(nèi)帶一小片結(jié)節(jié)狀影（提示陳舊性肺結(jié)核可能）。腫瘤指標正常范圍。左肘關(guān)節(jié)MRI及X線片

提示關(guān)節(jié)退變，關(guān)節(jié)間隙狹窄，關(guān)節(jié)腔滑膜增生積液，類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎改變可能。左肘CT提示關(guān)節(jié)毛糙狹窄伴蟲蝕樣改變，關(guān)節(jié)軟組織略腫脹。余系統(tǒng)無特殊改變。關(guān)節(jié)腔穿刺抽液：關(guān)節(jié)液穿刺呈血性，略有黏稠，左肘關(guān)節(jié)穿刺抽液細菌培養(yǎng)結(jié)果提示未見細菌生長。初步診斷：考慮左肘關(guān)節(jié)色素絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎（待術(shù)中取滑膜做冰凍檢查明確診斷）。

治療經(jīng)過：患者肘關(guān)節(jié)無紅腫熱痛等癥狀，白細胞、中性粒細胞、關(guān)節(jié)腔穿刺均未見明顯異常，初步排除感染，同時T-SPOT（+），故給予患者異煙肼0.4 g·d-1+利福平0.45 g·d-1+吡嗪酰胺

1.5 g·d-1+乙胺丁醇1 g·d-1四聯(lián)抗結(jié)核治療。后復(fù)查CRP 62.33 mg·L-1，ESR 16 mm·h-1，患者全身無低熱乏力等癥狀，且MRI示滑膜增生明顯，初步可排除TB感染?；颊咦允鎏弁磩×遥顒邮芟?，手術(shù)意愿強烈，且關(guān)節(jié)面破壞明顯。充分與患者溝通交流后，告知手術(shù)風(fēng)險，以及人工肘關(guān)節(jié)置換術(shù)后可能的并發(fā)癥等，患者表示理解并積極配合，排除感染、神經(jīng)源性以及骨缺損等問題后，完善相關(guān)檢查、行關(guān)節(jié)清創(chuàng)術(shù)備人工關(guān)節(jié)置換術(shù)。手術(shù)過程：取左肘后側(cè)手術(shù)切口長約15 cm，術(shù)中注意保護尺神經(jīng)，尺骨鷹嘴向尺側(cè)半脫位，沿尺骨鷹嘴肱三頭肌腱止點鈍性袖套樣分離三頭肌腱止點向橈側(cè)牽開，打開關(guān)節(jié)腔，可見關(guān)節(jié)面破壞明顯，間隙消失，關(guān)節(jié)腔內(nèi)滑膜大量增生且呈咖啡色樣。取滑膜組織送冰凍病理檢查，低倍鏡下可見明顯的絨毛和結(jié)節(jié)樣改變。高倍鏡下可見大量細胞基質(zhì)，同時伴有成纖維組織、多核巨細胞、黃瘤細胞，及鐵血黃素沉積，即行清理左肘關(guān)節(jié)腔，暴露肱骨內(nèi)外側(cè)髁、尺骨鷹嘴及上尺橈關(guān)節(jié)，清理關(guān)節(jié)腔內(nèi)的增生滑膜組織。向后脫位肘關(guān)節(jié)，切除橈骨小頭，按照小號試模外形切除肱骨內(nèi)外側(cè)髁間骨質(zhì)，暴露髓腔，取小號肱骨試模擴大髓腔，試裝XS號短柄假體試模配合良好；清理尺骨鷹嘴內(nèi)及周圍增生骨質(zhì)，暴露鷹嘴窩，取鷹嘴窩內(nèi)中點處，進入髓腔，試用小號尺骨試模擴大髓腔，試裝XS號假體配合良好。正式安裝左肘關(guān)節(jié)假體，鎖芯由尺側(cè)向橈側(cè)安裝，鎖帽由橈側(cè)向尺側(cè)安裝，活動左肘關(guān)節(jié)，見左肘活動度0°～140°，側(cè)方穩(wěn)定，將肱三頭肌腱及止點縫回原處?；颊咝g(shù)后5 d負重訓(xùn)練，術(shù)后隨訪

3個月，患者無特殊主訴不適。術(shù)后2周MAYO評分為80分。

2 病案討論并文獻復(fù)習(xí)

PVNS常發(fā)生于滑膜組織或腱鞘[3]，以滑膜高度增生及棕黃色含鐵血黃素沉著為特點。PVNS按病變的分布范圍可分為彌漫性和局限性2種[4]。20世紀40年代諸多學(xué)者提出了PVNS的炎癥理論。最早PVNS由Jaffe等[5]發(fā)現(xiàn)，電鏡下發(fā)現(xiàn)巨噬細胞內(nèi)含有大量含鐵血黃素，且在滑膜細胞中發(fā)現(xiàn)大量膠原及玻璃樣變性物質(zhì)，這些特點與炎癥病理過程非常相似；但未能確認為PVNS與炎癥作用相關(guān)性聯(lián)系。Oehler等[6]研究表明，炎癥對PVNS的發(fā)病有重要影響，慢性炎癥對關(guān)節(jié)內(nèi)小血管的破壞明顯，大大增加了出血的概率，進一步擾亂了滑膜中巨噬細胞對鐵的消化能力，而局部高濃度的鐵含量使巨噬細胞轉(zhuǎn)化為B型滑膜細胞和成纖維細胞，且異常細胞增殖行為使機體具有其他不典型的表現(xiàn)。1968年，Hirohata等[7]對PVNS又有了新的認識，認為PVNS的產(chǎn)生可能與局部的脂肪代謝異常有關(guān)。他推測胞內(nèi)膽固醇和磷脂代謝障礙會促使關(guān)節(jié)腔內(nèi)的局部炎癥而導(dǎo)致出血，同時炎癥刺激下的滑膜基質(zhì)細胞繼續(xù)增生，形成了PVNS。

人工肘關(guān)節(jié)置換術(shù)最初被應(yīng)用于類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎患者的肘關(guān)節(jié)破壞中，隨著醫(yī)療技術(shù)的發(fā)展，現(xiàn)今也逐漸被運用于創(chuàng)傷性骨關(guān)節(jié)炎、老年新鮮的肱骨遠端骨折等患者；但肘關(guān)節(jié)置換術(shù)的遠期療效一直被質(zhì)疑[8]。肘關(guān)節(jié)假體從1885年發(fā)展至今，有了長足的進步。根據(jù)肱骨假體對尺骨假體之間是否允許除伸屈單軸活動以外的其他軸向活動，可將假體植入關(guān)節(jié)成形術(shù)分為限制性、半限制性與非限制性3類[9]。本例患者采用的是Zimmer公司的半限制鉸鏈假體，假體設(shè)計特點為：珍珠面柄帶翼肱骨假體，微孔面柄尺骨假體設(shè)計，假體與骨接觸處采用骨水泥固定。Gill等[10]報道了該型假體全肘關(guān)節(jié)置換的遠期（10～15年）效果，功能優(yōu)良率為88%，Kaplan-meier分析表明，假體5年生存率為95%，10年生存率為92.4%，并發(fā)癥發(fā)生率為13%，X線松動率為8%。

鑒別診斷（1）關(guān)節(jié)結(jié)核：全身癥狀明顯，有低熱、盜汗、乏力等。DR可見關(guān)節(jié)腫脹，關(guān)節(jié)間隙變窄，關(guān)節(jié)骨質(zhì)破壞[11]。CT可顯示關(guān)節(jié)囊腫脹、積液[12]。MRI可見①關(guān)節(jié)軟骨面以及骨皮質(zhì)表面明顯受損，骨皮質(zhì)邊緣T2壓脂高信號，提示有缺損明顯；②關(guān)

節(jié)腔內(nèi)滑膜組織增生不明顯，該患者T-SPOT（+），影像學(xué)表現(xiàn)提示關(guān)節(jié)軟骨破壞明顯，但是MRI表現(xiàn)不明顯[13]。（2）類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎：是一種病因未明的慢性、以滑膜炎癥為主的系統(tǒng)性疾病。以手足等小關(guān)節(jié)的對稱性侵襲性病變?yōu)橹饕卣?，并且伴有晨僵，常?dǎo)致關(guān)節(jié)畸形及功能喪失，實驗室檢查有類風(fēng)濕因子以及抗CCP抗體陽性[14]；DR表現(xiàn)為關(guān)節(jié)間隙變窄，關(guān)節(jié)面及邊緣骨質(zhì)局限性侵蝕破壞，周圍骨質(zhì)疏松表現(xiàn)，MRI表現(xiàn)常為滑膜炎滲出表現(xiàn)，TIWI呈低信號，T2W1為高信號[15]。（3）痛風(fēng)：是一種發(fā)病機制清楚、嘌呤代謝異常、尿酸增高、局部關(guān)節(jié)紅腫疼痛的代謝性疾病[16]。早期痛風(fēng)X線檢測常常無明顯特征性表現(xiàn)，可有局部關(guān)節(jié)腫脹[17]。而后期隨著疾病的發(fā)展，痛風(fēng)石形成，痛風(fēng)石及其周圍骨質(zhì)破壞明顯，可見邊緣呈翹狀突起；關(guān)節(jié)軟骨面破壞，關(guān)節(jié)面不規(guī)則。根據(jù)痛風(fēng)石的灰化程度不同在CT掃描中可表現(xiàn)為灰度不等的斑點狀表現(xiàn)。痛風(fēng)石在MRI檢查的T1和T2影像中均呈低到中等密度的塊狀陰影。（4）血友病性關(guān)節(jié)炎：為一組因凝血因子缺乏而引起的遺傳性疾病[18]，實驗室檢查常有部分凝血酶時間延長，第ⅤⅢ因子、Ⅸ因子、Ⅺ因子缺乏，其病理改變主要由骨關(guān)節(jié)反復(fù)出血所致，反復(fù)出血者可有含鐵血黃素沉積，X線下可見滑膜增殖引起軟骨邊緣和軟骨下骨侵蝕。軟骨的退變與破壞導(dǎo)致關(guān)節(jié)間隙狹窄甚至消失。長期的廢用關(guān)節(jié)也會導(dǎo)致局部應(yīng)力性骨質(zhì)疏松[19]。

3 小 結(jié)

PVNS目前尚無特效藥物治療，主要集中于關(guān)節(jié)鏡下治療和關(guān)節(jié)鏡下治療合并化療等手段，方式單一。筆者認為，在臨床上應(yīng)加強醫(yī)師對本病的認識，對癥狀類似的疾病做到充分鑒別，有理有節(jié)；相關(guān)部門加緊對PVNS的基礎(chǔ)研究。該患者關(guān)節(jié)癥狀明顯，MRI示大量滑膜增生，術(shù)前診斷不明確，最好能予以肘關(guān)節(jié)鏡下取滑膜標本病理檢測以明確診斷，診斷性治療應(yīng)更加重視。

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收稿日期：2015-11-09；修回日期：2016-02-01