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    以骨棕色瘤為首發(fā)癥狀的異位甲狀旁腺主細(xì)胞腺瘤1例及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2014-03-06 18:03:54白寧趙小瑩
    疑難病雜志 2014年2期
    關(guān)鍵詞:下頜骨棕色囊性

    白寧,趙小瑩

    罕少見病例

    以骨棕色瘤為首發(fā)癥狀的異位甲狀旁腺主細(xì)胞腺瘤1例及文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    白寧,趙小瑩

    棕色瘤,骨;甲狀旁腺腺瘤,異位

    患者,女,16歲。因發(fā)現(xiàn)左側(cè)面頰部漸隆起4個(gè)月,右側(cè)鼻翼旁腫塊1個(gè)月,于2009年11月1日入我院耳鼻咽喉頭頸外科?;颊咦允鲇?個(gè)月前無意間發(fā)現(xiàn)左側(cè)下頜角區(qū)有一約蠶豆大小的包塊,伴左側(cè)下頜磨牙區(qū)疼痛不適,牙齦少量溢膿,當(dāng)?shù)卦\所給予抗生素治療,牙齒疼痛明顯好轉(zhuǎn),但包塊未見縮小,1個(gè)月前發(fā)現(xiàn)右側(cè)鼻翼旁出現(xiàn)約花生米大包塊,無紅腫、發(fā)熱及疼痛,右側(cè)上頜牙齒有浮出感及麻木不適。15d前自覺腫塊逐漸增大,并出現(xiàn)頭暈、乏力、全身骨關(guān)節(jié)疼痛,遂到我院耳鼻咽喉頭頸外科門診就診。??茩z查:頭顱五官端正,鼻通氣暢,鼻中隔居中,各副鼻竇區(qū)無壓痛,頸部無異常,甲狀腺不大,頜面部不對稱,以左側(cè)下頜角區(qū)隆起較明顯,范圍上自眶耳平面,下至下頜骨下約2 cm,向前至口角區(qū),向后至下頜骨升支后緣約1 cm。右側(cè)鼻翼旁可觸及大小約2.5cm×2.0cm×1.5cm的隆起,上、下頜骨表面皮膚無紅腫、破潰,觸痛(+),伴乒乓球感。入院診斷:上下頜骨腫塊(造釉細(xì)胞瘤?骨化性纖維瘤?骨肉瘤?)。實(shí)驗(yàn)室檢查:血磷0.82 mmol/L,標(biāo)準(zhǔn)化離子鈣1.75mmol/L,甲狀旁腺激素(PTH)592 pg/ml,堿性磷酸酶1 319.90U/L。診斷:原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥。 影像學(xué)檢查:患者入院前外院攝曲面斷層X線片示:上、下頜骨有不規(guī)則的囊性改變。入院后第3天,患者不慎摔倒,感右下肢疼痛,X線檢查示:右股骨下段、脛骨上段局部皮質(zhì)菲薄,可見囊性變,脛骨上段骨質(zhì)中斷,斷端模糊,考慮棕色瘤并病理骨折。骨穿刺,鏡下見纖維組織內(nèi)散在小型多核破骨細(xì)胞及骨樣組織。B型超聲示:右側(cè)甲狀腺內(nèi)可見0.3 cm×0.3 cm低回聲結(jié)節(jié),其余未見異常。 全身骨掃描示:右鼻竇、左側(cè)下頜骨、右脛腓骨上段骨代謝活躍,考慮右鼻竇、左側(cè)下頜骨骨腫瘤,右脛骨上段病理性骨折。甲狀旁腺Te-MIBI顯像示:甲狀腺右葉下極見圓形異常放射性濃聚灶。X線片示:顱骨、腰椎、骨盆、肋骨等骨質(zhì)疏松。再次做頸部彩色超聲示:右側(cè)甲狀腺后方、氣管右側(cè)、右側(cè)頸總動(dòng)脈內(nèi)側(cè)區(qū)域可見約2.3 cm×1.0cm低回聲實(shí)性腫塊,有包膜,呈梭形,邊界清晰,內(nèi)見豐富的血流環(huán)繞。多考慮右側(cè)甲狀旁腺腺瘤。在全身麻醉下行右甲狀腺葉及甲狀旁腺腫瘤切除術(shù),探查見右側(cè)喉返神經(jīng)后外方有一2.5cm×1.5cm×1.5cm藍(lán)色質(zhì)韌腫塊,將腫塊完整切除,術(shù)后患者出現(xiàn)口唇麻木及手足抽搐等低鈣血癥表現(xiàn),靜脈及口服補(bǔ)鈣后癥狀緩解。術(shù)后當(dāng)日復(fù)查甲狀旁腺激素恢復(fù)正常。術(shù)后病理診斷:甲狀旁腺主細(xì)胞腺瘤。隨訪6個(gè)月,患者X線片示骨質(zhì)疏松明顯改善,鼻右側(cè)隆起及左下頜角區(qū)隆起均較術(shù)前明顯縮小,乒乓球感消失。復(fù)查曲面體層X線片見頜骨骨質(zhì)密度增高,下頜骨骨皮質(zhì)連續(xù)。

    討論骨棕色瘤是由于甲狀旁腺腫瘤或增生,分泌過多的PTH,動(dòng)員骨鈣進(jìn)入血循環(huán),從而引起骨質(zhì)吸收、疏松、反應(yīng)性纖維結(jié)締組織增生所形成的骨骼的假瘤性病變,又稱為纖維囊性骨炎,因常伴出血、囊性變產(chǎn)生含鐵血黃素而使病變組織呈棕紅色,故名棕色瘤,是甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥(PHPT)的骨病變。病變大體呈紅棕色,質(zhì)軟,可見囊性,鏡下見骨組織正常結(jié)構(gòu)消失,代之以大量增生的纖維細(xì)胞及膠原纖維,其間散在小型多核破骨細(xì)胞及吞噬含鐵血黃素的巨噬細(xì)胞,在其邊緣可見少許骨樣基質(zhì)及新生骨樣組織。本病鏡下所見纖維組織不呈席紋狀排列,巨細(xì)胞分布不均勻且巨細(xì)胞體積小、核少,不見充滿血液的大腔隙、囊腔、表層之下成排的破骨細(xì)胞及退行性鈣化的纖維黏液樣組織沉積,不見狹窄、彎曲、畸形、形狀如魚鉤的骨小梁[1],結(jié)合臨床病變多骨累及、骨質(zhì)疏松(尤以“黑顱征”及指骨骨質(zhì)吸收為特點(diǎn))、高血鈣低血磷、AKP及PTH增高,有助于與上述病變的鑒別及診斷的確立[2]。在骨棕色瘤的病理診斷過程中需注意與中心性巨細(xì)胞肉芽腫(巨細(xì)胞修復(fù)性肉芽腫)、骨巨細(xì)胞瘤、干骺端纖維性缺損、動(dòng)脈瘤樣骨囊腫、纖維結(jié)構(gòu)不良鑒別。

    甲狀旁腺腺瘤有包膜,無包膜及血管侵犯,與周圍甲狀旁腺無移行,在其外側(cè)可見正?;蛭s的甲狀旁腺,或者可以確定至少一個(gè)正常的甲狀旁腺,腺瘤無小葉狀結(jié)構(gòu),腺瘤間質(zhì)內(nèi)無脂肪細(xì)胞,細(xì)胞內(nèi)脂質(zhì)少。在病理診斷過程中甲狀旁腺腺瘤需要與甲狀旁腺增生、甲狀旁腺癌鑒別。

    臨床診斷中需要注意的問題:原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥(PHPT)由于過多的甲狀旁腺激素動(dòng)員鈣和磷酸鹽不斷從骨中釋放入血,出現(xiàn)多發(fā)性骨痛及骨病變,并可因高鈣血癥出現(xiàn)泌尿、神經(jīng)精神、消化系統(tǒng)癥狀。由于患者臨床癥狀多變,且我國甲狀旁腺腺瘤的發(fā)病相對較少,因此患者初診時(shí)極易誤診和漏診,在我國三甲醫(yī)院中誤診率高達(dá)40%~80%[3]。尤其是當(dāng)病變發(fā)生在少見位置,診斷就更困難,如本例患者以頜骨腫塊為首發(fā)癥狀就屬罕見[1,4]。對于出現(xiàn)多發(fā)性骨關(guān)節(jié)痛、廣泛性骨密度減低、骨膜下骨吸收、多發(fā)局灶性溶骨改變,甚至多發(fā)性病理性骨折、泌尿系結(jié)石、消化道癥狀的患者,需考慮本病可能[5],尤其是女性患者,除常規(guī)影像學(xué)檢查外要及時(shí)查血鈣,如檢查發(fā)現(xiàn)血鈣高于正常,則應(yīng)測定血清甲狀旁腺激素濃度,以確定是否甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥。原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥中約85%由單發(fā)甲狀旁腺腺瘤所致,10%~15%由甲狀旁腺增生、多發(fā)甲狀旁腺腺瘤或甲狀旁腺腺癌引起[6]。但有10%為異位腺瘤,可發(fā)生在上頸部、頸根部、上縱隔內(nèi)、胸腺內(nèi)、心包、氣管食管溝,甚至顱底部[7~9]。此時(shí)宜進(jìn)行甲狀旁腺放射性核素平面顯像進(jìn)行原位甲狀旁腺病變的診斷和異位甲狀旁腺的定位[10]。甲狀旁腺腺瘤的治療以手術(shù)為惟一有效手段。

    1 回允中.阿克曼外科病理學(xué)(上卷)[M].9版.北京大學(xué)醫(yī)學(xué)出版社,2006:597-606,2188-2194.

    2 Soundarya N, Sharada P, Prakash N.Bilateral maxillary brown tumors in a patient with primary hyperparathyroidism:report of a rare entity and review of literature[J].J Oral Maxillofac Pathol,2011,15(1):56-59.

    3 徐少明.努力提高我國原發(fā)性甲狀旁腺機(jī)能亢進(jìn)的診斷水平[J].中華醫(yī)學(xué)雜志,1997,77(6):405-406.

    4 Benhammou A,Meziane M,Dib N,et al.Maxilla-mandibular brown tumors as a first sign of parathyroid adenoma[J].Ann Otolaryngol Chir Cervicofac,2009,126(4):216-220.

    5 鄧微,張國英,牛曉輝.骨科首診原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥的臨床特征分析[J].中國骨腫瘤骨病,2010,9(3):202-205.

    6 Udelsman R,Pasieka JL,Sturgeon C,et a1.Surgery for a-symptomatic primary hyperparathyroidism:proceedings of the third international workshop[J].J Clin Endocrinol Metab,2009,94(2):366-372.

    7 Akram K,Parker JA,Donohoe K,et al.Role of single photon emission computed Iomography/computed toraography in localization ofectopie parsthyraid mlenoma a pictorial case series and review ofthe curIent literature[J].Clin Nuel Med,2009,34(8):500-502.

    8 白人駒,張?jiān)仆?,吳恩惠,等.甲狀旁腺腺瘤的CT診斷[J].中華內(nèi)分泌代謝雜志,1991,7(1):27-29.

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    10 鄔鵬躍,張一秋,石洪成.放射性核素檢查在甲狀旁腺腺瘤診斷中的應(yīng)用[J].中國臨床醫(yī)學(xué),2012,19(6):717-718.

    723000 陜西省漢中市中心醫(yī)院病理科(白寧),血液內(nèi)分泌科(趙小瑩)

    10.3969/ j.issn.1671-6450.2014.02.040

    2013-07-06)

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