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    腎臟原始神經(jīng)外胚層瘤2例臨床分析

    2012-01-24 04:00:49余萬鈞
    中外醫(yī)療 2012年30期
    關(guān)鍵詞:外胚層右腎環(huán)磷酰胺

    余萬鈞

    上海市普陀區(qū)中心醫(yī)院(上海中醫(yī)藥大學(xué)附屬普陀醫(yī)院)泌尿外科,上海 200062

    原始神經(jīng)外胚層瘤(Primitive Neuroectodermal Tumors,PNET)是由中樞和交感神經(jīng)系統(tǒng)外的原始神經(jīng)上皮衍生而來的高度惡性腫瘤,可發(fā)生于中樞神經(jīng)系統(tǒng)以及骨、軟組織等周圍器官,但原發(fā)于泌尿生殖系統(tǒng)的PNET極為少見。分析該院2005年1月—2012年4月期間收治的2例腎臟PNET患者的臨床資料,現(xiàn)對其臨床資料進行回顧性分析,探討其臨床特點、治療及預(yù)后。

    1 資料與方法

    1.1 一般資料

    病例1:女性,46歲,腰背酸痛史5年,檢查發(fā)現(xiàn)右腎區(qū)巨大占位。腹部CT提示:右肝腎間隙占位性病變,大小約20 cm×12 cm。

    病例2:男性,38歲,體檢發(fā)現(xiàn)右腎腫瘤,無自覺不適。腹部CT提示:右腎中部腫瘤,大小約4 cm×4 cm。

    1.2 治療

    病例1:行開放右腎腫瘤切除術(shù),術(shù)中發(fā)現(xiàn)肝腎間隙巨大腫塊,右腎中上極被腫瘤占據(jù),形態(tài)不規(guī)則,表面血管豐富。肝臟被腫瘤推向上方,受壓明顯。腫瘤與肝臟右前葉、后葉下緣、十二指腸降段等組織粘連嚴重,無分界。腫瘤包裹腎動脈、腎靜脈、下腔靜脈、腹主動脈等大血管,游離困難。術(shù)中改行減瘤術(shù),切除右腎及下腔靜脈右側(cè)腫瘤。手術(shù)時間:300 min,術(shù)中出血約1 000 mL。病理結(jié)果:右腎原始神經(jīng)外胚層瘤。術(shù)后進一步治療:患者及家屬拒絕放療、化療,要求嘗試分子靶向治療,給予索拉非尼共治療4個月。

    病例2:行腹腔鏡下右腎腫瘤根治術(shù),術(shù)中按照標準腎腫瘤根治范圍切除右腎及腫瘤,術(shù)中未發(fā)現(xiàn)腫瘤累及周圍組織、器官。手術(shù)時間115 min,術(shù)中出血約20 mL。病理結(jié)果:右腎原始神經(jīng)外胚層瘤。術(shù)后進一治療:異環(huán)磷酰胺+長春新堿+順鉑方案治療4個周期,未行放療。

    1.3 隨訪

    2例患者均在泌尿外科門診接受隨訪,隨訪時檢查血常規(guī)、肝腎功能、腹部 CT、胸部CT、頭顱CT、同位素全身骨掃描等。隨訪截止日期:2012年4月30日。

    2 結(jié)果

    病例1:術(shù)后至今存活17個月。術(shù)后3個月復(fù)查腹部CT提示:右側(cè)腹膜后腫瘤,大小約5 cm×4 cm,胸部CT、頭顱CT、同位素全身骨掃描均未見腫瘤轉(zhuǎn)移。術(shù)后15個月復(fù)查腹部CT提示:右側(cè)腹膜后腫瘤,大小約8 cm×6 cm,胸部 CT、頭顱CT、同位素全身骨掃描均未見腫瘤轉(zhuǎn)移。

    病例2:術(shù)后至今存活5個月。術(shù)后3個月復(fù)查腹部CT檢查提示:右腎切除術(shù)后未見復(fù)發(fā)。胸部CT、頭顱CT、同位素全身骨掃描均未見腫瘤轉(zhuǎn)移。

    3 討論

    PNET的概念最早由Hart and Earle提出,指一類具有神經(jīng)外胚層特征的小圓細胞腫瘤,分為中樞型和外周型。外周型PNET的細胞遺傳學(xué)病因是染色體易位導(dǎo)致的EWS基因和ETS轉(zhuǎn)錄因子家族發(fā)生的融合,約有85%的病例發(fā)生的易位是t(11;12)(q24;q12),發(fā)生了EWS基因和FLI-1基因間的框內(nèi)融合。另外10%~15%病例發(fā)生了t(21;22)(q22;q12)易位,發(fā)生了EWS基因和ERG基因間的框內(nèi)融合,但是在中樞型PNET中卻并未發(fā)現(xiàn)上述染色體易位現(xiàn)象。

    PNET可發(fā)生于各年齡段,男性多見,發(fā)病部位分布廣泛,以骨和軟組織多見,主要發(fā)生于四肢、軀干和脊柱旁,較少發(fā)生于子宮、腎臟等實質(zhì)臟器。PNET惡性程度高,患者預(yù)后較差,林劍揚等人對19例外周性原始神經(jīng)外胚層瘤患者的臨床報告表明:1年生存率為50%,2年生存率為34%,3年生存率為28%,全組病例中位生存期為19個月,有患者在初診時即出現(xiàn)遠處轉(zhuǎn)移,最常見的轉(zhuǎn)移部位是肺和骨,也可轉(zhuǎn)移至肝、腦等部位。

    PTEN的治療。目前文獻報道及推薦的治療方法包括手術(shù)切除病灶、化療和放療等。手術(shù)(包括姑息性減瘤術(shù))的重要意義在于可以獲取臨床病理,并能夠減少腫瘤體積,為化療、放療等創(chuàng)造機會。研究同時發(fā)現(xiàn)手術(shù)切除病灶聯(lián)合放療的治療效果優(yōu)于單獨放療。目前尚沒有標準的化療方案,多數(shù)腫瘤中心均在采用Ewing肉瘤或軟組織肉瘤的化療方案,主要使用以蒽環(huán)類藥物和烷化劑為基礎(chǔ)的聯(lián)合方案。Krasin MJ等使用異環(huán)磷酰胺+依托泊苷,聯(lián)合長春新堿、多柔比星、環(huán)磷酰胺進行化療能夠明顯延長患者生存期。 Moschovi等報道了13例pPNET患者術(shù)前接受了5~6周期長春新堿、順鉑、環(huán)磷酰胺、阿霉素的化療,術(shù)后接受12周期長春新堿、環(huán)磷酰胺和更生霉素的化療,在隨后的2年隨訪中無病人局部復(fù)發(fā)或遠處轉(zhuǎn)移,表明術(shù)前新輔助化療結(jié)合術(shù)后化療可以改善患者的預(yù)后。

    腎臟PTEN的報告病例較少,治療經(jīng)驗有限。Kenji Ohgaki等報道了1例腎臟PTEN病例的治療過程,該患者在行腎切除術(shù)后6個月發(fā)生了肝臟多發(fā)轉(zhuǎn)移,予低劑量化療后,肝臟轉(zhuǎn)移灶明顯減少并縮小。同時Wada Y等人發(fā)現(xiàn)如不進行有效的術(shù)后化療,幾乎所有腎PTEN患者在腎切除后都出現(xiàn)復(fù)發(fā)。結(jié)合其他部位、器官的PTEN的治療經(jīng)驗,可以認為:盡量切除腫瘤病灶,輔助化療、放療,可能會減少腫瘤的復(fù)發(fā)、轉(zhuǎn)移,并延長患者生存期。

    索拉非尼可用于治療晚期腎臟透明細胞癌,由于腎臟PTEN極其少見,目前尚無證據(jù)及臨床試驗證實索拉非尼治療腎臟PTEN的效果。病例1的治療中嘗試使用了索拉非尼作為后續(xù)治療,隨訪17個月后復(fù)查表明殘余腫瘤生長較慢,并且未出現(xiàn)遠處轉(zhuǎn)移,但該發(fā)現(xiàn)仍不足以證實索拉非尼治療PTEN的有效性,尚需進一步隨訪及大規(guī)模臨床研究的支持。

    綜上所述,腎臟PTEN的發(fā)病率極低,文獻報道的預(yù)后不佳。目前推薦手術(shù)切除聯(lián)合放療、化療的綜合治療。隨著新型化療方案、生物治療藥物及分子靶向治療藥物的出現(xiàn),有望進一步提高治療效果。

    [1]Hart MN,Earle KM.Primitive neuroectodermal tumors of the brain in children[J].Cancer,973,32:890-897.

    [2]Fletcher CD,Unni KK,Mertens F.World Health Organization Classification of tumours.Pathology and genetics of tumours of soft tissue and bone[J].IARC Press,Lyon:298-300.

    [3]Kampman WA,Kros JM,De Jong TH,et al.Primitive neuroectodermal tumours(PNETs)located in the spinal canal:the relevance of classification as central or peripheral PNET:case report of a primary spinal PNET occurrence with a critical literature review[J].J Neurooncol,2006,77(1):65-72.

    [4]林劍揚,楊瑜,鄒思平.外周性原始神經(jīng)外胚層瘤19例臨床分析 [J].福建醫(yī)藥雜志,2010,32(2):19-20.

    [5]楊寶軍,樊建平.腹腔外周性原始神經(jīng)外胚層瘤1例[J].中國醫(yī)學(xué)影像技術(shù),2009,25(6):1125.

    [6]楊光釗,龔向陽.外周性原始神經(jīng)外胚層腫瘤的CT表現(xiàn)[J].中華放射學(xué)雜志,2001,35(7):535-537.

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