兒童抽動障礙測評工具研究進展*(綜述)

李沁瑜 陳亮亮 劉秀梅△

①福建醫(yī)科大學婦兒臨床醫(yī)學院(福州) 350004 E-mail：15060359526@163.com ②福建省兒童醫(yī)院(上海兒童醫(yī)學中心福建醫(yī)院) △通信作者 E-mail：xmliu0615@fjmu.edu.cn

抽動障礙(Tic Disorder,TD)是一種常見的兒童神經精神障礙,表現(xiàn)為不自主運動和/或發(fā)聲抽動,發(fā)病率呈現(xiàn)逐年升高的趨勢[1-2]。TD通常無法治愈,但是及時有效的治療可以減少發(fā)作頻率、減輕嚴重程度,而有效治療的先決條件是全面、準確、規(guī)范的標準化評估[3]。2019年美國神經病學學會抽動實踐指南[4]、2022年歐洲Tourette綜合征及其他抽動障礙臨床指南2.0版本[5]均建議應從癥狀、功能損害、生活質量等維度對TD進行綜合評估,以評估的結果作為治療決策和療效評估的依據。因此全面、準確、規(guī)范的心理測評在TD的診治過程中起著至關重要的作用。但是目前TD的研究核心仍聚焦于流行病學、發(fā)生機制和臨床治療[6-8],對TD綜合評估工具研發(fā)的研究相對較少。

1 常用兒童抽動障礙測評工具

本研究通過在PubMed、Medline、中國知網、萬方數(shù)據、清華同方(CNKI)數(shù)據庫以關鍵詞抽動障礙/TD、圖雷特綜合征/TS、評估/Assessment、問卷/Questionnaire、量表/Scale進行搜索,關鍵詞進行盡可能多的方式組合,納入滿足以下標準的文獻：①文章發(fā)表于2012年以后;②文章發(fā)表在專家同行評審的雜志上;③報道了測評工具發(fā)展的過程;④報道了測評工具的心理測量學指標,共獲得5種較近研發(fā)的國外常用的TD評估工具,表1總結了常用的TD測評工具的名稱、適用年齡、內容、維度、優(yōu)缺點等信息。目前尚未檢索到我國學者自行研制的符合心理測量學信效度檢驗標準的TD測評工具,也未檢索到上述測評工具在我國人群適用性研究的相關文獻。

表1 常用TD測評工具

1.1 TD癥狀評估工具

TD的癥狀多變且反復波動,因此需對抽動表現(xiàn)、復雜性、強度和頻率多個維度進行評估,并且評估要從醫(yī)生、家長、兒童多個層面進行信息采集[9]。

1.1.1 耶魯綜合抽動嚴重程度量表(The Yale Global Tic Severity Scale,YGTSS) 在臨床應用中已經證明了YGTSS具備良好的內部一致性、聚合和發(fā)散效度以及重測信度[10-12],是公認的TD評估的金標準,應用廣泛。YGTSS包括癥狀檢查表、抽動嚴重程度評級和總體抽動相關損害的單項評級3個主要組成部分,其中抽動嚴重程度評估是分別對運動和發(fā)聲抽動的數(shù)量、頻率、強度、復雜性和干擾性5個方面進行0到5級評分,將對應的抽動的分數(shù)相加可以得到運動抽動分數(shù)和發(fā)聲抽動分數(shù),范圍為0～25分,抽動嚴重程度總分是運動和發(fā)聲抽動分數(shù)之和,分數(shù)越高表明抽動的癥狀越嚴重。YGTSS有其局限性：①專業(yè)技術要求高,需要培訓合格后的醫(yī)師或治療師進行;②耗時較久,每次需要30～45分鐘完成;③單維度的評估：僅從醫(yī)生維度進行的訪談無法克服抽動的癥狀存在的“臨床效應”[13],即一些兒童的抽動癥狀在臨床就診時幾乎不出現(xiàn);④功能損害評估較為籠統(tǒng)：YGTSS無法對抽動共患病癥狀和抽動造成的損害進行辨別及細化,同時缺少兒童及家長維度的評估。

目前國內對于TD的癥狀評估主要使用YGTSS,而且相關研究證實了漢化后的YGTSS仍然具有良好的信效度,是適用于中國TD人群的評估工具[14]

1.1.2 The Motor tic,Obsessions and compulsions,Vocal tic Evaluation Survey(MOVES)和Tourette Syndrome Symptom List(TSSL) MOVES[15]和TSSL[16]也是常見的抽動癥狀評估量表。MOVES包含運動抽動、發(fā)聲抽動、強迫相關癥狀、強迫想法、聯(lián)合的抽動癥狀5個子量表共20項,要求TD兒童進行0～3級評分,平均耗時5分鐘。各子量表得分是對應條目分數(shù)之和,分數(shù)越高表示癥狀越嚴重。TSSL包括運動抽動、發(fā)聲抽動、強迫行為三類癥狀評估,由兒童或父母進行0～5級評分,分數(shù)越高表示癥狀越嚴重,需要10～20分鐘。TSSL、Moves較YGTSS耗時明顯減少,可從父母/兒童和醫(yī)生多維度進行信息采集,但目前未有足夠的信效度檢驗,只從單一維度對抽動的癥狀進行評估,不能對現(xiàn)存抽動進行全面的評估[17]。

1.1.3 抽動父母問卷(Parent Tic Questionnaire,PTQ) PTQ是Susanna Chang在2009年研制的第一個兒童抽動癥狀父母報告工具,用于6～18歲兒童,平均耗時15分鐘,包含了常見的運動和發(fā)聲抽動癥狀各14項。由父母對過去一周內抽動癥狀頻率和強度分別進行1～4級評分,每項抽動癥狀的得分是其頻率強度得分之和,范圍為0～8分。運動抽動的嚴重程度得分是14個運動抽動癥狀得分之和,同樣的方法得到發(fā)聲抽動的嚴重程度得分。抽動嚴重程度總分是運動和發(fā)聲抽動嚴重程度得分之和。PTQ在國外的臨床應用與研究中已經驗證了良好的信效度和標準的心理分析測量,與YGTSS高度相關且能較好的排除TD常見共患病的干擾[18-19]。

1.2 TD功能損害評估工具

TD兒童存在不同程度的功能損害,在學校、家庭和社會活動中難以勝任與年齡相符日常任務,因此2019美國神經病學學會抽動實踐指南建議應該從患者、家長等多層面進行功能損害的評估[4]。研究表明對功能損害的評估有利于制定治療方案、追蹤治療效果和抽動特異性損害的研究[20]。

兒童抽動綜合征損害量表(Child TouretteSyndrome Impairment Scale,CTIM)/簡化版兒童抽動綜合征損害量表(Mini Child Tourette Syndrome Impairment Scale,Mini-CTIM)：2007年Storch[21]研發(fā)了專門用于TD功能損害的評估的工具CTIM-P,讓父母評估兒童在學校、家庭和社會活動中抽動導致的相關損害和共患病導致的相關損害;2016年Cloes[22]根據CTIM-P研制了兒童自我報告TD功能損害評估工具(CTIM-C),并驗證了量表的適用性和良好的信效度,至此誕生了第一個專門用于評估TD功能損害的工具CTIM。CTIM能夠分別對抽動或共患病所致功能損害進行評估,雖然耗時較長,但有助于治療決策的制定和治療效果的追蹤評價。為了減輕臨床應用中家長的使用負擔,Barfell[23]于2017年對CTIM進行簡化合并,研發(fā)了包含12項常見的學習、家庭、社交活動的量表Mini-CTIM,適用于9～17歲兒童,評分與計分方法與CTIM相同。量表與YGTSS高度相關,保留了區(qū)別TD所致?lián)p害與共患病所致?lián)p害的功能,在國外應用的信度效度良好,是一個有效且便捷的評估抽動和共患病相關的功能損害的工具。

2021年Garris[20]開發(fā)了適用于6～18歲兒童的TD功能損害工具Mini-CTIM,評估兒童在學校、家庭和社會活動中抽動導致的相關損害和共患病導致的相關損害,列舉了14項常見的學習、家庭、社交活動,包括父母報告和自我報告2個部分。每項活動的損傷按從不、偶爾、經常、總是0～3級進行評分,總分是所有活動得分的總和,需要注意的是,在計算總分時,如果存在不適用的項目,其分數(shù)以對應子量表的項目平均分替代。2017年的Mini-CTIM量表相比,該量表在社交方面新增了網絡社交與興趣愛好兩項,更合理的評估了當下兒童青少年的社交活動。研究結果顯示,兒童自評抽動所致功能損害得分更好的反應了TD的嚴重程度,當其評分為10分及以上時,提示需要進行臨床干預,而父母評估的共患病所致功能損害得分對共患病的診療更具臨床價值。

目前我國缺乏TD功能損害專用的評估工具。雖然YGTSS有總體抽動相關損害的單項評分,但是缺乏共患病導致功能損害的評估[13,24],而且無法以兒童及家長層面評估,對抽動相關功能損害的評估不夠全面。

1.3 TD生活質量評估工具

生活質量是指患者對疾病和治療產生的軀體、心理和社會等影響的看法,是臨床結局的重要衡量標準,也是監(jiān)測健康狀況、干預效果的重要指標[25]。2008年Cavanna[26]編制的The Gilles de la TouretteSyndrome-Quality of Life Scale(GTS-QOL)是第一個針對TD患者生活質量的評估量表,適用于16歲以上的患者,在英國、法國、意大利、日本等多個國家已經驗證、使用[27-28],量表具備標準心理測量特點和良好的可接受性、可靠性、有效性,可以用于評估患者個體的生活質量、進行觀察性研究和流行病學研究,將患者的生活質量與神經影像學或病理生理學發(fā)現(xiàn)進行相關性分析[26]。

1.3.1 普適性兒童生活質量調查問卷 在很長一段時間里,TD兒童的生活質量評估都是通過健康相關的通用生活質量評估工具進行的,例如兒童生存質量測定量表(PedsQL)、兒童生活質量量表-家長表(TCAQOL-PF)或青少年生活質量工具研究版(YQL-RV)等,這些量表在腦癱、自閉癥、矮小癥、先天性心臟病、白血病等多種疾病中廣為應用。研究發(fā)現(xiàn)抽動嚴重程度和共患病會導致較差的生活質量,但是采用上述工具無法評估抽動嚴重程度和共患病對健康相關生活質量的具體影響,也不能反映臨床干預的影響,可能低估或歪曲TD兒童生活質量評估結果,不利于治療方案的制定、調整和預后評估。

1.3.2 兒童/青少年版抽動障礙患者生活質量量表(The Gilles de la Tourette Syndrome-Quality of Life Scale for Children and Adolescents,C&A-GTS-QOL) C&A-GTS-QOL是Canvana于2013年開發(fā)的適用于6～18歲TD兒童生活質量的自我報告問卷。該量表根據年齡分為兒童及青少年2個版本,由培訓合格的醫(yī)師根據問卷進行訪談或青少年自行填寫,平均耗時15分鐘。量表包括心理(11項)、軀體及日?；顒?7項)、強迫(5項)和認知(4項)4個子量表,每項按從不、很少、有時、經常、總是0～4級進行評分。子量表組成項目的分數(shù)總和歸一化后得到對應的子量表的分數(shù),4個子量表分數(shù)之和歸一化后得到總分,歸一化的公式為100*[(觀察得到的分數(shù)-最小可能分數(shù))/(最大可能得分-最小可能得分)],總分越高,則健康相關的生活質量越差。C&A-GTS-QOL具備良好的信效度,已經在意大利[29]、英國[30]得到驗證,目前還沒有亞洲人群應用的相關研究。

迄今為止,國內對于TD兒童生活質量的評估仍然采用兒童生存質量測定量表(PedsQL)、兒少生活質量問卷(ISLQ)等通用生活質量工具,缺少專門的TD兒童青少年的生活質量評估工具。

1.4 TD共患病篩查工具

50%～60%TD兒童伴有注意缺陷多動障礙(Attention Deficit Hyperactivity Disorder,ADHD)、強迫障礙(Obsessive Compulsive Disorder,OCD)、情緒障礙等共患病,癥狀甚至持續(xù)到成人,嚴重影響兒童的生活質量[1-2]。共患病與抽動相互作用導致TD兒童自信心和自尊心減弱、社會心理功能和生活質量低下,對于輕度TD兒童,共患病的癥狀比起抽動更加干擾他們的日常活動、學習、社交[31]。

在既往的研究中,國際上主要采用MOVES和自閉癥、抽動癥、多動癥共患病調查問卷(The Autism-Tics,ADHD and other Comorbidities inventory,A-TAC)[17]作為TD共患病篩查工具。A-TAC是針對不同抽動共患病的廣泛篩查工具,由OCD、ADHD、情感障礙、TD和其他兒童精神障礙中的特定模塊進行癥狀評估[32]。A-TAC的所有疾病模塊都在兒童和青少年人群中經過驗證,均顯示良好的評分者間信度和重測信度,篩查共患病的有效性也得到驗證,A-TAC也有其局限性如少有大量樣本的相關研究、不同年齡段的兒童對象信效度不同、敏感率和精準率還有待提升等[33]。

目前國內主要的篩查工具還是針對各種具體共患病的相應評估量表,例如SANP-IV評估問卷、兒童焦慮性情緒障礙篩查量表(SCARED)、兒童抑郁障礙自評量表(DSRSC)等。這種方式對于診斷某一種傾向的共患病有著較高的精確率和敏感率,但是對于其他可能同時存在的共患病的篩查診斷有著較大的限制。

1.5 神經認知功能評估工具

抽動較少引起認知損害,TD的神經認知功能損害通常由于共患病如ADHD、OCD等導致[34-36],主要表現(xiàn)在認知、學習/學校生活、日常生活方面。

目前智力評估常使用韋氏兒童智力量表(WISC);注意力評估常使用注意力測評量表第三版(CPT-III)和兒童日常注意力測試第二版(TEA-ch-2);執(zhí)行功能評估常用兒童執(zhí)行行為異常評估(BADS-C)、執(zhí)行功能行為評定量表(BRIEF)、面部表情識別、聯(lián)想任務(GNG)、威斯康星卡片分類測驗(Wisconsin CST);記憶力評估常使用聽覺詞語學習測試(AVLT)、Rey視覺設計學習測驗(RVDLT);識字和算術能力常使用韋氏個人成就測驗第三版(WIAT-III);運動與協(xié)調方面主要使用視覺-運動整合發(fā)育測驗第六版(VMI-6);視覺空間功能評估主要使用本頓試驗(Benton Test)。

2 結論與展望

最新的抽動障礙指南明確指出全面綜合的規(guī)范評估有利于對TD進行有效的治療,評估應遵循從兒童、家長、醫(yī)生多方面進行信息采集和從臨床癥狀、功能損害、生活質量、神經認知功能、共患病等多維度進行評估的原則。目前國外已經開發(fā)出適用于西方人群的TD專用癥狀、功能損害、生活質量評估工具和TD共患病篩查工具,并且基本通過信效度檢驗,在臨床使用中廣受好評。我國TD評估工具目前仍然集中于YGTSS一個量表,沒有便利、規(guī)范的TD共患病篩查工具,缺乏用于TD的功能損害和生活質量的特異性的評估工具。

為了國內TD兒童更好的療效與預后結果,迫切需要自行研發(fā)適用于中國人群的TD專用癥狀、功能損害、生活質量評估工具和TD共患病篩查工具,或者引進上述國外已經臨床使用和得到驗證的TD心理測評工具對適合中國TD兒童的評估體系進行補充和完善,達到從臨床癥狀、功能損害、生活質量多維度對TD兒童進行全面綜合評估的目標。完成構建、優(yōu)化適合中國TD兒童的心理測評體系后,可以對自行研發(fā)或者引進的TD心理測評工具進行更深入臨床應用價值的拓展研究,推動TD評估方面研究的進一步發(fā)展。