18F-FDG PET/CT及全身骨顯像聯(lián)合診斷腫瘤相關(guān)性低磷骨軟化癥1例

陳紫薇，馮瑾，楊芳

北京積水潭醫(yī)院核醫(yī)學(xué)科，北京 100035；*通信作者 楊芳 yf_hyx@sina.com

1 病例簡介

男，65歲，主訴：雙踝疼痛1年，腰背痛5個月?；颊?年前無明顯誘因出現(xiàn)雙踝疼痛，伴活動受限，5個月前出現(xiàn)腰背痛，逐漸加重，伴行走困難，于外院診斷為類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎、骨質(zhì)疏松，給予抗風(fēng)濕等藥物治療2個月，癥狀未見好轉(zhuǎn)，現(xiàn)腰背部、雙髖、雙肋骨疼痛。實驗室檢查：血磷0.43 mmol/L（參考值0.85～1.51 mmol/L）；血鈣2.09 mmol/L（參考值2.11～2.52 mmol/L）；堿性磷酸酶142 IU/L（參考值50～135 IU/L）；甲狀旁腺激素正常。99Tcm-MDP全身骨顯像（圖1A），呈嚴(yán)重骨質(zhì)疏松、代謝性骨病征，伴多發(fā)功能不全性骨折，考慮為低磷性骨軟化癥所致骨骼受累表現(xiàn)。臨床診斷低磷骨軟化癥，腫瘤相關(guān)性骨軟化可能性大，至外院行99Tcm-HTOC生長抑素受體顯像，未發(fā)現(xiàn)明確神經(jīng)內(nèi)分泌腫瘤征象，進(jìn)一步于我科行FDG PET/CT（圖1B、C），顯示右側(cè)坐骨髓腔內(nèi)密度欠均勻，代謝活性增高，與全身骨顯像對比，相應(yīng)部位未見異常骨代謝，考慮為低磷骨軟化腫瘤性病灶。根據(jù)PET/CT提示進(jìn)一步行MRI檢查（圖1D～F），示右坐骨信號異常。隨后患者于骨腫瘤科行右坐骨病灶切除活檢術(shù)，病理符合磷酸鹽尿性間葉瘤。術(shù)后監(jiān)測血磷逐日上升，至術(shù)后14 d恢復(fù)正常，患者骨骼疼痛癥狀較前明顯緩解。

圖1 女，65歲，腫瘤相關(guān)性低磷骨軟化癥。99Tcm-MDP全身骨顯像示脊柱胸腰椎多發(fā)條狀放射性分布增高，右肩胛骨、雙側(cè)多根肋骨、雙股骨遠(yuǎn)端及右脛骨近端多發(fā)點狀放射性分布增高，骶骨、雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)及雙側(cè)髖臼較對稱性放射性不均勻增高，雙踝關(guān)節(jié)放射性分布不均勻濃集（A）；PET MIP示右坐骨區(qū)域代謝活性增高（箭，B）；PET/CT示右坐骨代謝活性增高，SUVmax 13.7，相應(yīng)部位CT示右側(cè)坐骨髓腔內(nèi)密度欠均勻，骨皮質(zhì)未見明顯異常（箭，C，由上至下分別為PET、CT及融合圖像）；MRI示右坐骨斑片狀稍低T1WI信號（箭，D），稍高T2WI信號（箭，E）、高T2WI壓脂信號（箭，F(xiàn)）

2 討論

腫瘤相關(guān)性低磷骨軟化癥（tumor induced osteomalacia，TIO）是一種罕見的副腫瘤綜合征，通常繼發(fā)于磷酸鹽尿性間葉腫瘤，該腫瘤分泌成纖維細(xì)胞生長因子23和其他磷化蛋白，引起腎臟排磷增加而造成低磷性骨軟化[1]。臨床上以低血磷、高尿磷等為特征，表現(xiàn)為慢性骨痛和肌無力，嚴(yán)重者可出現(xiàn)身高短縮、骨骼畸形、肋骨假骨折及身體承重部位的功能不全性骨折。

TIO的腫瘤病灶通常體積小，多為良性，生長隱蔽而緩慢。全身各處軟組織及骨組織均可發(fā)生，大多數(shù)位于下肢，其次是顱面、軀干和上肢[2]。治療方法是完全切除責(zé)任腫瘤，因此準(zhǔn)確定位是治療的關(guān)鍵。本例患者奧曲肽顯像陰性，未能明確責(zé)任腫瘤部位。FDG PET/CT提示坐骨代謝異常，但CT未見到明確的骨質(zhì)破壞，進(jìn)一步與全身骨顯像進(jìn)行對比，坐骨區(qū)域未見異常骨代謝，因此除外骨軟化或骨折所致代謝異常，考慮為TIO責(zé)任灶。

既往研究強(qiáng)調(diào)應(yīng)用放射性同位素標(biāo)記的生長抑素受體進(jìn)行SPECT/CT或PET/CT顯像是TIO特異性的診斷方法[3-5]。而18F-FDG作為研究報道中首個用于TIO檢測的PET示蹤劑，敏感度差異很大，為36.3%～88.0%，總體敏感度為67%[6]。既往報道中通過FDG PET/CT發(fā)現(xiàn)TIO責(zé)任灶的病例，CT表現(xiàn)為骨質(zhì)缺損，F(xiàn)DG攝取增高[7]；另有研究報道在生長抑素受體顯像陰性時，F(xiàn)DG PET幫助定位責(zé)任灶[8]；提示FDG PET/CT對于瘤源性骨軟化癥致病腫瘤探測中可能發(fā)揮作用。但是當(dāng)病灶較小，CT結(jié)構(gòu)改變不明顯時，F(xiàn)DG PET/CT可能受骨軟化或功能不全性骨折的影響，難以判定責(zé)任灶的位置。本例通過FDG PET/CT與全身骨顯像進(jìn)行對比，排除了骨軟化等異常攝取對病灶識別造成的困擾，提高了診斷準(zhǔn)確度。