采用后路釘棒內(nèi)固定聯(lián)合選擇性側(cè)塊關(guān)節(jié)松解治療兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位的臨床效果

邵佳 高坤 余正紅 毛克政 高延征

寰樞關(guān)節(jié)脫位(atlanto-axial dislocation，AAD)是由顱頸交界區(qū)的畸形、創(chuàng)傷和炎癥等導(dǎo)致的寰樞關(guān)節(jié)解剖關(guān)系失常[1-4]。脫位的寰樞關(guān)節(jié)導(dǎo)致脊髓受到壓迫，引發(fā)四肢麻木和無(wú)力等一系列癥狀，治療需要手術(shù)復(fù)位寰樞關(guān)節(jié)，解除脊髓壓迫[5]。兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位臨床工作中并不少見。兒童骨骼發(fā)育不成熟，軟骨成分較多，目前對(duì)兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位的治療方式和方法尚有較多爭(zhēng)議[6-7]。本研究對(duì)兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位患者的臨床資料進(jìn)行回顧性研究，探討采用后路釘棒內(nèi)固定聯(lián)合選擇性寰樞側(cè)塊關(guān)節(jié)松解治療兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位的臨床療效。

資料與方法

一、資料

1.病例納入與排除標(biāo)準(zhǔn)：(1)病例納入標(biāo)準(zhǔn)：①年齡≤12歲；②屈頸位寰齒前間隙(atlantodental interval，ADI)>5 mm，由2名以上脊柱外科醫(yī)生確診為寰樞關(guān)節(jié)脫位；③隨訪時(shí)間>24個(gè)月，臨床資料完整。(2)病例排除標(biāo)準(zhǔn)：①急性骨折脫位所致寰樞關(guān)節(jié)脫位；②上頸椎腫瘤；③臨床資料不完整。

2.一般臨床資料：2010年1月至2018年3月河南省人民醫(yī)院脊柱外科收治的寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒32例；年齡(8.2±2.7)(3～12)歲。其中齒突小骨26例(包括唐氏綜合征合并齒突小骨3例)、寰椎枕骨化畸形3例和旋轉(zhuǎn)固定性脫位3例。依據(jù)手術(shù)方法將全部病例分為行側(cè)塊松解組(簡(jiǎn)稱松解組)和未行側(cè)塊松解組(簡(jiǎn)稱未松解組)。松解組包括患兒7例，術(shù)前頸椎過(guò)伸過(guò)屈位X線示寰樞關(guān)節(jié)不可復(fù)位，采用后路寰樞側(cè)塊關(guān)節(jié)松解復(fù)位、植骨融合和釘棒內(nèi)固定治療；未松解組包括患兒25例，術(shù)前頸椎過(guò)伸過(guò)屈位X線示寰樞關(guān)節(jié)可復(fù)位，采用后路寰樞關(guān)節(jié)復(fù)位、植骨融合和釘棒內(nèi)固定治療。兩組患兒一般臨床資料差異均無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(均P>0.05，表1)。所有患兒監(jiān)護(hù)人簽署書面知情同意書。本研究獲河南省人民醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會(huì)批準(zhǔn)。

表1 兩組患兒術(shù)前一般臨床資料的比較

二、方法

1.術(shù)前準(zhǔn)備：術(shù)前通過(guò)頸椎過(guò)伸過(guò)屈位X線評(píng)估患兒寰樞關(guān)節(jié)能否復(fù)位及是否需要行側(cè)塊關(guān)節(jié)松解；通過(guò)頸椎MRI評(píng)估脊髓受壓迫情況；通過(guò)頸部動(dòng)脈血管CTA評(píng)估是否存在血管畸形；并通過(guò)影像系統(tǒng)測(cè)量評(píng)估螺釘植入的可行性，以充分準(zhǔn)備合適規(guī)格的內(nèi)固定器械。

2.手術(shù)：(1)未松解組：采用全身麻醉?；純喝「┡P位。安裝顱骨牽引或Mayfield頭架，固定頭部，顱骨牽引力約為自身重力的1/5。取顱底-C3后正中切口，分層切開皮膚、皮下組織及深筋膜。骨膜下剝離顯露顱底、寰椎后弓及C2和C3(C3置釘時(shí))椎板。對(duì)無(wú)寰椎枕骨化畸形的患兒，向寰椎兩側(cè)置入直徑3.5 mm側(cè)塊螺釘，樞椎兩側(cè)置入直徑3.5 mm椎弓根螺釘。對(duì)寰椎枕骨化畸形患兒，在樞椎兩側(cè)置入直徑3.5 mm椎弓根螺釘(合并C2-C3融合者可同時(shí)在C3兩側(cè)置入3.5 mm側(cè)塊螺釘)，于枕骨植入枕骨板。將裁剪合適長(zhǎng)度的連接棒折彎塑形后安裝，擰緊螺帽。對(duì)行寰樞固定的患兒打磨寰椎后弓、樞椎棘突和椎板；對(duì)行枕頸固定的患兒打磨顱底、樞椎棘突和椎板，制備植骨床。沖洗切口，髂后上棘取顆粒狀松質(zhì)骨植骨。留置引流管1根，逐層縫合切口。(2)松解組：采用全身麻醉。患兒取俯臥位。安裝顱骨牽引，固定頭部，顱骨牽引力約為自身重力的1/5(牽引后完全復(fù)位3例，部分復(fù)位4例)。在顱底-C2顯露完成后，將C2神經(jīng)根及靜脈叢向頭側(cè)挑起，沿樞椎峽部顯露寰樞側(cè)塊關(guān)節(jié)后方關(guān)節(jié)囊，切開關(guān)節(jié)囊后以寬度為7.0 mm骨刀撐開松解(對(duì)擬行枕頸融合者刮除關(guān)節(jié)軟骨并植入顆粒狀松質(zhì)骨)。其他操作步驟同未松解組。

3.術(shù)后處理：對(duì)兩組患兒術(shù)后處理方法相同。使用抗生素預(yù)防感染至術(shù)后24～48 h。24 h引流量<50 ml或8 h引流量<20 ml時(shí)拔除引流管。術(shù)后3～5 d復(fù)查頸椎正、側(cè)位X線，CT和MRI。使用頸托固定至術(shù)后2個(gè)月，去除頸托后逐漸進(jìn)行頸部功能鍛煉。術(shù)后3個(gè)月復(fù)查頸椎正、側(cè)位與過(guò)伸過(guò)屈位X線或頸椎CT評(píng)估植骨融合情況。

4.隨訪：對(duì)行融合術(shù)患兒術(shù)后6個(gè)月、1年和2年行規(guī)律隨訪；對(duì)未行融合術(shù)患兒每3個(gè)月復(fù)查X線或CT進(jìn)行評(píng)估，直至確切融合后繼續(xù)規(guī)律隨訪。

5.觀察指標(biāo)：比較兩組患兒的手術(shù)時(shí)間、術(shù)中出血量、術(shù)前及末次隨訪的脊髓可用空間(space available for the cord，SAC)、斜坡椎管角(clivus canal angle，CCA)和延髓頸髓角(cervicomedullary angle，CMA)。計(jì)算植骨融合時(shí)間及融合率。觀察并發(fā)癥。

結(jié) 果

全部患者兒隨訪(33.8±13.0)(24～100)個(gè)月。兩組患兒手術(shù)時(shí)間和術(shù)中出血量差異無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(均P>0.05，表2)。兩組患兒術(shù)前及末次隨訪SAC、CCA和CMA組內(nèi)差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(均P<0.05)，組間差異均無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(均P>0.05，表3)。所有病例均通過(guò)后路完成復(fù)位和釘棒固定，其中寰樞固定29例，枕頸固定3例。髂后上棘取骨區(qū)切口愈合不良2例，其中未松解組1例診斷為深部死腔形成，經(jīng)再次手術(shù)清創(chuàng)縫合后愈合，松解組1例診斷為淺表金黃色葡萄球菌感染，經(jīng)靜脈注射頭孢唑啉和傷口換藥治療后切口愈合。無(wú)脊髓損傷、椎動(dòng)脈損傷和腦脊液漏病例。骨融合時(shí)間為(4.0±0.7)(3～6)個(gè)月，融合率100%。未發(fā)生內(nèi)固定失敗和復(fù)位丟失。

表2 兩組患兒手術(shù)時(shí)間及術(shù)中出血量的比較

表3 兩組患兒術(shù)前及末次隨訪SAC，CCA和CMA的比較

典型病例見圖1，2。

圖1 患兒，女，9歲。因“摔傷后四肢麻木、無(wú)力10 d”入院，確診為寰樞關(guān)節(jié)脫位，行后路寰樞關(guān)節(jié)復(fù)位、植骨融合內(nèi)固定術(shù)治療 A 術(shù)前頸椎CT矢狀位像示齒突小骨，寰樞關(guān)節(jié)脫位 B 術(shù)前頸椎MRI示脊髓受壓明顯，脊髓內(nèi)T2高信號(hào) C 術(shù)前頸椎側(cè)位X線示寰樞關(guān)節(jié)對(duì)位正常 D 術(shù)前頸椎過(guò)屈位X線示寰椎前脫位 E 術(shù)后頸椎側(cè)位X線示寰樞關(guān)節(jié)復(fù)位良好，內(nèi)固定位置良好 F 術(shù)后3 d頸椎MRI示頸脊髓受壓完全解除，脊髓內(nèi)明顯高信號(hào)，齒突后可見明顯軟組織團(tuán)塊 G 術(shù)后3個(gè)月MRI示頸脊髓高信號(hào)范圍明顯減小，齒突后軟組織團(tuán)塊明顯減小 H 術(shù)后3個(gè)月CT矢狀位像示C1-C2后弓間植骨融合滿意

討 論

一、兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位的病因

成人寰樞關(guān)節(jié)脫位的常見病因包括齒突小骨、寰椎枕化、類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎以及其他不明原因等，這幾種病因均占據(jù)較高的比例。而兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位最主要的原因是齒突小骨和旋轉(zhuǎn)固定性脫位[8-9]。本研究組病例中齒突小骨導(dǎo)致的寰樞關(guān)節(jié)脫位占81.3%(26/32)。

目前對(duì)齒突小骨的發(fā)生原因尚有爭(zhēng)議，有創(chuàng)傷學(xué)說(shuō)和先天學(xué)說(shuō)兩種理論[10]。先天學(xué)說(shuō)認(rèn)為齒突小骨的發(fā)生是齒突和樞椎間軟骨板未閉合；創(chuàng)傷學(xué)說(shuō)則認(rèn)為是3歲之前外傷導(dǎo)致齒突血供破壞，從而引發(fā)齒突小骨。唐氏綜合征患兒韌帶等結(jié)構(gòu)松弛，寰樞椎脫位發(fā)生率較高[9，11]。本研究組中3例唐氏綜合征伴寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒均存在齒突小骨，可能是由于唐氏綜合征患兒運(yùn)動(dòng)能力發(fā)育遲緩，易遭受外傷。這也間接證明創(chuàng)傷可能是齒突小骨的主要病因。寰樞旋轉(zhuǎn)固定脫位幾乎只見于兒童，是兒童寰樞旋轉(zhuǎn)固定的進(jìn)展階段，僅見零星成人個(gè)案報(bào)道。

二、兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位的手術(shù)適應(yīng)證

有神經(jīng)癥狀以及存在寰樞椎不穩(wěn)的寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒需要手術(shù)治療，這是目前較為一致的觀點(diǎn)。關(guān)于偶然發(fā)現(xiàn)的齒突小骨的治療尚存在爭(zhēng)議。早期文獻(xiàn)報(bào)道對(duì)無(wú)明顯不穩(wěn)定的齒突小骨進(jìn)行保守治療，較長(zhǎng)時(shí)間的觀察結(jié)果表明并不會(huì)出現(xiàn)寰樞椎不穩(wěn)，而手術(shù)治療具有較大的風(fēng)險(xiǎn)。2002年美國(guó)神經(jīng)外科醫(yī)師協(xié)會(huì)發(fā)表的齒突小骨診治指南Osodontoideum將臨床和放射學(xué)觀察作為推薦方案。隨著脊柱外科治療技術(shù)的發(fā)展，近年研究者對(duì)穩(wěn)定齒突小骨的治療理念已經(jīng)有所變化，認(rèn)為應(yīng)行手術(shù)治療，以防止災(zāi)難性的頸脊髓損傷[10]。Ni等[12]認(rèn)為慢性不穩(wěn)定齒突小骨會(huì)引起齒突周圍軟組織肥厚，可能在腹側(cè)壓迫脊髓，一經(jīng)診斷就應(yīng)行手術(shù)治療。在2013年美國(guó)神經(jīng)外科醫(yī)師協(xié)會(huì)發(fā)布的齒突小骨診療指南Osodontoideum中，建議對(duì)偶然發(fā)現(xiàn)的齒突小骨可進(jìn)行臨床觀察和放射學(xué)隨訪，也可行手術(shù)治療。對(duì)寰樞旋轉(zhuǎn)固定發(fā)展至旋轉(zhuǎn)固定脫位的患兒，保守治療效果欠佳，需行手術(shù)治療[8]。

圖2 患兒，女，11歲。因“頸部歪斜1年余”入院，確診為寰樞關(guān)節(jié)脫位，行后路寰樞關(guān)節(jié)側(cè)塊松解復(fù)位、植骨融合內(nèi)固定治療 A 術(shù)前外觀，頸部向左側(cè)歪斜 B 術(shù)前頸椎正位X線示頸段脊柱側(cè)凸 C 術(shù)前頸椎側(cè)位過(guò)伸位X線示寰樞關(guān)節(jié)脫位，在頸部過(guò)伸狀態(tài)不可復(fù)位 D 術(shù)前頸椎CT三維重建示寰樞旋轉(zhuǎn)固定性脫位 E 術(shù)中經(jīng)顱骨牽引后透視見寰樞關(guān)節(jié)部分復(fù)位 F 術(shù)后頸椎正位X線示頸段脊柱側(cè)凸矯正滿意 G 術(shù)后外觀，頸部歪斜矯正滿意 H 術(shù)后3個(gè)月頸椎側(cè)位X線示C1-C2后弓間植骨融合滿意

三、兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位的手術(shù)治療方式

Wang等[13]將寰樞關(guān)節(jié)脫位分為4型：Ⅰ型為頸椎動(dòng)力位可以復(fù)位，稱為寰樞椎不穩(wěn)；Ⅱ型為經(jīng)大重力顱骨牽引可復(fù)位，稱為可復(fù)位性脫位；Ⅲ型為經(jīng)大重力顱骨牽引不可復(fù)位，稱為難復(fù)位性脫位；Ⅳ型為骨性融合。兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位Ⅰ型和Ⅱ型多見，Ⅲ型和Ⅳ型很少見。本研究組無(wú)Ⅳ型寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒。

對(duì)Ⅰ型和Ⅱ型寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒可直接行后路固定。對(duì)Ⅲ型寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒的治療存在爭(zhēng)議，按手術(shù)入路的不同大致分為3種：后路松解復(fù)位后路固定、前路松解前路固定和前路松解后路固定[14-18]。前路松解后路固定是2個(gè)手術(shù)，患兒需要取2種體位，手術(shù)創(chuàng)傷大。行單一經(jīng)口入路松解同時(shí)固定需要考慮較高的感染風(fēng)險(xiǎn)。后路經(jīng)側(cè)塊松解固定技術(shù)由Goel等[7]于2004年提出，該手術(shù)方法可以通過(guò)單純后路實(shí)現(xiàn)復(fù)位和固定，是較為理想的治療難復(fù)性寰樞關(guān)節(jié)脫位的方式。但是，單純后路復(fù)位對(duì)軟組織的松解不夠充分，盡管Goel等[7]報(bào)道復(fù)位效果很好，但是有學(xué)者對(duì)其存疑。難復(fù)性寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒有其自身的特點(diǎn)，軟組織攣縮較輕，行全身麻醉下大力顱骨牽引即使不能完全復(fù)位，也能達(dá)到部分復(fù)位[19]。本研究組4例患兒經(jīng)大力顱骨牽引不能完全復(fù)位，行后路經(jīng)側(cè)塊松解均達(dá)到滿意的復(fù)位效果。后路松解內(nèi)固定是治療兒童難復(fù)性寰樞關(guān)節(jié)脫位的理想手術(shù)方式。

兒童骨質(zhì)較軟[10]。對(duì)兒童患者過(guò)分依賴內(nèi)固定復(fù)位可能導(dǎo)致內(nèi)固定失敗，應(yīng)避免依靠?jī)?nèi)固定強(qiáng)行復(fù)位。行側(cè)塊松解可以降低內(nèi)固定和骨結(jié)構(gòu)的應(yīng)力。本研究對(duì)Ⅱ型和Ⅲ型寰樞關(guān)節(jié)脫位患兒均采用經(jīng)側(cè)塊關(guān)節(jié)松解技術(shù)，未出現(xiàn)內(nèi)固定失敗或松動(dòng)。

內(nèi)固定的準(zhǔn)確植入和牢固的把持是寰樞椎復(fù)位的關(guān)鍵[20-21]。兒童患者處于發(fā)育期，需要術(shù)前對(duì)螺釘植入的可行性進(jìn)行準(zhǔn)確評(píng)估。7歲及以上兒童的寰樞椎結(jié)構(gòu)雖較成人細(xì)小，但骨性結(jié)構(gòu)基本完善，在精準(zhǔn)手術(shù)技術(shù)下置釘可行。6 歲以下兒童，其寰樞椎結(jié)構(gòu)可表現(xiàn)出很大的年齡差異，術(shù)前應(yīng)行寰樞椎薄層CT掃描，測(cè)量相關(guān)解剖學(xué)數(shù)據(jù)，行個(gè)性化置釘。3歲以下嬰幼兒，其寰椎和樞椎的椎弓根有時(shí)無(wú)法滿足置釘要求，可采用椎板螺釘。

本研究存在局限：病例數(shù)較小，其中行側(cè)塊松解的病例也較少，這與兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位的發(fā)病率較低以及絕大多數(shù)患兒不需要側(cè)塊松解有關(guān)。未來(lái)如能開展多中心前瞻性研究，結(jié)果將更具說(shuō)服力。

總之，絕大多數(shù)兒童寰樞關(guān)節(jié)脫位為寰樞椎不穩(wěn)，可經(jīng)后路釘棒復(fù)位和內(nèi)固定獲得滿意的復(fù)位效果，對(duì)術(shù)前動(dòng)力位X線提示不能復(fù)位的患兒，可以通過(guò)后路寰樞側(cè)塊關(guān)節(jié)松解、釘棒復(fù)位與植骨融合內(nèi)固定術(shù)治療，不增加手術(shù)創(chuàng)傷，可獲得較好的療效。