姿勢解密技術(shù)治療持續(xù)性生殖器官興奮紊亂/生殖器官-骨盆感覺障礙綜合征一例并文獻復(fù)習(xí)

張允旭，蘇莉，邢燕云，劉曉林，王強

姿勢解密技術(shù)（discovery of posture secret，DPS）是一種治療由力學(xué)問題引發(fā)的體態(tài)異常、肌骨疼痛及神經(jīng)控制障礙的技術(shù)，在治療肌骨疼痛和糾正體態(tài)異常方面療效獨特［1］。DPS以患者中立位姿勢為治療基礎(chǔ)，通過激發(fā)、穩(wěn)定關(guān)節(jié)和肌肉活動，最終達到恢復(fù)患者正?？刂谱陨砩窠?jīng)、肌肉能力的目的。持續(xù)性生殖器官興奮紊亂/生殖器官-骨盆感覺障礙 綜 合 征（persistent genital arousal disorder，PGAD/Genitopelvic dysesthesia，PGAD/GPD）主要表現(xiàn)為自發(fā)或繼發(fā)出現(xiàn)的持續(xù)性性興奮狀態(tài)和/或生殖器官及骨盆區(qū)域的感覺異常［2］，多見于女性。該病癥狀的特殊性會給患者身心造成巨大的壓力，嚴重影響患者的生活質(zhì)量。近年來，隨著關(guān)于PGAD/GPD的報道逐步增多，該病引起了國外醫(yī)療界的重視，并將其納入了國際疾病分類-11（international classification of diseases-11，ICD-11）［2］，但目前國內(nèi)相關(guān)報道較少見。

1 病例簡介

患者，女，36歲，因“腰骶部疼痛，伴持續(xù)性生理刺激反應(yīng)”于2021年9月至青島大學(xué)附屬海慈醫(yī)院康復(fù)科就診?；颊呒s6個月前從長時間蹲位勞動起身后出現(xiàn)腰骶部疼痛，遂入當?shù)蒯t(yī)院骨科就診，查腰椎磁共振成像（MRI）示L4/L5和L5/S1椎間盤突出，伴有L5/S1 椎間盤后緣高密度灶，見圖1。初診為椎間盤突出癥（L4/L5、L5/S1）和盤緣性腰痛，囑臥床休息并給予草木犀流浸液片（消脫止-M）和雙氯芬酸鈉雙釋放腸溶膠囊（戴芬）口服。因患者癥狀緩解不明顯，多次復(fù)診后考慮為梨狀肌綜合征，加用局部針灸、理療和按摩?；颊甙Y狀持續(xù)加重，并出現(xiàn)陣發(fā)性會陰部刺激感和雙下肢抽搐、無力，骨科醫(yī)師遂先后建議去神經(jīng)內(nèi)外科、婦科和心理科診療，效果不佳?；颊咴?次推拿按摩后自感會陰部刺激癥狀由陣發(fā)性變?yōu)槌掷m(xù)性，為求進一步治療遂來康復(fù)科就診。

圖1 病例椎間盤磁共振成像檢查結(jié)果Figure 1 MRI results of the intervertebral discs

病史采集時，患者訴“腰痛尚可忍受，生理性刺激太難忍受”。對患者描述的生理性刺激記錄如下：（1）陰蒂、陰唇、陰道、會陰及肛周持續(xù)性刺激感，有即將達到甚至達到高潮感；（2）癥狀嚴重時患者整夜無法入睡；（3）長期行走、站立或端坐均可使癥狀加重；（4）癥狀發(fā)生時無性愛相關(guān)想法；（5）伴下腰部、骶尾部疼痛和雙下肢抽搐、無力。經(jīng)查閱相關(guān)資料，初步懷疑患者為PGAD/GPD，遂進行針對性查體和輔助檢查以進一步明確病因。

查體結(jié)果：（1）平臥時患者左腿比右腿長約1 cm（比較雙側(cè)的內(nèi)踝高度）；（2）左側(cè)髂前上棘高于右側(cè)髂前上棘；（3）左側(cè)髂嵴高于右側(cè)髂嵴；（4）左側(cè)髂后上棘低于右側(cè)髂后上棘；（5）雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)區(qū)深壓痛，右側(cè)重于左側(cè)；（6）恥骨聯(lián)合區(qū)壓痛；（7）其他檢查陰性。行骨盆X線檢查，結(jié)果見圖2A。

綜合分析癥狀、病史、查體及輔助檢查結(jié)果，考慮患者是1例由于骶髂關(guān)節(jié)紊亂導(dǎo)致骨盆旋移進而誘發(fā)PGAD/GPD的特殊病例。明確診斷后，采用DPS對患者進行骶髂關(guān)節(jié)復(fù)位，療效明顯：首次治療后，患者癥狀即減輕90%左右；后經(jīng)4次骶髂關(guān)節(jié)和骨盆調(diào)整（每次間隔3 d）并輔以理療和相應(yīng)康復(fù)訓(xùn)練，患者癥狀完全消失。骨盆平片復(fù)查結(jié)果見圖2B。

圖2 病例骨盆平片檢查結(jié)果Figure 2 X-ray results of the pelvis

2 文獻檢索結(jié)果

以“持續(xù)性生殖器官興奮紊亂/生殖器官-骨盆感覺障礙綜合征”“持續(xù)性生殖器官興奮紊亂綜合征”和“生殖器官-骨盆感覺障礙綜合征”為關(guān)鍵詞，在中國知網(wǎng)、萬方數(shù)據(jù)知識服務(wù)平臺、維普網(wǎng)中檢索中文文獻，未見相關(guān)報道。以“persistent genital arousal disorder/genito-pelvic dysesthesia syndrome”“persistent genital arousal disorder”“genito-pelvic dysesthesia”為關(guān)鍵詞，在PubMed中檢索2001—2021年的文獻，篩選有詳細臨床資料記錄的英文文獻并排除臨床資料不完整的病例，共檢出符合要求的文獻33篇，包括專家共識1篇、編輯通信2篇、綜述9篇、病例報告21篇。

3 討論

PGAD/GPD由LEIBLUM等［3］在2001年最先描述，當時將該病命名為持續(xù)性性興奮綜合征（persistent sexual arousal syndrome，PSAS）， 后 于 2006年 將 其 更 名 為 PGAD［4］。2016年國際婦女性健康研究學(xué)會（international society for the study of women's sexual health，ISSWSH）首次對PGAD進行了定義，并規(guī)定只有當生殖器官興奮癥狀持續(xù)6個月以上時方可診斷為PGAD［5］。2019年ISSWSH針對這一特殊病癥，組織多學(xué)科專家討論并推出專家共識［2］，將PGAD更名為PGAD/GPD，對PGAD/GPD的新定義如下：“一種自發(fā)出現(xiàn)的讓人難受的持續(xù)性或間歇性的生殖器官興奮狀態(tài)（如高潮邊緣感、生殖器潤滑感或膨脹感、生殖器刺激、抽動和收縮感），并持續(xù)3個月以上；可伴有其他的生殖器官-骨盆感覺障礙（如灼熱感、抽搐感、瘙癢感和疼痛感等）”。

PGAD/GPD的流行病學(xué)特點和病理、生理機制尚不明確，一般認為是一系列復(fù)雜的生理、心理和社會因素導(dǎo)致了該病的發(fā)生和發(fā)展。目前認為該病的致病因素有：（1）心理因素：此觀點以LEIBLUM等［3］建立的心理模型為代表，認為對正常性反應(yīng)的負性認知，如回避、厭惡和恐懼會增加患者的焦慮情緒和交感神經(jīng)系統(tǒng)的活動，進而增加患者生殖器官的興奮性，并使其注意力在此方面過度集中，形成惡性循環(huán)，導(dǎo)致PGAD/GPD的發(fā)生［6-11］。（2）藥物因素：抗抑郁藥中的選擇性5羥色胺再攝取抑制劑（selective serotonin reuptake inhibitor，SSRIs）和選擇性5-羥色胺-去甲腎上腺素再攝取抑 制 劑（selective serotonin norepinephrine reuptake inhibitor，SNRIs）的啟用和停用均可導(dǎo)致PGAD/GPD的發(fā)生［12-18］。（3）神經(jīng)系統(tǒng)因素：功能磁共振檢查（fMRI）結(jié)果顯示，PGAD/GPD患者受累的神經(jīng)通路似乎是一致的，最終均表現(xiàn)為大腦皮質(zhì)旁中央小葉的過度興奮［19］。從大腦皮質(zhì)、脊髓、馬尾神經(jīng)（主要為S2～S4脊神經(jīng)根）到最終分布于盆底器官的末梢神經(jīng)，這一傳導(dǎo)通路上的任何病變導(dǎo)致的神經(jīng)刺激或卡壓均可能引起相應(yīng)的PGAD/GPD癥狀［2，19-20］。（4）創(chuàng)傷因素：各種累及大腦、脊髓及下腰部及骨盆周圍結(jié)構(gòu)的創(chuàng)傷，如車禍、墜落、生產(chǎn)和運動損傷，理論上均有誘發(fā)PGAD/GPD的可能［21］。（5）其他因素：激素水平異常，血管畸形、腦脊髓病變以及原因不明的特發(fā)性PGAD/GPD。本例患者病因可歸類于創(chuàng)傷因素，其因創(chuàng)傷導(dǎo)致骶髂關(guān)節(jié)功能紊亂（骶髂關(guān)節(jié)半脫位），而骶髂關(guān)節(jié)功能紊亂長期得不到糾正導(dǎo)致骨盆旋移，骨盆旋移導(dǎo)致盆底肌肉韌帶異常緊張和移位，緊張和移位的肌肉韌帶卡壓盆底的陰部神經(jīng)，最終引發(fā)PGAD/GPD癥狀。因患者癥狀涉及幾乎全部盆底器官和下肢，本研究分析其應(yīng)是陰部神經(jīng)主干受卡壓伴坐骨神經(jīng)受累，見圖3。

圖3 陰部神經(jīng)在盆底的走行及分支演示圖Figure 3 Schematic illustration of the course and branches of pudendal nerve at the pelvic floor

骶髂關(guān)節(jié)紊亂是下腰痛的常見原因之一，原發(fā)性疼痛一般位于骶髂關(guān)節(jié)周圍，因骶髂關(guān)節(jié)紊亂常伴有周圍結(jié)構(gòu)受累，故疼痛可向腰部、臀周、大腿甚至小腿和足底放射［22-23］。骶髂關(guān)節(jié)是位于骶骨和髂骨之間的一對耳郭形雙關(guān)節(jié)，與前部的恥骨聯(lián)合一起將骨盆的骨性結(jié)構(gòu)連成一個閉合的環(huán)。骶髂關(guān)節(jié)的關(guān)節(jié)面扁平，彼此對合緊密且周圍有關(guān)節(jié)囊及多條韌帶加強，故骶髂關(guān)節(jié)屬于微動關(guān)節(jié)，通常不易發(fā)生移位。在某些特殊情況下，如骨盆部位的直接暴力創(chuàng)傷（車禍、墜落等）、妊娠和生產(chǎn)、慢性勞損、長期不良姿勢及系統(tǒng)性疾病等，均有可能破壞骶髂關(guān)節(jié)的穩(wěn)定性，導(dǎo)致骶髂關(guān)節(jié)功能紊亂（骶髂關(guān)節(jié)半脫位）。長期處于紊亂狀態(tài)的骶髂關(guān)節(jié)使骨盆環(huán)的受力失衡，進而導(dǎo)致骨盆傾斜和旋移，旋移的骨盆骨性結(jié)構(gòu)使附著于其上的肌肉韌帶的位置和長度發(fā)生改變，從而卡壓鄰近的神經(jīng)，最終引發(fā)相應(yīng)癥狀［24-25］。本例患者應(yīng)是在長時間下蹲勞動后突然起身，導(dǎo)致骶髂關(guān)節(jié)半脫位，后因骶髂關(guān)節(jié)功能紊亂（骶髂關(guān)節(jié)半脫位）未能得到及時糾正進而引發(fā)骨盆旋移及一系列癥狀。

DPS是由王強教授與元相喜教授共同創(chuàng)立的一種整體精準手法治療技術(shù)［1］，該技術(shù)在融合了國際上其他各種有關(guān)姿勢矯正技術(shù)優(yōu)點的基礎(chǔ)上加入了獨創(chuàng)的關(guān)節(jié)剪切運動（joint shear movement），在治療肌骨疼痛和糾正體態(tài)異常方面療效明顯［1］。DPS的核心是4R治療原則［1］：矯正關(guān)節(jié)異常對線（resetting joint malalignment，RJM），矯正異常肌肉功能（resetting abnormal muscle，RAM），恢復(fù)關(guān)節(jié)穩(wěn)定性（resetting joint stabilization，RJS）和恢復(fù)感覺運動控制（resetting sensory motor control，RSMC）。本研究團隊采用DPS，第一次治療便糾正了本例患者紊亂骶髂關(guān)節(jié)的異常對線，使其癥狀明顯減輕；隨后繼續(xù)利用DPS并輔以相應(yīng)的功能鍛煉和理療，矯正了患者異常的骨盆肌肉和韌帶功能，并恢復(fù)了其骶髂關(guān)節(jié)的穩(wěn)定性和感覺運動控制。經(jīng)4R手法處理后，本例患者癥狀完全消失且隨訪1個月無復(fù)發(fā)。

綜上所述，PGAD/GPD因其特有的癥狀，在影響身體健康的同時也給患者帶來了極大的心理和精神壓力，部分患者會出現(xiàn)焦慮、抑郁甚至自殺行為。如何正確認識及診療PGAD/GPD已成為國外醫(yī)療界越發(fā)重視的問題。國外研究者已將其納入ICD-11，并由ISSWSH組織專家組制定和發(fā)布PGAD/GPD診療專家共識。國內(nèi)罕有關(guān)于PGAD/GPD的相關(guān)報道，對該疾病認識不足是目前我國醫(yī)務(wù)工作者在診療過程中所面臨的最大問題。神經(jīng)卡壓是導(dǎo)致PGAD/GPD的重要原因之一，DPS可以有效消除由骨關(guān)節(jié)移位以及肌肉、筋膜、韌帶等軟組織張力和位置改變導(dǎo)致的神經(jīng)卡壓。受我國傳統(tǒng)文化影響，中國女性在性問題方面相對西方女性更加保守，自我羞恥感和倫理的壓力無疑會成為妨礙女性患者積極尋求醫(yī)療幫助的巨大阻力。只有將積極的宣傳教育和深入的臨床研究相結(jié)合，才能使我國醫(yī)務(wù)工作者在今后的臨床工作中正確認識和診療PGAD/GPD。

作者貢獻：張允旭負責(zé)文章的構(gòu)思、設(shè)計、文獻/資料整理及論文的撰寫；蘇莉負責(zé)論文的修訂；邢燕云、劉曉林負責(zé)文獻/資料的收集；王強負責(zé)文章的質(zhì)量控制及審校，對文章整體負責(zé)、監(jiān)督管理。

本文無利益沖突。