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    原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

    2022-04-28 12:14:08陳幸柳淑瑩俞善路顧爍佳易晶陳曄鋒張春意余月芳秦娥沈巨信
    中國(guó)現(xiàn)代醫(yī)生 2022年7期
    關(guān)鍵詞:影像學(xué)病理

    陳幸  柳淑瑩  俞善路 顧爍佳  易晶  陳曄鋒  張春意  余月芳  秦娥  沈巨信

    [摘要] 淀粉樣變是淀粉樣物質(zhì)沉積于細(xì)胞、組織內(nèi),從而導(dǎo)致靶器官功能障礙的一組疾病。原發(fā)性肺淀粉樣變是指在無(wú)繼發(fā)或(和)系統(tǒng)性淀粉樣變情況下,淀粉樣物質(zhì)沉積于肺內(nèi)。其臨床癥狀及影像學(xué)表現(xiàn)不典型,容易誤診。本文現(xiàn)回顧性分析我院1例經(jīng)皮肺穿刺活檢病理確診的原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變,同時(shí)復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)資料,并對(duì)該病的臨床癥狀、影像學(xué)、病理、診斷及治療等進(jìn)行描述,以提高對(duì)本病的認(rèn)識(shí)。

    [關(guān)鍵詞] 結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變;影像學(xué);經(jīng)皮肺穿刺;病理

    [中圖分類號(hào)] R562.2? ? ? ? ? [文獻(xiàn)標(biāo)識(shí)碼] C? ? ? ? ? [文章編號(hào)] 1673-9701(2022)07-0171-03

    原發(fā)性肺淀粉樣變是由于淀粉樣蛋白沉積于肺部,從而引起局部或系統(tǒng)性功能障礙的疾病。該病病因目前尚不明確,臨床癥狀及影像學(xué)缺乏特異性?,F(xiàn)報(bào)道我院1例經(jīng)皮肺穿次刺活檢確診的原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變,并對(duì)該病的臨床特點(diǎn)及診治經(jīng)過(guò)進(jìn)行相關(guān)描述。

    1 臨床資料

    患者男性,81歲,因“咳嗽咳痰2 d”入院。既往有“高血壓”病史2年余,目前口服“苯磺酸氨氯地平片 5 mg qm”,有“吸煙史” 20余年,未戒。查體:T:36.3℃,P:78 次/min,BP:135/86 mmHg,R:18 次/min,神志清,精神可,兩肺呼吸音清,未聞及明顯啰音,心律齊,無(wú)雜音,腹部無(wú)壓痛及反跳痛,病理征陰性。實(shí)驗(yàn)室檢查:血常規(guī):白細(xì)胞計(jì)數(shù)4.12×109/L,紅細(xì)胞計(jì)數(shù)3.28×109/L,血紅蛋白117 g/L;超敏C-反應(yīng)蛋白:10 mg/L;腫瘤全套: CA125 47.2 U/ml,CEA 2.4 ng/ml,SCC 1.26 ng/ml;抗核抗體測(cè)定:ANA 1∶64,抗SSA(陰性),抗SSB(陰性),Jo-1(陰性),dsDNA抗體(陰性);抗中性粒細(xì)胞胞漿抗體陰性;動(dòng)態(tài)血沉:5 mm/h;尿常規(guī)、便常規(guī)、凝血功能、血、尿免疫固定電泳均未見(jiàn)明顯異常。胸部增強(qiáng)CT示左肺上葉近胸膜下大小約2 cm×3 cm類圓形小結(jié)節(jié),形態(tài)不規(guī)則,內(nèi)可見(jiàn)小空洞,增強(qiáng)后結(jié)節(jié)強(qiáng)化不明顯(封三圖6)。肺功能提示通氣功能正常范圍,支氣管舒張?jiān)囼?yàn)陰性。初步診斷:左上肺結(jié)節(jié):肺癌不除外。入院后給予止咳、化痰、降血壓等對(duì)癥治療,同時(shí)完善相關(guān)檢查。氣管鏡顯示氣管、支氣管管腔通暢,未見(jiàn)出血、新生物。行左上肺結(jié)節(jié)穿刺活檢術(shù),活檢物HE染色細(xì)胞內(nèi)可見(jiàn)均勻、致密的嗜酸性物質(zhì),剛果紅染色陽(yáng)性(封三圖7)。最終診斷:原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變。由于患者無(wú)發(fā)熱、咯血、氣促等臨床癥狀且年齡相對(duì)較大,與患者及家屬充分溝通后暫不行手術(shù)切除,建議定期隨訪。隨訪至今約18個(gè)月,期間未出現(xiàn)結(jié)節(jié)增大。

    2 討論

    淀粉樣變性是由于自體蛋白錯(cuò)誤折疊,并在細(xì)胞外沉積,導(dǎo)致重要器官功能障礙的一組疾病,最常累及的部位是腎臟、心臟和胃腸道,呼吸道較少累及[1]。根據(jù)病因可分為原發(fā)性和繼發(fā)性淀粉樣變,原發(fā)性淀粉樣變指無(wú)前期疾病或同時(shí)伴發(fā)的疾病。根據(jù)病灶范圍可分為全身性和局部性。目前沒(méi)有文獻(xiàn)報(bào)道關(guān)于肺結(jié)節(jié)型淀粉樣變的發(fā)病率存在種族差異。據(jù)報(bào)道,非裔美國(guó)人更容易患者改變,美國(guó)每年發(fā)病率約為8.9/10萬(wàn),平均發(fā)病年齡為67歲左右,男女比例約為3∶2 [2-3]。本組患者年齡較大,可能與患者既往體健且未常規(guī)體檢有關(guān)。然而,隨著對(duì)該病的逐步認(rèn)識(shí)及常規(guī)體檢的普及,近年來(lái)該病的發(fā)病率逐漸增加。目前,原發(fā)性結(jié)節(jié)型淀粉樣變的病因及發(fā)病機(jī)制尚不明確,可能與慢性炎癥刺激、免疫異常及漿細(xì)胞功能異常等相關(guān)[4-5]。

    根據(jù)累及呼吸道部位不同,可以將肺淀粉樣變分為3種類型:氣管-支氣管型,肺實(shí)質(zhì)結(jié)節(jié)型及彌漫性肺泡型,其中肺實(shí)質(zhì)結(jié)節(jié)型最多見(jiàn)[6-7]。不同類型的肺淀粉樣病變其臨床表現(xiàn)不同,氣管-支氣管型常表現(xiàn)為咳嗽、咯血、氣促、進(jìn)行性呼吸困難等[8];彌漫性肺泡型常表現(xiàn)為活動(dòng)后氣急,病情進(jìn)一步進(jìn)展可并發(fā)間質(zhì)纖維化,最終導(dǎo)致死亡;而肺實(shí)質(zhì)結(jié)節(jié)型淀粉樣變一般無(wú)明顯呼吸道癥狀,多在體檢或尸檢時(shí)發(fā)現(xiàn),常表現(xiàn)為肺內(nèi)單發(fā)或多發(fā)結(jié)節(jié),因其缺乏特異的臨床癥狀及影像學(xué)表現(xiàn),極易誤診為結(jié)核、真菌、腫瘤等疾病[9-10]。肺結(jié)節(jié)型淀粉樣變常合并或繼發(fā)于黏膜相關(guān)組織淋巴瘤、多發(fā)性骨髓瘤、干燥綜合征、結(jié)節(jié)病等,故在診斷原發(fā)性結(jié)節(jié)型淀粉樣變時(shí)往往需排除這些疾病[11-13]。本組患者實(shí)驗(yàn)室檢查中包括血、尿免疫固定電泳,抗核抗體等均陰性,可排除其他繼發(fā)性疾病。

    肺部影像學(xué)檢查尤其是胸部CT在診斷原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變上具有重要價(jià)值,CT下結(jié)節(jié)多分布于兩下肺、胸膜下或肺外周,常表現(xiàn)為單發(fā)或多發(fā)圓形或類圓形結(jié)節(jié),結(jié)節(jié)大小不一,約0.4~15 cm,結(jié)節(jié)邊緣一般較光整,增強(qiáng)后部分病灶可強(qiáng)化;還可表現(xiàn)為肺內(nèi)多發(fā)粟粒狀高密度灶,可能是淀粉樣物質(zhì)在肺間質(zhì)內(nèi)沉積的表現(xiàn)[14]。有報(bào)道認(rèn)為[15],肺淀粉樣變?cè)谛夭緾T上最具有特征性的是結(jié)節(jié)多位于胸膜下,尤其是胸膜下基底部較寬的斑塊影,此點(diǎn)可能在鑒別此病上有一定意義。有部分灶內(nèi)可見(jiàn)鈣化或骨化灶、空洞,這可能與長(zhǎng)期缺氧、慢性炎癥刺激等相關(guān)[10,16-17]。本例患者病灶內(nèi)可見(jiàn)小空洞,增強(qiáng)后呈不均勻強(qiáng)化,入院時(shí)誤診為肺惡性腫瘤。PET-CT在肺部結(jié)節(jié)良惡性的鑒別中具有較高診斷價(jià)值。然而,PET-CT存在一定局限性,尤其在肺泡細(xì)胞癌、分化程度較高的腺癌、部分轉(zhuǎn)移瘤等腫瘤中SUV值常不高。有報(bào)道顯示[18-20],PET-CT檢查發(fā)現(xiàn)原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變病灶代謝可有輕至中度升高,極易誤診為肺惡性腫瘤,其原因可能與蛋白質(zhì)沉積導(dǎo)致局部炎性細(xì)胞浸潤(rùn),出現(xiàn)炎癥反應(yīng),導(dǎo)致FDG攝取增加相關(guān)。

    由于原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變?nèi)狈μ禺愋耘R床表現(xiàn),組織病理學(xué)檢查是確診該病的唯一方法。結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變病理活檢途徑包括經(jīng)纖維支氣管鏡下肺活檢、CT或B超定位下經(jīng)皮肺穿刺活檢及胸腔鏡下肺活檢,需根據(jù)患者的一般情況、病灶性質(zhì)選擇合適的檢查方法。顯微鏡下活檢物HE染色可見(jiàn)均勻、致密的嗜酸性物質(zhì)沉積于肺組織中,周圍伴有少量淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞、巨噬細(xì)胞和成纖維細(xì)胞等,部分病灶內(nèi)可見(jiàn)鈣化[21],特殊染色即剛果紅染色陽(yáng)性即可診斷該病[22]。

    對(duì)于原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變目前尚無(wú)有效的治療措施?,F(xiàn)有的治療手段包括手術(shù)切除、經(jīng)皮肺穿刺消融、內(nèi)鏡下冷凍、激光以及對(duì)癥治療等。主要根據(jù)患者的癥狀,病灶大小、部位等選擇治療方案。對(duì)于氣管-支氣管型及彌漫性肺泡間隔型,常有咳嗽、咯血、氣急等癥狀、需進(jìn)一步治療,包括經(jīng)支氣管鏡下摘除聯(lián)合藥物及對(duì)癥治療;而對(duì)于結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變,無(wú)癥狀者可定期隨訪[23]。隨訪過(guò)程中若結(jié)節(jié)增大或出現(xiàn)并發(fā)癥,可考慮手術(shù)切除[24]。本組患者隨訪至今約18個(gè)月,隨訪期間肺部CT提示病灶較前相仿。

    綜上所述,原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變是一種少見(jiàn)的呼吸系統(tǒng)疾病。多于體檢時(shí)發(fā)現(xiàn),隨著肺癌篩查及胸部CT的普及,原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變檢出率逐漸升高。該病臨床癥狀、影像學(xué)缺乏特異性,容易誤診。經(jīng)皮肺穿刺活檢是明確診斷的一種有效手段。對(duì)于無(wú)癥狀原發(fā)性結(jié)節(jié)型肺淀粉樣變患者,建議定期隨訪。

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    (收稿日期:2021-10-08)

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