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    脛骨平臺(tái)原發(fā)性黃色瘤1例報(bào)道

    2021-11-05 05:17:16馬銳曹玉蓉安偉滕勇馬在松徐斌楊新明王艷俠
    生物骨科材料與臨床研究 2021年5期
    關(guān)鍵詞:黃色皮質(zhì)脛骨

    馬銳 曹玉蓉 安偉 滕勇 馬在松 徐斌 楊新明 王艷俠

    骨原發(fā)性黃色瘤又稱為囊性纖維性骨炎,是指病變侵及骨組織,來(lái)源于骨髓纖維結(jié)締組織的非骨化性的腫瘤病變。其可發(fā)生在任何年齡段,查閱相關(guān)數(shù)據(jù)庫(kù),而脛骨平臺(tái)原發(fā)性黃色瘤國(guó)內(nèi)外鮮有報(bào)道。2018 年3 月,新疆軍區(qū)總醫(yī)院創(chuàng)傷骨科中心收治了1例脛骨平臺(tái)原發(fā)性黃色瘤患者,現(xiàn)就其診療過(guò)程進(jìn)行梳理,并檢索國(guó)內(nèi)外相關(guān)病例文獻(xiàn)進(jìn)行回顧性分析,供臨床參考。

    1 病例資料

    患者,男,32 歲,慢性起病,右膝疼痛伴活動(dòng)受限2 年。自訴緣于2016 年3 月無(wú)明顯誘因情況出現(xiàn)右膝酸困、疼痛不適,無(wú)腫脹、淤青等。此后,每當(dāng)膝關(guān)節(jié)劇烈活動(dòng)時(shí),疼痛明顯加重,并逐漸出現(xiàn)伸直受限,影響日常生活、工作,于2018 年3 月5 日入院。??撇轶w:右下肢跛行步態(tài),右膝輕度腫脹,皮溫略高,內(nèi)側(cè)脛骨平臺(tái)略隆起,畸形處壓痛、叩擊痛陽(yáng)性,右膝伸直受限,屈曲活動(dòng)范圍正常,負(fù)重時(shí)疼痛明顯,右膝關(guān)節(jié)內(nèi)外翻試驗(yàn)陽(yáng)性。實(shí)驗(yàn)室檢查:入院時(shí)血沉18 mmol/h,C-反應(yīng)蛋白3.02 mg/L,甘油三脂1.64 mmol/L。影像學(xué)檢查:X 線平片提示右脛骨上端輕度膨脹性骨質(zhì)破壞,呈偏心性低密度影,骨皮質(zhì)變薄,邊界尚清(見(jiàn)圖1A、圖1B);CT提示右側(cè)脛骨上段見(jiàn)局部溶骨性骨質(zhì)破壞,累及關(guān)節(jié)面,邊界清楚、略膨脹,大小約3.7 cm×6.1 cm,CT值約41 Hu,部分病變突破局部骨皮質(zhì)向外擴(kuò)張(見(jiàn)圖1C);MRI 提示脛骨上段可見(jiàn)團(tuán)塊狀占位病變,局限性膨隆,病變呈長(zhǎng)T2、長(zhǎng)T1 異常信號(hào),病變可見(jiàn)分隔(見(jiàn)圖1D、圖1E)。臨床初步診斷:右脛骨平臺(tái)骨破壞,性質(zhì)待查。

    術(shù)前穿刺活檢提示:纖維結(jié)締組織的腫瘤病變,考慮良性腫瘤。2018 年3 月8 日,患者在椎管內(nèi)麻醉下行“右脛骨上端骨病灶刮除、瘤腔滅活、取髂骨+異體骨植骨內(nèi)固定術(shù)”,術(shù)中見(jiàn)右脛骨平臺(tái)內(nèi)側(cè)隆起區(qū)直徑約5 cm,骨皮質(zhì)菲薄,如“乒乓球殼”樣,中間部分區(qū)域骨質(zhì)缺損,局部骨皮質(zhì)異?;顒?dòng),考慮病理性骨折,向外膨脹明顯,表面有多條增粗的靜脈血管(見(jiàn)圖1F)。骨刀自隆起區(qū)邊緣截骨、掀開(kāi)病灶“頂蓋”,進(jìn)入瘤腔。見(jiàn)病灶內(nèi)主要為淡黃色清亮的液體,周壁為黃褐色熟蟹黃樣組織附著(部分留送病理檢查)(見(jiàn)圖1G、圖1H)。保留病灶周圍硬化的骨壁,脛骨平臺(tái)軟骨面尚存,但在脛骨平臺(tái)髁間棘處有一約“綠豆”大小的骨及軟骨缺損,使瘤腔與關(guān)節(jié)腔相通。依次用熱生理鹽水(約70℃)、無(wú)水乙醇浸泡瘤腔20~30 min。瘤腔底部先植入異體骨3 包,截取大片狀的髂骨墊于軟骨面下,大的髂骨條支撐于瘤腔外側(cè),放置T 型接骨板,螺釘逐一固定牢固。術(shù)后病理見(jiàn)黃色、灰褐色不整形組織一堆,大小6.5 cm×5.5 cm×1.8 cm,切面淡黃灰褐色,質(zhì)脆,局部質(zhì)硬,HE 染色可見(jiàn)大量泡沫細(xì)胞、纖維組織細(xì)胞及多核巨細(xì)胞增生,其中可見(jiàn)膽固醇裂隙,無(wú)細(xì)胞核異型。診斷符合黃色瘤,見(jiàn)圖1I。術(shù)后患者手術(shù)部位持續(xù)性滲出1 個(gè)月,予以石膏外固定制動(dòng),同時(shí)予以間斷性無(wú)菌換藥后傷口自行愈合,余未行其他方式進(jìn)一步處理。其中傷口滲液多次細(xì)菌培養(yǎng)均陰性,考慮可能與異體骨排異反應(yīng)相關(guān),但不排除膝關(guān)節(jié)液通過(guò)脛骨平臺(tái)髁間棘缺損處滲出所導(dǎo)致。術(shù)后1 年隨訪復(fù)查X 線片可見(jiàn)瘤腔愈合,關(guān)節(jié)間隙正常(見(jiàn)圖1J、圖1K)。

    圖1 A.術(shù)前膝關(guān)節(jié)X 線片正位可見(jiàn)右脛骨上端輕度膨脹性骨質(zhì)破壞,呈偏心性低密度影;B.側(cè)位骨皮質(zhì)變薄,邊界尚清;C.右側(cè)脛骨上段見(jiàn)局部溶骨性骨質(zhì)破壞,累及關(guān)節(jié)面,邊界清楚、略膨脹,大小約3.7 cm×6.1 cm,CT 值約41 Hu,部分病變突破局部骨皮質(zhì)向外擴(kuò)張;D.脛骨T1WI;E.T2WI 脛骨上段可見(jiàn)團(tuán)塊狀占位病變,局限性膨隆,病變呈長(zhǎng)T2 長(zhǎng)T1 異常信號(hào),病變可見(jiàn)分隔;F.隆起區(qū)骨皮質(zhì)菲薄,表面有多條增粗的靜脈血管;G.病灶周壁為黃褐色熟蟹黃樣組織附著;H.清除病灶后病灶基底部為硬化骨質(zhì);I.HE 染色(×40),可見(jiàn)大量的泡沫細(xì)胞,局部可見(jiàn)膽固醇裂隙;J、K.術(shù)后1 年隨訪可見(jiàn)瘤腔愈合,關(guān)節(jié)間隙正常

    2 討論

    黃色瘤常發(fā)生在皮膚、肌腱、消化道及中樞神經(jīng)系統(tǒng)等部位,常合并有脂質(zhì)代謝失調(diào)(高脂血癥)等,病理組織顯示含有大量泡沫細(xì)胞的病變組織,表現(xiàn)出一定的侵襲性,但也有人認(rèn)為其不是真性腫瘤,其命名一直比較混亂[1]。在WHO 骨腫瘤分類中,長(zhǎng)干骨原發(fā)性黃色瘤、骨纖維皮質(zhì)缺損、纖維黃色肉芽腫和纖維黃色素瘤統(tǒng)稱為干骺端纖維缺損。本病發(fā)病率極低,骨原發(fā)性黃色瘤約占原發(fā)性腫瘤(骨腫瘤及瘤樣病變)的0.4%~1.0%[2]。骨原發(fā)性黃色瘤發(fā)病機(jī)制目前并不清楚,有研究發(fā)現(xiàn)其基因突變激活了RAS MAPK 通路(KRAS、FGFR1 和NF1)相關(guān)[3],也有報(bào)道與Ras/mitogen 蛋白激酶信號(hào)通路中編碼成分或調(diào)節(jié)因子的基因突變機(jī)制相關(guān)[4]。骨原發(fā)性黃色瘤臨床缺乏特異性表現(xiàn),往往后期發(fā)生病理性骨折才就診。X線片檢查能明確病變部位及大體形態(tài),CT 比X 線片更能精確顯示病灶破壞程度及范圍[5],X線與CT聯(lián)合應(yīng)用可以減少誤診的情況[6]。對(duì)于隱匿性、早期無(wú)癥狀的骨原發(fā)性黃色瘤,MRI 影像學(xué)檢查具有獨(dú)特的優(yōu)勢(shì)[5]。

    骨原發(fā)性黃色瘤以富含大量纖維組織細(xì)胞、泡沫細(xì)胞以及多核巨細(xì)胞,其內(nèi)無(wú)成骨性細(xì)胞為特點(diǎn)。由于臨床表現(xiàn)及影像學(xué)上的非特異性表現(xiàn),該患者術(shù)前筆者初步考慮為骨巨細(xì)胞瘤,術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)瘤腔富含大量“蟹黃樣”組織及淡黃色清涼液體組成,最終依據(jù)病理檢查確診。最新研究提示H3F3A G34W 特異性抗體對(duì)骨巨細(xì)胞瘤較敏感,具有特異的生物學(xué)意義[7]。骨原發(fā)性黃色瘤常繼發(fā)出血性改變,本例患者組織病理顯示由泡沫細(xì)胞、含鐵血黃素的多核細(xì)胞和膽固醇裂隙沉積,故此病又被吸收性肉芽腫病,當(dāng)膽固醇明顯時(shí)又稱為膽固醇性肉芽腫病。

    該患者因膝關(guān)節(jié)疼痛及活動(dòng)障礙就診,術(shù)中探查局部已發(fā)生病理性骨折,增加了致殘風(fēng)險(xiǎn)。手術(shù)治療顯得尤為重要,其原則是完整徹底切除腫瘤病灶。對(duì)于本例患者,筆者在切除腫瘤的同時(shí),放入異體骨及自體髂骨,盡量完整保留及恢復(fù)原有解剖結(jié)構(gòu),利用脛骨近端解剖接骨板固定,術(shù)后患者傷口出現(xiàn)持續(xù)性無(wú)菌滲出,值得臨床思考及進(jìn)一步研究。文獻(xiàn)報(bào)道早期病變刮除和硫酸鈣植入,可取得不錯(cuò)療效[8]。本例患者術(shù)中見(jiàn)膝關(guān)節(jié)腔已與瘤腔貫通,考慮病灶破壞所致,故對(duì)于早期骨原發(fā)性黃色瘤需要密切隨訪,若病灶持續(xù)增大且疼痛癥狀明顯,則需積極行手術(shù)干預(yù),防止發(fā)生病理性骨折,提高患者遠(yuǎn)期生活質(zhì)量。

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