右下頜骨后部靜止性骨腔并發(fā)翼下頜韌帶乳頭狀瘤1 例*

劉 海 王 超 王月紅 滕 燕 陳可佳

自1942 年Stafne 首次報(bào)告34 例靜止性骨腔后，國外已有幾十篇報(bào)道，但國內(nèi)近20 年只有6 篇文章，僅11 例報(bào)道[1-3]。靜止性骨腔是在下頜骨體內(nèi)偶見唾液腺的一種特殊解剖結(jié)構(gòu)，通常穿過舌側(cè)密質(zhì)骨，以蒂與正常下頜下腺或舌下腺相連，故又稱為Stafne 骨腔[4]。因其病因未明，文獻(xiàn)中對(duì)其命名尚未統(tǒng)一，種類繁多[5]。Stafne 骨腔臨床多無明顯癥狀，在臨床上應(yīng)注意與頜骨囊腫、牙源性角化囊腫、成釉細(xì)胞瘤等相鑒別，盡量避免侵入性手術(shù)給患者帶來的不便[6]。筆者在臨床上遇到一例靜止性骨腔合并翼下頜韌帶乳頭狀瘤患者，病例典型，極易漏診誤診，現(xiàn)報(bào)道如下：

1.病例報(bào)告

初診：患者，男性，72 歲，外院就診，發(fā)現(xiàn)右側(cè)下頜骨“空腔”數(shù)月，后于2019 年4 月6 日在中南大學(xué)湘雅口腔醫(yī)院頜面外科再次就診?；颊咦栽V因“下頜后牙黏膜反復(fù)腫痛”于外院行CBCT檢查，示：右下頜后牙區(qū)近下頜骨下緣處可見一低密度空腔。今轉(zhuǎn)入我院求診，入院查體：患者顏面部左右對(duì)稱，捫壓下頜骨內(nèi)外表面無異常膨隆、凹陷、無壓痛,無乒乓樣感，下唇無麻木、疼痛，張口度三指，開口型垂直向下；面頸部淋巴結(jié)未捫及腫大?？趦?nèi)檢查：右下頜后牙區(qū)黏膜未見異常，觸之無不適；右下頜靠近翼下頜韌帶處可見一乳頭狀突起，1.0*0.8cm，質(zhì)軟，周圍黏膜無異常，舌體運(yùn)動(dòng)正常，未見腮腺及舌下腺導(dǎo)管口分泌異常；口內(nèi)黏膜尚可，未見明顯潰瘍、紅腫；15、12、11、21、22、25、26、45 可見殘根存留，多牙松動(dòng)；13、14、23、24、27、34-37、46、47 缺失，可摘義齒明顯不貼合。

曲面斷層示：右下頜角前方、下頜第二、三磨牙區(qū)根方可見長橢圓形、單房低密度透射影與下牙槽神經(jīng)管重疊，邊界清晰光滑，可見骨白線。下頜骨下緣可見薄層皮質(zhì)骨高密度影像。CBCT 橫斷位顯示：下頜骨舌側(cè)皮質(zhì)骨缺陷；矢狀位顯示：右下頜骨內(nèi)類圓形骨密度減低區(qū)；冠狀位與矢狀位顯示：缺損與下牙槽神經(jīng)管重疊；靜止性骨腔距下頜骨下緣的距離為：1.02mm，距頰側(cè)骨板的距離為：2.41mm。三維重建圖像清晰顯示下頜角舌側(cè)骨質(zhì)缺損，邊界清晰光滑(圖1)。

圖1 右下頜角區(qū)影像表現(xiàn)

診斷：右下頜角區(qū)靜止性骨腔；右下頜靠近翼下頜韌帶乳頭狀瘤；上下頜牙列缺損；15、12、11、21、22、25、26、45 殘根。

治療計(jì)劃：建議拔除15、12、11、21、22、25、26、45 殘根；下頜骨空腔2 日后行下頜下腺造影檢查；乳頭狀突起切除術(shù)并進(jìn)行病理活檢術(shù)；擇期重行可摘義齒修復(fù)。

處置：完善術(shù)前檢查，告知患者病情、費(fèi)用及治療計(jì)劃。簽署患者知情同意書后局麻下拔除21、22、25、26 殘根，棉球壓迫止血，告知患者遵醫(yī)囑執(zhí)行。

復(fù)診：拔牙后2 日

先行右下頜骨空腔造影檢查(圖2)，確診為右下頜角區(qū)靜止性骨腔。行右側(cè)翼下頜韌帶處腫物切除術(shù)+病理活檢，2019 年4 月10 日病理報(bào)告為(右下頜翼下頜韌帶)乳頭狀瘤(圖3)。15、12、11、45拔除。

對(duì)于靜止性骨腔未進(jìn)行任何治療，建議3～6個(gè)月隨診觀察一次。病人在最初診斷后隨訪一年，沒有表現(xiàn)出明顯侵襲行為或惡性腫瘤跡象。

2.討論

文獻(xiàn)報(bào)道靜止性骨腔在人群中很少見，該病發(fā)生率約為0.1%～0.48%，其臨床及影像學(xué)發(fā)病率平均約為0.5%[7]。該病的病因至今尚未完全清楚，學(xué)術(shù)界持有多種觀點(diǎn)，包括先天性、發(fā)育性、創(chuàng)傷性、血管性、腺源性?，F(xiàn)在大多數(shù)學(xué)者比較傾向于發(fā)育性和腺源性學(xué)[8]，認(rèn)為部分唾液腺異位進(jìn)入下頜骨體內(nèi)或腺體增生對(duì)下頜骨壓力過大導(dǎo)致。

圖2 右下頜骨空腔造影表現(xiàn)

圖3 乳頭狀瘤的染色病理切片

靜止性骨腔好發(fā)于中年以上男性，男女比例6∶1。好發(fā)年齡為50～70 歲[9]，20 歲以下罕見報(bào)道，10 歲以下的患者中，沒有靜態(tài)骨腔的跡象[10]。其發(fā)病部位可以分為典型病變和非典型病變兩種，典型病變部位通常位于下頜神經(jīng)管與下頜下緣之間、下頜角的前方、第三磨牙下方，且病變與牙齒無關(guān)的卵圓型透射影[11,12]；非典型病變部位可發(fā)生在下頜骨的不同部位，如：下頜骨前牙區(qū)[3]、下頜神經(jīng)管上方[12]、下頜骨升支[13]、左下頜支髁突下區(qū)和頸部、在髁突頸部的下方和下頜乙狀切跡下方[14]。發(fā)生于中耳者多伴有聽骨異常，導(dǎo)致傳導(dǎo)性耳聾。本病例發(fā)病部位位于下頜骨后部，在右側(cè)下頜角區(qū)，本病例為單側(cè)發(fā)生，偶有雙側(cè)同時(shí)發(fā)生者[15]。

靜止性骨腔的部位與其內(nèi)容物有關(guān)，下頜體后部骨腔與下頜下腺有關(guān)，下頜體前部骨腔與舌下腺有關(guān)，下頜支部位骨腔與腮腺有關(guān)。關(guān)于靜止性骨腔內(nèi)容物的說法主要有4 種：①唾液腺組織；②結(jié)締組織、淋巴組織、脂肪組織、神經(jīng)及血管；③骨空腔；④肉芽組織。本病例從下頜下腺造影可見缺損處可見高密度影，說明腺體組織進(jìn)入骨腔內(nèi)。靜止性骨腔的直徑從10mm 到30mm 不等[16,17]。本病例下頜下腺造影結(jié)果表明，骨腔內(nèi)含有唾液腺組織；其大小與以往研究結(jié)果一致。

關(guān)于診斷及鑒別診斷：靜止性骨腔大多數(shù)無任何臨床癥狀，通過靜止性骨腔的影像學(xué)診斷標(biāo)準(zhǔn)不難做出診斷。但是所有的影像學(xué)診斷均應(yīng)在詳細(xì)病史、?？茩z查的基礎(chǔ)上進(jìn)行，并與頜骨囊腫[18](典型頜骨囊腫X 線影像為規(guī)則陰影，呈圓形或橢圓形，邊緣為白線)、牙源性角化囊腫(多向頜骨頰側(cè)膨出、X 線通常囊腫邊緣有白色骨質(zhì)反應(yīng)線)、成釉細(xì)胞瘤[19](頜骨膨隆，X 線呈現(xiàn)蜂房狀囊腫樣陰影，囊壁邊緣不整齊)、骨轉(zhuǎn)移性癌(通常有疼痛癥狀，X 線示頜骨呈現(xiàn)破壞性、骨密度降低、骨小梁模糊，邊緣不齊整)等相鑒別。牙源性病變位于下頜管上方，而靜止性骨腔常位于下頜管下方與下頜骨下緣之間。研究表明：靜止性骨腔的骨壁比牙源性上皮產(chǎn)生的骨腔的骨壁更密集和更厚。

對(duì)靜止性骨腔正確的治療需以正確的診斷為前提，國內(nèi)外大多數(shù)學(xué)者認(rèn)為該病不需要進(jìn)行任何治療，可定期觀察，并且在觀察期內(nèi)骨質(zhì)缺損大小范圍未發(fā)生明顯變化[1-3,12]。個(gè)別患者可能存在逐漸發(fā)展的趨勢(shì)，為排除其他病理病變，需要活檢確診[20-22]。本病例未進(jìn)行手術(shù)治療及藥物治療，建議3～6 個(gè)月隨診一次，一年隨訪期間未出現(xiàn)任何癥狀。