骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成的影像學(xué)分析

方字文 郭永飛 余水全 劉樹(shù)學(xué)

骨軟骨瘤（osteochondroma），也稱(chēng)骨軟骨性外生骨疣（osteocartilaginous exostosis）或骨疣（exostosis），是最常見(jiàn)的良性骨腫瘤或腫瘤樣病變。發(fā)病率占骨腫瘤的10%～15%，占良性骨腫瘤的20%～50%［1］。骨軟骨瘤可發(fā)生于任何軟骨內(nèi)化骨的骨，以股骨下端和脛骨上端最常見(jiàn)。具體病因及發(fā)病機(jī)制目前尚未完全明了，有學(xué)說(shuō)認(rèn)為與骺板損傷、畸變生長(zhǎng)及骺板軟骨疝入干骺部有關(guān)［1］。本病好發(fā)于10～30 歲，發(fā)病率男性高于女性，男女之比約1.6～3.4:1［1-3］。臨床上多數(shù)病灶無(wú)明顯癥狀，當(dāng)骨軟骨瘤病灶壓迫鄰近器官（如血管、神經(jīng)、脊髓等）或出現(xiàn)并發(fā)癥時(shí)可表現(xiàn)出相關(guān)的臨床癥狀［4］。骨軟骨瘤主要并發(fā)癥包括畸形、血管神經(jīng)受壓、瘤骨骨折、滑囊形成、惡變等?；倚纬墒枪擒浌橇錾僖?jiàn)并發(fā)癥之一，國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)中有關(guān)骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成的影像學(xué)報(bào)道較少見(jiàn)，且多為病例報(bào)道。本文回顧了12 例骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成病例的臨床與影像學(xué)資料，以提高對(duì)本病的診斷水平。

資料與方法

1.一般資料

搜集2009 年1 月～2020 年8 月期間經(jīng)本院手術(shù)病理證實(shí)的12 例骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成病例，男8 例，女4 例；年齡14～73 歲，中位年齡25 歲。主要臨床表現(xiàn)為病變部位疼痛不適、局部腫脹或腫塊逐漸增大。

2.檢查方法

12 例患者中，2 例行CT 平掃，3 例 行MRI（1例行MRI 平掃，2 例行MRI 平掃及增強(qiáng)掃描），7例同時(shí)行CT 和MRI 檢查（1 例行CT 平掃同時(shí)行MRI 平掃及增強(qiáng)掃描，6 例同時(shí)行CT、MRI 平掃及增強(qiáng)掃描）。CT 圖像采集設(shè)備為T(mén)oshiba Aquilion 64 排CT 和Philips 256 排iCT，增強(qiáng)掃描選用非離子型對(duì)比劑優(yōu)維顯（300 mg I/ml），總量80～100 ml。采用雙筒型高壓注射器，注射流率2～3 ml/s，注射對(duì)比劑前后各注射生理鹽水30 ml。CT 采集原始數(shù)據(jù)傳輸至Philips 256 后處理工作站處理，重組方法包括多平面重組冠狀位、矢狀位圖像及容積再現(xiàn)圖像（volume rendering，VR）。MRI 圖像采集設(shè)備為GE 1.5 T Signa Twinspeed HDXT 型MRI掃描儀，增強(qiáng)掃描采用釓噴酸葡胺（Gd-DTPA），0.1 mmol/kg 經(jīng)肘靜脈注入，注射流率為3 ml/s。采集的圖像由兩位以上具有肌骨系統(tǒng)影像診斷經(jīng)驗(yàn)的醫(yī)師共同閱片，主要分析內(nèi)容包括病灶的部位、大小、滑囊的密度及信號(hào)、滑囊的內(nèi)部結(jié)構(gòu)（壁結(jié)節(jié)、分隔、鈣化或骨化）、增強(qiáng)掃描滑囊強(qiáng)化特點(diǎn)。滑囊的密度及信號(hào)改變均以肌肉為參考 （高于肌肉為高密度/信號(hào)，低于肌肉為低密度/信號(hào)。病理標(biāo)本常規(guī)行大體觀察及HE 染色后鏡下觀察。

結(jié) 果

病變部位：4 例發(fā)生于肩胛骨（左側(cè)2 例，右側(cè)2 例），滑囊分布于肩胛骨與后胸壁之間的肌間隙內(nèi)；5 例發(fā)生于股骨小轉(zhuǎn)子（左側(cè)3 例，右側(cè)2例），滑囊部分包繞小轉(zhuǎn)子骨軟骨瘤，并延伸至周?chē)￠g隙內(nèi)；1 例發(fā)生于左股骨遠(yuǎn)段內(nèi)側(cè)部，滑囊部分包繞骨軟骨瘤，位于股骨與鄰近肌肉之間；1 例發(fā)生于右腓骨遠(yuǎn)段外側(cè)部，滑囊位于腓骨與皮膚之間；1 例發(fā)生于左髂骨，滑囊位于骨軟骨瘤病灶鄰近皮下。

影像表現(xiàn)（圖1～4）：骨軟骨瘤病灶大小約7 mm×10 mm～65 mm×57 mm 不等，表現(xiàn)為受累部位的外生性骨贅，可見(jiàn)完整的骨皮質(zhì)和骨髓腔與其下方母體骨相延續(xù)?；掖笮〖s29 mm×13 mm～100 mm×27 mm 不等，均表現(xiàn)為骨軟骨瘤病灶旁的不規(guī)則形腫物，8 例CT 平掃呈低密度（圖1a，2a、2b），1 例呈等密度（圖3a、3b）；MRI 平掃，T1WI顯示7 例呈低信號(hào)（圖2e），1 例呈高信號(hào)（圖3c、3d），2 例呈等信號(hào)（圖4c）；T2WI 均呈高信號(hào)（圖2f，3e，4a、4b）；2 例伴周?chē)浗M織水腫（圖3e，4b）。所有12 例滑囊內(nèi)均可見(jiàn)壁結(jié)節(jié)（圖1b，3c～3e）及分隔（圖1c，2d，3f，4b～4d）；3 例病灶滑囊內(nèi)可見(jiàn)鈣化或骨化結(jié)節(jié)影（圖1b，2b，3b）。CT 及MRI 增強(qiáng)掃描表現(xiàn)為滑囊壁、分隔以及壁結(jié)節(jié)的明顯強(qiáng)化（圖2c、2d、2g，4d）。

病理表現(xiàn)：大體病理示滑囊壁厚約0.2～0.7 cm，質(zhì)地較韌，內(nèi)表面不規(guī)則，可見(jiàn)白色的纖維樣或絨毛樣組織。鏡下，滑囊壁由致密纖維組織構(gòu)成（圖1d），有炎癥細(xì)胞浸潤(rùn)、含鐵血黃素沉著及血管增生；滑囊內(nèi)表面為滑膜上皮或單層扁平上皮。滑囊內(nèi)為淡黃色、黃棕色、紅色的漿液或黏液。術(shù)后隨訪8～80 個(gè)月，局部未見(jiàn)復(fù)發(fā)。

討 論

滑囊形成是骨軟骨瘤少見(jiàn)的一種并發(fā)癥，最初由Orlow［5］于1891 年首次報(bào)道，當(dāng)時(shí)采用被囊外生性骨疣（exostosis bursata）來(lái)描述。骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成的發(fā)病率目前尚不清楚，在Unni 等［6］回顧872 例骨軟骨瘤病例的報(bào)道中，發(fā)病率為1.5%［1］。本病發(fā)病部位以肩胛骨、股骨小轉(zhuǎn)子及肩關(guān)節(jié)周?chē)顬槌Ｒ?jiàn)，其他少見(jiàn)的部位包括坐骨、肋骨、跟骨等［7］?；倚纬傻拇_切發(fā)病機(jī)制目前尚未完全明了，現(xiàn)認(rèn)為是由于上述常見(jiàn)發(fā)病部位日?；顒?dòng)頻繁，骨軟骨瘤病灶與鄰近肌肉、肌腱等結(jié)構(gòu)長(zhǎng)期摩擦、撞擊所致［8-11］。臨床上，骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成表現(xiàn)為骨軟骨瘤病灶局部腫塊進(jìn)行性或迅速增大，并出現(xiàn)疼痛不適、活動(dòng)受限等癥狀［12］；部分滑囊病灶可以非常巨大，有時(shí)增大迅速、張力高，呈現(xiàn)出類(lèi)似于實(shí)性腫塊的表現(xiàn)。本組病例中，4例發(fā)生于肩胛骨，5 例發(fā)生于股骨小轉(zhuǎn)子旁，股骨下段、腓骨外踝、髂骨翼各1 例；主要臨床表現(xiàn)為受累部位疼痛不適、局部腫脹或腫塊逐漸增大，與既往文獻(xiàn)報(bào)道基本相符。

骨軟骨瘤繼發(fā)形成的滑囊壁由致密的纖維組織構(gòu)成，內(nèi)有滑膜上皮被覆，滑膜上皮向囊內(nèi)形成絨毛樣、結(jié)節(jié)狀結(jié)構(gòu)；囊內(nèi)通常為淡黃色清亮的液體，繼發(fā)炎癥、感染、出血可使囊液成分變得復(fù)雜［4,13］。部分骨軟骨瘤脫落的纖維素小體或軟骨碎片進(jìn)入滑囊內(nèi)，并刺激滑膜上皮發(fā)生軟骨化生，形成繼發(fā)性滑膜骨軟骨瘤?。?,12,14-16］，此表現(xiàn)罕見(jiàn)。骨軟骨瘤繼發(fā)性滑囊形成的典型影像學(xué)表現(xiàn)為骨軟骨瘤病灶周?chē)霈F(xiàn)不規(guī)則形水樣密度或信號(hào)的腫物，CT 平掃呈低密度，MRI 平掃T1WI 呈低或等信號(hào)，T2WI 呈高信號(hào)；滑囊壁可見(jiàn)等密度或等信號(hào)的結(jié)節(jié)、分隔影，增強(qiáng)掃描滑囊壁、壁結(jié)節(jié)及分隔呈明顯強(qiáng)化。當(dāng)滑囊并發(fā)感染、出血時(shí)，滑液密度可增高、MRI 信號(hào)變得復(fù)雜；繼發(fā)滑膜軟骨瘤病時(shí)，滑囊內(nèi)可見(jiàn)鈣化或骨化的結(jié)節(jié)。本組病例中有1 例病灶表現(xiàn)不典型，滑液于CT 平掃呈等密度，并于MRI T1WI 上呈高信號(hào)，可能與囊腫繼發(fā)出血或囊液蛋白含量增高有關(guān)。本組病例中有3例病灶滑囊內(nèi)可見(jiàn)鈣化或骨化結(jié)節(jié)影，提示繼發(fā)滑膜骨軟骨瘤病。

骨軟骨瘤病灶在骨骼發(fā)育成熟后基本停止生長(zhǎng)，且長(zhǎng)期保持穩(wěn)定，約有1%～2%的單發(fā)型骨軟骨瘤或5%的遺傳性多發(fā)性骨軟骨瘤可惡變成軟骨肉瘤［6］。惡變多發(fā)生于生長(zhǎng)活躍的軟骨帽，當(dāng)軟骨帽厚度超過(guò)2 cm、在骨骼發(fā)育成熟后長(zhǎng)期靜止的骨軟骨瘤病灶再次出現(xiàn)生長(zhǎng)、疼痛等臨床癥狀就提示有惡變［17,18］。骨軟骨瘤繼發(fā)性滑囊的密度、信號(hào)與軟骨帽相似，類(lèi)似于增厚的軟骨帽，且二者臨床表現(xiàn)也相似，易將其誤診為骨軟骨瘤惡變。臨床上對(duì)骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成病例的主要治療方法是行骨軟骨瘤病灶切除術(shù)、滑囊切除術(shù)及滑囊內(nèi)軟骨碎片清除術(shù)［19］；而骨軟骨瘤惡變者的治療主要是病灶廣泛切除術(shù)或截肢術(shù)。二者治療及預(yù)后完全不同，因此術(shù)前對(duì)骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成與骨軟骨瘤惡變的鑒別診斷具有重要的臨床意義。骨軟骨瘤惡變時(shí)可出現(xiàn)骨質(zhì)破壞，軟組織腫塊內(nèi)可見(jiàn)多發(fā)環(huán)形、弧形或斑點(diǎn)狀鈣化灶［20］；而骨軟骨繼發(fā)滑囊形成時(shí)無(wú)骨質(zhì)破壞，繼發(fā)滑膜骨軟骨瘤病時(shí)，滑囊內(nèi)的鈣化呈結(jié)節(jié)狀，體積相對(duì)較大，一般無(wú)環(huán)形、弧形樣的鈣化。此外，MRI 磁化轉(zhuǎn)移技術(shù)及脂肪抑制三維毀損梯度回波序列（fat-suppressed three-dimensional spoiled gradientrecalled，SPGR）能夠鑒別自由水（滑囊）與結(jié)合水（軟骨帽），有助于二者鑒別［1,21］。超聲檢查在鑒別骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成與增厚的軟骨帽中也具有重要的作用［1,3］，滑囊的聲像圖顯示為無(wú)回聲并伴有后方回聲增強(qiáng)，而軟骨帽表現(xiàn)為實(shí)性的低回聲改變，無(wú)后方回聲增強(qiáng)現(xiàn)象。

圖1 男，22 歲，右股骨下段腫物8 年，局部疼痛1 個(gè)月余，右股骨骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成。a)～c)平掃CT 軸位不同層面示股骨遠(yuǎn)段骨軟骨瘤，病灶周?chē)?jiàn)低密度滑囊，類(lèi)似于增厚的軟骨帽（箭）；b)滑囊內(nèi)可見(jiàn)等密度壁結(jié)節(jié)（箭），同時(shí)可見(jiàn)鈣化或骨化結(jié)節(jié)影 （箭），及c)分隔影（箭），提示繼發(fā)滑膜骨軟骨瘤病；d)術(shù)后鏡下病理（HE，×40）示滑囊壁由致密的纖維組織構(gòu)成圖2 男，25 歲，左肩背部疼痛，左肩胛骨骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成。a)、b)平掃CT 軸位示左肩胛骨外側(cè)緣前方骨軟骨瘤，瘤骨與后胸壁之間可見(jiàn)不規(guī)則形低密度滑囊，滑囊內(nèi)見(jiàn)b)鈣化或骨化結(jié)節(jié)影（箭）；c)、d)增強(qiáng)掃描CT 軸位示c)囊壁、壁結(jié)節(jié)（箭）及d)分隔影（箭）明顯強(qiáng)化；e)囊液在T1WI 上呈低信號(hào)，f)T2WI脂肪抑制序列上囊液呈高信號(hào)；g)增強(qiáng)掃描軸位示滑囊壁及壁結(jié)節(jié)明顯強(qiáng)化

圖3 女，67 歲，左髂骨骨軟骨瘤30 余年，近2 個(gè)月腫物增大并疼痛，左髂骨骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成。a)、b)平 掃CT 軸 位示左髂骨骨軟骨瘤，腫瘤鄰近滑囊形成，囊液呈等密度，滑囊內(nèi)可見(jiàn)鈣化或骨化結(jié)節(jié)影（箭），提示繼發(fā)滑膜骨軟骨瘤?。籧)T1WI 軸位及d)T1WI 脂 肪抑制序列軸位示囊液呈高信號(hào)；e)T2WI 脂肪抑制序列軸位上呈高信號(hào)，囊壁可見(jiàn)結(jié)節(jié)影（箭），鄰近軟組織可見(jiàn)小片狀水腫；f)T1WI 冠狀位上示囊內(nèi)可見(jiàn)分隔影（箭） 圖4 男，27 歲，右髖部疼痛不適，右股骨小轉(zhuǎn)子骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成。a)T2WI 軸位示右股骨小轉(zhuǎn)子骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成，b)T2WI 脂肪抑制序列冠狀位及c)T1WI 冠狀位示囊液在T2WI 高信號(hào)，T1WI 等信號(hào)；d)增強(qiáng)掃描T1WI 脂肪抑制序列軸位示滑囊壁及分隔明顯強(qiáng)化，鄰近軟組織水腫并強(qiáng)化，提示并發(fā)滑囊炎

本研究具一定的局限性：首先，本研究的樣本量小并且是回顧性研究；其次，術(shù)后病理取材局限，無(wú)法進(jìn)行影像與病理的一一對(duì)照研究，不能全面、準(zhǔn)確地解釋病灶內(nèi)部的改變；再次，由于本組病例的圖像是由多臺(tái)不同機(jī)器掃描所得，掃描參數(shù)不盡相同。

總之，骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成好發(fā)于長(zhǎng)期受磨擦的部位，臨床主要表現(xiàn)為局部疼痛不適及腫物增大。影像學(xué)表現(xiàn)為骨軟骨瘤旁不規(guī)則形水樣密度或信號(hào)的腫塊，滑囊內(nèi)可見(jiàn)壁結(jié)節(jié)、分隔，部分病例可同時(shí)繼發(fā)滑膜骨軟骨瘤病。骨軟骨瘤繼發(fā)滑囊形成的臨床與影像學(xué)表現(xiàn)與骨軟骨瘤惡變相似，影像學(xué)有助于二者的鑒別。