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    左肺動(dòng)脈吊帶矯治術(shù)的單中心療效分析

    2020-09-07 02:56:46李培李曉峰王芳韻馬寧張?chǎng)?/span>彭蕓伊寒露郭張科
    中國(guó)循環(huán)雜志 2020年8期
    關(guān)鍵詞:吊帶支氣管鏡心動(dòng)圖

    李培,李曉峰,王芳韻,馬寧,張?chǎng)?,彭蕓,伊寒露,郭張科

    左肺動(dòng)脈帶(left pulmonary artery sling,LPAS)是一種少見(jiàn)的先天性心血管畸形,為左肺動(dòng)脈異常起源于右肺動(dòng)脈,可合并氣管狹窄及其他心血管畸形,主要臨床表現(xiàn)為喘息、呼吸困難、反復(fù)呼吸道感染。影像學(xué)檢查是診斷LPAS的主要手段,手術(shù)是唯一根治方法。本研究回顧性分析我院51例LPAS臨床資料,對(duì)診斷及治療進(jìn)行了總結(jié)。

    1 資料與方法

    研究對(duì)象:選取北京兒童醫(yī)院2010年1月至2019年1月手術(shù)治療的51例LPAS患兒,男32例,女19例,年齡2個(gè)月至11歲7個(gè)月,中位年齡5.5個(gè)月,體重3.5~35.0 kg。主要癥狀為反復(fù)喘息(27/51)、呼吸困難(10/51)、反復(fù)呼吸道感染(9/51),其他癥狀還有慢性咳嗽(4/51),進(jìn)食嗆咳(1/51)。陽(yáng)性體征主要為吸氣性三凹征、肺部高調(diào)哮鳴音及濕啰音。

    影像學(xué)檢查結(jié)果:51例患兒術(shù)前均行超聲心動(dòng)圖及增強(qiáng)CT檢查,其中49例經(jīng)超聲心動(dòng)圖確診。超聲心動(dòng)圖示主肺動(dòng)脈延續(xù)為右肺動(dòng)脈,左肺動(dòng)脈自右肺動(dòng)脈近段發(fā)出,血流自右肺動(dòng)脈進(jìn)入左肺動(dòng)脈(圖1)。增強(qiáng)CT示左肺動(dòng)脈起源于右肺動(dòng)脈主干,走行于氣管后方、食道前方,入左側(cè)肺門(mén);氣管受異常走行的左肺動(dòng)脈壓迫、移位(圖2)。21例合并其他心血管畸形,其中動(dòng)脈導(dǎo)管未閉13例,房間隔缺損5例,室間隔缺損4例,永存左上腔靜脈3例,迷走右鎖骨下動(dòng)脈1例,右位主動(dòng)脈弓合并迷走左鎖骨下動(dòng)脈1例。6例合并其他系統(tǒng)畸形:2例合并肛門(mén)閉鎖,2例多指,1例脊柱畸形,1例尿道下裂。41例存在氣管下段狹窄,13例左主支氣管近段狹窄,2例右主支氣管近段狹窄。34例行纖維支氣管鏡檢查,均有氣管、支氣管外壓性狹窄。其中16例有環(huán)狀氣管軟骨環(huán)。

    手術(shù)情況:根據(jù)是否進(jìn)行氣管支架手術(shù)分為非氣管手術(shù)組和氣管支架組。非氣管手術(shù)組47例,行單純LPAS矯治術(shù),即左肺動(dòng)脈移植術(shù)。氣管支架組4例,1例為L(zhǎng)PAS矯治同期氣管支架手術(shù),3例為L(zhǎng)PAS矯治術(shù)后氣管支架手術(shù),其中1例為外院LPAS術(shù)后。我院對(duì)氣管處理的原則:(1)術(shù)前呼吸困難顯著,需機(jī)械通氣治療,二氧化碳潴留嚴(yán)重,LPAS矯治術(shù)同期行氣管支架手術(shù);(2)LPAS矯治術(shù)后,氣道壓力仍高,不能脫離呼吸機(jī)或呼吸困難反復(fù)發(fā)作,術(shù)后行氣管支架手術(shù)。

    手術(shù)過(guò)程:LPAS矯治術(shù)于體外循環(huán)下進(jìn)行,平臥位,前胸正中切口,逐層切開(kāi)至心包,常規(guī)置帶,心內(nèi)注射肝素后依次主動(dòng)脈、上下腔靜脈插管,開(kāi)始體外循環(huán),機(jī)器降溫,自右肺動(dòng)脈切斷左肺動(dòng)脈,由左肺門(mén)提出后,與主肺動(dòng)脈做直接端側(cè)吻合。停體外循環(huán),超濾后拔各插管,心包、縱隔各放置引流管一根,充分膨肺后逐層關(guān)胸。其中21例同期行心內(nèi)畸形手術(shù)矯治。氣管支架手術(shù):靜脈麻醉,喉罩呼吸支持下行支氣管鏡下介入治療,將金屬支架置入氣管狹窄部位。

    圖1 左肺動(dòng)脈吊帶超聲心動(dòng)圖像

    圖2 左肺動(dòng)脈吊帶增強(qiáng)CT圖像

    隨訪:所有患兒出院前復(fù)查并于術(shù)后1個(gè)月、4個(gè)月和1年門(mén)診隨診,超聲心動(dòng)圖測(cè)量左肺動(dòng)脈內(nèi)徑及開(kāi)口血流速度,評(píng)估吻合口有無(wú)梗阻。

    統(tǒng)計(jì)學(xué)方法:應(yīng)用SPSS 22.0統(tǒng)計(jì)軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。計(jì)數(shù)資料以例數(shù)表示,計(jì)量資料以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差表示。應(yīng)用配對(duì)t檢驗(yàn)比較手術(shù)前后左肺動(dòng)脈內(nèi)徑及吻合口流速。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

    2 結(jié)果

    術(shù)后情況:術(shù)后45例好轉(zhuǎn),1例死亡,5例自動(dòng)出院。非氣管手術(shù)組中,43例(91.5%,43/47)術(shù)后好轉(zhuǎn),4例(8.5%,4/47)術(shù)后呼吸衰竭難以糾正,拔管困難,放棄治療自動(dòng)出院,其中2例伴環(huán)狀氣管軟骨環(huán),1例氣管下段軟化,呼氣相呈閉合狀態(tài),1例氣管下段重度狹窄。氣管支架組中,2例術(shù)后間斷電子支氣管鏡下清除肉芽組織、球囊擴(kuò)張氣道,支架內(nèi)皮化良好;另2例氣管狹窄嚴(yán)重,術(shù)后氧合難維持,1例自動(dòng)出院,1例死亡(表1)。

    隨訪結(jié)果:43例患兒完成隨訪,其中非氣管手術(shù)組41例,氣管支架組2例,最長(zhǎng)隨訪時(shí)間5年,中位隨訪時(shí)間1年6個(gè)月,患兒呼吸道癥狀均有不同程度改善。氣管支架組2例分別隨訪至術(shù)后2年及2年7個(gè)月,術(shù)后早期間斷有輕度呼吸困難,支氣管鏡介入治療,術(shù)后6~8個(gè)月無(wú)明顯氣道梗阻表現(xiàn)。43例患兒定期超聲心動(dòng)圖隨訪(表2),術(shù)后1個(gè)月,4個(gè)月和1年左肺動(dòng)脈內(nèi)徑均較術(shù)前增加,差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P均<0.05),左肺動(dòng)脈開(kāi)口流速<2 m/s。

    表1 氣管支架組臨床資料及手術(shù)情況

    表2 43例患兒LPAS矯治術(shù)前后左肺動(dòng)脈內(nèi)徑與左肺動(dòng)脈開(kāi)口流速比較( ±s)

    3 討論

    肺動(dòng)脈吊帶(pulmonary artery sling,PAS)于1897年首次報(bào)道,為一側(cè)肺動(dòng)脈分支發(fā)自另一側(cè)肺動(dòng)脈分支,臨床以LPAS多見(jiàn)。左肺動(dòng)脈異常起源于右肺動(dòng)脈,為完全型LPAS,本組病例均為此種類(lèi)型;左上肺動(dòng)脈起源正常,左下肺動(dòng)脈起源于右肺動(dòng)脈[1],為部分型LPAS,此類(lèi)型罕見(jiàn),本組病例并未發(fā)現(xiàn)。

    本研究中LPAS以喘息、呼吸困難等氣道梗阻癥狀為主要臨床表現(xiàn)。一方面是由于左肺動(dòng)脈發(fā)生迷走,穿行于主氣管與食道間造成壓迫所致[2],其胚胎學(xué)基礎(chǔ)為左鰓后血管異常連接于右側(cè)第六弓[3]。另一方面,LPAS容易合并氣管發(fā)育異常,如先天性氣管狹窄、環(huán)狀氣管軟骨環(huán)、支氣管橋畸形等,也可出現(xiàn)上述癥狀。LPAS合并環(huán)狀氣管軟骨環(huán)稱(chēng)為“環(huán)-吊帶復(fù)合體”[4]。本研究部分患兒表現(xiàn)為反復(fù)呼吸道感染,因?yàn)閶胗變嚎人粤α啃?,氣管受壓時(shí),感染后分泌物易形成黏液栓,阻塞呼吸道,感染遷延反復(fù)。因此臨床對(duì)反復(fù)咳喘、呼吸困難、反復(fù)呼吸道感染患兒,除了考慮感染、免疫、環(huán)境等常見(jiàn)病因,還應(yīng)警惕LPAS可能。

    LPAS可合并其它心血管畸形以及心外系統(tǒng)畸形。本研究中以動(dòng)脈導(dǎo)管未閉、房間隔缺損、室間隔缺損等簡(jiǎn)單先天性心臟病為主,也可合并法樂(lè)四聯(lián)癥等復(fù)雜先天性心臟病,個(gè)別合并迷走右鎖骨下動(dòng)脈、右位主動(dòng)脈弓合并迷走左鎖骨下動(dòng)脈等其他類(lèi)型血管環(huán)。本研究患兒合并的心外畸形涉及消化、骨骼及泌尿系統(tǒng),也有報(bào)道合并21-三體綜合征等[5]。故在對(duì)LPAS診斷過(guò)程中,應(yīng)同時(shí)注意對(duì)其他系統(tǒng)進(jìn)行檢查。

    LPAS缺少典型的心血管系統(tǒng)癥狀、體征,診斷主要依靠影像學(xué)檢查,本研究患兒全部經(jīng)超聲心動(dòng)圖和(或)增強(qiáng)CT確診,其中超聲心動(dòng)圖診斷準(zhǔn)確率較高(96.1%,49/51),具有簡(jiǎn)便易行、無(wú)創(chuàng)的優(yōu)點(diǎn)[6],是LPAS篩查以及術(shù)后隨訪的首選方法,但不能顯示毗鄰結(jié)構(gòu)、評(píng)估氣道情況,有所局限。本研究患兒均通過(guò)增強(qiáng)CT確診,發(fā)現(xiàn)氣管狹窄發(fā)生率高(80.0%,41/51),為術(shù)前評(píng)估提供了重要信息[7]。行支氣管鏡檢查患兒中,近半數(shù)(47.1%,16/34)為“環(huán)-吊帶復(fù)合體”,環(huán)狀氣管軟骨環(huán)依靠支氣管鏡下診斷,故LPAS患兒應(yīng)盡可能行支氣管鏡檢查,有利于診斷和治療[8]。

    LPAS手術(shù)治療分為血管畸形和氣管畸形的矯治。本研究除1例外院術(shù)后患兒,均體外循環(huán)下行左肺動(dòng)脈移植術(shù)。左肺動(dòng)脈移植術(shù)的難點(diǎn)在于預(yù)防術(shù)后遠(yuǎn)期狹窄,我們的經(jīng)驗(yàn)是術(shù)中充分游離左肺動(dòng)脈遠(yuǎn)端,避免張力過(guò)高,與主肺動(dòng)脈進(jìn)行端側(cè)吻合時(shí)防止左肺動(dòng)脈扭曲。自體心包補(bǔ)片可用于加寬左肺動(dòng)脈[9],但其不能與血管同步生長(zhǎng),遠(yuǎn)期可能出現(xiàn)再狹窄[10],故本研究中未加用心包片于肺動(dòng)脈開(kāi)口成型。超聲心動(dòng)圖隨訪至術(shù)后1年,左肺動(dòng)脈內(nèi)徑增加,發(fā)育改善,左肺動(dòng)脈開(kāi)口流速<2 m/s,提示尚無(wú)明顯狹窄。最長(zhǎng)1例隨訪至術(shù)后5年,左肺動(dòng)脈流速<1 m/s。

    氣管狹窄的處理是LPAS手術(shù)難點(diǎn),目前對(duì)是否手術(shù)仍有爭(zhēng)議。有學(xué)者認(rèn)為左肺動(dòng)脈移植術(shù)可改善絕大多數(shù)患兒的呼吸道癥狀[11],而氣管成形術(shù)后易出現(xiàn)肉芽組織增生、氣管再狹窄、吻合口瘺、氣管軟化等并發(fā)癥,有研究表明兒童能夠承受正常氣管直徑50%的狹窄程度[12]。“環(huán)-吊帶復(fù)合體”患兒,可生存至學(xué)齡期,甚至成年后進(jìn)行氣管手術(shù)[13-14]。

    也有研究表明氣管成形術(shù)安全有效,遠(yuǎn)期療效較好[15-16]。氣管手術(shù)指征目前尚未統(tǒng)一,“環(huán)-吊帶復(fù)合體”可作為一期氣管成形術(shù)的指征[17],狹窄氣管內(nèi)徑小于3 mm應(yīng)同期行氣管矯治術(shù)[18],另外,氣管直徑/狹窄段長(zhǎng)度比值也可作為手術(shù)指征[19]。目前普遍認(rèn)為滑動(dòng)氣管成形術(shù)保留正常黏膜的血液供應(yīng),術(shù)后肉芽組織發(fā)生率低,能最大限度減少術(shù)后并發(fā)癥,提高生存率。

    本研究非氣管手術(shù)組患兒,大部分預(yù)后較好,術(shù)后呼吸道癥狀有不同程度改善,8.5%(4/47)術(shù)后呼吸衰竭難以糾正,拔管困難,放棄繼續(xù)治療。其中2例有“環(huán)-吊帶復(fù)合體”,1例氣管軟化,1例氣管重度狹窄,提示未處理的氣管異??赡転長(zhǎng)PAS預(yù)后不良的影響因素,今后治療中應(yīng)注重對(duì)上述氣道異常處理。

    氣管狹窄需要多學(xué)科合作治療,支氣管鏡在診治過(guò)程中發(fā)揮重要作用[20],鏡下氣管支架手術(shù)操作時(shí)間短、見(jiàn)效快、損傷小。氣管支架組中2例療效不佳患兒同時(shí)存在主氣管及一側(cè)主支氣管的重度狹窄,提示氣管支架手術(shù)在氣管多處嚴(yán)重狹窄時(shí)療效不佳,這種情況下,采用滑動(dòng)氣管成形術(shù),使狹窄處氣管管徑加倍,有可能取得較好的療效。氣管支架治療后早期易出現(xiàn)肉芽組織增生、壞死粘膜組織脫落阻塞氣管,表現(xiàn)為突發(fā)的呼吸困難加重,需嚴(yán)密監(jiān)測(cè),嚴(yán)格呼吸道管理,積極霧化治療抑制炎癥反應(yīng),及時(shí)清理肉芽組織及壞死上皮。本研究中另2例患兒,術(shù)后早期曾有輕度呼吸困難,定期支氣管鏡下清除肉芽組織,球囊擴(kuò)張氣道,支架內(nèi)皮化良好,遠(yuǎn)期效果較滿(mǎn)意。氣管支架術(shù)后2~3個(gè)月,如無(wú)呼吸道梗阻癥狀及感染征象,CT氣道重建無(wú)狹窄,可取出支架;如果支架內(nèi)皮化良好,可長(zhǎng)期存留[21]。

    LPAS是一種少見(jiàn)的先天性血管畸形,多在嬰幼兒期以呼吸道癥狀就診,常合并氣管狹窄。診斷首選超聲心動(dòng)圖篩查,CT、支氣管鏡進(jìn)一步明確診斷。LPAS矯治術(shù)可緩解大多數(shù)患兒氣管壓迫癥狀,氣道梗阻明顯可行氣管支架手術(shù),遠(yuǎn)期效果較滿(mǎn)意,但氣管多處嚴(yán)重狹窄者效果不佳?!碍h(huán)-吊帶復(fù)合體”、重度氣管狹窄等患兒預(yù)后不良,可考慮行氣管成形術(shù)。本研究局限性在于欠缺術(shù)后氣管評(píng)價(jià)指標(biāo),擬于今后隨訪中增加CT氣道重建,了解氣管恢復(fù)情況。

    利益沖突:所有作者均聲明不存在利益沖突

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