兒童手掌孤立性環(huán)狀肉芽腫一例

吳 梅 謝 凱 王紅蕾 盧憲梅

環(huán)狀肉芽腫是慢性、良性且通常具有自限性的肉芽腫性皮膚病，典型的臨床表現(xiàn)為好發(fā)于肢端的弧形或者環(huán)形斑塊。臨床上有不同的亞型，孤立性的皮損是局限型的少見類型。皮損通常發(fā)生于肢端的伸側(cè)，很少發(fā)生于面部及手掌，手掌孤立性環(huán)狀肉芽腫更少見。現(xiàn)報道1例發(fā)生于手掌的孤立性環(huán)狀肉芽腫，并對以往發(fā)生于手掌的環(huán)狀肉芽腫進行文獻復(fù)習(xí)。

臨床資料患兒，女，7歲。左手起皮疹1年。家長敘述1年前左手掌出現(xiàn)丘疹，逐漸擴大成環(huán)狀，無明顯自覺癥狀。既往當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷真菌感染給予外用抗真菌藥物(特比萘芬乳膏)，無效。體格檢查：系統(tǒng)查體未見異常。皮膚科查體：左手掌見暗紅色環(huán)狀斑塊，表面光滑，無鱗屑(圖1)。輔助檢查：血常規(guī)、生化常規(guī)無異常。皮膚組織病理：環(huán)狀肉芽腫(圖2)。

診斷：環(huán)狀肉芽腫。

治療：外用糠酸莫米松乳膏，每日兩次。

圖1 左手掌暗紅色環(huán)狀斑塊，表面光滑，無鱗屑圖2 2a：表皮大致正常，真皮中層、淺層、深層可見局灶性膠原纖維變性，變性的膠原纖維周圍可見柵欄狀排列的組織細(xì)胞、淋巴細(xì)胞浸潤。散在嗜酸粒細(xì)胞(HE,×40)；2b：真皮深層近脂肪層上方可見灶性膠原纖維變性，變性的膠原纖維周圍可見組織細(xì)胞呈柵欄狀排列，并可見淋巴細(xì)胞浸潤，散在嗜酸粒細(xì)胞(HE,×200)

討論環(huán)狀肉芽腫通常分為6型：局限型，泛發(fā)型，穿通型，皮下型，丘疹型和斑片型。其中局限型最為常見，而孤立性單發(fā)的皮損是局限型的少見類型。肢端的伸側(cè)，如肘膝/指關(guān)節(jié)的伸側(cè)常見受累。皮損分布大致情況為：60%的患者僅限于手及手臂，20%位于下肢和足部，7%位于四肢，5%位于軀干及其他部位。發(fā)生于手部的皮損多數(shù)位于手背，手掌受累較為少見。1994年Barksdale等[1]報道了13例合并惡性淋巴瘤的環(huán)狀肉芽腫，4例皮損發(fā)生于少見部位，如手掌、足底和手指的掌側(cè)，其中3例患者皮損伴有疼痛。13例患者中共有5例伴疼痛，皮損的形態(tài)表現(xiàn)為結(jié)節(jié)、丘疹和紅斑，2例類似于結(jié)節(jié)性紅斑。此后有數(shù)篇手掌部環(huán)狀肉芽腫的報道[2-9]。2012年Gutte等[5]報道的7例患者中，3例皮損有假性水皰，2例紅色丘疹，1例角化性丘疹伴有中央角栓，1例角化性丘疹伴有領(lǐng)圈狀鱗屑；其中1例累及指甲，甲萎縮,甲變成黑色，可見Beau’s 線。疼痛是最常見的癥狀，其次是瘙癢。由于皮損多形，容易誤診，其中5例誤診，2例為皮下型[3,4]，1例為穿通型[5]。既往文獻報道共計18例，其中年齡最小2歲，16例為多發(fā)性皮損，2例為單發(fā)性皮損。16例多發(fā)性皮損患者中7例伴有疼痛，皮損多形，容易誤診。統(tǒng)計的18例患者中女性10例，男性8例；4例合并淋巴瘤，1例伴有糖尿病，1例有結(jié)節(jié)病，1例有類風(fēng)濕關(guān)節(jié)炎，1例合并皮肌炎，1例發(fā)病前數(shù)周有局部燙傷史，1例背部疼痛口服過雙氯芬酸鈉，1例有口服避孕藥史，其余7例無合并癥及誘發(fā)因素。單發(fā)于手掌的環(huán)狀肉芽腫非常罕見，目前英文文獻報道僅有2例，首例為2008年Imamura等[8]報道的合并皮肌炎且長期不愈的手掌單發(fā)環(huán)狀肉芽腫，病程長達6年；第2例為Na等[9]于2014年報道發(fā)生于健康男孩的手掌單發(fā)環(huán)狀肉芽腫。檢索國內(nèi)文獻，趙暉等[10]報道發(fā)生于手指掌側(cè)的穿通型環(huán)狀肉芽腫。目前國內(nèi)尚未見手掌的孤立性環(huán)狀肉芽腫的報告，這可能與該類型臨床罕見有關(guān)。關(guān)于單發(fā)于手掌的孤立性環(huán)狀肉芽腫與其他部位的環(huán)狀肉芽腫臨床及預(yù)后是否存在差別，需臨床上進一步積累病例及觀察。