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    MRI診斷先天性肛門直腸畸形的價值

    2018-01-24 00:39:24朱才娣肖新蘭丁山周俊霖吳主強黃金獅
    放射學(xué)實踐 2018年1期
    關(guān)鍵詞:盲端狀面橫紋肌

    朱才娣, 肖新蘭, 丁山, 周俊霖, 吳主強, 黃金獅

    先天性肛門直腸畸形(anorectal malformation,ARM)是一組包括廣泛的疾病譜,是新生兒常見的先天性畸形,發(fā)病率為1/5000~1/1500,可累及多個器官畸形,常合并心血管、胃腸道、骨骼肌肉系統(tǒng)、脊髓及泌尿生殖系統(tǒng)畸形等[1,2],也可為某些聯(lián)合體畸形的一部分,如VACTERL聯(lián)合癥[3]。因此,對該類患兒,應(yīng)全面評價ARM類型、瘺的有無、瘺的位置、橫紋肌復(fù)合體發(fā)育情況以及伴發(fā)其他器官畸形,對手術(shù)方式的選擇極其關(guān)鍵。近年來,隨著MRI技術(shù)的不斷改進(jìn),臨床上越來越多應(yīng)用MRI診斷ARM類型及伴發(fā)的畸形情況。本文回顧性分析27例ARM患兒的MRI表現(xiàn),并與手術(shù)情況進(jìn)行對照分析,旨在探討MRI在ARM診斷中的價值。

    材料與方法

    1.病例資料

    搜集2014年12月-2015年12月本院收治的27例ARM患兒,均經(jīng)手術(shù)證實,其中男18例,女9例,年齡1天~6個月18天,平均(14.9±1.0)天,足月兒23例,早產(chǎn)兒3例,低體重兒1例。出生后均發(fā)現(xiàn)無肛來院就診,9例通過臨床體檢發(fā)現(xiàn)有瘺,其中2例可見尿道內(nèi)有胎糞排出,7例可見會陰瘺口內(nèi)有胎糞排出,出現(xiàn)不同程度尿液渾濁。10例合并先天性心臟病,其中卵圓孔未閉1例,房間隔缺損6例,室間隔缺損7例,動脈導(dǎo)管未閉4例,肺動脈高壓3例,左上腔靜脈殘存1例,其中2例合并21-三體綜合癥,2例合并多指畸形。

    2.檢查方法

    患兒檢查前30 min口服10%水合氯醛(劑量0.5 mL/kg)鎮(zhèn)靜,原始肛門窩處用魚肝油作為體表標(biāo)記,取仰臥位,臀部及下肢擺正。27例患兒均采用GE HDXT 1.5T超導(dǎo)型MRI掃描儀器進(jìn)行掃描,采用心臟相控陣線圈進(jìn)行腹部及盆腔掃描,采用自旋回波(SE)序列,分別行矢狀面T1WI、T2WI及短反轉(zhuǎn)時間的反轉(zhuǎn)恢復(fù)脈沖(short T1inversion recovery,STIR)序列,軸面及冠狀面T1WI、T2WI掃描,軸面掃描平行于恥骨尾骨線(即PC線),掃描范圍上至盆腔入口,下至肛門魚肝油標(biāo)志處,冠狀面以肛管為中心,垂直于PC線進(jìn)行掃描,掃描參數(shù):軸面T1WI,TR 580 ms,TE 15 ms,激勵次數(shù)2次,視野24 cm×24 cm,矩陣320×224,采用快速自旋回波( fast spin echo,F(xiàn)SE)序列,并采用STIR序列行脂肪抑制掃描;冠狀面、矢狀面T1WI,TR 600 ms,TE 15 ms,激勵次數(shù)2次,視野26 cm×26 cm,矩陣320×224,采用FSE序列;冠狀面、矢狀面、軸面T2WI,TR 3540 ms,TE 120 ms,激勵次數(shù)2次,視野26 cm×26 cm,矩陣288×224,采用FSE序列。所有圖像均傳送至ADW4.6工作站進(jìn)行后處理。

    3.ARM類型、瘺及橫紋肌復(fù)合體發(fā)育情況的評定標(biāo)準(zhǔn)

    由1位MRI診斷經(jīng)驗豐富的副主任醫(yī)師和1位高年資主治醫(yī)師共同閱讀MRI圖像,定性指標(biāo):矢狀面圖像上判斷ARM類型、瘺的有無、瘺的位置,軸面及冠狀面圖像上判斷橫紋肌復(fù)合體發(fā)育及其他畸形情況。定量指標(biāo):矢狀面圖像上判斷直腸盲端的位置,以PC線為標(biāo)準(zhǔn)判斷ARM類型,測量直腸盲端距PC線的距離以及直腸盲端距肛門標(biāo)記處的距離。本研究橫紋肌復(fù)合體的形態(tài)學(xué)參閱盆底局部解剖學(xué)及相關(guān)文獻(xiàn)報道[4-6],分為三個等級:①發(fā)育好。邊界清楚、信號均勻,形態(tài)規(guī)則,呈塊狀、條帶狀;②發(fā)育良好。邊界尚可,兩側(cè)不對稱,信號不均勻,呈細(xì)條帶樣;③發(fā)育差。邊界不整齊,信號模糊,形態(tài)不規(guī)則,呈線樣。

    結(jié)果

    27例ARM患兒中,MRI矢狀面及冠狀面圖像可清楚顯示直腸盲端與PC線的關(guān)系,以及距肛門標(biāo)記處的距離,以此判斷ARM類型。27例ARM中,高位型10例(37%,圖1),直腸盲端位于PC線上方,距PC線距離為(9.36±6.8) mm,直腸盲端距肛門標(biāo)記處距離為(30.8±6.0) mm;中位型5例(18.6 %,圖2),直腸盲端位于PC線附近,距PC線附近距離為(3.3±2.0) mm,直腸盲端距肛門標(biāo)記處距離為(18.9±1.0) mm;低位型12例(44.4%,圖3),直腸盲端位于PC線下方,直腸盲端距PC線下距離為(21.7±2.9) mm,直腸盲端距肛門標(biāo)記處距離為(6.25±2.0) mm。27例ARM患兒中,15例中高位型行結(jié)腸造瘺術(shù)、肛門成形術(shù)及后期腸吻合術(shù),12例低位型行肛門成形術(shù)。手術(shù)探查發(fā)現(xiàn),10例高位型ARM直腸盲端位于恥骨直腸肌環(huán)上方,5例中位型ARM盲端位于恥骨直腸肌環(huán)附近,部分穿過直腸恥骨肌環(huán),12例低位型ARM盲端位于恥骨直腸肌環(huán)下方,MRI診斷ARM類型與手術(shù)的符合率達(dá)100%。

    27例ARM中,軸面T1WI、T2WI及STIR可清晰顯示橫紋肌復(fù)合體發(fā)育情況,冠狀面T2WI可較好顯示肛提肌及肛門括約肌,因肌肉體積較小,各肌肉分辨困難且部分重疊。中高位型ARM中MRI顯示3例橫紋肌復(fù)合體發(fā)育較好,12例發(fā)育差,低位型ARM中MRI顯示7例橫紋肌復(fù)合體發(fā)育好,1例發(fā)育較好,4例發(fā)育差。共20例(74%,20/27)存在不同程度的橫紋肌復(fù)合體發(fā)育異常(圖4、5),7例橫紋肌復(fù)合體發(fā)育良好(26%,7/27,圖6)。20例冠狀面及軸面T1WI、T2WI、STIR圖像顯示兩側(cè)橫紋肌復(fù)合體肌肉組織不對稱、肌腹薄、邊緣不規(guī)則,可見脂肪組織信號。手術(shù)探查發(fā)現(xiàn),15例中高位型ARM患兒在二期肛門成形術(shù)中7例發(fā)現(xiàn)肛門部橫紋肌復(fù)合體發(fā)育較好,術(shù)中用刺激儀刺激,肌肉收縮較好,10例發(fā)現(xiàn)肛門部橫紋肌復(fù)合體發(fā)育差,術(shù)中用刺激儀刺激,僅見微弱肌肉收縮;12例低位型ARM患兒均行肛門成形術(shù)(圖7),10例發(fā)現(xiàn)肛門部橫紋肌復(fù)合體發(fā)育好,術(shù)中用刺激儀刺激,肌肉收縮強有力,2例發(fā)現(xiàn)肛門部橫紋肌復(fù)合體發(fā)育較好(表1)。術(shù)后,對本組27例患兒進(jìn)行了1~2年隨訪,17例排便功能良好,9例存在不同程度的排便困難,1例合并先天性心臟病患兒死亡。

    圖1 男,1天, 高位型ARM,矢狀面T1WI示直腸盲端位于PC線(白線)上方,直腸盲端充滿胎糞,呈高信號。 圖2 男,1天,中位型ARM,矢狀面T1WI示直腸盲端位于PC線(白線)附近,直腸盲端充滿胎糞,呈高信號,體表肛門窩標(biāo)記魚肝油丸,呈高信號。 圖3 女,1天,低位型ARM,矢狀面T1WI示直腸盲端位于PC線(白線)下方,直腸盲端充滿胎糞,呈高信號。 圖4 平掃T2WI示橫紋肌復(fù)合體發(fā)育差,邊界不整齊,信號模糊,形態(tài)不規(guī)則,呈線樣(箭),可見脂肪信號。 圖5 平掃T2WI示橫紋肌復(fù)合體發(fā)育較好,兩側(cè)肛提肌不對稱(箭),左側(cè)肌腹較薄。

    表1 ARM患兒橫紋肌復(fù)合體發(fā)育情況 (例)

    27例ARM中伴有瘺管19例(70%),其中尿道瘺6例(圖8),會陰瘺8例(圖9),膀胱瘺2例,陰道瘺2例,陰囊根部體表瘺1例,均經(jīng)手術(shù)證實。MRI可清晰顯示10例瘺管,診斷符合率為53%(10/19),,其中尿道瘺4例,會陰瘺4例,膀胱瘺1例,陰道瘺1例;9例漏診,其中2例尿道瘺患兒只顯示直腸盲端呈鳥嘴樣改變,瘺管顯示不清,余7例瘺管顯示不清 (表2)。

    27例ARM中,MRI明確診斷10例(37%)伴發(fā)畸形。10例高位型ARM中有4例MRI明確診斷伴發(fā)畸形,其中1例伴脊髓低位、尾骨發(fā)育不良及臍尿管畸形,1例伴右腎積水,1例伴卵巢囊腫,1例伴右腎積水及尾骨發(fā)育不良;5例中位型ARM中有4例MRI明確診斷伴發(fā)畸形,其中1例伴雙側(cè)鞘膜積液,1例伴腎積水,1例伴融合腎及雙側(cè)鞘膜積液,1例伴左腎積水及尾骨發(fā)育不良;12例低位型ARM有2例MRI明確診斷伴發(fā)畸形,其中1例伴融合腎,1例伴雙腎積水。

    圖6 平掃T2WI示兩側(cè)橫紋肌復(fù)合體發(fā)育好,兩側(cè)對稱,形態(tài)規(guī)則(箭)。圖7 女,5天,低位型,會陰部肛門成形術(shù)。 圖8 男,3天,矢狀面T2WI示直腸盲端前方線狀瘺管,與尿道相連,呈稍高信號(箭)。 圖9 女,2天,矢狀面T1WI示直腸盲端線狀瘺管,會陰部可見瘺口,呈稍高信號(箭)。

    方法診斷正確漏診合計MRI10919手術(shù)19019

    討 論

    ARM是一組相對復(fù)雜的先天性畸形,可以累及多個器官,常伴發(fā)心血管、胃腸道、骨骼肌肉系統(tǒng)、脊髓及泌尿生殖系統(tǒng)畸形等,是胚胎發(fā)育期遺傳因素和環(huán)境因素共同作用的結(jié)果。1984年Wingspread 分類[1]根據(jù)直腸盲端相對于肛提肌的位置,將ARM分為高、中和低位3種類型以及非常少見的一穴肛。高位型ARM:直腸盲端位于肛提肌以上,與肛門皮膚距離>20 mm;中位型ARM:直腸盲端位于肛提肌附近,部分穿過肛提肌,與肛門皮膚距離在15~20 mm之間;低位型ARM:直腸盲端位于肛提肌以下,與肛門皮膚距離<15 mm。目前,低位型ARM患兒不管有無瘺的存在,常在出生后2~3 d行會陰部肛門成形術(shù),對中高位型ARM伴畸形的患兒一般采用結(jié)腸造瘺術(shù)[7],在后期行后縱入路肛門成形術(shù)或腹腔鏡下經(jīng)腹會陰直腸肛門成形術(shù)等。本組27例ARM患兒中,12例低位型行會陰部肛門成形術(shù),15例中高位型進(jìn)行了多期手術(shù),手術(shù)探查發(fā)現(xiàn),10例高位型直腸盲端位于恥骨直腸肌環(huán)上方,5例中位型盲端位于恥骨直腸肌環(huán)附近,部分穿過直腸恥骨肌環(huán),12例低位型盲端位于恥骨直腸肌環(huán)下方,MRI診斷ARM類型與手術(shù)的符合率達(dá)100%。

    ARM患兒多伴有橫紋肌復(fù)合體發(fā)育異常,包括肛提肌和肛門括約肌,肛提肌主要由髂尾肌、恥尾肌和恥骨直腸肌構(gòu)成,肛提肌整體上由許多細(xì)小的帶狀肌束呈疊瓦狀相互覆蓋,鋪張而成的一對四邊形的薄片肌,用力時均向外下呈弧形伸長、變薄[8],與排便功能密切相關(guān),發(fā)育良好的橫紋肌復(fù)合體可在冠狀面、矢狀面及軸面圖像上進(jìn)行評價。由于本組患兒年齡較小,各肌肉體積較小且分辨困難,因此由1位診斷經(jīng)驗豐富的副主任醫(yī)師和1位高年資主治醫(yī)師共同閱讀MRI圖像,研究并觀察橫紋肌復(fù)合體形態(tài),并參閱盆底局部解剖學(xué)及相關(guān)文獻(xiàn)報道[4-6],在軸面及冠狀面圖像上對橫紋肌復(fù)合體進(jìn)行評價,描述肌肉的發(fā)育程度,將其分為三類,即發(fā)育好、較好及差。本組27例患兒中20例冠狀面及軸面T1WI、T2WI、STIR顯示兩側(cè)橫紋肌復(fù)合體肌肉組織不對稱、肌肉厚度變薄、邊緣不規(guī)則,可見脂肪組織信號,與文獻(xiàn)報道相符[9]。湯紹濤等[6]對39例ARM患兒的橫紋肌復(fù)合體進(jìn)行測量,低、中位型患兒肌肉發(fā)育指數(shù)(muscle index,MI)分別為(0.49±0.05)和(0.47±0.05),發(fā)育良好,高位型患兒MI為(0.28±0.06),僅部分發(fā)育不良,與正常對照組進(jìn)行比較,年齡越小,直腸肛管周圍橫紋肌復(fù)合體肌肉越薄,僅數(shù)毫米。本組病例大多為新生兒,各肌肉體積小且分辨困難,只從形態(tài)學(xué)觀察橫紋肌復(fù)合體的發(fā)育情況。本組27例ARM中,軸面T1WI、T2WI及STIR可顯示橫紋肌復(fù)合體的發(fā)育情況,結(jié)果顯示7例橫紋肌復(fù)合體發(fā)育好,4例發(fā)育較好,16例發(fā)育差,與術(shù)中探查結(jié)果相比,10例橫紋肌復(fù)合體發(fā)育好,7例較好,10例發(fā)育差。MRI評價高位型ARM橫紋肌復(fù)合體發(fā)育情況與手術(shù)完全相符,5例中位型中2例誤評價為橫紋肌復(fù)合體發(fā)育差,12例低位型中4例誤評價為發(fā)育差,分析MRI評價橫紋肌復(fù)合體發(fā)育情況較手術(shù)評價低的原因,可能與以下因素有關(guān):①本組絕大部分病例均在新生兒期,橫紋肌復(fù)合體體積較小,且各肌肉分辨困難,部分重疊;②新生兒期橫紋肌復(fù)合體發(fā)育不完善,存在不均衡性;③對新生兒期ARM患兒橫紋肌復(fù)合體發(fā)育缺乏量化測量的客觀標(biāo)準(zhǔn);④未設(shè)立正常新生兒期對照組。相關(guān)研究顯示,在MRI檢查中,男性低位型ARM通常有正?;驇缀跽5臋M紋肌復(fù)合體,發(fā)育較好,直腸末端通常位于橫紋肌復(fù)合體的中心;女性ARM合并會陰瘺或前庭瘺通常為低位型,且橫紋肌復(fù)合體發(fā)育好[9,10]。本組男性低位型和女性低位型伴會陰瘺或前庭瘺的患兒,MRI顯示橫紋肌復(fù)合體發(fā)育好或較好,且與術(shù)中探查相符。隨訪發(fā)現(xiàn),12例低位型ARM患兒排便功能良好,15例中高位型中5例排便功能較好,9例存在不同程度的排便困難,1例合并先天性心臟病患兒死亡。

    2005年,Krickenbeck分類[11]根據(jù)ARM有無瘺的存在、瘺的類型和位置以及直腸窩的位置進(jìn)行了新分類,根據(jù)瘺的類型分為五種:直腸會陰瘺、直腸前庭瘺、直腸尿道球部瘺、直腸尿道前列腺瘺和直腸膀胱瘺,同時,該分類方法包括泄殖腔畸形、肛門狹窄及罕見區(qū)域變異。雖然Wingspread分類和Krickenbeck分類有些相似,但Krickenbeck分類對術(shù)前評估、敘述瘺的類型更詳細(xì),更有利于制定個性化的手術(shù)治療方式[11]。通過矢狀面及軸面T1WI、T2WI可增加瘺的檢出率,可顯示直腸盲端與會陰部、膀胱、尿道或陰道之間的線狀高信號[12]。據(jù)文獻(xiàn)報道,肛門閉鎖位置越高,伴發(fā)瘺的概率越大,以男性ARM合并瘺多見[13]。本組27例ARM中,伴有瘺管19例(70%),以會陰瘺最常見(30%),其次為尿道瘺(22%)、膀胱瘺(7%)、陰道瘺(7%)、陰囊根部體表瘺(4%);低位型ARM主要以會陰瘺為主(29%),高、中位ARM以伴膀胱、尿道及陰道瘺為主(40%)。本組19例伴瘺病例中,MRI顯示10例,檢出率為53%,余9例瘺管顯示不明確或未見顯示,檢出率與楊復(fù)賓等[14]的結(jié)果基本一致,但較陳靜等[15]的結(jié)果偏低,可能與瘺管的位置、走形、形態(tài)及瘺管堵塞等有關(guān),

    ARM常伴發(fā)其他器官畸形,其發(fā)生率為28%~72%,也可為某些復(fù)合體畸形的一部分,因此,患兒在出生時應(yīng)該詳細(xì)檢查,而其他器官畸形往往決定患兒的最終預(yù)后及生活質(zhì)量。最常見的伴發(fā)畸形為泌尿生殖系統(tǒng)畸形,發(fā)生率為26%~50%,其次為脊柱及脊髓畸形,再次為消化道、心臟及其他畸形[16]。對于新生兒和嬰幼兒,除常規(guī)MRI掃描方位外,矢狀面掃描范圍應(yīng)包括全脊柱及后顱窩,如有異常應(yīng)加掃冠狀面和軸面。本組27例ARM中10例(37%)伴發(fā)其他器官畸形,包括腎積水、融合腎、鞘膜積液、卵巢積液、臍尿管畸形、尾骨發(fā)育不良及脊髓低位等。據(jù)文獻(xiàn)報道[17],在ARM中,X線平片可見35%的患兒存在腰骶椎骨質(zhì)異常,MRI檢查可見53%的患兒存在脊髓或椎管的異常,而且隨著患兒年齡增長,脊柱異常的發(fā)病率增高。本組中尾骨發(fā)育不良及脊髓低位的發(fā)病率較文獻(xiàn)報道低,仍需進(jìn)一步研究, 而對于心臟、消化道及肢體等畸形還應(yīng)進(jìn)行相應(yīng)的其他檢查。

    目前,臨床診斷ARM的影像學(xué)方法包括倒立側(cè)位片、X線瘺管造影、CT及MRI,但傳統(tǒng)的影像學(xué)檢查方法存在不同程度的局限性。倒立側(cè)位片簡單易行,可以測量出直腸盲端與皮膚肛穴的距離,但胎糞粘稠且直腸內(nèi)氣體通過瘺管排出體外,容易誤診ARM類型,不能很好地顯示瘺管及其他畸形情況,也不能觀察肛周肌肉的發(fā)育情況;瘺管造影檢查對ARM發(fā)現(xiàn)瘺具有重要的診斷價值,但需要插管注入造影劑,操作繁瑣且不易施行,具有一定的放射損害;盆腔CT可觀察橫紋肌復(fù)合體及骶尾骨的發(fā)育情況[8],但具有放射損害,增加了患兒后期患病的風(fēng)險。MRI具有軟組織分辨力高、無輻射、多平面成像、多體位及多角度觀察等優(yōu)勢,可準(zhǔn)確判斷ARM類型,評價橫紋肌復(fù)合體發(fā)育情況,特別是對中高位型ARM,能準(zhǔn)確診斷其他器官、系統(tǒng)畸形,為手術(shù)方式的選擇以及術(shù)中需注意的情況提供重要信息,具有重要的臨床應(yīng)用價值。

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    《醫(yī)學(xué)影像技術(shù)考試一本通》出版發(fā)行

    由全國20余位從事醫(yī)學(xué)影像技術(shù)學(xué)臨床、教學(xué)、科研、管理的一線專家、學(xué)者編寫的《醫(yī)學(xué)影像技術(shù)考試一本通》出版發(fā)行。該書容納近4200道試題,是所有編委數(shù)十年臨床、教學(xué)的結(jié)晶,同時也是我國醫(yī)學(xué)影像技術(shù)試題庫量最大、覆蓋面最廣的考試類用書之一。該書涵蓋乳腺及數(shù)字X線成像技術(shù)、電子計算機斷層掃描技術(shù)、磁共振成像技術(shù)、數(shù)字減影血管造影及介入技術(shù)、超聲成像技術(shù)、核醫(yī)學(xué)成像技術(shù)、放射治療技術(shù)、生物醫(yī)學(xué)工程技術(shù)等相關(guān)內(nèi)容,適用于在校學(xué)生考試、入院前準(zhǔn)入制考試、"三基"考試、大型醫(yī)用設(shè)備使用人員上崗考試、職稱晉升考試等。欲購此書者,敬請登錄微店:醫(yī)學(xué)影像技術(shù)學(xué)購買。

    《CT/MR/DSA/乳腺技師業(yè)務(wù)能力考評全真模擬與精解》出版發(fā)行

    為滿足全國同仁有效地進(jìn)行CT、MR、DSA、乳腺技師業(yè)務(wù)能力考評,來自全國10余所高等醫(yī)學(xué)院校、20多所教學(xué)醫(yī)院的40余位奮戰(zhàn)在醫(yī)學(xué)影像技術(shù)學(xué)臨床、教學(xué)、科研、管理的一線專家和學(xué)者本著與時俱進(jìn)的原則,針對全國上崗考試的特點,采用最佳選擇題和多選題,專門編寫了近3000道的全真模擬試卷,這也是關(guān)于全國醫(yī)用設(shè)備使用人員(CT/MR/DSA/乳腺技師)業(yè)務(wù)能力考評(即上崗證考試)最具權(quán)威和影響力的暢銷書(已出版過2次、且在半年內(nèi)多次加印),同時也是醫(yī)學(xué)影像技術(shù)學(xué)界題庫量最大的考試類用書之一。

    第一主編不僅在401位江蘇省同仁參加全國CT上崗考試中奪得冠軍,還曾在輔導(dǎo)江蘇省同仁參加全國CT技師上崗考試中,通過率高出全國平均通過率20%左右;在輔導(dǎo)MRI技師上崗考試中,通過率高出全國平均通過率10%左右。欲購此書者,可通過微店:醫(yī)學(xué)影像技術(shù)學(xué)購買。

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