孤獨癥譜系障礙兒童共同注意行為試驗研究①

瞿玲玲，程茜

孤獨癥譜系障礙兒童共同注意行為試驗研究①

瞿玲玲，程茜

目的 研究孤獨癥譜系障礙(ASD)兒童、發(fā)育遲滯兒童和正常兒童共同注意行為的差異，以及ASD兒童共同注意行為的特點。方法 選擇2015年10月至2016年2月本院28名ASD兒童，15名發(fā)育遲滯(DD)兒童以及25名正常對照(TD)兒童為研究對象，運用半結(jié)構(gòu)化的共同注意行為試驗進行觀察，記錄并分析受試者自發(fā)性共同注意(IJA)、響應(yīng)性共同注意(RJA)。結(jié)果 ASD組IJA低水平、高水平的頻數(shù)和RJA得分均顯著低于TD組(Z〉3.063,P〈0.001)。ASD組IJA高水平頻數(shù)、RJA得分低于DD組(Z〉2.925,P〈0.017)；ASD組IJA低水平頻數(shù)較DD組低，但無顯著性差異(Z=-2.118,P〉0.017)。DD組與TD組間IJA、RJA得分相比均無顯著性差異(Z〈1.328,P〉0.017)。ASD兒童IJA低水平頻數(shù)(r=-0.552,P=0.002)、高水平頻數(shù)(r=-0.805,P〈0.001)以及RJA得分(r=-0.857,P〈0.001)與孤獨癥診斷觀察量表得分均呈負相關(guān)。各年齡組ASD兒童的IJA低水平、高水平頻數(shù)以及RJA得分均無顯著性差異(Z〈4.816,P〉0.05)。ASD組兒童高水平IJA的頻數(shù)低于低水平IJA(Z=2.787,P〈0.01)。結(jié)論 ASD兒童IJA、RJA均存在缺陷，尤其是高水平IJA缺陷明顯。ASD兒童共同注意行為表現(xiàn)個體差異大。ASD兒童共同注意缺陷與疾病嚴重程度有關(guān)，而與年齡無確切關(guān)系。

孤獨癥譜系障礙；共同注意；行為評估

孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorders,ASD)是一種以社會交流和社交互動缺陷、狹隘興趣或活動、重復(fù)刻板行為為特征的神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病[1]。自1980年起，歐美各國有關(guān)ASD患病率的報道總體呈上升趨勢。美國疾病控制與預(yù)防中心(Centers for Disease Control and Prevention,CDC)數(shù)據(jù)顯示[2]，2012年美國ASD患病率為1/68，較2002年的1/150、2006年的1/110、2008年的1/88，呈上升趨勢。近十年我國ASD患病率總體也呈上升趨勢[3]，嚴重威脅兒童身心健康。早期發(fā)現(xiàn)有利于早期診斷和干預(yù)，對其預(yù)后有積極的意義。

共同注意是指兩人共同對同一物體或事件加以注意，以分享對該物品或事件的興趣的行為，它是早期社會互動學(xué)習(xí)的基本方式[4]。近年來大多數(shù)研究者認為ASD兒童存在共同注意缺陷，而且是ASD早期的突出表現(xiàn)[5]，甚至有學(xué)者提出可以將其作為早期診斷ASD的重要指標之一。但也有研究者認為某些ASD兒童并不存在該缺陷[6]。本研究擬通過行為試驗評估，了解ASD兒童是否存在共同注意缺陷及其特點。

1 資料與方法

1.1 一般資料

選擇2015年10月至2016年2月在重慶醫(yī)科大學(xué)附屬兒童醫(yī)院兒保科和心理科就診的，由有經(jīng)驗的發(fā)育行為兒科醫(yī)師進行面談并符合以下篩查和檢查方法進行確診的兒童為研究對象。

納入標準：①年齡〈5歲；②沒有接受過訓(xùn)練；③ASD組，由有經(jīng)驗的發(fā)育行為兒科醫(yī)生臨床診斷為ASD，同時運用孤獨癥診斷觀察量表[7](Autism Diagnostic Observation Schedule,ADOS)進行評估，診斷為ASD；④發(fā)育遲滯(developmental delay,DD)組，由有經(jīng)驗的發(fā)育行為兒科醫(yī)生臨床診斷為語言發(fā)育遲滯或全面發(fā)育遲滯，同時運用蓋賽爾發(fā)育量表進行評估，前者僅語言行為異常，后者5個能區(qū)均明顯落后；⑤正常對照(typically developing,TD)組：身體健康、發(fā)育正常，同時丹佛發(fā)育篩查測試(Denver Development Screening Test,DDST)檢查正常，無精神疾病既往史及家族史。排除標準：①聽力障礙兒童；②并發(fā)重大軀體疾病及神經(jīng)系統(tǒng)疾??；③有明確病因引發(fā)的發(fā)育遲滯。剔除標準：共同注意評估過程中因哭鬧等其他原因不能完成全程評估。

最終完成評估納入研究分析的研究對象見表1。

本研究均由患兒監(jiān)護人簽署知情同意書，且通過重慶醫(yī)科大學(xué)附屬兒童醫(yī)院倫理委員會批準。

表1 三組一般資料比較

1.2 方法

1.2.1 評估方法

運用共同注意行為試驗對所有研究對象進行評估。該試驗是一種借助錄像記錄受試者行為，通過觀察兒童行為進行評分的半結(jié)構(gòu)化行為評估方法，實測時間15～20 min，通常用于檢測8～30個月兒童非語言溝通能力[8]。

本研究主要對受試兒童共同注意行為進行評估，評估包括自發(fā)性共同注意(Initiating joint attention,IJA)和響應(yīng)性共同注意(responding to joint attention,RJA)兩個方面。IJA指受試兒童主動引發(fā)他人對其感興趣的物體的注意，根據(jù)其引起共同注意的表現(xiàn)，分為低水平、高水平兩類。低水平IJA包括目光注視、注視轉(zhuǎn)換；高水平IJA包括手指指示、手指指示同時有目光注視、主動展示。RJA指受試兒童對他人發(fā)起的眼睛注視或手指指示做出回應(yīng)，以分享對事或物的興趣，包括注視跟隨、手指指示跟隨。最終根據(jù)錄像記錄兒童不同行為頻數(shù)，進行編碼分析。

1.2.2 評估過程

所有兒童均由同一接受過培訓(xùn)的主試進行評估，評估時，兒童與主試面向而坐，監(jiān)護人坐在兒童身后但不給任何提示和幫助。兒童的左、右、左后方、右后方各放置一個擋板，上面貼有圖畫。測試中主試分別使用小球、玩具車、手動玩具、發(fā)條玩具等(在兒童視線之內(nèi)但不能觸摸到)發(fā)起共同注意行為或社會互動行為，觀察并記錄兒童的反應(yīng)。將攝像機放在固定位置，調(diào)節(jié)好合適焦距，記錄整個評估過程，將錄制的全部內(nèi)容傳輸?shù)诫娔X上，以回放方式對錄像進行編碼分析。為保證研究的可信度，由研究者和1名接受過訓(xùn)練的技師，參照早期社會交流編碼表，分別對評估過程進行獨立編碼。

1.2.3 評分方法

研究對象在整個實驗過程中有相應(yīng)行為發(fā)生時，每發(fā)生一次記錄1次。IJA只需要記錄發(fā)生頻次，RJA需要記錄響應(yīng)正確的次數(shù)，同時記錄主試發(fā)起共同注意的總次數(shù)，并按以下公式記錄RJA最終成績：

1.3 統(tǒng)計學(xué)分析

采用SPSS 17.0對數(shù)據(jù)進行統(tǒng)計分析。計量資料非正態(tài)分布以[P50(P25,P75)]表示，采用秩和檢驗。根據(jù)研究者和技師評分的結(jié)果進行統(tǒng)計學(xué)分析，求得二者的一致率，本實驗評分者的一致率為0.91。顯著性水平α=0.05。

2 結(jié)果

2.1 共同注意行為

ASD組IJA低水平、高水平的頻數(shù)和RJA得分均顯著低于TD組(P〈0.001)。ASD組IJA高水平頻數(shù)、RJA得分低于DD組(P〈0.017)；ASD組IJA低水平頻數(shù)較DD組低，但無顯著性差異(P〉0.017)。DD組與TD組間IJA、RJA得分相比均無顯著性差異(P〉0.017)。見表2。

2.2 ASD兒童共同注意與ADOS得分的相關(guān)性分析

ASD兒童IJA低水平頻數(shù)(r=-0.552,P=0.002)、高水平頻數(shù)(r=-0.805,P〈0.001)以及RJA得分(r=-0.857,P〈0.001)與ADOS得分均呈負相關(guān)(P〈0.01)。

2.3 不同年齡ASD兒童共同注意的比較

各年齡組ASD兒童的IJA低水平、高水平頻數(shù)以及RJA得分均無顯著性差異(P〉0.05)。見表3。

2.4 ASD兒童高水平、低水平IJA的比較

ASD組兒童中68%(19/28)高水平IJA為0，32%(9/28)低水平IJA為0。ASD組兒童高水平IJA的頻數(shù)(秩次之和為639.500)低于低水平IJA(秩次之和為956.500)(Z=2.787,P〈0.01)。

3 討論

共同注意是一種將他人視覺注意信息和自己視覺注意信息整合并加工的能力。在生命早期，非言語社會互動主要是通過共同注意來體現(xiàn)的，嬰幼兒可以通過與成人建立共同注意行為，理解成人的意圖，與成人進行簡單的互動與非言語交流。

有研究表明，共同注意與兒童后期的語言能力、社交能力有著緊密聯(lián)系[9-10]。部分研究指出，IJA與社會偏好相關(guān)，可以預(yù)測表達性語言的能力，RJA與有目的的理解、模仿能力顯著相關(guān)，可以預(yù)測接受性語言的能力[11-13]。很多研究者發(fā)現(xiàn)，與正常兒童或發(fā)育遲滯兒童相比，ASD兒童共同注意表現(xiàn)出滯后甚至缺陷[14-15]。然而，也有研究得出不一致的結(jié)論，Camaioni等[6]對3名平均生理年齡為3歲1個月的ASD兒童進行2年左右的追蹤研究，結(jié)果發(fā)現(xiàn)，這3名ASD兒童一開始就有共同注意行為出現(xiàn)，隨著年齡的增長，其相應(yīng)共同注意行為相繼出現(xiàn)，因此得出ASD兒童共同注意缺陷是相對性的，存在個體差異。我們通過行為試驗對ASD兒童、發(fā)育遲滯兒童和正常兒童共同注意行為進行評估，有如下發(fā)現(xiàn)。

表2 三組兒童共同注意行為比較

表3 不同年齡ASD兒童共同注意比較

3.1 ASD兒童存在共同注意缺陷

本研究的ASD組兒童平均年齡為38個月，其IJA、RJA明顯差于平均年齡19個月的正常兒童，ASD兒童高水平IJA、RJA也明顯差于平均年齡31個月的發(fā)育遲滯兒童，說明ASD兒童存在IJA、RJA缺陷。他們表現(xiàn)出不能主動參與社會交往，不能用非言語手段吸引人的注意；不能理解主試的意圖，在主試叫名及指示海報、圖書時不能做出響應(yīng)。這與Dawson等[16]、Wong等[17]研究結(jié)果一致。Dawson等[16]以生理年齡匹配的72名ASD兒童、34名發(fā)育遲滯兒童和39名正常兒童為研究對象，運用兩種行為評估方法對其共同注意行為進行評估，發(fā)現(xiàn)ASD兒童IJA、RJA均差于發(fā)育遲滯兒童和正常兒童。Wong等[17]選取特殊教育學(xué)校的27名ASD兒童、28名發(fā)育遲滯兒童為研究對象，運用半結(jié)構(gòu)化的共同注意評估方法進行評估，也發(fā)現(xiàn)ASD兒童共同注意比發(fā)育遲滯兒童差。

Carpenter等[18]對24名年齡為9個月的正常嬰幼兒進行長達7個月的追蹤研究，在隨訪期間每個月都對研究對象進行共同注意方面的評估，發(fā)現(xiàn)嬰幼兒9個月開始參與共同注意，10～13個月出現(xiàn)自發(fā)性共同注意，11～13個月出現(xiàn)跟隨性共同注意。徐秀[19]認為ASD早期主要表現(xiàn)為非語言溝通能力的缺陷，需要關(guān)注是否缺乏“目光注視、聯(lián)合注意、指點行為、模仿行為、對自己名字的反應(yīng)”等正常兒童應(yīng)該出現(xiàn)的行為。我們的試驗觀察發(fā)現(xiàn)，平均年齡38個月的ASD兒童上述共同注意行為普遍存在缺陷，并且ASD兒童共同注意行為表現(xiàn)個體差異很大。因此我們認為，共同注意雖然在ASD的早期篩查中具有重要價值，但鑒于其個體差異大，影響因素多，評估過程中即使發(fā)現(xiàn)共同注意沒有異常，仍需要隨訪觀察。

3.2 ASD兒童共同注意缺陷的特點

3.2.1 病情重共同注意缺陷更明顯

本研究中所有ASD兒童均接受ADOS的評估，全部符合ADOS診斷標準。作為ASD診斷的金標準之一，通過ADOS得分高低可以直觀了解兒童疾病的嚴重程度，得分越高，疾病程度越重[20]。本研究將ASD兒童的IJA低水平、高水平頻數(shù)，RJA得分與其ADOS得分進行相關(guān)性分析，結(jié)果發(fā)現(xiàn)，ASD兒童IJA低水平、高水平頻數(shù)、RJA得分與其ADOS得分呈負相關(guān)，說明ASD兒童ADOS得分越高，即病情越重，高水平、低水平IJA，RJA均越差。這與Kalas[21]的結(jié)果一致，Kalas[21]以15名輕-中度ASD兒童和15名重度ASD兒童為研究對象，以音樂引發(fā)兒童的響應(yīng)性共同注意，同時也以音樂為干預(yù)治療方法，兩組兒童均接受簡單音符和復(fù)雜音符音樂的干預(yù)，通過3周的干預(yù)后，運用半結(jié)構(gòu)化的共同注意行為評估方法，評估兩組兒童對不同難度音樂的RJA反應(yīng)，發(fā)現(xiàn)在聽到節(jié)奏較復(fù)雜的音樂時，重度ASD組兒童共同注意明顯差于輕-中度組ASD兒童。

不同嚴重程度ASD兒童臨床表現(xiàn)差別很大，干預(yù)效果不一，了解其共同注意行為存在差異，可能對臨床的干預(yù)治療有指導(dǎo)意義，Kalas[21]提出應(yīng)該根據(jù)疾病嚴重程度選擇不同難度的音樂干預(yù)以獲得更好的療效。但是國內(nèi)外關(guān)于ASD不同嚴重程度共同注意差異的研究不多，如何針對不同程度ASD兒童共同注意的具體差異表現(xiàn)進行干預(yù)，有待今后進一步研究。

3.2.2 ASD兒童共同注意缺陷與年齡無確切關(guān)系

目前對于孤獨癥兒童共同注意整體發(fā)展軌跡有較一致的研究結(jié)果：IJA從學(xué)前期到青春期都始終存在缺陷，而RJA則逐漸趨于正常[22-23]。但我們的研究卻發(fā)現(xiàn)，不同年齡組ASD兒童低水平IJA、高水平IJA、RJA均無明顯差異。這與國外的一些報道有所不同。Naber等[22]采用縱向研究法，追蹤11名ASD兒童、10名發(fā)育遲滯兒童、8名正常兒童在24～42個月間共同注意行為的發(fā)展。結(jié)果發(fā)現(xiàn)24月齡時，ASD兒童多種形式共同注意較其他兩組明顯缺陷，但42月齡時，除了視覺共同注意外，其他共同注意水平與對照組比較無明顯差異。說明共同注意是隨年齡增長而發(fā)展變化的?？赡芘c如下因素有關(guān)：一方面我們并非縱向研究，是橫斷面比較不同年齡段不同個體的共同注意行為；另一方面不同ASD個體認知水平也是造成差異的原因[24]，有待今后擴大樣本量，平衡智力認知水平并縱向研究進一步觀察。

本研究中，雖然各年齡組間比較共同注意差異沒有統(tǒng)計學(xué)意義，但4歲組與2歲組差別較大，前者IJA、RJA差于后者，分析兩組兒童基本信息發(fā)現(xiàn)，4歲組ASD兒童其ADOS總體得分明顯高于2歲組，再次說明ASD兒童共同注意與疾病嚴重程度密切相關(guān)。

3.2.3 ASD兒童高水平IJA缺陷明顯

ASD兒童的行為表現(xiàn)和其認知水平是密切相關(guān)的。高水平IJA對認知水平要求更高，在正常兒童共同注意發(fā)展歷程中，高水平IJA出現(xiàn)一般也稍晚于低水平IJA，所以從理論上說，在一定的認知水平前提下，ASD兒童高水平IJA缺陷應(yīng)該更明顯，本試驗結(jié)果也證實這一點。

本研究結(jié)果顯示，ASD組高水平IJA明顯差于低水平IJA；被試中2/3的ASD兒童沒有手指指示、手指指示并發(fā)眼神注視、主動展示等高水平IJA行為。ASD組兒童高水平IJA明顯差于發(fā)育遲滯組，但低水平IJA二者差異無統(tǒng)計學(xué)意義。以上結(jié)果均說明ASD兒童以高水平IJA缺陷更突出。陳玉美等[25]的研究結(jié)果也支持我們的觀點，他們對平均生理年齡為(40.23±14.37)個月的31名ASD兒童進行共同注意的試驗研究發(fā)現(xiàn)，ASD幼兒存在目光注視和注視轉(zhuǎn)換等低水平IJA，但自發(fā)性手指指示行為、主動展示行為等高水平IJA的平均發(fā)生率幾乎為0。

目前國外針對ASD兒童共同注意的研究已經(jīng)十分豐富，但研究結(jié)果差異還較大。本研究通過對不同程度ASD兒童、發(fā)育遲滯兒童和正常兒童共同注意的評估，證實ASD兒童IJA、RJA均存在缺陷，以高水平IJA缺陷為主；與疾病嚴重程度有關(guān)，與年齡無確切關(guān)系。進一步研究需擴大樣本量、控制生理年齡、智力水平、語言能力等相關(guān)因素，進行長時間追蹤的縱向隨訪。

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Behavior Evaluation of JointAttention in Children withAutism Spectrum Disorders

QU Ling-ling,CHENG Qian
1.Child Health Care Department,Children's Hospital of Chongqing Medical University,Chongqing 400014,China;2.Ministry of Education Key Laboratory of Child Development and Disorders,Chongqing 400014,China;3.Science and Technology Cooperation Base of Child Development and Critical Disorders,Chongqing 400014,China;4.Chongqing Key Laboratory of Cognitive Development and Learning Disability Translational Medicine,Chongqing 400014,China

Objective To compare the joint attention among children with autism spectrum disorders(ASD),developmental delay(DD)and typically development(TD)to explore the characteristic of joint attention in children with ASD.Methods From October,2015 to February,2016,28 ASD children,15 DD children and 25 TD children were administered in joint attention tasks.The initiating joint attention(IJA)and the responding to joint attention(RJA)were recorded and analyzed.Results The frequence of both low and high level of IJA and the score of RJA were significantly less in the children with ASD than with TD(Z〉3.063,P〈0.001).The frequence of high level of IJA and RJA were less in the children with ASD than with DD(Z〉2.925,P〈0.017),and no significant difference was found in the frequence of low level of IJA(Z=-2.118,P〉0.017).There was no significant difference in the frequence of both IJA and RJA between children with DD and TD(Z〈1.328,P〉0.017).The frequence of low level(r=-0.552,P=0.002)and high level(r=-0.805,P〈0.001)of IJA,and the score of RJA(r=-0.857,P〈0.001)were negatively correlated with the score of Autism Diagnostic Observation Schedule(ADOS).No significant difference was found in the frequence of both IJA and RJA among ASD children with different ages(Z〈4.816,P〉0.05).The frequence was lower in the high level of IJA than in the low level of IJA in children with ASD(Z=2.787,P〈0.01).Conclusion Children with ASD display deficits in IJA and RJA,especially in the high level of IJA.The features of joint attention are different in children with ASD,and correlate with the severity of autistic symptoms,instead of age.

autism spectrum disorders;joint attention;behavior evaluation

CHENG Qian.E-mail：chqq5@126.com

R749.94

A

1006-9771(2017)10-1190-05

10.3969/j.issn.1006-9771.2017.10.014

[本文著錄格式] 瞿玲玲，程茜.孤獨癥譜系障礙兒童共同注意行為試驗研究[J].中國康復(fù)理論與實踐,2017,23(10)：1190-1194.

CITED AS：Qu LL,Cheng Q.Behavior evaluation of joint attention in children with autism spectrum disorders[J].Zhongguo Kangfu Lilun Yu Shijian,2017,23(10)：1190-1194.

1.重慶醫(yī)科大學(xué)附屬兒童醫(yī)院兒童保健科，重慶市400014；2.兒童發(fā)育疾病研究教育部重點實驗室，重慶市400014；3.兒童發(fā)育重大疾病國家國際科技合作基地，重慶市400014；4.認知發(fā)育與學(xué)習(xí)障礙轉(zhuǎn)化醫(yī)學(xué)重慶市重點實驗室，重慶市400014。作者簡介：瞿玲玲(1990-)，女，漢族，江西武寧縣人，碩士研究生，醫(yī)師，主要研究方向：兒童生長發(fā)育行為。通訊作者：程茜，女，碩士研究生，主任醫(yī)師、教授，主要研究方向：兒童保健、腸道微生態(tài)及兒童生長發(fā)育行為等。E-mail：chqq5@126.com。

2017-02-13

2017-06-13)