α-葡糖苷酶抑制劑誘導(dǎo)的結(jié)腸囊樣積氣癥1例*

宗 曄 趙海英 王擁軍 吳詠冬 張澍田

首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京友誼醫(yī)院消化內(nèi)科 北京市消化疾病中心(100050)

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α-葡糖苷酶抑制劑誘導(dǎo)的結(jié)腸囊樣積氣癥1例*

宗 曄#趙海英 王擁軍 吳詠冬 張澍田

首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京友誼醫(yī)院消化內(nèi)科 北京市消化疾病中心(100050)

腸壁囊樣積氣癥； α葡糖苷酶類(lèi)； 診斷； 治療

病例：患者男，67歲，因健康體檢于2014年3月11日在我院行結(jié)腸鏡檢查，平素略感腹脹1年余，程度不嚴(yán)重，糞便略干燥，2～3 d/次，無(wú)明顯腹痛，無(wú)便血，無(wú)惡心嘔吐，體重?zé)o變化。查體腹部平坦，未見(jiàn)腸型，腹軟，全腹無(wú)壓痛，腸鳴音4次/min。既往患者伴有2型糖尿病史2年，口服阿卡波糖 50 mg tid治療，無(wú)慢性支氣管炎病史，無(wú)高血壓冠心病病史，無(wú)自身免疫性疾病。2年前體檢行結(jié)腸鏡檢查無(wú)異常發(fā)現(xiàn)。本次結(jié)腸鏡檢查發(fā)現(xiàn)升結(jié)腸可見(jiàn)多發(fā)的半圓形的大小不等的隆起，表面光滑，半透明(圖1)。予20 Hz的小探頭超聲檢查提示黏膜下層可見(jiàn)高回聲，其后伴聲影(圖2)。行腹盆腔螺旋CT提示結(jié)腸壁內(nèi)可見(jiàn)多發(fā)大小不等的類(lèi)圓形囊性結(jié)構(gòu)，其內(nèi)可見(jiàn)氣體密度影(圖3)。結(jié)合上述檢查結(jié)果，患者最終診斷為結(jié)腸囊樣積氣癥。

圖1 結(jié)腸鏡顯示升結(jié)腸多發(fā)的半圓形的大小不等的隆起，表面光滑，半透明

討論：腸氣囊腫癥(pneumatosis cystoides intestinalis, PCI)系指消化道黏膜下或漿膜下多發(fā)的充滿氣體的囊腫， 如

圖2 小探頭超聲顯示黏膜下層高回聲，其后有聲影

圖3 CT示升結(jié)腸壁內(nèi)可見(jiàn)多發(fā)大小不等的類(lèi)圓形囊性結(jié)構(gòu)，其內(nèi)可見(jiàn)氣體密度影

僅發(fā)生在結(jié)腸，稱(chēng)之為結(jié)腸囊樣積氣癥。PCI的病因和發(fā)病機(jī)制尚不明確，目前認(rèn)為發(fā)病機(jī)制包括機(jī)械學(xué)說(shuō)、細(xì)菌學(xué)說(shuō)、肺源性學(xué)說(shuō)、化學(xué)反應(yīng)學(xué)說(shuō)、新生物學(xué)說(shuō)等。

PCI是一種少見(jiàn)的消化道疾病，多數(shù)為繼發(fā)性[1]。其發(fā)病機(jī)制可能是基礎(chǔ)病變引起腸腔壓力升高、黏膜受損，從而導(dǎo)致腸腔內(nèi)的產(chǎn)氣細(xì)菌進(jìn)入腸壁而形成氣囊腫[2]。此外，呼吸道疾病患者如慢性阻塞性肺氣腫患者肺泡破裂后氣體經(jīng)縱隔進(jìn)入腹膜后間隙，再沿大血管周?chē)g隙進(jìn)入腹膜腸系膜根部，到達(dá)腸壁而形成囊腫[3]。Wu等[4]對(duì)我國(guó)既往報(bào)道的PCI行系統(tǒng)分析顯示，PCI患者的合并癥主要是幽門(mén)梗阻、營(yíng)養(yǎng)不良、消化性潰瘍、肺部疾病、腸道疾病、腹部外傷或手術(shù)等，糖尿病并不多見(jiàn)，約占4.8%。目前報(bào)道表明一些藥物可誘導(dǎo)PCI，包括糖皮質(zhì)激素、乳果糖、化療藥物、山梨醇、水合氯醛和α-葡糖苷酶抑制劑[5]。我國(guó)大陸地區(qū)尚未見(jiàn)α-葡糖苷酶抑制劑誘導(dǎo)PCI的報(bào)道，臺(tái)灣已有相關(guān)報(bào)道[6]。目前相關(guān)報(bào)道主要集中在日本，這主要與日本的糖尿病用藥密切相關(guān)。Tsujimoto等[7]指出，日本30%的糖尿病患者服用α-葡糖苷酶抑制劑，伏格列波糖和阿卡波糖(目前發(fā)現(xiàn)的可誘導(dǎo)PCI的兩種主要α-葡糖苷酶抑制劑)銷(xiāo)量分別占全球的98%和34%，因此對(duì)α-葡糖苷酶抑制劑誘導(dǎo)PCI的報(bào)道多集中于日本。

α-葡糖苷酶抑制劑誘導(dǎo)PCI的機(jī)制可能是腸腔內(nèi)糖類(lèi)被α-葡糖苷酶抑制劑抑制后發(fā)酵產(chǎn)生氣體，加之糖尿病患者腸蠕動(dòng)減弱，導(dǎo)致腸腔內(nèi)壓力升高，產(chǎn)氣細(xì)菌侵襲破損的腸黏膜而形成囊腫。從服用α-葡糖苷酶抑制劑到發(fā)生PCI的時(shí)間差異巨大，可達(dá)7 d～12年[8]。本例患者未服用阿卡波糖前的結(jié)腸鏡表現(xiàn)未見(jiàn)異常，而服用該藥后結(jié)腸鏡檢查發(fā)現(xiàn)PCI，且除糖尿病外患者無(wú)其他慢性病和用藥史，因此不能除外阿卡波糖誘導(dǎo)的PCI。既往報(bào)道顯示α-葡糖苷酶抑制劑誘導(dǎo)的PCI主要癥狀為腹脹、腹痛，少數(shù)患者出現(xiàn)便血[7,9]，這些癥狀本身并無(wú)特異性。糖尿病引起的自主神經(jīng)病變亦可導(dǎo)致各種胃腸道癥狀，與PCI的一些癥狀無(wú)法區(qū)別，因此對(duì)糖尿病患者尤其是服用α-葡糖苷酶抑制劑的患者持續(xù)存在胃腸道癥狀時(shí)應(yīng)考慮PCI的可能。

PCI的治療方法和效果與其病因密切相關(guān)，既往報(bào)道表明服用α-葡糖苷酶抑制劑引起的PCI的保守治療包括停用α-葡糖苷酶抑制劑、禁食、液體支持治療等，4～28 d后結(jié)腸可恢復(fù)正常[7,9-10]

總之，PCI為胃腸道少見(jiàn)疾病，尤其是α-葡糖苷酶抑制劑誘導(dǎo)的PCI。但隨著糖尿病患者越來(lái)越多見(jiàn)，應(yīng)認(rèn)識(shí)到PCI的發(fā)病率可能會(huì)越來(lái)越高，故非常有必要對(duì)持續(xù)存在胃腸道癥狀的患者行相應(yīng)的胃腸道檢查。

1 Morris MS, Gee AC, Cho SD, et al. Management and outcome of pneumatosis intestinalis[J]. Am J Surg, 2008, 195 (5): 679-682.

2 Braumann C, Menenakos C, Jacobi CA. Pneumatosis intestinalis -- a pitfall for surgeons?[J]. Scand J Surg, 2005, 94 (1): 47-50.

3 Azzaroli F, Turco L, Ceroni L, et al. Pneumatosis cystoides intestinalis[J]. World J Gastroenterol, 2011, 17 (44): 4932-4936.

4 Wu LL, Yang YS, Dou Y, et al. A systematic analysis of pneumatosis cystoids intestinalis[J]. World J Gastroenterol, 2013, 19 (30): 4973-4978.

5 Khalil PN, Huber-Wagner S, Ladurner R, et al. Natural history, clinical pattern, and surgical considerations of pneumatosis intestinalis[J]. Eur J Med Res, 2009, 14 (6): 231-239.

6 Wu SS, Yen HH. Images in clinical medicine. Pneumatosis cystoides intestinalis[J]. N Engl J Med, 2011, 365 (8): e16.

7 Tsujimoto T, Shioyama E, Moriya K, et al. Pneumatosis cystoides intestinalis following alpha-glucosidase inhibitor treatment: a case report and review of the literature[J]. World J Gastroenterol, 2008, 14 (39): 6087-6092.

8 Vogel Y, Buchner NJ, Szpakowski M, et al. Pneumatosis cystoides intestinalis of the ascending colon related to acarbose treatment: a case report[J]. J Med Case Rep, 2009, 3: 9216.

9 Yanaru R, Hizawa K, Nakamura S, et al. Regression of pneumatosis cystoides intestinalis after discontinuing of alpha-glucosidase inhibitor administration[J]. J Clin Gastroenterol, 2002, 35 (2): 204-205.

10 Hayakawa T, Yoneshima M, Abe T, et al. Pneumatosis cystoides intestinalis after treatment with an alpha-glucosidase inhibitor[J]. Diabetes Care, 1999, 22 (2): 366-367.

(2016-03-28收稿；2016-04-17收稿)

Pneumatosis Cystoides coli Induced by α-Glucosidase Inhibitor: A Case Report

ZONGYe,ZHAOHaiying,WANGYongjun,WUYongdong,ZHANGShutian.

DepartmentofGastroenterology,BeijingFriendshipHospital,CapitalMedicalUniversity;BeijingDigestiveDiseaseCenter,Beijing(100050)

Pneumatosis Cystoides Intestinalis; alpha-Glucosidases; Diagnosis; Therapy

10.3969/j.issn.1008-7125.2016.10.015

*本課題由北京市衛(wèi)生系統(tǒng)高層次衛(wèi)生技術(shù)人才培養(yǎng)(編號(hào)2013-3-069)資助

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