11例頜骨單純性骨囊腫回顧性研究

姜新娣　羅剛　王新紅　陳林林　柯星　湯震　李羽.廣州醫(yī)科大學口腔醫(yī)學院·附屬口腔醫(yī)院·口腔醫(yī)學重點實驗室，廣州 5040；.南昌大學附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科，南昌 330006

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11例頜骨單純性骨囊腫回顧性研究

姜新娣1羅剛1王新紅1陳林林2柯星2湯震2李羽2
1.廣州醫(yī)科大學口腔醫(yī)學院·附屬口腔醫(yī)院·口腔醫(yī)學重點實驗室，廣州 510140；2.南昌大學附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科，南昌 330006

[摘要]目的探討頜骨單純性骨囊腫的臨床、手術及放射學特點。方法收集頜骨單純性骨囊腫病例的資料，對其臨床、影像學、手術及隨訪情況進行回顧性研究。結果11例頜骨單純性骨囊腫患者中，女性8例，男性3例。10例（90.9%）患者無癥狀，1例（9.1%）患者出現(xiàn)腫脹。所有的病例均發(fā)生于下頜骨且為孤立性病變，無外傷史。10例（90.9%）病變表現(xiàn)為單房，1例（9.1%）表現(xiàn)為多房。病變的形狀可分為錐形、圓形、卵圓形、不規(guī)則形，分別有3、2、4、2例。10例行手術探查并搔刮骨壁治療，其中7例（70%）術中發(fā)現(xiàn)病變骨腔為空腔，2例（20%）為漿液，1例（10%）為血性漿液。采取手術治療的3例病變完全愈合，7例顯示骨腔內(nèi)有新骨形成。結論頜骨單純性骨囊腫通常無癥狀，下頜骨發(fā)病率較高，無明顯外傷史，大多數(shù)病變骨腔為空腔。單純行骨壁搔刮術是單純性骨囊腫的一種有效的治療方法。

[關鍵詞]單純性骨囊腫；頜骨；非牙源性囊腫

Correspondence: Chen Linlin, E-mail: oral_surgery@sina.com.

單純性骨囊腫（simple bone cyst，SBC）由Lucas首先于1929年報道[1]，其有不同的命名，包括外傷性骨囊腫、出血性骨囊腫、外滲性骨囊腫、孤立性骨囊腫、特發(fā)性骨囊腫、特發(fā)性骨腔和漸進性骨腔[2]。不同的命名術語反映了SBC病因的不確定性[1]。關于SBC可能的病因和確切的性質(zhì)還沒有達成一致。1946年，Rushton[3]提出了SBC的定義：由硬骨壁包繞的無上皮襯里及不伴有感染的含有液體或不含液體的囊性病變。SBC骨腔內(nèi)的血性液體行蛋白電泳檢測顯示為正常血清的模式[4]。Donkor等[5]根據(jù)SBC內(nèi)容物的情況提出了一些亞分類：空腔的囊腫稱為特發(fā)性骨囊腫，含有實質(zhì)性內(nèi)容物的SBC根據(jù)其組織學表現(xiàn)來分類，含有生化指標類似于血清的液體的囊腫稱為外滲性囊腫。

SBC不僅僅發(fā)生于頜骨，90%發(fā)生于長骨，主要影響肱骨近端的干骺端區(qū)域（65%）和股骨干（25%）[6]。頜骨SBC約占頜骨囊腫的1%，其中75%發(fā)生于下頜骨體部，又以前磨牙和磨牙區(qū)多發(fā)，而上頜極為少見[7]。SBC臨床上一般無癥狀，常在X線檢查時偶然發(fā)現(xiàn)。由于SBC缺乏獨特的臨床和放射學特征，因此區(qū)分單純性骨囊腫和其他頜骨病變尤為重要。本文對南昌大學附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科10年間收治的單純性骨囊腫患者的臨床、手術、放射學特點及其隨訪情況進行研究。

1　材料和方法

收集2005年3月—2015年3月間南昌大學附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科收治的頜骨單純性骨囊腫病例的資料。1）臨床資料：性別、年齡、疼痛、腫脹、頜骨膨大、外傷史、病變所涉及的牙齒牙髓活力。2）影像學資料[全景片和/或錐形束CT（cone beam computed tomography，CBCT）]：病變部位、數(shù)量、單房或多房、形狀、直徑；病變所涉及的牙齒牙根有無吸收、移位；頰舌側骨皮質(zhì)有無膨?。ㄓ袩o變薄）。3）手術資料：骨腔內(nèi)容物、治療方法。4）隨訪資料：隨訪時間、隨訪結果。本研究獲得了南昌大學附屬口腔醫(yī)院倫理委員會同意和患者知情同意。

采用SPSS 20.0軟件進行統(tǒng)計，對數(shù)據(jù)用集中趨勢和離散趨勢進行統(tǒng)計描述。

2　結果

2005年3月—2015年3月共收治各種頜骨囊腫817例，其中確診為單純性骨囊腫11例，約占所有頜骨囊腫的1.3%。

2.1臨床表現(xiàn)

11例單純性骨囊腫患者中，女性8例（72.7%），男性3例（27.3%）。年齡11～17歲，平均年齡13.5歲，中位數(shù)13歲（Q1=12，Q3=15）。10例（90.9%）患者無癥狀，1例（9.1%）患者出現(xiàn)腫脹；所有的病例均無外傷史，病變鄰近的牙齒牙髓活力均正常。所有的病例均發(fā)生于下頜骨，其中發(fā)生于前牙區(qū)7例（63.6%），后牙區(qū)4例（36.4%）。

2.2影像學表現(xiàn)

所有的病例均為孤立性病變；10例（90.9%）表現(xiàn)為單房（圖1A、2A），1例（9.1%）表現(xiàn)為多房。病變的形狀可分為錐形（圖1A）、圓形、卵圓形（圖3）、不規(guī)則形（圖2A），分別有3、2、4、2例。CBCT測量顯示所有的病變直徑為1.2～3.3 cm，中位數(shù)為2.4 cm。8例（72.7%）病例的頰、舌側骨皮質(zhì)出現(xiàn)膨隆或變?。▓D1B、2B）。所有病變鄰近的牙齒無移位、牙根無吸收。

圖1　1例頜骨單純性骨囊腫的CBCT和術中表現(xiàn)Fig 1　CBCT images and intraoperative performance of one case of simple bone cyst

2.3治療

11例患者中，10例行手術探查并搔刮骨壁治療，1例未行手術治療，采取觀察處理。在采取手術治療的10例患者中，7例（70%）術中發(fā)現(xiàn)病變骨腔為空腔（圖1C），2例（20%）為漿液，1例（10%）為血性漿液，其中只有1例可見散碎囊壁樣組織。

2.4隨訪情況

所有病例每年隨訪1次，隨訪時間分別為1、2、3年的病例數(shù)有7、1、3。采取手術治療的3例病變完全愈合（圖2A、E、F），7例病變顯示骨腔內(nèi)有新骨形成。未采取手術治療的病例每次隨訪病變無明顯變化（圖3）。

圖2　1例頜骨單純性骨囊腫的CBCT、組織病理觀察和隨訪情況Fig 2　CBCT images, pathological tissue observation and follow-up after operation of one case of simple bone cyst

圖3　未采取手術治療的1例頜骨單純性骨囊腫的病例隨訪情況Fig 3　Follow-up of one case of simple bone cyst without surgical treatment

3　討論

SBC的發(fā)病機制目前仍不明確。Harnet等[8]總結了3種流行的理論：1）頜骨的異常生長；2）腫瘤變性的過程；3）創(chuàng)傷—出血理論。最廣泛接受的是第三種理論，該理論基于髓內(nèi)出血的形成，繼而產(chǎn)生創(chuàng)傷后血腫。血腫的壓力引起靜脈阻塞，導致骨髓壞死和由于組織pH值下降引起的破骨性骨吸收[8]。該理論適用于頜骨，因為牙齒和牙槽突很容易受到微小的創(chuàng)傷[8]。但也有學者[8]對這種機制提出了質(zhì)疑，因為在報道的病例中超過50%沒有外傷史。本文中的病例也均無明顯的外傷史。Ogasawara等[9]認為咬合創(chuàng)傷可能是SBC的一個影響因素。本文病例不能排除慢性咬合創(chuàng)傷可能對SBC的發(fā)病有一定的影響。目前大部分病例被認為具有多因素病因[8]。

SBC多發(fā)生于青年人，患者常在10～20歲間[10]。因為青年人容易受到創(chuàng)傷，這可能與青年人發(fā)病率高有關，但是病變部位較少出現(xiàn)創(chuàng)傷及骨腔內(nèi)也很少見血性液體。這提示牙齒和牙槽嵴的微創(chuàng)傷可能與SBC的發(fā)病機制有關[8]。本文病例患者年齡與此一致。也有學者[11]認為，SBC會隨著年齡的增長而消失，因此在老年人群中發(fā)生率較低。

SBC一般無明顯性別差異，但Cortell-Ballester 等[2]報道女性較多見。本研究結果與此一致，這可能是因為SBC發(fā)病機制與雌激素和黃體酮水平有關[12]。

SBC好發(fā)于下頜骨后牙區(qū)（下頜骨體部以及升支），也可發(fā)生于頦聯(lián)合部[10]。上頜極為少見[7]。本研究中所有的病例均發(fā)生于下頜骨，其中，63.6%發(fā)生于前牙區(qū)，36.4%發(fā)生于后牙區(qū)。上頜骨發(fā)病率低有以下兩種可能解釋：1）上頜骨的病變?nèi)菀妆簧项M竇的透射影像掩蓋[13]；2）與下頜骨相比較，上頜骨的血供較豐富，骨髓的質(zhì)量較好且數(shù)量較多[14]。下頜骨有更多的骨皮質(zhì)，自我修復速度與上頜骨相比較慢[15]。研究[15]表明，在下頜骨，SBC多發(fā)生于后部，只有25%發(fā)生于前部。本文病例中63.6%的患者發(fā)生于下頜骨前牙區(qū)，這可能是因為青少年前牙區(qū)容易受到創(chuàng)傷[16]，盡管所有的患者自訴無外傷史，但不能排除牙齒和牙槽嵴受到微創(chuàng)傷的可能。

SBC臨床上一般無癥狀，10%～30%的患者可能出現(xiàn)疼痛[17]。Howe[17]研究表明，27%的患者出現(xiàn)腫脹，10%的患者出現(xiàn)疼痛，2%主訴為下唇麻木且伴有腫脹和疼痛。本研究中90.9%病例無癥狀，只有1例患者出現(xiàn)腫脹。

SBC主要沿頜骨長軸生長，很少或不引起頜骨膨大[16]。Perdig?o等[18]報道了多例SBC頜骨膨大和骨皮質(zhì)吸收。本文中72.7%的病例頰、舌側骨皮質(zhì)出現(xiàn)膨隆或變薄，其中1例甚至出現(xiàn)舌側骨皮質(zhì)穿孔（圖2C）。這可能是因為囊內(nèi)壓力的升高通過骨膜骨內(nèi)沉積導致破骨細胞性骨吸收并伴有膨隆[16]。

SBC鄰近的牙齒通常為活髓牙，少于15%為死髓牙[19]。本研究中所有病例鄰近的牙齒牙髓活力正常。學者[19]認為，根尖被包裹在SBC中的牙齒不需要牙髓治療，因為其預后非常好，并且愈合正常不伴有任何并發(fā)癥。當靠近根尖區(qū)或根側區(qū)，這些病變可能誤診為炎癥性牙源性病變。因此，在臨床評估時牙髓活力測試很重要。

本文病例均為正畸治療前常規(guī)X線檢查時偶然發(fā)現(xiàn)，其中1例已完成正畸治療，拔除阻生牙時對比其正畸前后的全景片發(fā)現(xiàn)下頜骨頦部有相同大小的病變，這表明很容易忽視頦部病變的存在，主要是因為全景片頦部存在偽影，因此筆者建議在高度懷疑單純性頜骨囊腫發(fā)生的情況下行CBCT檢查。CBCT為三維影像，不存在偽影及重疊影像，能清晰地顯示頜骨的橫斷面影像。CBCT成像在頜骨病變的準確診斷方面具有很重要的作用[16，20]。本文病例均在正畸治療前就存在SBC病變，因此SBC的發(fā)生可能與正畸治療無關。然而Velez等[21]研究表明，SBC的發(fā)生與正畸治療有關。SBC的發(fā)生與正畸治療的關系還有待進一步研究，但正畸治療前常規(guī)影像學檢查可極大地促進SBC的發(fā)現(xiàn)。

SBC通常是單房的，多房少見，多房發(fā)生率為0～4%[22]。本研究中只有1例表現(xiàn)為多房。當SBC影像學表現(xiàn)為多房時，很難與牙源性角化囊性瘤、成釉細胞瘤相鑒別。

本文中3例病變呈錐形。多數(shù)大的病變（>2.5 cm）呈錐形，小的病變按大小的遞減順序依次呈不規(guī)則形、卵圓形。本研究中錐形病變均出現(xiàn)頰、舌側骨皮質(zhì)膨隆。今后將對SBC病變早期進行觀察以期發(fā)現(xiàn)這些病變形態(tài)是否會隨著時間變化而發(fā)生改變。

本文中所有病變鄰近的牙齒均無移位和牙根吸收。盡管有報道表明其發(fā)生率分別為9%、22%[23]。

搔刮骨壁是治療頜骨SBC最常用的方法，其目的是促進血凝塊的形成和骨的修復。本文病例中，10例患者行手術探查并搔刮骨壁治療，1例未行手術治療，采取觀察處理。有報道[24]表明SBC可自行消退，因此當患者未手術治療時，建議定期隨訪行影像學檢查。在沒有明確診斷的情況下，采取觀察的方式有以下缺點，一是病變完全消退需要很長的過程，二是在觀察期間病變可能惡化。

本文采取手術治療的10例病例中，有7例術中發(fā)現(xiàn)病變骨腔為空腔，2例為漿液，1例為血性漿液。Howe[17]和Jacobs[25]認為骨腔內(nèi)容物取決于囊腫存在的時間。當病變早期發(fā)現(xiàn)時，病變通常包含血液或漿液血性液體。隨著病變存在時間的增長，液體量減少，并最終變?yōu)榭涨?。因此可以通過骨腔內(nèi)容物來判斷SBC病變發(fā)展的階段。

本文病例中，只有1例在手術過程中獲得了標本用于組織病理學分析。典型的鏡下表現(xiàn)：囊壁為含有大量膠原纖維、無上皮襯里的結締組織膜，有時可見大量的成纖維細胞和巨細胞樣破骨細胞，在成骨細胞周圍可伴有一些新形成的骨小梁，也可出現(xiàn)大量充血的毛細血管和膽固醇結晶[1]。當不能獲得標本時，根據(jù)臨床及影像學特點和術中發(fā)現(xiàn)病變?yōu)榭涨?，也可以明確SBC的診斷。

SBC的復發(fā)率低于2%，但許多病例治療后沒有隨訪[15]。術后隨訪行臨床和影像學評估是確認治療成功的首選方法，本研究中所有病例每年隨訪1次，采取手術治療的3例病變完全愈合，7例顯示骨腔內(nèi)有新骨形成，未采取手術治療的1例隨訪3年后病變無明顯變化。外科手術及術中仔細搔刮骨壁是SBC的一種很好的治療方法。

Suei等[26]提出術后12～17個月之間需行第一次放射學評估，在此時間段能更清楚地確定病變是否愈合。復發(fā)性病變通常生長緩慢，早期診斷病變是否復發(fā)幫助不大，建議術后每年1次行臨床放射學評估[27]。筆者推薦SBC患者術后需每年隨訪一次，隨訪應該持續(xù)到影像學顯示完全愈合截止，至少隨訪3年。同時，建議隨訪時最好行CBCT檢查。

綜上所述，頜骨單純性骨囊腫通常無癥狀，在行X線檢查時偶然發(fā)現(xiàn)。下頜骨和青年人發(fā)病率較高、無明顯外傷史及骨腔內(nèi)容物的分析能夠在闡述SBC發(fā)病機制方面有一定的幫助。外科手術及術中仔細刮除骨壁是SBC的一種很好的治療方法，且病變所波及的牙不必行牙髓治療。系統(tǒng)的臨床和影像學隨訪是確保治療成功所必需的。

[參考文獻]

[1]Lucas C, Blum T.Do all cysts in the jaws originate from the dental system[J].J Am Dent Assoc, 1929, 16(4): 647-661.

[2]Cortell-Ballester I, Figueiredo R, Berini-Aytés L, et al.Traumatic bone cyst: a retrospective study of 21 cases[J].Med Oral Patol Oral Cir Bucal, 2009, 14(5):E239-E243.

[3]Rushton MA.Solitary bone cysts in the mandible[J].Br Dent J, 1946, 81(2):37-49.

[4]Horner K, Forman GH.Atypical simple bone cysts of the jaws.Ⅱ: a possible association with benign fibro-osseous (cemental) lesions of the jaws[J].Clin Radiol, 1988, 39(1): 59-63.

[5]Donkor P, Punnia-Moorthy A.Biochemical analysis of simple bone cyst fluid—report of a case[J].Int J Oral Maxillofac Surg, 1994, 23(5):296-297.

[6]Lokiec F, Wientroub S.Simple bone cyst: etiology, classification, pathology, and treatment modalities[J].J Pediatr Orthop B, 1998, 7(4):262-273.

[7]Kuhmichel A, Bouloux GF.Multifocal traumatic bone cysts: case report and current thoughts on etiology[J].J Oral Maxillofac Surg, 2010, 68(1):208-212.

[8]Harnet JC, Lombardi T, Klewansky P, et al.Solitary bone cyst of the jaws: a review of the etiopathogenic hypotheses [J].J Oral Maxillofac Surg, 2008, 66(11):2345-2348.

[9]Ogasawara T, Kitagawa Y, Ogawa T, et al.Simple bone cyst of the mandibular condyle with severe osteoarthritis: report of a case[J].J Oral Pathol Med, 1999, 28(8):377-380.

[10]Tong AC, Ng IO, Yan BS.Variations in clinical presentations of the simple bone cyst: report of cases[J].J Oral Maxillofac Surg, 2003, 61(12):1487-1491.

[11]Kim KA, Koh KJ.Recurrent simple bone cyst of the mandibular condyle: a case report[J].Imaging Sci Dent, 2013, 43(1):49-53.

[12]Saito Y, Hoshina Y, Nagamine T, et al.Simple bone cyst.A clinical and histopathologic study of fifteen cases[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1992, 74(4):487-491.

[13]Kaugars GE, Cale AE.Traumatic bone cyst[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1987, 63(3):318-324.

[14]Kahn MA.Clinicopathologic correlation quiz: unilocular periapical radiolucencies.Traumatic bone cyst[J].J Tenn Dent Assoc, 1997, 77(1):24, 35-36.

[15]An SY, Lee JS, Benavides E, et al.Multiple simple bonecysts of the jaws: review of the literature and report of three cases[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol, 2014, 117(6):e458-e469.

[16]Mathew R, Omami G, Gianoli D, et al.Unusual cone-beam computerized tomography presentation of traumatic (simple) bone cyst: case report and radiographic analysis[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol, 2012, 113(3):410-413.

[17]Howe GL.‘Haemorrhagic cysts’ of the mandible.Ⅰ[J].Br J Oral Surg, 1965, 3(1):55-76.

[18]Perdig?o PF, Silva EC, Sakurai E, et al.Idiopathic bone cavity: a clinical, radiographic, and histological study[J].Br J Oral Maxillofac Surg, 2003, 41(6):407-409.

[19]Pe?arrocha-Diago M, Sanchis-Bielsa JM, Bonet-Marco J, et al.Surgical treatment and follow-up of solitary bone cyst of the mandible: a report of seven cases[J].Br J Oral Maxillofac Surg, 2001, 39(3):221-223.

[20]廖銳, 孫苗根, 顧亞軍, 等.CBCT在頜骨囊腫診治中的臨床應用[J].華西口腔醫(yī)學雜志, 2012, 30(3):262-266.Liao R, Sun MG, Gu YJ , et al.Clinical application of cone beam CT in the treatment of jaw bone cyst[J].West Chin J Sto-matol, 2012, 30(3):262-266.

[21]Velez I, Siegel MA, Mintz SM, et al.The relationship between idiopathic bone cavity and orthodontic tooth movement: analysis of 44 cases[J].Dentomaxillofac Radiol, 2010, 39(3):162-166.

[22]Copete MA, Kawamata A, Langlais RP.Solitary bone cyst of the jaws: radiographic review of 44 cases[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, 1998, 85(2):221-225.

[23]Baqain ZH, Jayakrishnan A, Farthing PM, et al.Recurrence of a solitary bone cyst of the mandible: case report[J].Br J Oral Maxillofac Surg, 2005, 43(4):333-335.

[24]Damante JH, Da S Guerra EN, Ferreira Jr O.Spontaneous resolution of simple bone cysts[J].Dentomaxillofac Radiol, 2002, 31(3):182-186.

[25]Jacobs MH.The traumatic bone cysts[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1955, 8(9):940-949.

[26]Suei Y, Taguchi A, Tanimoto K.Simple bone cyst of the jaws: evaluation of treatment outcome by review of 132 cases[J].J Oral Maxillofac Surg, 2007, 65(5):918-923.

[27]Velasco I, Cifuentes J, Lobos N, et al.The unusual evolution of a simple bone cyst in the mandible: a case report[J].J Clin Exp Dent, 2012, 4(2):e132-e135.

（本文編輯李彩）

Simple bone cyst of the jaw: a retrospective study of 11 cases

Jiang Xindi1, Luo Gang1, Wang Xinhong1, Chen Linlin2, Ke Xing2, Tang Zhen2, Li Yu2.(1.Key Laboratory of Oral Medicine, School and Hospital of Stomatology, Guangzhou Medical University, Guangzhou 510140, China;2.Dept.of Oral and Maxillofacial Surgery, The Affiliated Stomatological Hospital of Nanchang University, Nanchang 330006, China)

[Key words]simple bone cyst;jaw;nonodontogenic cyst

[Abstract]ObjectiveThis study described the clinical, surgical, and radiographic findings of simple bone cysts.MethodsA retrospective study was conducted for patients diagnosed with simple bone cysts in the Department of Oral and Maxillofacial Surgery of the Affiliated Stomatological Hospital of Nanchang University from March 2005 to March 2015.Clinical, radiographic, surgical, and follow-up data were gathered.Results were statistically analyzed by central tendency and dispersion using SPSS 20.0 software.ResultsEleven cases of simple bone cysts were collected, including three male and eight female patients.Ten cases (90.9%) were asymptomatic and one case developed symptoms of swelling.All of the cases had no history of trauma in the affected area, and all were solitary;ten cases (90.9%) were unilocular, and one (9.1%) was multilocular.The shape of each lesion could be assigned to four categories: cone (3 cases), round (2 cases), oval (4 cases), and irregular (2 cases).The treatment in 10 cases consisted of surgery to explore the cavity and curettage of the bone walls.During surgery, the bone cavity in seven cases (70%) was vacant, whereas serous fluid was found in two cases (20%) and serous-bloody fluid in one case (10%).Of the ten cases, three cases exhibited complete bone healing and seven cases showed new bone formation.ConclusionSimple bone cysts of the jaws are usually asymptomatic and appear incidentally on routine radiographies.The prevalence is higher in the mandible and young people.The patient usually has no history of trauma, and the bone cavity of lesion is mostly vacant.Curettage of the bone walls of the lesion is suggested for simple bone cysts.Systemic clinical and radiologic follow-up are necessary to ensure successful treatment.

[中圖分類號]R 739.82

[文獻標志碼]A [doi]10.7518/hxkq.2016.03.011

[收稿日期]2015-09-12； [修回日期]2016-01-10

[作者簡介]姜新娣，住院醫(yī)師，碩士，E-mail:704797384@qq.com

[通信作者]陳林林，教授，碩士，E-mail:oral_surgery@sina.com