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    Kartagener綜合征胸部HRCT特征分析

    2015-11-01 08:05:47顧錢峰俞萬(wàn)鈞
    浙江臨床醫(yī)學(xué) 2015年11期
    關(guān)鍵詞:特征性征象鼻竇炎

    徐 軍 李 強(qiáng) 顧錢峰 張 斌 俞萬(wàn)鈞

    Kartagener綜合征胸部HRCT特征分析

    徐軍李強(qiáng)★顧錢峰張斌俞萬(wàn)鈞

    目的 分析Kartagener綜合征(KS)患者的胸部HRCT圖像特點(diǎn),提高診斷的準(zhǔn)確性。方法 搜集13例符合KS診斷標(biāo)準(zhǔn)患者的CT圖像,其中11例行胸部HRCT橫斷位重建,分析KS患者的胸部病變HRCT表現(xiàn)特點(diǎn)。結(jié)果 11例KS均為全內(nèi)臟反位,HRCT圖像上均出現(xiàn)不同程度支氣管擴(kuò)張,其中8例出現(xiàn)特征性的“水滴樣”﹑“棒狀”征象,2例表現(xiàn)為普通支氣管擴(kuò)張,1例表現(xiàn)為輕微的支氣管擴(kuò)張。其他支氣管外病變包括:支氣管炎9例(81.8%)﹑肺部感染7例(63.6%)﹑肺氣腫5例(45.5%)﹑胸膜增厚5例(45.5%)﹑胸腔積液2例(18.2%)﹑氣胸1例(9.1%),年長(zhǎng)者的支氣管外的病變較年輕患者多。結(jié)論 HRCT對(duì)KS患者的支氣管擴(kuò)張和支氣管擴(kuò)張外病變均能較好顯示,可更準(zhǔn)確評(píng)估肺內(nèi)病變狀況。“水滴樣”﹑“棒狀”支氣管擴(kuò)張是KS較為特征性的征象,不同程度的支氣管炎﹑肺氣腫和肺部感染是KS較為常見(jiàn)的繼發(fā)性病變。

    kartagener綜合征 支氣管擴(kuò)張 高分辨率CT

    Kartagener綜合征(KS)屬于不動(dòng)纖毛綜合征的亞類[1],常染色體隱性遺傳性疾病,以內(nèi)臟反位、支氣管擴(kuò)張和鼻竇炎三種疾病同時(shí)存在于同一個(gè)體為特征,只出現(xiàn)前兩者稱為非完全型[2]。該病以反復(fù)的上呼吸道感染癥狀為臨床特征,胸部病變,尤其是支氣管擴(kuò)張引起的一系列肺部病變是該病發(fā)生發(fā)展中的主要特征,HRCT對(duì)胸部細(xì)微結(jié)構(gòu)的探查有重要價(jià)值[3],本文回顧性分析11例經(jīng)臨床和影像證實(shí)的KS患者的胸部HRCT圖像特點(diǎn),旨在提高對(duì)本病診斷的準(zhǔn)確性。

    1 臨床資料

    搜集2007年至2014年經(jīng)鄞州人民醫(yī)院、鄞州錢湖醫(yī)院呼吸內(nèi)科和影像科證實(shí)的13例KS患者的胸部CT影像資料。男6例,女7例;年齡17~56歲,平均年齡31.3歲。入組標(biāo)準(zhǔn):CT檢查同時(shí)出現(xiàn)內(nèi)臟反位、支氣管擴(kuò)張、副鼻竇炎(有或無(wú))。其中11例患者曾進(jìn)行胸部HRCT圖像重建。掃描設(shè)備:使用飛利浦螺旋CT 4例、西門子CT 7例。掃描參數(shù):準(zhǔn)直器64×0.75mm和16×0.75mm,管電壓120 KV,電流150~200mAs,旋轉(zhuǎn)時(shí)間0.5s/r和0.75s/r,層厚5.0mm,層間距5.0mm,肺窗:窗寬1200HU,窗位-600HU?;颊哐雠P于檢查機(jī)床,深吸氣后屏氣掃描,掃描范圍從肺尖到左腎上腺區(qū)。由兩名主治醫(yī)師以上職稱放射科醫(yī)師對(duì)肺部HRCT圖像進(jìn)行閱片和分析。

    2 結(jié)果

    11例患者中完全型7例,非完全型4例。HRCT圖像特點(diǎn):(1)全部患者肺內(nèi)均出現(xiàn)不同程度支氣管擴(kuò)張,8例出現(xiàn)特征性的“水滴樣”、“棒狀”征象(兩下肺為主)(見(jiàn)圖1~3),2例表現(xiàn)為普通支氣管擴(kuò)張,1例表現(xiàn)為輕微的支氣管擴(kuò)張(左上肺舌段)。(2)其他伴隨病變包括:支氣管炎9例(81.8%)、肺部感染7例(63.6%)、肺氣腫5例(45.5%)、胸膜增厚5例(45.5%)、胸腔積液2例(18.2%)、氣胸1例(9.1%)。(3)老年患者支氣管擴(kuò)張程度較年輕患者嚴(yán)重,支氣管外的病變較年輕患者多(見(jiàn)圖4)。

    圖1~5 兩肺多發(fā) “水滴樣”﹑“棒狀”支氣管擴(kuò)張,為KS患者較為特征性的HRCT表現(xiàn)。

    3 討論

    KS屬于不動(dòng)纖毛綜合征的亞類[1],為常染色體隱性遺傳性疾病。臨床上以支氣管擴(kuò)張、內(nèi)臟反位和(或)副鼻竇炎/鼻炎三種疾病同時(shí)出現(xiàn)于同一個(gè)體為特征[2]。1933年Kartagener首次提出此三聯(lián)征是一種先天性綜合征,后以Kartagener綜合征命名[4]。此病最主要的臨床癥狀為反復(fù)的上呼吸道感染,包括支氣管擴(kuò)張/支氣管炎和(或)副鼻竇炎[5]。內(nèi)臟反位不致病,副鼻竇炎無(wú)特征性,且非完全型KS無(wú)副鼻竇炎,因此肺部病變是此病的主要病變,需重點(diǎn)關(guān)注。KS的文獻(xiàn)研究集中在支氣管擴(kuò)張的形態(tài)、特點(diǎn)上,較少涉及支氣管擴(kuò)張以外的病變[6,7],支氣管擴(kuò)張是KS患者診斷的必備條件,不同程度的支氣管擴(kuò)張也是KS患者肺部HRCT圖像的主要表現(xiàn),因此,支氣管擴(kuò)張的有無(wú)、擴(kuò)張的嚴(yán)重程度,對(duì)KS患者病情的評(píng)估有重要作用。本組KS患者的支氣管擴(kuò)張顯示出一定的特征性,典型征象為“水滴樣”“棒狀”支氣管擴(kuò)張,與普通支氣管擴(kuò)張有明顯差別。擴(kuò)張支氣管近端管壁增厚,少有黏液積聚,遠(yuǎn)端呈囊狀擴(kuò)張伴黏液積聚,相對(duì)邊界清晰,與文獻(xiàn)報(bào)道一致[8],作者認(rèn)為是KS患者特征性征象,病變表現(xiàn)為彌漫性或局限性,以兩下肺基底段最為常見(jiàn)(見(jiàn)圖1~3)。支氣管黏膜纖毛功能受損,清除功能下降導(dǎo)致擴(kuò)張支氣管內(nèi)黏液無(wú)法排出為此征象的病理生理基礎(chǔ)[9]。胸部HRCT較普通CT可更清晰顯示支氣管擴(kuò)張的程度、范圍,對(duì)少數(shù)隱匿性支氣管擴(kuò)張的檢測(cè)也更為敏感(見(jiàn)圖5)。典型的“棒狀”“水滴樣”支氣管擴(kuò)張由于支氣管內(nèi)積聚密度均勻的液體,易誤認(rèn)為擴(kuò)張的肺血管(見(jiàn)圖1、2)。此種征象在兩上肺少見(jiàn),推測(cè)與重力因素有關(guān),兩上肺擴(kuò)張支氣管內(nèi)的黏液在站立體位時(shí)易于流出,因此不易積聚。臨床上,支氣管擴(kuò)張的出現(xiàn)有一定的年齡特征,文獻(xiàn)報(bào)道95%的患者<15歲出現(xiàn),而<10%的患者<9歲出現(xiàn)[4,10],本組病例首次檢查僅1例在<15歲被發(fā)現(xiàn),可能與早期未能明確診斷有關(guān)。

    除支氣管擴(kuò)張外,KS 患者肺內(nèi)還存在一系列繼發(fā)性病變,稱為支氣管外病變。本組最常見(jiàn)的支氣管外病變?yōu)橹夤苎住⒎尾扛腥?、肺氣腫、肺大泡、胸膜增厚等,少見(jiàn)的嚴(yán)重病變有肺間質(zhì)性改變、段性肺毀損和氣胸等(見(jiàn)圖4),作者認(rèn)為這些病變的嚴(yán)重程度更能反映患肺的損傷情況,對(duì)病情的評(píng)估有更重要的作用。推測(cè)與該類患者支氣管黏液積聚導(dǎo)致長(zhǎng)期慢性感染、反復(fù)咳嗽,最終引起肺部多發(fā)感染、肺部結(jié)構(gòu)損傷和功能損傷。年齡因素在KS患者病情發(fā)展過(guò)程中是較為明顯的影響因素,本資料顯示,年長(zhǎng)患者支氣管外的繼發(fā)性病變也明顯多于年輕患者(見(jiàn)圖3、4),影像診斷中注意這些典型征象和伴隨征象可明顯提高診斷的準(zhǔn)確性,有利于更準(zhǔn)確評(píng)估患者的病變程度。

    典型的支氣管擴(kuò)張是診斷KS的可靠證據(jù),支氣管外病變盡管對(duì)診斷缺乏特異性,但卻是肺部損傷程度和疾病進(jìn)展程度評(píng)估的直接證據(jù),兩者在診斷和評(píng)估KS患者病情時(shí)同等重要。KS患者支氣管外病變的進(jìn)展情況依據(jù)疾病的控制情況而定,本組1例年長(zhǎng)患者胸部伴隨病變較重,出現(xiàn)肺氣腫、肺大泡、部分肺組織毀損,液氣胸等較為嚴(yán)重的病變(見(jiàn)圖4),臨床癥狀也有明顯發(fā)紺,其他幾例年輕患者肺內(nèi)伴隨征象相對(duì)較輕。因此,早期干預(yù)和對(duì)癥治療支氣管炎、肺內(nèi)感染等,對(duì)減輕咳嗽、哮喘等刺激對(duì)肺組織損傷,延緩病情進(jìn)展有重要作用,也應(yīng)作為本病的治療目標(biāo)。

    影像科醫(yī)師及時(shí)診斷該綜合征,對(duì)疾病的治療和預(yù)后起到重要作用。KS為一組疾病,但多數(shù)僅表現(xiàn)為呼吸道感染癥狀,本病發(fā)病率低,易誤診為普通呼吸道感染,延誤治療,導(dǎo)致過(guò)早出現(xiàn)并發(fā)癥,影響預(yù)后[11]。HRCT可更敏感顯示支氣管擴(kuò)張的存在,有助于準(zhǔn)確診斷該病,HRCT還可以清晰顯示支氣管外病變導(dǎo)致的肺組織的損害程度,有助于檢測(cè)和準(zhǔn)確評(píng)估病情,對(duì)患者進(jìn)行規(guī)范性、預(yù)防性和針對(duì)性的治療,有利于減少藥物濫用,減少并發(fā)癥的發(fā)生,延緩病情。

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    11 Skeik N,Jabr F I.Kartagener syndrome.Int J Gen Med,2011,4:41~43.

    315100 浙江省寧波市鄞州區(qū)錢湖醫(yī)院(徐軍)315040 浙江省寧波市鄞州人民醫(yī)院(李強(qiáng) 俞萬(wàn)鈞)315192 浙江省寧波市鄞州第二醫(yī)院(顧錢峰 張斌)

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